Indicatie audiologische zorg bij lichte verliezen
Uitgangsvraag
Welke uitkomstmaat/maten kan/kunnen gebruikt worden om te bepalen of er een indicatie is voor audiologische zorg bij kinderen van 0-4 jaar met een licht gehoorverlies aan beide oren en waar ligt de grenswaarde en wat moet de interventie zijn?
Subuitgangsvraag 1:
Welke uitkomstmaat/maten kan/kunnen gebruikt worden om te bepalen of er een indicatie is voor audiologische zorg bij kinderen van 0-4 jaar met een licht gehoorverlies aan beide oren?
Subuitgangsvraag 2:
Waar ligt de grenswaarde voor uitkomstmaat/maten om te bepalen of er een indicatie is voor audiologische zorg bij kinderen van 0-4 jaar met een licht gehoorverlies aan beide oren?
Subuitgangsvraag 3:
Wat moet de interventie zijn voor audiologische zorg bij kinderen van 0-4 jaar met een licht gehoorverlies aan beide oren?
Aanbeveling
- Adviseer ouders over de mogelijke negatieve effecten van een licht, blijvend gehoorverlies, en hoe hier mee kan worden omgegaan, los van een mogelijke inzet van technische hulpmiddelen.
- Overweeg in overleg met ouders de inzet van hoortoestellen vanaf een gehoorverlies aan het beste oor van 25 dB eHL, gemiddeld over 500, 1000 en 2000 Hz, óf over 1000, 2000 en 4000 Hz.
- Bespreek dat bovenstaande de adviezen zijn die we geven bij kinderen vanaf 4 jaar (zie richtlijn Audiologische zorg voor slechthorende kinderen 4-18 jaar). We weten dat veel kinderen met lichte gehoorverliezen in aanloop naar of rondom de start in het basisonderwijs met hoortoestellen starten.
- Bespreek dat zonder hoortoestellen kinderen met lichte gehoorverliezen risico’s lopen op problemen met de spraaktaalontwikkeling.
- Weeg samen met ouders de lasten en baten van het gebruik hoortoestellen. Gebruik hierbij eventuele uitkomsten van spraaktaalonderzoek en SII metingen, en informatie over de algehele ontwikkeling als kader.
- Start een proefaanpassing met hoortoestellen als ouders daar na het afwegen van lasten en baten gemotiveerd voor zijn.
- Bespreek dat het goed mogelijk is dat ouders niet veel verschil zien tussen de situatie zonder hoortoestellen en leg uit hoe dat komt.
- Evalueer een proefaanpassing door na te gaan of de hoortoestellen effectief voldoende geluid toevoegen. Voer daartoe een RECD-meting uit zoals beschreven in module Realiseren hoorbaarheid. Bespreek ook het belang van voldoende draagduur zoals beschreven in module Strategiëen optimale draagduur.
- Meet zodra mogelijk de baat van de hoortoestellen door de aided drempels en het aided spraakverstaan te meten.
- Evalueer en optimaliseer de hoortoestelaanpassing ook na de proefperiode periodiek: tot de leeftijd van 4 jaar iedere 6 maanden en bij bijzonderheden (niet stabiel gehoor, moeizaam lopende revalidatie) vaker.
- Monitor de auditieve ontwikkeling zoals beschreven in module Monitoring van auditieve ontwikkeling.
- Monitor de spraaktaalontwikkeling zoals beschreven in module Monitoring van algehele en spraaktaalontwikkeling.
- Monitor de sociaal-emotionele ontwikkeling zoals beschreven in module Monitoring van algehele en spraaktaalontwikkeling.
- Monitor de non-verbale cognitieve ontwikkeling zoals beschreven in module Monitoring van algehele en spraaktaalontwikkeling.
- Indien niet voor hoortoestellen gekozen wordt bespreek dit dan op latere leeftijd opnieuw.
Overwegingen
Voor- en nadelen van de interventie en de kwaliteit van het bewijs
Deze module probeert een beeld te geven van wat er nu bekend is en geeft aanbevelingen ten aanzien van de te bieden audiologische zorg aan kinderen met lichte gehoorverliezen aan beide oren.
Er spelen in de huidige audiologische zorg voor deze groep een aantal problemen: de groep kinderen is niet goed gedefinieerd, de instroom is divers, en er is vooralsnog geen uniform kader voor het bieden van audiologische zorg. Dit probleem speelt in Nederland alsook internationaal. Dit maakt dat ook de literatuur met betrekking tot dit onderwerp zeer divers is in termen van inclusiecriteria en uitkomstmaten. Meer duidelijkheid is wenselijk wat betreft zowel de te bieden zorg voor de individuele patiënt als voor zorgbeleid, eventueel inclusief screening (dit laatste valt echter buiten de scope van deze richtlijn).
Om te beginnen zijn er geen exacte afspraken over bij welke gehoordrempels, hoe deze zijn gemeten en eventueel gecorrigeerd en bij welke frequenties er gesproken wordt over een licht gehoorverlies. De WHO (World Report on Hearing 2021, World report on hearing (who.int)) spreekt van een licht gehoorverlies bij gehoordrempels vanaf 20 dB HL tot 35 dB HL (bij 0,5; 1; 2 en 4 kHz gemiddeld) aan het beste oor. Dit past bij de definities die door de meeste auteurs van door ons bestudeerde papers wordt gehanteerd, maar er zijn uitzonderingen. Bij het beoordelen van de literatuur zijn we afgegaan op de definities van de auteurs zelf.
Zeker is dat niet alle kinderen met een binauraal licht gehoorverlies worden gevonden bij de neonatale gehoorscreening (omdat dit ook niet de opzet van de screening is). Kinderen met de lichtste gehoorverliezen vallen niet uit bij de screening en bovendien wordt wereldwijd niet overal met dezelfde methoden en langs dezelfde normen gescreend (Fitzpatrick 2014, Hyde 2005). Bij een deel van de kinderen die wel bij de neonatale screening gevonden worden is dit omdat ze boven op hun permanente gehoorverlies een tijdelijk conductief verlies hadden. Een ander deel van de kinderen kwam pas in beeld op het moment dat het gehoorverlies ging opvallen. Bij kinderen die wel vroeg (voor de leeftijd van 6 maanden) geïdentificeerd werden blijkt dat ze pas relatief laat hoortoestellen gingen dragen (Durieux-Smith, 2008). In veel landen buiten Nederland is de deelname aan de neonatale gehoorscreening lager waardoor er risico is op een bias in de gevonden groep kinderen (zie module Monitoring van algehele en spraaktaalontwikkeling voor uitleg hierover).
Als bij kinderen met een licht gehoorverlies audiologische zorg wordt gestart is deze divers wat betreft aanbod en mate waarin de adviezen worden gevolgd. Zo zien we in deze groep dat voorgeschreven hoortoestellen relatief vaak niet of beperkt worden gedragen (Fitzpatrick, 2010). In de wetenschappelijke literatuur is er geen consensus over wat voor deze groep beschouwd moet worden als effectief gebruik van hoortoestellen. Dit heeft weer gevolgen voor de sterkte van het bewijs dat gevonden wordt voor het aanbieden van hoortoestellen.
Er is dus onduidelijkheid over vanaf welke gehoordrempels er bij kinderen risico is op problemen in de ontwikkeling (hoorontwikkeling, spraaktaalontwikkeling en algehele ontwikkeling) en of deze kinderen baat hebben bij een interventie binnen een hoorzorgtraject en op welke leeftijd. Er zijn echter wel degelijk studies die suggereren dat kinderen met lichte gehoorverliezen problemen ondervinden. Zo vindt Tharpe (2008) dat kinderen met licht gehoorverlies risico lopen op meer problemen in het doorlopen van onderwijs en op psychosociale problemen. Hick & Tharpe (2002) vinden dat deze kinderen meer stress ervaren. Buitenlandse richtlijnen (zie de review van richtlijnen door Fitzpatrick, 2019) suggereren dat kinderen met lichte gehoorverliezen baat kunnen hebben bij hoorrevalidatie maar verschaffen daarvoor geen eenduidig criteria in termen van de grootte van het gehoorverlies. Naast gehoordrempels zijn er in de praktijk tal van overige factoren die meegewogen worden in de beslissing om een licht gehoorverlies wel of niet te revalideren. Zo toont recent onderzoek aan dat kinderen met een unilateraal en een licht tweezijdig gehoorverlies net zo veel kans hebben op sociaalemotionele problemen, een lagere gezondheidsgerelateerde kwaliteit van leven en meer stress bij ouders als kinderen met een matig tot ernstig gehoorverlies (Ong 2023).
Uiteindelijk wordt door audiologen regelmatig de “failure based approach” gehanteerd: als bij een licht gehoorverlies de spraaktaalontwikkeling in gesproken taal niet voldoende op gang komt, wordt gestart met hoorrevalidatie. Daarnaast blijken de meeste audiologen bij hoordrempels tussen 20 en 30 dB HL aan het beste oor hoortoestellen toch al te adviseren (McCreery, 2020).
Bij het beantwoorden van vragen over wanneer hoorrevalidatie geïndiceerd is beperken we ons in deze module tot de indicatie op basis van gehoorverlies. Naast onduidelijkheid over bij welke gehoordrempels hoorrevalidatie geïndiceerd is, is er ook geen consensus over of en hoe de gehoordrempels gemeten moeten worden en hoe hierbij gecorrigeerd moet worden voor de gehoorgangresonantie, die bij kinderen anders is dan bij volwassenen. De relatief kleiner gehoorgang van een kind maakt dat, zeker bij meting met een insert phone of via een oorstukje, de gehoordrempel bij kinderen kan worden onderschat. De gehoordrempel kan bij de meting gunstiger lijken dan deze in werkelijkheid is. Het lijkt daarom aantrekkelijk om voor de indicatie van hoorrevalidatie een audiometrisch criterium te formuleren in termen van zowel de gehoordrempels als van de gehoorgangresonantie. De Speech Intelligibility Index (SII; American National Standards Institute, 1997) biedt daartoe mogelijkheden. Met de SII wordt vastgelegd welk deel van spraak hoorbaar is aangeboden. Als bij bepalen van de SII wordt gerekend met de gehoordrempels in dB SPL waarbij rekening is gehouden met de invloed van de gehoorgang akoestiek van het individuele kind biedt dit een maat voor hoorbaarheid die mogelijk bruikbaar is om vast te stellen of hoorrevalidatie geïndiceerd is (McCreery, 2020).
Voor deze module is een systematische literatuursearch uitgevoerd. Voor het beantwoorden van de uitgangsvragen werden drie PICO’s opgesteld. Binnen iedere PICO kijken we naar de uitkomsten met betrekking tot zowel taalmaten als op spraakverstaan en bij de derde PICO ook naar of er voorspellende factoren voor hoortoestel gebruik bij lichte gehoorverliezen zijn. Er zijn 6 artikelen die voldoen aan de PICO’s.
Effect van licht bilateraal gehoorverlies op taal2
Op basis van de gevonden literatuur is het niet met zekerheid vast te stellen dat een licht gehoorverlies bij 0-4-jarigen een invloed heeft op de onderzochte taaluitkomsten. Er werden door Tomblin (2015) wel klinisch relevante verschillen gevonden tussen normaal horende kinderen en kinderen met een gehoorverlies in de taaluitkomsten. De populatie van Tomblin bestond echter voor ca. 50% uit kinderen met een groter (meer dan 40 dB HL) gehoorverlies. McCreery (2020) vond een mild effect van gehoorverlies op taal maar includeerde ook kinderen met meer gehoorverlies. Walker (2020) includeerde alleen kinderen met gehoorverliezen tot 45 dB HL.
Hoewel analyse van de genoemde drie publicaties geen zekerheid geeft over de risico’s voor taaluitkomsten van een licht bilateraal gehoorverlies lijken de auteurs van genoemde publicaties ervan overtuigd dat deze risico’s er zijn. McCreery (2020) laat zien dat kinderen met een better ear unaided speech intelligibility index (BEUSII)-waarde van minder dan 80 risico lopen op lagere scores op testen naar de passieve en actieve woordenschat en de zinsproductie. Walker (2020) ziet in haar resultaten een onderbouwing voor het model van cumulatieve auditieve ervaring en pleit ook bij kinderen met lichte verliezen voor vroege interventie met hoorhulpmiddelen met voldoende draagduur. De bevindingen van Tomblin (2015) zijn hiermee in lijn: zij laten zien dat de mate van groei van taaluitkomsten samenhangt met de baat van hoortoestellen.
2 Deze vraag lijkt sterk op de vraag gesteld binnen module Monitoring van algehele en spraaktaalontwikkeling. We hebben de bijbehorende PICO echter anders geformuleerd en vonden (deels) andere literatuur. Het verschil in aanpak is dat bij de huidige vraag het gehoorverlies centraal staat en dus nauwkeurig werd beschreven, in de uitgangsvraag in module Monitoring van algehele en spraaktaalontwikkeling stonden de uitkomstmaten centraal en is hier strenger op gezocht. We komen tot dezelfde conclusies aangaande de relatie tussen een licht gehoorverlies en taalontwikkeling.
Effect van een licht bilateraal gehoorverlies op spraakverstaan
Geen van de geïncludeerde studies gaf informatie over de invloed van een licht bilateraal gehoorverlies op spraakverstaan. De relatie tussen gehoorverlies en spraakverstaan is in het verleden echter veelvuldig onderzocht (zie b.v. Smoorenburg (1992) en referenties daarin). Bij een gehoordrempel van 20-40 dB HL gemiddeld over 0.5, 1 en 2 kHz verwachten we bij volwassenen ten minste een effect op het verstaan van zachte spraak in stilte. Bij kinderen die de taal nog moeten leren zal er door minder voorkennis van taal minder top-down processing (Sohoglu, 2012) ingezet kunnen worden bij het spraakverstaan. Dit maakt dat bij kinderen het momentane verstaan waarschijnlijk meer beperkt wordt door een licht gehoorverlies dan bij volwassenen met vergelijkbaar gehoorverlies, i.v.m. die geringere compensatie mogelijkheden. Naast het effect op het momentane verstaan hebben beperkte verstaansmogelijkheden mogelijk een effect op het aanleren van taal (zie het eerste deel van deze PICO) wat vervolgens weer remmend werkt op het tot stand komen van de top-down processing.
Hebben kinderen met licht gehoorverlies met hoortoestellen betere taaluitkomsten dan kinderen met lichte verliezen zonder hoortoestellen?
Walker (2015) onderzochten een groep van 38 kinderen met licht gehoorverlies. Van deze kinderen werden er 24 gevonden bij de neonatale gehoorscreening. De mate waarin hoortoestellen gebruikt werden bleek een significante factor te zijn voor de uitkomstmaat woordstructuur en actieve woordenschat. De actieve woordenschat van de kinderen die geen hoortoestellen gebruikten bleek echter wel binnen de normscore voor het gemiddelde te liggen.
Er werd bij de testen naar woordstructuur en actieve woordenschat geen significant verschil gevonden tussen de vroeg geïdentificeerde en gerevalideerde kinderen enerzijds en de later gevonden en gerevalideerde kinderen anderzijds. De scores op het gebied van articulatie, fonologisch bewustzijn en fonologisch geheugen waren niet verschillend tussen de kinderen die geen, weinig of consequent gebruik maakten van hoortoestellen.
Walker (2015) onderzochten ook of cumulatieve auditieve ervaring voorspellend is voor morfosyntactische- (grammatica) en woordenschat scores. Cumulatieve auditieve ervaring werd daarbij gemeten aan de hand van de leeftijd waarop het gehoorverlies bevestigd werd, hoorbaarheid, hoeveelheid hoortoestel gebruik en het al dan niet meegedaan hebben aan een vroegbehandelingsprogramma. Hierbij bleek dat genoemde factoren voorspellend waren voor de uitkomsten op het gebied van morfosyntaxis. De uitkomsten op het gebied van actieve woordenschat bleken tevens voorspeld te worden door de draagduur van de hoortoestellen. De genoemde vier factoren die bijdragen aan de cumulatieve auditieve ervaring hangen echter nauw samen.
In de studie werd niet expliciet vermeld of de kinderen die vroeg gediagnosticeerd en gerevalideerd werden een groter gehoorverlies hadden dan de kinderen die later ontdekt werden. Er wordt ook geen informatie gegeven over de draagduur van de toestellen op jongere leeftijd. Ook werden de uitkomstmaten pas na de leeftijd van 4 jaar gemeten. Daarnaast gaat het om relatief kleine aantallen kinderen in deze studie. Samenvattend ondersteunt de studie van Walker (2015) het model van de cumulatieve auditieve ervaring voor kinderen met een licht gehoorverlies. Deze kinderen lijken als ze ouder dan 4 jaar zijn meer risico te hebben op problemen met morfologie en morfologisch geheugen. Als ze geen hoortoestellen gaan gebruiken lopen ze tevens meer risico op problemen in de grammaticale- en woordenschatontwikkeling, ten opzichte van kinderen met een licht verlies die wel versterking gebruiken.
Hebben kinderen met licht gehoorverlies met hoortoestellen beter spraakverstaan dan kinderen met lichte verliezen zonder hoortoestellen?
Walker (2015) onderzocht het spraakverstaan bij kinderen met een licht gehoorverlies en ze maakten daarbij onderscheid tussen groepen kinderen die geen hoortoestellen gebruikten, een deel van de tijd hoortoestellen gebruikten en die altijd hoortoestellen gebruikten. Spraakverstaan werd gemeten bij SNR +10 en -5 dB en een vast ruisniveau van 55 dB SPL. Dit lijkt een onhandige onderzoeksopzet. Immers: de spraakverstaantest bij +10 dB SNR kan beschouwd worden als een test naar het spraakverstaan in relatieve stilte bij een spraakstimulus van 65 dB SPL. We verwachten bij dit stimulusniveau relatief weinig effect van een licht gehoorverlies (zie de uitkomsten van Colin (2022), die bij 65 dB (echter in dB HL) een weliswaar significant maar wel klein effect vonden). De test bij -5 SNR is een test waarbij het vermogen om spraak in rumoer te verstaan werd getest, bij een spraakniveau (50 dB SPL) waarop een licht gehoorverlies (Colin, 2022) de scores kan beïnvloeden. Echter bij het spraakverstaan in rumoer spelen ook andere factoren een rol, zoals cognitieve factoren en taalfactoren zoals bijvoorbeeld woordenschat.
Mogelijk is bij deze laatste testconditie daarom niet zozeer het op het moment van testen al dan niet effectief gebruiken maken van hoortoestellen relevant maar eerder de cumulatieve auditieve ervaring. De testen werden uitgevoerd op de leeftijd van 7 jaar.
Colin (2022) onderzocht bij 25 van de 57 kinderen uit hun studiegroep van kinderen met lichte gehoorverliezen het spraakverstaan in stilte bij 55 dB HL en 65 dB HL. Bij beide meetniveaus scoorden de kinderen die hoortoestellen droegen significant beter dan wanneer ze deze niet droegen, hoewel het verschil bij 55 dB HL groot was (gemiddeld 18% zonder hoortoestellen en bijna 100% met hoortoestellen) en bij 65 dB HL veel kleiner (ca. 92% zonder en ca. 100% met hoortoestellen). De scores van de individuele kinderen die getoond worden in het artikel zijn opmerkelijk: ongeveer de helft van de kinderen scoort bij 55 dB zonder hoortoestellen een score van 0% en met hoortoestellen een score van meer dan 90%. Daarnaast werd gekeken naar dezelfde kinderen met en zonder hoortoestellen. Eerder opgedane auditieve ervaring kan bijdragen aan het spraakverstaan. De resultaten zeggen dus onvoldoende over het verschil tussen gerevalideerde en ongerevalideerde kinderen. Bovendien ging het bij Colin (2022) om kinderen die pas op latere leeftijd (ouder dan 4 jaar) geïdentificeerd werden met een licht gehoorverlies en vonden de metingen van het spraakverstaan dus pas plaats op latere leeftijd.
We concluderen bij nadere inhoudelijke analyse dat de onderzoeken van zowel Walker (2015) als Colin (2022) onvoldoende informatie geven om vast te stellen of kinderen onder de leeftijd van 4 jaar baat hebben bij hoortoestellen voor het verstaan van spraak.
Net als bij onze eerdere vraag waarin we ons afvroegen of een licht gehoorverlies een verschil maakt voor het spraakverstaan gaan we er ook hier van uit dat dat verschil er wel moet zijn. Het daadwerkelijk meten ervan is een uitdaging gezien de leeftijd van de kinderen.
Wat zijn voorspellende factoren voor taaluitkomsten bij kinderen met lichte gehoorverliezen?
Hoewel er vanwege methodologische tekortkomingen geen GRADE gegeven kon worden suggereren de voor deze PICO geselecteerde papers dat er mogelijk meerdere voorspellende factoren zijn voor taaluitkomsten bij kinderen met lichte gehoorverliezen. Deze factoren zijn onder te verdelen in drie categorieën: (1) factoren op basis van het ongerevalideerde gehoor, (2) factoren op basis van mate van effectiviteit van de revalidatie en (3) factoren aangaande de linguïstische vaardigheden van het kind.
Mogelijke voorspellers gebaseerd op het ongerevalideerde gehoor zijn de gemiddelde gehoordrempel bij 1, 2 en 4 kHz (BEPTA, Best Ear Pure Tone Threshold) (Tomblin, 2015) en unaided SII (BEUSII, McCreery, 2020, Walker, 2020). Hoewel deze papers geen sterk bewijs leveren is er een trend die suggereert dat taaluitkomsten en ook de groei daarvan met de leeftijd ook door lichte gehoorverliezen (25-40 dB HL, Tomblin, 2015) negatief beïnvloed worden. In termen van hoorbaarheid komt McCreery (2020) zelfs tot een grenswaarde van BEUSII=80, wat voor een kind met een gemiddelde gehoorgangresonantie correspondeert met een gehoorverlies op basis van BEPTA van tussen de 20 en 30 dB HL.
Voorspellende variabelen met betrekking tot het gerevalideerde gehoor hebben vooral betrekking op de draagduur van hoortoestellen (Walker 2015, Walker 2020, Tomblin 2015). Het effect van aided SII is door Walker (2020) geanalyseerd maar bleek niet significant, mogelijk als gevolgd van de geringe spreiding van deze variabele in de onderzochte groep. Tomblin (2015) concludeert dat residualized SII, (rSII, een maat voor de mate waarin de hoorbaarheid hersteld is ten opzichte van kinderen met een vergelijkbare unaided SII) van invloed is op de mate van taalgroei bij kinderen met licht gehoorverlies. Walker, 2015 onderzochten uitsluitend kinderen met een licht gehoorverlies en verdeelden deze groep in fulltime hoortoestel gebruikers (meer dan 8,7 uur per dag), parttime gebruikers (minder dan 8,7 uur per dag) en kinderen zonder hoortoestellen. Ze vonden dat alle drie de groepen op actieve woordenschat gemiddeld scoorden. Op woordstructuur scoorden alle hoortoestel gebruikers gemiddeld en de kinderen zonder hoortoestellen op de rand van gemiddeld. Tussen de groepen onderling waren er echter significante verschillen op zowel de actieve woordenschat als bij woordstructuur. De kinderen met fulltime hoortoestel gebruik scoorden beter dan de kinderen die hun toestellen een deel van de tijd droegen en zij scoorden weer beter dan de kinderen zonder toestellen. Walker, 2015 vond geen verband tussen hoorbaarheid op taaluitkomsten voor de gehele groep kinderen maar dat kan een gevolg zijn van het feit dat ze voor de variabele hoorbaarheid voor kinderen met hoortoestellen de aided SII namen en voor kinderen zonder toestellen de unaided SII.
Linguïstische factoren die mogelijk van invloed zijn op taaluitkomsten (specifiek leesvaardigheid) zijn morfologisch bewustzijn, luistervaardigheid en actieve woordenschat. In de studie van Walker (2020) was er tussen de groepen kinderen met normaal gehoor en kinderen met een licht gehoorverlies een verschil in hun prestaties op tests voor luistervaardigheid en morfologisch bewustzijn, alsook in welke factoren voorspellend zijn voor leesvaardigheid. Bij kinderen met een normaal gehoor zijn dat actieve woordenschat en luistervaardigheid. Bij kinderen met een licht gehoorverlies was juist morfologisch bewustzijn voorspellend voor de leesvaardigheid. Hoewel er dus geen verschil was op groepsniveau tussen leesvaardigheid van normaalhorende kinderen en kinderen met een licht gehoorverlies blijkt relatief zwakker morfologisch bewustzijn in de MBHL groep bij te dragen aan leesvaardigheid.
Dat kinderen met gehoorverlies zwakker scoren op een taak voor morfologisch bewustzijn is in lijn met onderzoek van o.a. Tomblin et al. (2015) en Huysmans et al. (2014, 2016) waarin werd aangetoond dat slechthorenden meer moeite hebben met het correct toepassen van grammaticale regels, en dan met name als morfemen auditief minder goed waarneembaar zijn. Dit kan deze kinderen uiteindelijk kwetsbaarder maken voor problemen met lezen (en schrijven).
Samenvattend is er mogelijk een verband tussen hoorbaarheid en taaluitkomsten bij kinderen met een licht gehoorverlies aan beide oren. De gekozen onderzoeksopzet en de populatie van de geanalyseerde papers maken het lastig hiervoor sterk bewijs te vinden. Het feit dat hogere draagduur van hoortoestellen een positief effect heeft op taaluitkomsten kan gezien worden als een indirect bewijs dat hoorbaarheid ook bij lichte verliezen een positief effect heeft op taalmaten. Het feit dat kinderen met licht gehoorverliesandere strategieën lijken te gebruiken in de ontwikkeling van leesvaardigheid kan gezien worden als een invloed van het gehoor op de ontwikkeling van talige vaardigheden.
Deze bevindingen komen overeen met resultaten uit diverse andere publicaties die het model van de cumulatieve auditieve/linguïstische ervaring beschrijven (o.a. Moeller & Tomblin, 2015) en suggereren dat dit model ook opgaat voor lichtere gehoorverliezen.
Wat zijn voorspellende factoren voor spraakverstaan bij kinderen met lichte gehoorverliezen?
Geen van de geïncludeerde studies gaf informatie over voorspellers voor het spraakverstaan bij kinderen met een licht bilateraal gehoorverlies.
Walker (2015) vond het bij testen van spraakverstaan geen verschil tussen de groepen kinderen die voltijd, deeltijd en geen gebruik maakten van hoortoestellen. De testen werden uitgevoerd op de leeftijd van 7 jaar. Hoewel spraakverstaan in rumoer een vaardigheid is die verbetert met leeftijd en waarschijnlijk met hoorervaring zijn we er van uit gegaan dat we deze meting moeten beschouwen als een momentane meting op een leeftijd die niet relevant is voor de aanbevelingen voor kinderen van 0 tot 4 jaar.
Op dit punt geldt echter weer hetzelfde als we eerder schreven over het verschil in te verwachten spraakverstaanscores tussen kinderen met een normaal gehoor en kinderen met een licht gehoorverlies. We verwachten dat er voorspellende gehoorfactoren zijn (unaided en aided) en mogelijk ook voorspellende linguïstische factoren.
Wat zijn voorspellende factoren voor hoortoestel gebruik bij kinderen met lichte gehoorverliezen?
Als kinderen met lichte gehoorverliezen baat hebben bij het gebruik van hoortoestellen is het van belang te weten welke factoren bijdragen aan effectief gebruik van de hoortoestellen. Colin (2022) definieerde effectief hoortoestel gebruik als meer dan 10 uur per dag. Voor deze groep bleek dat zowel de leeftijd waarop het gehoorverlies werd vastgesteld als de leeftijd waarop hoortoestellen werden voorgeschreven voorspellend voor de draagduur. De kinderen waren echter op het moment dat de hoortoestellen werden voorgeschreven ouder dan 4 jaar. We nemen dit resultaat niet mee in de overwegingen omdat we verwachten dat bij jongere kinderen tal van andere zaken bepalend zijn voor de effectieve draagduur van hoortoestellen. We verwachten bijvoorbeeld dat kinderen van 4 jaar en ouder vaker zelf om de toestellen vragen, terwijl jongere kinderen meer afhankelijk zijn van de ouders voor het inschatten van de noodzaak van het dragen van de toestellen. Ook zijn er bij (zeer) jonge kinderen tal van praktische factoren die de draagduur beïnvloeden, zoals het los kunnen zitten en de neiging de toestellen uit te trekken.
Fitzpatrick (2019a) definieerde het gebruik gedurende alle wakkere uren als effectief. Deze auteurs onderzochten 19 kinderen met een licht bilateraal (20-40 dB) gehoorverlies. De kinderen die hoortoestellen geadviseerd kregen, kregen dit advies op jonge leeftijd (gemiddeld ca. 5 maanden) en droegen de toestellen vanaf gemiddeld 11 maanden (N.B. deze leeftijden gelden voor een iets grotere populatie, die naast de 19 kinderen met licht verlies ook bestond uit 5 kinderen met een gehoorverlies in de hoge frequenties en 7 kinderen met een matig of ernstig bilateraal gehoorverlies). Ze vergeleken deze groep met kinderen met een unilateraal verlies en vonden dat kinderen met een licht bilateraal gehoorverlies een grotere kans hadden om tot consistent hoortoestel gebruik te komen dan kinderen met een eenzijdig verlies. Binnen de groep van kinderen met een bilateraal licht verlies werden geen factoren gevonden die verschillen in draagduur konden verklaren. Het aantal kinderen met een bilateraal gehoorverlies dat al op jonge leeftijd de toestellen consequent gebruikte bleek echter hoog (86%), deze groep bestond voor meer dan helft uit kinderen met een licht verlies. Fitzpatrick (2019a) vonden geen relatie tussen draagduur en het opleidingsniveau van de moeders, echter dit niveau was gemiddeld hoog.
Samenvattend
Als we de genoemde bevindingen met betrekking tot de gevolgen van een licht gehoorverlies afzetten tegen de behandelopties met hoortoestellen voor kinderen tot vier jaar met een licht gehoorverlies kunnen we stellen dat er weinig basis is om hen zo snel mogelijk te revalideren met hoortoestellen. Dit zou pleiten voor het aanbieden van hoortoestellen via de zogenaamde “failure based approach”. Hierbij wordt pas ingegrepen als het kind merkbaar te weinig hoort en/of het inderdaad een achterstand in de taalontwikkeling oploopt. De benadering om bij lichte gehoorverliezen wel een hoortoestel te proberen is in feite een omgekeerde “failure based approach”, omdat hier mee geprobeerd wordt of er met hoortoestellen een leeftijdsnormale ontwikkeling wordt behaald. Hoewel er onvoldoende sterk bewijs werd gevonden zien we in de geanalyseerde papers voldoende aanwijzingen om laagdrempelig een hoortoestel proef te starten. Met hoortoestellen op proef kan beoordeeld kan worden of het kind meer hoort en zich beter lijkt te ontwikkelen. De hoortoestel proefperiode zal echter doorgaans onvoldoende lang zijn om daadwerkelijk resultaat bijvoorbeeld op taaluitkomsten te meten. Kinderen zijn ook vaak nog te jong om spraakverstaan te meten. Als gekozen wordt voor hoortoestellen is het van belang om te meten of deze de drempels en hoorbaarheid (SII) verbeteren. Enerzijds omdat bovengenoemde effecten op taaluitkomsten tijdens de proefperiode veelal nog niet meetbaar zijn, en anderzijds omdat er bij de lichte gehoorverliezen het risico bestaat dat er netto geen of zelfs een negatief effect is door de afsluiting van de oren. Bij steile hoge tonen verliezen moet afgewogen worden of de bij kleine oren vaak onontkoombare afsluiting van de gehoorgang opweegt tegen het toedienen van iets van versterking in de hoge tonen. Afwachten tot ruime venting mogelijk is, is dan mogelijk een betere keuze. Het is in elk geval van belang om ook tijdens de proefperiode te wijzen op het belang van voldoende draagduur.
Of er nu wel of (nog) niet gekozen wordt voor het aanpassen van hoortoestellen, het is van belang deze groep kinderen te blijven monitoren. Daarbij moet zowel het horen (met en/of zonder hoortoestellen), het auditief functioneren, de spraaktaalontwikkeling en de algehele ontwikkeling in de gaten gehouden worden.
We denken dat de hoorbaarheid zonder hoortoestellen (BEUSII) een interessante grootheid is om nader te onderzoeken als factor in het beslisproces of de indicatiestelling van hoortoestellen bij kinderen van 0-4 jaar.
Waarden en voorkeuren van patiënten (en evt. hun verzorgers)
Subjectieve ervaring van ouders is een belangrijke factor in zowel het besluit om te starten als in het doorgaan met revalidatie na een proefperiode.
Het is van belang om ouders goed te informeren over zowel de risico’s voor de spraaktaalontwikkeling van een licht gehoorverlies maar ook over de moeite die nodig is om een jong kind hoortoestellen te laten dragen. Baten en lasten moeten daarbij goed besproken en afgewogen worden. Het is van belang om uit te leggen dat het gaat om cumulatieve auditieve en linguïstische ervaring en dus dat het aanpassen van hoortoestellen alleen zinvol is bij voldoende draagduur en input, maar andersom ook dat zonder hoortoestellen het belang van hoorbare auditieve input cruciaal is (bijvoorbeeld door het kind van nabij aan te spreken). Het feit dat in meerdere publicaties wordt gesignaleerd dat het advies om hoortoestellen te gaan gebruiken bij kinderen met een licht gehoorverlies vaak niet wordt opgevolgd, wijst erop dat ouders mogelijk onvoldoende meegenomen worden in de besluitvorming. Vooral bij lichte gehoorverliezen is het voor ouders in de dagelijkse praktijk vaak niet of moeilijk waar te nemen of hun kind baat heeft bij hoortoestellen, het is belangrijk dit met ouders te bespreken.
Een belangrijke factor in de keuze wel of geen hoortoestellen is de belasting die het laten dragen van hoortoestellen met zich meebrengt, zeker bij zeer jonge kinderen.
Het model van de cumulatieve auditieve ervaring stelt dat naast hoorbaarheid ook draagduur en taalaanbod van belang zijn. Het is daarom van belang te bedenken dat hoorbaarheid alleen bereikt wordt bij voldoende draagduur en dat het aanbieden van voldoende hoorbare en kwalitatief goede input bij lichte gehoorverliezen soms ook gerealiseerd kan worden door gerichte communicatie en aanspreken van korte afstand. Daarbij moet bedacht worden dat een kind dat minder talige input van veraf krijgt ook minder profiteert van “incidental learning” Omdat een licht gehoorverlies voor ouders vaak pas gaat opvallen als het tot problemen in de (spraaktaal) ontwikkeling leidt, is het van belang te bespreken dat hoorrevalidatie eraan kan bijdragen dat het risico op deze problemen beperkt kan worden door effectief hoortoestelgebruik.
Bij kinderen met een meervoudige beperking kan deze meegewogen worden in het besluit om al dan niet met hoorrevalidatie te starten. De extra beperking kan daarbij bijdragen aan de noodzaak tot revalideren maar ook bijdragen aan daarmee terughoudend te zijn. Bijvoorbeeld bij een visuele beperking, een motorische beperking die het bewegen in de richting van geluid moeilijker maakt of een cognitieve beperking met tragere verwerkingssnelheid kan mogelijk laagdrempeliger een hoortoestel geprobeerd worden. Maar een beperking met hoge gevoeligheid voor extra prikkels kan maken dat hoorrevalidatie belastend kan zijn. Hoe de verhouding tussen baten en lasten is zal dus proefondervindelijk moeten blijken. In veel gevallen is het daarom de moeite waard een proefaanpassing te doen.
Kosten (middelenbeslag)
In de analyses zijn geen kosteneffectiviteitsstudies meegenomen.
Financiële aspecten zouden voor ouders geen rol mogen spelen bij het al dan niet verstrekken (of uitproberen) van hoortoestellen. De aanschafkosten van de hoortoestellen worden volledig vergoed door de zorgverzekeraar. De huidige vergoedingsregel (2024) biedt ruimte om ook bij lichte verliezen een hoorhulpmiddel vergoed te krijgen. Indien dit een probleem oplevert zouden de overwegingen en aanbevelingen uit deze richtlijn de noodzaak van verstrekking kunnen onderbouwen. Indien ouders bijkomende kosten voor het gebruik van hoortoestellen (bv. batterijen of een verzekering tegen verlies) meewegen als factor om niet met hoortoestellen te starten moet worden overwogen of het maatschappelijk werk van het Audiologisch Centrum hier een oplossing voor kan zoeken.
Op maatschappelijk niveau geldt dat de kosten van hoortoestellen relatief laag zijn en moeten worden afgezet tegen de winst op lange termijn. Het zal vermoedelijk gaan om hooguit enkele tientallen extra kinderen die hoortoestellen krijgen per jaar over heel Nederland. Volgens de WHO (World Report on Hearing 2021) levert elke geïnvesteerde dollar in audiologische zorg 16 dollar op.
Aanvaardbaarheid, haalbaarheid en implementatie
Een deel van de kinderen met lichte verliezen zal niet bij de neonatale gehoorscreening gevonden worden omdat deze gericht is op het opsporen van gehoorverliezen van meer dan 35 dB HL. De opstellers van deze richtlijn zijn van mening dat er onvoldoende bewijs is om de neonatale gehoorscreening aan te passen. Dit is wereldwijd nog niet gangbaar terwijl tal van internationale richtlijnen ook hoorrevalidatie aanbevelen bij lichte verliezen.
Het is des te meer van belang dat mogelijke signalen van licht gehoorverlies bij jonge kinderen goed herkend worden door o.a. huisartsen en jeugdartsen en dat er tijdig en juist verwezen wordt. Wij zullen hier aandacht aan besteden bij de implementatie van deze richtlijn.
Rationale van de aanbeveling
Er is geen strikt bewijs gevonden dat kinderen met een licht gehoorverlies aan beide oren baat hebben bij hoortoestellen. Het gaat hierbij om kinderen met gehoordrempels die in het gebied relevant voor spraakverstaan tussen de ca. 20 en 40 dB HL liggen. Een exacte afbakening van gehoordrempels is niet mogelijk omdat daar onvoldoende onderzoek naar is gedaan en omdat in het (wèl) beschikbare onderzoek vaak niet duidelijk is bij welke frequenties en/of met welke correctiewaarden (ten opzichte van een volwassen oor) er is gewerkt. Een deel van de kinderen met deze lichte verliezen zal bij de neonatale gehoorscreening per toeval gevonden worden (vanwege een tijdelijke conductieve component die hun gehoorverlies groter maakt). Een ander deel zal pas op latere leeftijd ontdekt worden. Hoewel er veel onduidelijkheid is meent de werkgroep dat er voldoende aanwijzingen zijn die suggereren dat jonge kinderen met lichte gehoorverliezen aan beide oren baat kunnen hebben bij hoortoestellen. Als er op basis van audiologische factoren baat zou kunnen zijn bij hoortoestellen adviseren we dit aan te bieden aan ouders. In een gesprek met ouders moeten de baten en lasten afgewogen worden. Als besloten wordt tot een proefaanpassing moet deze op tal van punten goed geëvalueerd worden. Deze aanbevelingen zijn in lijn met de huidige internationale richtlijnen (zie Fitzpatrick, 2019).
Ondanks de lage tot zeer lage bewijskracht van de GRADE ten aanzien van de interventies doen we hieronder sterk geformuleerde aanbevelingen, vanwege de ervaringen uit de klinische praktijk, over hoe de interventies met ouders te bespreken en samen te beslissen. Vervolgens doen we een aantal aanbevelingen over de opvolging, indien voor de interventies wordt gekozen.
Onderbouwing
Achtergrond
Er is veel bewijs dat kinderen met een matig tot ernstig gehoorverlies baat hebben bij een zo vroeg mogelijke hoortoestelaanpassing (hoorrevalidatie) ingebed in audiologische zorg (coaching van ouders, informatievoorziening, monitoring en stimulering van de spraak en taal, vroegbehandeling). Omdat de indicatie voor audiologische zorg voor deze groep kinderen goed onderbouwd en ruim bekend is hebben we deze groep niet verder onderzocht (zie ook de inleiding van deze richtlijn voor de afbakening van de doelgroep). Bij de lichtere gehoorverliezen (tot ca. 40 dB HL aan het slechtste oor) is echter niet duidelijk wanneer er indicatie is voor hoortoestellen of eventueel alleen monitoring en advisering. De populatie van kinderen met gehoorverlies is zeer divers en dat zijn factoren waarvan bekend zijn dat ze invloed hebben op de ontwikkeling van spraak en taal ook (o.a. nevenproblematiek, opleidingsniveau van de moeder). De mate van gehoorverlies alleen lijkt geen goede voorspeller voor de uiteindelijke taaluitkomsten.
Er is in Nederland consensus over het feit dat bij neonaten en jonge kinderen met gehoorverlies vanaf drempels van 40 dB HL in het hoge tonengebied hoorrevalidatie nodig is. Er zijn toenemende aanwijzingen op basis van de internationale literatuur dat ook bij lichtere verliezen kinderen baat hebben bij deze interventie. Er is in Nederland geen consensus over of er bij de lichte verliezen hoorrevalidatie geïndiceerd is.
De kinderen met lichtere gehoorverliezen worden bij toeval ontdekt bij de NGS, als ze op dat moment middenoorproblemen hebben, of komen anders pas laat-ontdekt binnen als er klachten zijn (in met name de spraaktaalontwikkeling). Dit mogelijke knelpunt valt buiten de scope van deze richtlijn.
Conclusies / Summary of Findings
Language measures (crucial outcome)
Very Low GRADE |
Children who are aged 0-4 years when diagnosed with (young)permanent mild bilateral hearing loss and who use technical hearing rehabilitation may have improved language measures as compared to no technical hearing rehabilitation, but the evidence is very uncertain.
Walker (2015) |
Speech perception (crucial outcome)
Very Low GRADE |
The evidence is very uncertain about the effect of technical hearing rehabilitation on speech perception in children who are aged 0-4 years when diagnosed with (young) permanent mild bilateral hearing loss.
Walker (2015), Colin (2022) |
Language measures (crucial outcome)
- GRADE |
Daily HA use, unaided BESII, BEPTA, vocabulary, morphological awareness, HA dosage and HA dosage x unaided BESII, RSII may affect language measures in children with permanent mild bilateral hearing loss, but due to severe methodological shortcomings it is not possible to draw conclusions.
Walker (2015), Tomblin (2015), Mc Creery (2020), Walker (2020) |
Speech perception (crucial outcome)
- GRADE |
Due to the lack of data, it is not possible to draw a conclusion about the effect of predictive factors on outcome speech perception in children who are aged 0-4 years when diagnosed with permanent mild bilateral hearing loss. |
Effective hearing aid use (crucial outcome)
- GRADE |
Younger age at diagnosis of HL, younger age at prescription and bilateral (vs unilateral) HL may improve effective hearing aid use in children with permanent mild bilateral hearing loss, but due to severe methodological shortcomings it is not possible to draw conclusions.
Fitzpatrick (2019a), Colin (2022) |
Samenvatting literatuur
Abbreviations used in the summary of literature
BEPTA: Best-ear pure-tone average
BESII: better ear speech intelligibility index
BEUSII: better ear unaided speech intelligibility index
CASPA: Computer-Assisted Speech Perception Assessment
CASL: Comprehensive Assessment of Spoken Language
CBCL: Child Behavior Checklist
CDI: Child development inventory
CELF-4: Clinical Evaluation of Language Fundamentals–Fourth Edition
CI: Cochlear implant
CTOPP: Comprehensive Test of Phonological Processing
dB: Decibel
GFTA-2: Goldman-Fristoe Test of Articulation Sound-in Words subtest-2
GORT-5: Gray Oral Reading Tests–Fifth Edition
HA: Hearing aid
HL: Hearing loss
ITSEA: Infant-Toddler Social and Emotional Assessment
MBHL: Mild bilateral hearing loss
MCDI: MacArthur-Bates Communicative Development Inventory
MSEL: The Mullen Scales of Early Learning
NA: Not applicable
NGS: Neonatale gehoor screeningn
NHS: Newborn/Neonatal hearing screening
NNST: Non-speech test
PECO: Patient, Exposure, Comparison, Outcome
PLAI-2: Preschool Language Assessment Instrument-2
PLS-4: Preschool Language Scale-4
PLS-5: Preschool Language Scale-5
PPVT-4: Peabody Picture Vocabulary Test-4
PTA: Pure tone average
RDLS: Reynell Developmental Language Scales
SD: Standard deviation
SMD: Standardized mean difference
SNR: Signal to noise ratio
SPL: Sound Pressure Level
SR: systematic review
UHL: Unilateral hearing loss
VABS: Vineland Adaptive Behavior Scales
WASI: Wechsler Abbreviated Scales of Intelligence
WJTA-III: Woodcock-Johnson Tests of Achievement-III Picture Vocabulary subtest
Description of studies
Six studies were included in the analysis of the literature. The design of the studies and risk of bias are summarized in underlying Tables.
In the pooled data (of 6 studies in total), participants with HL (most participants with MBHL) and normal hearing controls, respectively were included. Three studies were included for PICO 1, 2 studies were included for PICO 2 and 6 studies were included for PICO 3. Of note, the studies of Walker (2015), Tomblin (2015), McCreery (2020) and Walker (2020) included participants who were enrolled in the multicenter, prospective, longitudinal study on outcomes of children who are hard of hearing (OCHL). As it was unclear which subsets of children were included in each of these studies and if there was overlap in included participants between studies, it was decided to not pool children into one overall number (to exclude the potential of double counting).
For PICO 1, Tomblin (2015) enrolled participants (n=290 with HL and n=112 normal hearing controls) from the OCHL study. The inclusion criteria for the OCHL study were as follows: (a) permanent, bilateral hearing loss of mild-to-severe degree (< 80 dB HL BEPTA);
(b) no known developmental conditions or diagnoses at the time of enrollment in the study; and (c) spoken English as the primary language of the home. The mean BEPTA for HL was 49 dB HL (SD=14). All but one child in the HL group wore HAs. Authors note that a small number of children (maximum n=5) had BEPTAs greater than 75 dB HL at the time of enrollment. Authors do not note exact numbers of children who had BEPTAs greater than 40 dB HL, but from their Figure 1 (a scatter diagram with BESII on the y-axis and BPTA on the x-axis), it is appreciated that this number is >50% of the total population of children with HL.
McCreery (2020) included 52 participants with HL and 52 normal hearing controls through the OCHL study. The inclusion criteria for the OCHL study were followed (see above) with the additional inclusion criterion that those with HL either did not receive a HA or received a HA and had less than 4 hours of use per day on average (based on parent report or hearing aid data logging). Forty-one of the children received a hearing aid at some point during the study (mean BEPTA = 40 dB HL), and 11 children did not receive a hearing aid (mean BEPTA = 24 dB HL).
Walker, 2020 enrolled 60 participants with MBHL through the OCHL study and n=69 with normal hearing. Participants were included through the second cycle of the OCHS and the mean BEPTA for HL was 33 dB HL (SD 7). All but one child in the HL group wore HAs.
For PICO 2, the majority of studies included children who used a HA. Walker (2015) directly compared children who wore a HA to children who did not wear a HA. Thirty-eight children with slight or mild HL in the better ear participated. All of the children and their families were participants in the OCHL study. In the Walker (2015) analysis, only data from children with mild HL in the better ear were included. Participants were assessed at either 5 or 7 years of age. The range of BEPTA for the children with mild HL was 8 to 39 dB HL (mean= 29 dB HL, SD = 7).
Colin (2022) included children with permanent MBHL, including high-frequency loss, with a hearing level between 20 dB HL and 40 dB HL in the better ear at diagnosis. The suspicion of mild hearing loss occurred at around 4 years, while the diagnosis was made at a median age of 5 years [IQR: 4, 8]. The hearing threshold of children wearing HA were assessed in 48 participants, including 25 who underwent the Lafon speech perception test. Unfortunately, the methods were unclear as to why only subsets of the total population were compared. Colin (2022) defined the comparison group as children who used their HA ineffectively (<10 h/day), which is not strictly according to PICO 2.
All the other studies did include children who did not wear a HA, but results were not shown which might be related to the fact that most children did use a HA.
For PICO 3, the study of Fitzpatrick (2019a) was also included and contained children with HL who were (a) less than age 3 years at study enrollment, had (b) permanent mild bilateral (better ear) HL or UHL, (c) congenital or early onset hearing loss (before age 6 months), and (d) used English as one of the languages spoken at home. Children with auditory neuropathy spectrum disorder were excluded from the study as well as those with a diagnosis of severe developmental delay.
PICO 3, none of the studies modelled their predictors through (internal) validation, only Walker (2015) and Tomblin (2015) multivariable adjusted their analyses. Predictive variables vs outcome (independent and dependent variables) differed between studies. Because of these issues of methodology and heterogeneity between study outcomes, results are only provided for descriptive purposes and remain ungraded.
Definitions population, intervention and control:
Definitions of population, intervention and control are provided in the table below.
Outcome definitions:
The definitions for outcomes and the validated tests are shown in the table below. For specifics, we refer to the original studies where these outcomes/tests are described in more detail.
Results
PICO 1 Language measures
Results are shown in the table below. Although participants from Tomblin (2015), McCreery (2020) and Walker (2020) were included from the same study base (OCHL, see above), inclusion criteria differed and different tests were used between studies to quantify language measures, for which reason results were not pooled. As can be appreciated from the table, Tomblin (2015) showed the largest differences on language in participants with (M)BHL vs normal hearing, which were, according to definition, clinically relevant (i.e., mean differences >0.5 SD, SMDs > 0.8), while SMDs in the Walker (2020) and McCreery (2020) study indicated moderate differences on language in participants with (M)BHL. As indicated in the population descriptives, Tomblin (2015) included >50% of participants with BHL with BEPTAs >40 dB (although various levels of hearing loss were analyzed separately), while only the Walker (2020) study included participants who had MBHL (BEPTA < 40 dB).
Of note, Tomblin 2015 did perform a subgroup analysis for language measures outcomes within subgroups of children who had BEPTA levels ranging between 0-24 dB HL, 25-44 dB HL, 45-60 dB HL and >60 dB HL (see figure 8 in their report), in which no statistical differences between groups were noted. However mean differences could not be obtained from this box and whicker plot and also the outcome (language quality factor score presented as a z-score) is difficult to interpret in terms of clinical relevance.
PICO 1 Speech perception
None of the included studies looked at speech perception as outcome.
PICO 2
Definitions of effective HA use differed between studies. For Walker (2015), original results were shown separately for full time (“effective”, n=12) and part time (“ineffective”, n=15) HA use, which results were pooled in this analysis as ‘HA use’ while participants without HAs were scored as participants without HA use (n=9). For Colin (2022) effective HA use was defined as wearing a HA >10 hours/day (n=38) and ineffective as wearing a HA <10 hours/ day or in the case of refusal or loss of the HA. Hence, the difference between Walker (2015) and Colin (2022) is that Walker (2015) included a group of participants who did not wear a HA, while in Colin 2022, these participants were grouped in ‘ineffective HA-users’. However, Colin compared 25 participants with MBHL to themselves for the Lafon test while wearing a HA compared to not wearing a HA. Such a before-after comparison was not available in the Walker (2015) study.
PICO 2 Language measures
Results were reported by Walker (2015) and are shown in the table below. For the several tests that defined language measure, i.e., receptive language, expressive language, phonological awareness/ memory results showed mean differences/ SMDs that were (moderately) large indicating a clinically relevant effect of HA use to these language measures. However, results should be viewed cautiously as numbers were small (as shown by confidence intervals that included unity) and there was risk of bias (no adjustments for confounding). In addition, results on articulation showed no differences for HA use vs no HA use (mean difference 0; 95% confidence interval -8, 8).
PICO 2 Speech perception
Results were reported by Walker (2015) and Colin (2022) and are shown in the tables below.
Walker (2015) showed a mean difference/ SMD that was around unity indicating no effect of HA use to speech perception. However, this result should be viewed cautiously as numbers were small (as shown by the large 95% confidence interval) and there was risk of bias (no adjustment for confounding). The test conditions were +10 dB and -5 dB SNR with a fixed speech level of 55 dB SPL CVC words. Moreover, children were tested at the age of 7 years.
For Colin (2022), 25 participants with MBHL underwent the Lafon test (without lip reading) at 55 dB HL and 65 dB HL. Results are shown below. The number of repeated phonemes was higher when the test was performed with HA than without at 55 dB HL and 65 dB HL. Clinical relevance could not be determined since only medians and p-value were reported. Furthermore, it was unclear why out of the 57 participants with MBHL only 25 underwent the Lafon test (i.e., risk of bias).
PICO 2 post hoc analyses
Since Walker (2015) also analyzed results on non-verbal recognition, and on audiological measures (BEPTA, PEPTA and BESII) in HA users vs non-users, they are shown here for descriptive purposes. As can be appreciated from the tables below, there were no statistical differences noted on non-verbal cognition in HA users vs non HA users.
For BEPTA, PEPTA and BESII outcomes appeared to be better in non HA users than HA users, suggesting that confounding (reason for not wearing a HA) led to an underestimation of the true effect on language measures, speech perception and non-verbal cognition in HA use vs non HA use in the Walker (2015) study.
PICO 3 language measures
For PICO 3, predictive factors for language measure are provided in the Table below. Most findings are provided with only a -p-value, making it not possible to quantify or pool the effect of the predictive factor on language measures. Of note, the predictive variable of BESII use was a combination of aided (in HA users) and unaided (in non HA users) in Walker (2015), while this predictive variable was unaided in the McCreery (2020) study while Walker (2020) provided results on aided and unaided BESII. Tomblin (2015) used residualized SII (rSII) as a measure for hearing aid benefit and suggested that this parameter was independent from BEPTA.
The following predictive factors were notified:
- Daily HA use
- Unaided BESII
- BEPTA
- Vocabulary
- Morphological awareness
- HA dosage
- HA dosage x unaided BESII
- Maternal education
- Age x RSII
PICO 3 effective HA use
For this outcome, Fitzpatrick 2019a and Colin 2022 provided outcomes. Note that the definition of effective HA use was ‘wearing a HA >10 h/day’ in the Colin (2022) study, while Fitzpatrick (2019a) defined effective HA use as wearing a HA all day or most of the time over the course of the study (without further definitions). Colin (2022) provided predictive variables with only a -p-value, making it not possible to quantify the effect of the predictive factor on effective HA use. Fit§patrick provided p-values and univariable odds ratios.
The following predictive factors were notified (all meaning that the outcome on effective HA use was better when the predictive factor was present in at least one of the study outcomes) on effective HA use:
- Younger age at diagnosis HL
- Younger age at prescription
- Bilateral (vs unilateral) HL
Level of evidence of the literature
The level of evidence (GRADE method) is determined per comparison and outcome measure and is based on results from observational studies and therefore starts at level “low”. Subsequently, the level of evidence was downgraded if there were relevant shortcomings in one of the several GRADE domains: risk of bias, inconsistency, indirectness, imprecision, and publication bias.
PICO 1
The level of evidence regarding the outcome measure language measures was downgraded by 1 level because of indirectness (1 level, results were mainly driven by the Tomblin 2015 study that included >50% of participants who had BEPTAs >40 dB).
The level of evidence regarding the outcome measure speech perception was ungraded due to lack of data.
PICO 2
The level of evidence regarding the outcome measure language measures was downgraded by 1 level because of imprecision.
The level of evidence regarding the outcome measure speech perception was downgraded by 1 level because of imprecision.
PICO 3
The level of evidence regarding the outcome measure language measures remained ungraded due to severe methodological shortcomings (risk of bias)
The level of evidence regarding the outcome measure speech perception was ungraded due to lack of data.
The level of evidence regarding the outcome measure effective hearing aid use remained ungraded due to severe methodological shortcomings (risk of bias)
Zoeken en selecteren
Zoekvraag (alleen als deze afwijkt van de uitgangsvraag):
Welke maten bepalen of een kind met een licht bilateraal gehoorverlies baat heeft bij hoortoestellen, en waar liggen de grenswaarden van deze maten?
A systematic review of the literature was performed to answer the following questions:
Research question 1: What is the effect on language ability and speech perception in children with mild bilateral hearing loss compared with children with normal hearing? Here the research question was defined as follows:
PICO 1
P: | Children of any age |
I: | Children who were aged 0-4 years when diagnosed with permanent mild bilateral hearing loss |
C: | Children with normal hearing |
O: | Language measures, speech perception |
The exposed population was restricted to those with mild bilateral hearing loss. If this was not possible, the population should at least contain some children with mild bilateral hearing loss. Children with cochlear implants were not included in the study population. Outcome measures could be obtained at an age >4 years, as long as the diagnosis of hearing loss was made at age 0-4 years.
If data permitted, we also compared outcomes to those who had additional disabilities and those who only had mild bilateral hearing loss (without additional disabilities).
Research question 2: What is the effect of technical hearing rehabilitation compared with monitoring and advising parents on speech language development and auditory development in children aged 0-4 years with mild bilateral hearing loss?
PICO 2
P: | Children who were aged 0-4 years when diagnosed with permanent mild bilateral hearing loss |
I: | Technical hearing rehabilitation (hearing aid or remote microphone system) |
C: | No intervention or watchful waiting (i.e., periodic check-ups where hearing is measured) |
O: | Language measures, speech perception |
The population was restricted to those with mild bilateral hearing loss. If this was not possible, the population should at least contain some children with mild bilateral hearing loss. Children with cochlear implants were not included in the study population. Outcome measures could be obtained at an age >4 years, as long as the diagnosis of hearing loss was made at age 0-4 years (unless otherwise noted).
In a third analysis, we looked at potential modifying factors on auditory experience for children with mild bilateral hearing loss. The outcome measures for PICO 3 were ungraded as they were included for descriptive purposes only.
PICO 3
P: | Children who were aged 0-4 years when diagnosed with permanent mild bilateral hearing loss |
I: | Potential modifying factors present (any) |
C: | Potential modifying factors absent (any) |
O: | Language measures, speech perception, hearing aid use |
Relevant outcome measures
The guideline development group considered language measures, speech perception, and (for PICO 3 only) hearing aid use, as critical outcomes for decision making.
The working group did not define a minimal clinically important difference for outcome measures. Therefore, default thresholds were used: 0.5 SD for continuous outcomes and a 25% difference in relative risk (RR< 0.8 or RR>1.25) for dichotomous outcomes.
Since it was anticipated that included studies used different rating instruments to measure the same outcome, the mean differences from all included studies cannot be pooled. However, these mean differences can be divided by their respective standard deviations (SDs) to yield a statistic known as the standardized mean difference (SMD) which can be pooled. The interpretation of the magnitude (needed to define the minimal clinically important difference) of the SMD is given as small, SMD 0.2-0.5; medium, SMD 0.5-0.8; or large, SMD > 0.8. Some studies provide multivariable linear regression adjusted standardized betas. An adjusted standardized beta can be seen as an SMD where the estimated number of standard deviations of change in the outcome variable for one standard deviation unit change in the explanatory or predictor variable, while controlling for other predictors. The interpretation of the magnitude of an adjusted standardized beta is the same as for an SMD small, adjusted standardized beta’s 0.2-0.5; medium, adjusted standardized beta’s 0.5-0.8; or large, adjusted standardized beta’s > 0.8. These SMDs and standardized betas are also provided as an indicator to define the minimal clinically important difference for continuous outcome measures.
If analyses only provided differences based with a p-value, the p-value is reported, which can be used to determine if there is a statistical difference in outcome over intervention vs control but cannot be used for determining clinical relevance (Amhrein, 2019).
Search and select (Methods)
The databases Medline (via OVID) and Embase (via Embase.com) were first searched with relevant search terms until 24 August 2023. This search strategy can be found in the Methods section. The detailed search strategy is depicted under the tab Methods. The systematic literature search resulted in 341 hits, including 15 systematic reviews, 26 randomized controlled trials (RCTs) and 300 observational studies. Two reviewers independently performed data extraction and concluded that too few studies were included because the selection criteria (for search terms) were too narrowly defined. For this reason, the search criteria were broadened after which the databases Medline (via OVID) and Embase (via Embase.com) were searched with relevant search terms until 16 October 2023. This systematic literature search resulted in 4425 hits, including 388 systematic reviews, 664 randomized controlled trials (RCTs) and 3373 observational studies. Since selection of studies is constrained by the time that can be budgeted, it was decided to only include the first 500 hits from the systematic review (from 16 October 2023 downwards) plus the additional hits that were found in the search from 24 August 2023. Two reviewers independently performed data extraction. Studies (according to the abstract and full text selection) were included when both reviewers agreed that the study could be included for data abstraction. After reading the full text, 6 observational studies were included in the literature review.
Referenties
- Colin E, Grinand M, Alshawareb F, Gazzano E, Tort C, Roman S. Hearing aid benefits in children with mild bilateral hearing loss: AUDIO-INFANS study. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2022 Sep;160:111244.
- Durieux-Smith A, Fitzpatrick E, Whittingham J. Universal newborn hearing screening: a question of evidence. Int J Audiol. 2008 Jan;47(1):1-10.
- Fitzpatrick EM, Durieux-Smith A, Whittingham J. Clinical practice for children with mild bilateral and unilateral hearing loss. Ear Hear. 2010 Jun;31(3):392-400.
- Fitzpatrick EM, Whittingham J, Durieux-Smith A. Mild bilateral and unilateral hearing loss in childhood: a 20-year view of hearing characteristics, and audiologic practices before and after newborn hearing screening. Ear Hear. 2014 Jan-Feb;35(1):10-8.
- Fitzpatrick EM, Gaboury I, Durieux-Smith A, Coyle D, Whittingham J, Salamatmanesh M, Lee R, Fitzpatrick J. Parent Report of Amplification Use in Children with Mild Bilateral or Unilateral Hearing Loss. J Am Acad Audiol. 2019 Feb;30(2):93-102.
- Fitzpatrick EM, Cologrosso E, Sikora L. Candidacy for Amplification in Children With Hearing Loss: A Review of Guidelines and Recommendations. Am J Audiol. 2019 Dec 16;28(4):1025-1045.
- Hick CB, Tharpe AM. Listening effort and fatigue in school-age children with and without hearing loss. J Speech Lang Hear Res. 2002 Jun;45(3):573-84.
- Huysmans, E., De Jong, J., van Lanschot-Wery, J. H., Festen, J. M., & Goverts, S. T. (2014). Long-term effects of congenital hearing impairment on language performance in adults. Lingua, 139, 102-121.
- Huysmans E, Bolk E, Zekveld AA, Festen JM, de Groot AM, Goverts ST. The Influence of Linguistic Proficiency on Masked Text Recognition Performance in Adults With and Without Congenital Hearing Impairment. Ear Hear. 2016 Sep-Oct;37(5):547-59. doi: 10.1097/AUD.0000000000000291. PMID: 26974221.
- McCreery RW, Walker EA, Stiles DJ, Spratford M, Oleson JJ, Lewis DE. Audibility-Based Hearing Aid Fitting Criteria for Children With Mild Bilateral Hearing Loss. Lang Speech Hear Serv Sch. 2020 Jan 8;51(1):55-67. doi: 10.1044/2019_LSHSS-OCHL-19-0021.
- Moeller, M. P., & Tomblin, J. B. (2015). An introduction to the outcomes of children with hearing loss study. Ear and hearing, 36, 4S-13S.
- Ong JJ, Smith L, Shepherd DA, Xu J, Roberts G, Sung V. Emotional behavioral outcomes of children with unilateral and mild hearing loss. Front Pediatr. 2023 Oct 4;11:1209736.
- Smoorenburg, G. F. (1992). Speech reception in quiet and in noisy conditions by individuals with noise?induced hearing loss in relation to their tone audiogram. The journal of the acoustical society of America, 91(1), 421-437.
- Sohoglu E, Peelle JE, Carlyon RP, Davis MH. Predictive top-down integration of prior knowledge during speech perception. J Neurosci. 2012 Jun 20;32(25):8443-53.
- Tharpe AM. Unilateral and mild bilateral hearing loss in children: past and current perspectives. Trends Amplif. 2008 Mar;12(1):7-15 .
- Tomblin JB, Harrison M, Ambrose SE, Walker EA, Oleson JJ, Moeller MP. Language Outcomes in Young Children with Mild to Severe Hearing Loss. Ear Hear. 2015 Nov-Dec;36 Suppl 1(0 1):76S-91S.
- Walker EA, Holte L, McCreery RW, Spratford M, Page T, Moeller MP. The Influence of Hearing Aid Use on Outcomes of Children With Mild Hearing Loss. J Speech Lang Hear Res. 2015 Oct;58(5):1611-25. doi: 10.1044/2015_JSLHR-H-15-0043.
- Walker EA, Sapp C, Dallapiazza M, Spratford M, McCreery RW, Oleson JJ. Language and Reading Outcomes in Fourth-Grade Children With Mild Hearing Loss Compared to Age-Matched Hearing Peers. Lang Speech Hear Serv Sch. 2020 Jan 8;51(1):17-28. doi: 10.1044/2019_LSHSS-OCHL-19-0015.
Verantwoording
Autorisatiedatum en geldigheid
Laatst beoordeeld : 15-01-2025
Laatst geautoriseerd : 15-01-2025
Geplande herbeoordeling : 15-01-2028
Algemene gegevens
De ontwikkeling/herziening van deze richtlijnmodule werd ondersteund door het Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten (www.demedischspecialist.nl/kennisinstituut) en werd gefinancierd uit de Kwaliteitsgelden Medisch Specialisten (SKMS). De financier heeft geen enkele invloed gehad op de inhoud van de richtlijnmodule.
Samenstelling werkgroep
Voor het ontwikkelen van de richtlijnmodule is in 2021 een multidisciplinaire werkgroep ingesteld, bestaande uit vertegenwoordigers van alle relevante specialismen (zie hiervoor de Samenstelling van de werkgroep) die betrokken zijn bij de audiologische zorg voor slechthorende kinderen van 0 tot 4 jaar.
Werkgroep
- Dr. Y.J.W. Simis, voorzitter, klinisch fysicus audioloog, Nederlandse Vereniging voor Klinische Fysica (NVKF)
- Ir. M.S. Toll, klinisch fysicus audioloog, Nederlandse Vereniging voor Klinische Fysica (NVKF)
- Dr. Ir. W.J.A. Koopmans, klinisch fysicus audioloog, Nederlandse Vereniging voor Klinische Fysica (NVKF)
- Ir. J.G. Kleinhuis, klinisch fysicus audioloog, Nederlandse Vereniging voor Klinische Fysica (NVKF)
- Dr. D.C.P.B.M. Breukels, klinisch fysicus audioloog, Nederlandse Vereniging voor Klinische Fysica (NVKF)
- Dr. Ir. R.A. Boerboom, klinisch fysicus audioloog, Nederlandse Vereniging voor Klinische Fysica (NVKF)
- Dr. R.J.H. Ensink, KNO-arts, Nederlandse Vereniging voor Keel-Neus-Oorheelkunde en Heelkunde van het Hoofd-Halsgebied (NVKNO)
- Dr. E. Huysmans, klinisch-linguïst/master in audiologie, Vereniging voor Klinische Linguïstiek (VKL)
- Dr. E. Dirks, psycholoog, Nederlands Instituut van Psychologen (NIP)
- M.P. van der Heijden, audiologisch maatschappelijk werker, Landelijk Werkverband Maatschappelijk werkers in de Audiologie (LWMA)
Klankbordgroep
- C.P.W.M. van Daelen-Swinkels, logopedist, Nederlandse vereniging voor Logopedie en Foniatrie (NVLF)
- Dr. A.S. Smeijers, kinderarts, Nederlandse Vereniging voor Kindergeneeskunde (NVK)
- R. Glijsteen, huisarts, persoonlijke titel
- Dr. Ir. P. Brienesse, klinisch fysicus audioloog, Nederlandse Vereniging voor Klinische Fysica (NVKF)
- C. ter Huurne, klinisch fysicus audioloog, Nederlandse Vereniging voor Klinische Fysica (NVKF)
- J. Hoogeveen, Federatie van Ouders van Dove Kinderen (FODOK)
- L. Zwemmer, audioloog, Master Audiologen actief in Nederland (MAaN)
- B. van Malcot, audioloog, Master Audiologen actief in Nederland (MAaN)
Met ondersteuning van
- L.W.M. Boerboom, literatuurspecialist, Kennisinstituut van Federatie Medisch Specialisten
- L.H.M. Niesink-Boerboom, literatuurspecialist, Kennisinstituut van Federatie Medisch Specialisten
- Dr. N. van der Zwaluw, senior adviseur, Kennisinstituut van Federatie Medisch Specialisten
- Drs. A.E. Sussenbach, adviseur, Kennisinstituut van Federatie Medisch Specialisten
- Dr. W. Lijfering, senior adviseur, Kennisinstituut van Federatie Medisch Specialisten
Belangenverklaringen
De Code ter voorkoming van oneigenlijke beïnvloeding door belangenverstrengeling is gevolgd. Alle werkgroepleden hebben schriftelijk verklaard of zij in de laatste drie jaar directe financiële belangen (betrekking bij een commercieel bedrijf, persoonlijke financiële belangen, onderzoeksfinanciering) of indirecte belangen (persoonlijke relaties, reputatiemanagement) hebben gehad. Gedurende de ontwikkeling of herziening van een module worden wijzigingen in belangen aan de voorzitter doorgegeven. De belangenverklaring wordt opnieuw bevestigd tijdens de commentaarfase.
Een overzicht van de belangen van werkgroepleden en het oordeel over het omgaan met eventuele belangen vindt u in onderstaande tabel. De ondertekende belangenverklaringen zijn op te vragen bij het secretariaat van het Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten.
Werkgroeplid |
Functie |
Nevenfuncties |
Gemelde belangen |
Ondernomen actie |
Dr. Y.J.W. Simis |
klinisch fysicus -audioloog, Amsterdam UMC |
Extern lid van de klachtencommissie voor medewerkers, MOC 't Kabouterhuis, Amsterdam |
Geen |
Geen restricties |
Ir. M.S. Toll |
klinisch fysicus -audioloog, ErasmusMC |
Lid programmacommissie neonatale gehoorscreening |
Geen |
Geen restricties |
Dr. Ir. W.J.A. Koopmans |
klinisch fysicus -audioloog, Pento |
Geen |
Geen |
Geen restricties |
Ir. J.G. Kleinhuis |
klinisch fysicus -audioloog, Pento |
Geen |
Geen |
Geen restricties |
Dr. D.C.P.B.M. Breukels |
klinisch fysicus -audioloog, MUMC+ |
Geen |
Geen |
Geen restricties |
Dr. Ir. R.A. Boerboom |
klinisch fysicus -audioloog, UMC Utrecht |
Geen |
Extern gefinancierd onderzoek: Evaluating cochlear insertion trauma and hearing preservation after cochlear implantation (CIPRES) |
Restricties t.a.v. aanbevelingen m.b.t. cochleaire implantaten |
Dr. R.J.H. Ensink |
KNO-arts |
lid adviescommissie richtlijnen |
Geen |
Geen restricties |
Dr. E. Huysmans |
Klinisch linguïst, Amsterdam UMC |
Geen |
Geen |
Geen restricties |
Dr. E. Dirks |
Psycholoog, NSDSK |
Docent ontwikkelingspsychologie universiteit Utrecht (gedetacheerd vanuit NSDSK). Docent postmaster opleiding schoolpsycholoog (betaald 35 uur per jaar). bestuurslid sectie jeugd Nip (vrijwillig) |
Geen |
Geen restricties |
M.P. van der Heijden |
Maatschappelijk werker, Libra |
Bestuurslid LWMA |
Geen |
Geen restricties |
Inbreng patiëntenperspectief
Er werd aandacht besteed aan het perspectief van ouders/verzorgers van patiënten door het uitnodigen van patiëntenfederaties FODOK en FOSS voor de invitational conference. Het verslag hiervan [zie aanverwante producten] is besproken in de werkgroep. De verkregen input is meegenomen bij het opstellen van de uitgangsvragen, de keuze voor de uitkomstmaten en bij het opstellen van de overwegingen. De conceptrichtlijn is tevens voor commentaar voorgelegd aan FODOK en FOSS en de eventueel aangeleverde commentaren zijn bekeken en verwerkt.
Kwalitatieve raming van mogelijke financiële gevolgen in het kader van de Wkkgz (wordt na de commentaarfase ingevuld)
Bij de richtlijnmodule is conform de Wet kwaliteit, klachten en geschillen zorg (Wkkgz) een kwalitatieve raming uitgevoerd om te beoordelen of de aanbevelingen mogelijk leiden tot substantiële financiële gevolgen. Bij het uitvoeren van deze beoordeling is de richtlijnmodule op verschillende domeinen getoetst (zie het stroomschema op de Richtlijnendatabase).
Module |
Uitkomst raming |
Toelichting |
Module Indicatie audiologische zorg tweezijdige verliezen |
Geen financiële gevolgen |
Hoewel uit de toetsing volgt dat de aanbeveling(en) breed toepasbaar zijn (>40.000 patiënten), volgt uit de toetsing dat het geen nieuwe manier van zorgverlening of andere organisatie van zorgverlening betreft, het geen toename in het aantal in te zetten voltijdsequivalenten aan zorgverleners betreft en het geen wijziging in het opleidingsniveau van zorgpersoneel betreft. Er worden daarom geen financiële gevolgen verwacht. |
Werkwijze
AGREE
Deze richtlijnmodule is opgesteld conform de eisen vermeld in het rapport Medisch Specialistische Richtlijnen 2.0 van de adviescommissie Richtlijnen van de Raad Kwaliteit. Dit rapport is gebaseerd op het AGREE II instrument (Appraisal of Guidelines for Research & Evaluation II; Brouwers, 2010).
Knelpuntenanalyse en uitgangsvragen
Tijdens de voorbereidende fase inventariseerde de werkgroep de knelpunten in de zorg voor slechthorende kinderen van 0-4 jaar. Tevens zijn er knelpunten aangedragen door verschillende partijen via een invitational conference. Een verslag hiervan is opgenomen onder aanverwante producten.
Op basis van de uitkomsten van de knelpuntenanalyse zijn door de werkgroep concept-uitgangsvragen opgesteld en definitief vastgesteld.
Uitkomstmaten
Na het opstellen van de zoekvraag behorende bij de uitgangsvraag inventariseerde de werkgroep welke uitkomstmaten voor de patiënt relevant zijn, waarbij zowel naar gewenste als ongewenste effecten werd gekeken. Hierbij werd een maximum van acht uitkomstmaten gehanteerd. De werkgroep waardeerde deze uitkomstmaten volgens hun relatieve belang bij de besluitvorming rondom aanbevelingen, als cruciaal (kritiek voor de besluitvorming), belangrijk (maar niet cruciaal) en onbelangrijk. Tevens definieerde de werkgroep tenminste voor de cruciale uitkomstmaten welke verschillen zij klinisch (patiënt) relevant vonden.
Methode literatuursamenvatting
Een uitgebreide beschrijving van de strategie voor zoeken en selecteren van literatuur is te vinden onder ‘Zoeken en selecteren’ onder Onderbouwing. Indien mogelijk werd de data uit verschillende studies gepoold in een random-effects model. Review Manager 5.4 werd gebruikt voor de statistische analyses. De beoordeling van de kracht van het wetenschappelijke bewijs wordt hieronder toegelicht.
Beoordelen van de kracht van het wetenschappelijke bewijs
De kracht van het wetenschappelijke bewijs werd bepaald volgens de GRADE-methode. GRADE staat voor ‘Grading Recommendations Assessment, Development and Evaluation’ (zie http://www.gradeworkinggroup.org/). De basisprincipes van de GRADE-methodiek zijn: het benoemen en prioriteren van de klinisch (patiënt) relevante uitkomstmaten, een systematische review per uitkomstmaat, en een beoordeling van de bewijskracht per uitkomstmaat op basis van de acht GRADE-domeinen (domeinen voor downgraden: risk of bias, inconsistentie, indirectheid, imprecisie, en publicatiebias; domeinen voor upgraden: dosis-effect relatie, groot effect, en residuele plausibele confounding).
GRADE onderscheidt vier gradaties voor de kwaliteit van het wetenschappelijk bewijs: hoog, redelijk, laag en zeer laag. Deze gradaties verwijzen naar de mate van zekerheid die er bestaat over de literatuurconclusie, in het bijzonder de mate van zekerheid dat de literatuurconclusie de aanbeveling adequaat ondersteunt (Schünemann, 2013; Hultcrantz, 2017).
GRADE |
Definitie |
Hoog |
|
Redelijk |
|
Laag |
|
Zeer laag |
|
Bij het beoordelen (graderen) van de kracht van het wetenschappelijk bewijs in richtlijnen volgens de GRADE-methodiek spelen grenzen voor klinische besluitvorming een belangrijke rol (Hultcrantz, 2017). Dit zijn de grenzen die bij overschrijding aanleiding zouden geven tot een aanpassing van de aanbeveling. Om de grenzen voor klinische besluitvorming te bepalen moeten alle relevante uitkomstmaten en overwegingen worden meegewogen. De grenzen voor klinische besluitvorming zijn daarmee niet één op één vergelijkbaar met het minimaal klinisch relevant verschil (Minimal Clinically Important Difference, MCID). Met name in situaties waarin een interventie geen belangrijke nadelen heeft en de kosten relatief laag zijn, kan de grens voor klinische besluitvorming met betrekking tot de effectiviteit van de interventie bij een lagere waarde (dichter bij het nuleffect) liggen dan de MCID (Hultcrantz, 2017).
Overwegingen (van bewijs naar aanbeveling)
Om te komen tot een aanbeveling zijn naast (de kwaliteit van) het wetenschappelijke bewijs ook andere aspecten belangrijk en worden meegewogen, zoals aanvullende argumenten uit bijvoorbeeld de biomechanica of fysiologie, waarden en voorkeuren van patiënten, kosten (middelenbeslag), aanvaardbaarheid, haalbaarheid en implementatie. Deze aspecten zijn systematisch vermeld en beoordeeld (gewogen) onder het kopje ‘Overwegingen’ en kunnen (mede) gebaseerd zijn op expert opinion. Hierbij is gebruik gemaakt van een gestructureerd format gebaseerd op het evidence-to-decision framework van de internationale GRADE Working Group (Alonso-Coello, 2016a; Alonso-Coello 2016b). Dit evidence-to-decision framework is een integraal onderdeel van de GRADE methodiek.
Formuleren van aanbevelingen
De aanbevelingen geven antwoord op de uitgangsvraag en zijn gebaseerd op het beschikbare wetenschappelijke bewijs en de belangrijkste overwegingen, en een weging van de gunstige en ongunstige effecten van de relevante interventies. De kracht van het wetenschappelijk bewijs en het gewicht dat door de werkgroep wordt toegekend aan de overwegingen, bepalen samen de sterkte van de aanbeveling. Conform de GRADE-methodiek sluit een lage bewijskracht van conclusies in de systematische literatuuranalyse een sterke aanbeveling niet a priori uit, en zijn bij een hoge bewijskracht ook zwakke aanbevelingen mogelijk (Agoritsas, 2017; Neumann, 2016). De sterkte van de aanbeveling wordt altijd bepaald door weging van alle relevante argumenten tezamen. De werkgroep heeft bij elke aanbeveling opgenomen hoe zij tot de richting en sterkte van de aanbeveling zijn gekomen.
In de GRADE-methodiek wordt onderscheid gemaakt tussen sterke en zwakke (of conditionele) aanbevelingen. De sterkte van een aanbeveling verwijst naar de mate van zekerheid dat de voordelen van de interventie opwegen tegen de nadelen (of vice versa), gezien over het hele spectrum van patiënten waarvoor de aanbeveling is bedoeld. De sterkte van een aanbeveling heeft duidelijke implicaties voor patiënten, behandelaars en beleidsmakers (zie onderstaande tabel). Een aanbeveling is geen dictaat, zelfs een sterke aanbeveling gebaseerd op bewijs van hoge kwaliteit (GRADE gradering HOOG) zal niet altijd van toepassing zijn, onder alle mogelijke omstandigheden en voor elke individuele patiënt.
Implicaties van sterke en zwakke aanbevelingen voor verschillende richtlijngebruikers |
||
|
||
|
Sterke aanbeveling |
Zwakke (conditionele) aanbeveling |
Voor patiënten |
De meeste patiënten zouden de aanbevolen interventie of aanpak kiezen en slechts een klein aantal niet. |
Een aanzienlijk deel van de patiënten zouden de aanbevolen interventie of aanpak kiezen, maar veel patiënten ook niet. |
Voor behandelaars |
De meeste patiënten zouden de aanbevolen interventie of aanpak moeten ontvangen. |
Er zijn meerdere geschikte interventies of aanpakken. De patiënt moet worden ondersteund bij de keuze voor de interventie of aanpak die het beste aansluit bij zijn of haar waarden en voorkeuren. |
Voor beleidsmakers |
De aanbevolen interventie of aanpak kan worden gezien als standaardbeleid. |
Beleidsbepaling vereist uitvoerige discussie met betrokkenheid van veel stakeholders. Er is een grotere kans op lokale beleidsverschillen. |
Organisatie van zorg
In de knelpuntenanalyse en bij de ontwikkeling van de richtlijnmodule is expliciet aandacht geweest voor de organisatie van zorg: alle aspecten die randvoorwaardelijk zijn voor het verlenen van zorg (zoals coördinatie, communicatie, (financiële) middelen, mankracht en infrastructuur). Randvoorwaarden die relevant zijn voor het beantwoorden van deze specifieke uitgangsvraag zijn genoemd bij de overwegingen. Meer algemene, overkoepelende, of bijkomende aspecten van de organisatie van zorg worden behandeld in de module Organisatie van zorg.
Commentaar- en autorisatiefase
De conceptrichtlijnmodule werd aan de betrokken (wetenschappelijke) verenigingen en (patiënt) organisaties voorgelegd ter commentaar. De commentaren werden verzameld en besproken met de werkgroep. Naar aanleiding van de commentaren werd de conceptrichtlijnmodule aangepast en definitief vastgesteld door de werkgroep. De definitieve richtlijnmodule werd aan de deelnemende (wetenschappelijke) verenigingen en (patiënt) organisaties voorgelegd voor autorisatie en door hen geautoriseerd dan wel geaccordeerd.
Literatuur
Agoritsas T, Merglen A, Heen AF, Kristiansen A, Neumann I, Brito JP, Brignardello-Petersen R, Alexander PE, Rind DM, Vandvik PO, Guyatt GH. UpToDate adherence to GRADE criteria for strong recommendations: an analytical survey. BMJ Open. 2017 Nov 16;7(11):e018593. doi: 10.1136/bmjopen-2017-018593. PubMed PMID: 29150475; PubMed Central PMCID: PMC5701989.
Alonso-Coello P, Schünemann HJ, Moberg J, Brignardello-Petersen R, Akl EA, Davoli M, Treweek S, Mustafa RA, Rada G, Rosenbaum S, Morelli A, Guyatt GH, Oxman AD; GRADE Working Group. GRADE Evidence to Decision (EtD) frameworks: a systematic and transparent approach to making well informed healthcare choices. 1: Introduction. BMJ. 2016 Jun 28;353:i2016. doi: 10.1136/bmj.i2016. PubMed PMID: 27353417.
Alonso-Coello P, Oxman AD, Moberg J, Brignardello-Petersen R, Akl EA, Davoli M, Treweek S, Mustafa RA, Vandvik PO, Meerpohl J, Guyatt GH, Schünemann HJ; GRADE Working Group. GRADE Evidence to Decision (EtD) frameworks: a systematic and transparent approach to making well informed healthcare choices. 2: Clinical practice guidelines. BMJ. 2016 Jun 30;353:i2089. doi: 10.1136/bmj.i2089. PubMed PMID: 27365494.
Brouwers MC, Kho ME, Browman GP, Burgers JS, Cluzeau F, Feder G, Fervers B, Graham ID, Grimshaw J, Hanna SE, Littlejohns P, Makarski J, Zitzelsberger L; AGREE Next Steps Consortium. AGREE II: advancing guideline development, reporting and evaluation in health care. CMAJ. 2010 Dec 14;182(18):E839-42. doi: 10.1503/cmaj.090449. Epub 2010 Jul 5. Review. PubMed PMID: 20603348; PubMed Central PMCID: PMC3001530.
Hultcrantz M, Rind D, Akl EA, Treweek S, Mustafa RA, Iorio A, Alper BS, Meerpohl JJ, Murad MH, Ansari MT, Katikireddi SV, Östlund P, Tranæus S, Christensen R, Gartlehner G, Brozek J, Izcovich A, Schünemann H, Guyatt G. The GRADE Working Group clarifies the construct of certainty of evidence. J Clin Epidemiol. 2017 Jul;87:4-13. doi: 10.1016/j.jclinepi.2017.05.006. Epub 2017 May 18. PubMed PMID: 28529184; PubMed Central PMCID: PMC6542664.
Medisch Specialistische Richtlijnen 2.0 (2012). Adviescommissie Richtlijnen van de Raad Kwalitieit. http://richtlijnendatabase.nl/over_deze_site/over_richtlijnontwikkeling.html
Neumann I, Santesso N, Akl EA, Rind DM, Vandvik PO, Alonso-Coello P, Agoritsas T, Mustafa RA, Alexander PE, Schünemann H, Guyatt GH. A guide for health professionals to interpret and use recommendations in guidelines developed with the GRADE approach. J Clin Epidemiol. 2016 Apr;72:45-55. doi: 10.1016/j.jclinepi.2015.11.017. Epub 2016 Jan 6. Review. PubMed PMID: 26772609.
Schünemann H, Brożek J, Guyatt G, et al. GRADE handbook for grading quality of evidence and strength of recommendations. Updated October 2013. The GRADE Working Group, 2013. Available from http://gdt.guidelinedevelopment.org/central_prod/_design/client/handbook/handbook.html.