Uitgangsvraag

Hoe kunnen adolescenten met spastische CP het best begeleid worden tijdens hun transitie naar volwassenheid?

 

Deelvragen

  1. Welke variabelen bij adolescenten met spastische CP hangen samen met problemen met betrekking tot het verkrijgen van werk en het aangaan van intieme relaties tijdens de transitie naar volwassenheid?
  2. Wat is de optimale interventie ter voorkoming van problemen met betrekking tot het verkrijgen van werk en het aangaan van intieme relaties tijdens de transitie naar volwassenheid bij adolescenten met spastische CP?

Aanbeveling

Informeer jongeren tijdens de transitie naar volwassenheid over de diagnose en prognose van spastische CP en welke gevolgen spastische CP op volwassen leeftijd heeft, zodat gerichte zorgvragen geformuleerd en gerichte interventies aangeboden kunnen worden. Gebruik van de Groei-wijzer kan dit ondersteunen.

 

Volg het transitieproces van jongeren met spastische CP op diverse domeinen van participatie om problemen tijdig te signaleren. Dit kan bijvoorbeeld met behulp van het Rotterdams TransitieProfiel.

 

Overweeg ter bevordering van het transitieproces een interventie meer algemeen gericht op (sociale) vaardigheden, geloof in eigen kunnen en het nemen van eigen regie, of een interventie specifiek ontwikkeld voor een participatiedomein.

 

Ondersteun ouders van een kind met spastische CP van jongs af aan met de opvoeding gericht op positieve ontwikkeling (mogelijkheden in plaats van beperkingen).

 

Stimuleer adolescenten met spastische CP om met leeftijdgenoten op te trekken.

 

Organiseer jobcoaching in combinatie met revalidatie als ondersteuning van jongeren op weg naar betaald werk.

 

Bied gerichte interventies aan met betrekking tot psychoseksuele ontwikkelingen die ingaan op seksuele wensen en seksueel zelfbeeld en die ervaringen met daten ondersteunen.

Inleiding

De overgang van kind naar volwassene wordt doorgaans aangeduid met de term 'transitie'. Transitie heeft binnen de zorg vaak een tweeledige betekenis, namelijk de overgang van kind naar volwassenheid en van kinderzorg naar de zorg voor volwassenen. In dit hoofdstuk wordt met transitie het eerste bedoeld, de overgang in zorg zal worden aangeduid met transfer.

 

Jongeren met spastische cerebrale parese met gemiddelde intelligentie hebben als groep een vertraagde ontwikkeling in hun maatschappelijke participatie (verder aangeduid met de term participatie). De ontwikkeling blijft achter met betrekking tot zelfstandig wonen (Donkervoort et al., 2007), ervaring met intieme relaties en seksualiteit (Wiegerink et al., 2010b) en het vinden van (betaald) werk (Verhoef et al., 2014a). Onderzoek bij 18 tot 25 jarigen met diverse chronische aandoeningen laat zien dat er subgroepen te onderscheiden zijn met betrekking tot autonomie in participatie en dat 'meer' autonomie niet automatisch een betere kwaliteit van leven betekent (Sattoe et al., 2014).

 

De achterblijvende participatie van jongeren en jongvolwassenheid vraagt om aandacht van de revalidatie en anderen. De veranderende sociale wetgeving, waarbij steeds meer gevraagd wordt van het individu om een plek in de samenleving te krijgen, onderstreept de behoefte aan ondersteuning. In deze module hebben we de keuze gemaakt om op twee domeinen van participatie te focussen, namelijk werk en intieme relaties en welke bijdrage de revalidatie kan leveren.

Conclusies

Deelvraag-1: Welke variabelen bij adolescenten met spastische CP hangen samen met problemen met betrekking tot het verkrijgen van werk en het aangaan van intieme relaties tijdens de transitie naar volwassenheid?

LAAG tot

ZEER LAAG

GRADE

Hogere leeftijd, mannelijk geslacht, hogere intelligentie, hoger opleidingsniveau, betere taalexpressie, betere mobiliteit (GMFCS; mobiliteit in de omgeving), zelfstandiger in vervoer en ADL en het hebben van sociale contacten, lijken de kans op betaald werk te vergroten.

 

Door het ontbreken van lange termijn follow-up is er een onvolledig beeld van de lange termijn prognose met betrekking tot het hebben (en behouden) van betaald werk.

 

Bronnen (Huang et al., 2013a en 2013b; Bjornson et al., 2011; Nieuwenhuijsen et al., 2009; Magill-Evans et al., 2008; Donkervoort et al., 2007)

 

LAAG tot

ZEER LAAG

GRADE

Vrouwelijk geslacht, voortgezet regulier onderwijs, hogere eigenwaarde, positief seksueel zelfbeeld, meer geloof in eigen kunnen en een positieve opvoedingsstijl van ouders/verzorgers, lijken de kans op het aangaan van romantische relaties te vergroten.

 

Bronnen (Wiegerink et al., 2012, 2010a en 2010b; Donkervoort et al., 2007)

 

LAAG tot

ZEER LAAG

GRADE

Hogere leeftijd, regulier voortgezet onderwijs, betere mobiliteit (GMFCS), betere zelfredzaamheid (nemen van initiatief), een hogere eigenwaarde en een positief seksueel zelfbeeld lijken de kans op seksuele ervaring te vergroten.

 

Bronnen (Wiegerink et al., 2012, 2010a en 2010b; Donkervoort et al., 2007)

 

LAAG tot ZEER LAAG

GRADE

Peergroep activiteiten en daten lijken de kans op een romantische relatie en seksuele activiteit te vergroten.

 

Een laag opleidingsniveau lijkt het moment van daten bij jongvolwassenen met spastische CP te vertragen.

 

Bronnen (Wiegerink et al., 2010a)

 

Deelvraag-2: Wat is de optimale interventie ter voorkoming van problemen met betrekking tot het verkrijgen van werk en het aangaan van intieme relaties tijdens de transitie naar volwassenheid bij adolescenten met spastische CP?

LAAG

GRADE

‘job placement assistance’, ‘on the job training’, ‘on-the-job support’, financiële toelage ten behoeve van extra kosten voor levensonderhoud en revalidatietechnologie lijken de kans op betaald werk van volwassenen met spastische CP te vergroten.

 

Bronnen (Huang et al., 2013b)

 

GEEN

GRADE

Er zijn geen gegevens bekend over de effecten van interventies gericht op het aangaan van intieme relaties bij adolescenten met spastische CP tijdens hun transitie naar volwassenheid.

Samenvatting literatuur

1.  Welke variabelen bij adolescenten met spastische CP hangen samen met problemen met betrekking tot het verkrijgen van werk en het aangaan van intieme relaties tijdens de transitie naar volwassenheid?

De literatuur zoekactie leverde negen relevante onderzoeken op, zes onderzoeken waarin prognostische factoren voor het verkrijgen van betaald werk werden geanalyseerd (Huang et al., 2013a en 2013b; Bjornson et al., 2011; Nieuwenhuijsen et al., 2009; Magill-Evans et al., 2008; Donkervoort) en vier publicaties naar prognostische factoren voor het aangaan van intieme relaties (Wiegerink et al., 2012, 2010a en 2010b; Donkervoort). De studie van Donkervoort bevat relevante informatie op beide uitkomstmaten. Vanwege grote klinische heterogeniteit is een meta-analyse van onderzoeksresultaten niet mogelijk.

 

Betaald werk – kritieke uitkomstmaat

De studie van Huang (2013a) is een dwarsdoorsnede (cross-sectionele) analyse naar determinanten voor betaald werk bij 279 personen met CP in Taiwan van achttien jaar en ouder (gemiddelde leeftijd 26 jaar) op basis van anonieme vragenlijsten. De response rate bedroeg 53%. De studie hanteert een brede definitie voor betaald werk die niet is beperkt tot werk in een competitieve setting en waarbij ook geen eisen aan de hoogte van de beloning worden gesteld. Volgens deze definitie had 23% van de deelnemers betaald werk. Een multivariate analyse van de determinanten voor betaald werk (type CP, demografische variabelen, opleidingsniveau, mobiliteit en onafhankelijkheid bij algemene dagelijkse activiteiten) laat statistisch significante associaties zien voor hogere leeftijd (Odds Ratio, OR=1,05; 95% betrouwbaarheidsinterval, 95%BI=[1,01; 1,10]), ataxie (ten opzichte van spastische CP; OR=3,44 [1.29; 9.13]), hogere opleiding (4-punts schaal van basisschool tot universitaire opleiding; OR=1,86 [1,09;3,18]), meer mobiliteit in de omgeving (vier categorieën [afhankelijk van anderen, rolstoel, lopen met hulpmiddel, lopen zonder hulpmiddel], OR=1,48 [1,04; 2,10]) en zelfstandiger in de uitvoering van algemene dagelijkse activiteiten ADL (OR=1,60 [1,23;2,09]). Oudere leeftijd, ataxie, hoger opleidingsniveau, hogere mobiliteit en grotere onafhankelijkheid in ADL associëren met het hebben van betaald werk. De associatie tussen atactische CP en betaald werk wordt mogelijk veroorzaakt door overwegend betere motorische functies bij dit type CP ten opzichte van spastische CP (confounding). Bij interpretatie van deze resultaten moet rekening worden gehouden met de studieopzet (dwarsdoorsnede analyse) die geen uitspraak over causaliteit toelaat, de leeftijd van de deelnemers (range 18 tot 54 jaar; gemiddeld 26 jaar) en de setting (Taiwan).

 

Huang (2013b) is een grote retrospectieve cohortstudie (n=3162 personen met CP; leeftijd tussen 16 tot 54 jaar) in de Verenigde Staten naar de relatie van arbeidrevalidatieprogramma’s en demografische factoren met het hebben van betaald werk. De studie analyseert personen met CP die deel hebben genomen aan een door de overheid gesteund arbeidrevalidatieprogramma met een individueel plan voor werk en waarvan de zaak werd gesloten in het jaar 2009. Betaald werk is gedefinieerd als werk in een competitieve setting met tenminste minimumloon. Volgens deze definitie had 50% van de deelnemers betaald werk bij sluiten van hun zaak (gemiddelde loopduur van 41 maanden). Een multivariate analyse geeft statistisch significante associaties te zien voor leeftijd boven de 25 jaar (drie categorieën, 26 tot 54 jaar als referentie; 16 tot 20 jaar, OR=0,68 [0,56; 0,81]; 21 tot 25 jaar, OR=0,86 [0,69; 1,08]), statistisch niet significant), mannelijk geslacht (OR=1,27 [1,09;1,48]), hoger opleidingsniveau (lager dan bachelor als referentie; OR=2,74 [2,02; 3,71]) en arbeidsongeschiktheidsuitkering (OR=0,55 [0,45; 0,66]). Ook worden statistisch significante associaties waargenomen tussen onderdelen van de arbeidrevalidatieprogramma’s en betaald werk (zie exclusietabel bij de evidence tabellen). Mannelijke geslacht, hogere leeftijd, hoger opleidingsniveau en het ontbreken van een invaliditeitsuitkering, associëren met het hebben van betaald werk. De negatieve associatie tussen arbeidsongeschiktheidsuitkering en betaald werk wordt mogelijk veroorzaakt door een onderliggend verband tussen arbeidsongeschiktheidsuitkering, ernst van de CP en de kans op betaald werk (confounding). Het hebben van een arbeidsongeschiktheidsuitkering geeft in sommige landen ook toegang tot extra begeleiding, waaronder job finding en -coaching. Daarnaast moet bij interpretatie van deze resultaten rekening worden gehouden met de setting (Verenigde Staten).

 

De studie van Bjornson betreft een secundaire analyse van data verzameld in de grote Nationale Longitudinale Transitie Studie (NSLT2) in de Verenigde Staten. Deze prospectieve cohortstudie volgde gedurende tien jaar jongeren die bij aanvang van de studie op 1 december 2000, op het speciaal onderwijs zaten, 13 tot 16 jaar oud waren en tenminste het niveau van eerste klas middelbare school (Nederlands equivalent van ‘seventh grade’) hadden bereikt. Bjornson richt zich op jongeren met een lichamelijk handicap (53% CP; 9% spina bifida) en vergelijkt data verkregen op baseline (n=1510), bij een gemiddelde leeftijd van de deelnemers van 15 jaar, met data verkregen na zes jaar follow-up (n=990; 66% van de oorspronkelijke deelnemers). De primaire uitkomstmaat is betaald werk, gedefinieerd als huidig of voormalig betaald werk (betaald werk in de afgelopen twee jaar). De studie hanteert een brede definitie voor betaald werk die niet is beperkt tot werk in een competitieve setting en waarbij ook geen eisen aan de hoogte van de beloning worden gesteld. Na zes jaar follow-up was er bij 43% van de deelnemers sprake van huidig of voormalig betaald werk, 20% van alle deelnemers had op dat moment betaald werk. Een multivariate analyse laat een statistisch significante associatie zien tussen fysio- of ergotherapeutische behandeling bij aanvang van de studie en het volgen van hoger onderwijs (postsecondary education) op jongvolwassen leeftijd (OR=3,2 [1,13; 9,15]). Er wordt echter geen statistisch significant verband aangetoond tussen fysio- of ergotherapeutische behandeling en betaald werk (OR=0,44 [0,87-5,82]). De multivariate analyse van betaald werk laat wel statistisch significante associaties zien voor etniciteit (‘nonwhite’, OR=0,51 [0,35; 0,75]), goede sociale interactie (‘any social interactions’, OR=12,2 [2,22;66,87]), lage taalexpressie (OR=0,50 [0,35; 0,72]), rolstoelgebruik (OR=0,06 [0,02; 0,14]), hoger opleidingsniveau (High School diploma, OR=4,2 [1,77; 9,99]). Sociale interacties, zich goed kunnen uiten (goede taalexpressie) en opleidingsniveau associëren met betaald werk, fysio- of ergotherapeutische behandeling op 13 tot 16 jarige leeftijd associeert met deelname aan een vervolgopleiding op jongvolwassen leeftijd maar niet met betaald werk. Gegevens over aard en intensiteit van de fysio- of ergotherapeutische behandeling ontbreken (zie exclusietabel bij de evidence tabellen). De analyses hebben betrekking op jongvolwassenen tussen 19 en 23 jaar en geven mogelijk een onvolledig beeld van de lange termijn prognose met betrekking tot het verkrijgen van betaald werk. Daarnaast moet bij interpretatie van deze resultaten rekening worden gehouden met de samenstelling van de studiepopulatie (slechts 53% CP) en de setting (Verenigde Staten).

 

Donkervoort is een dwarsdoorsnede analyse van data verkregen in de CP Transition Study South West Netherlands (n=103; 16 tot 20 jaar, gemiddelde leeftijd 17,9 jaar). Multivariate analyse van het subdomein werk van het Life Habits questionnaire (LIFE-H) laat een statistisch significant verband zien met mobiliteit (ICF term op activiteitenniveau; GMFCS; p<0,05) die ruim 20% van de variantie verklaart. Bij interpretatie van deze resultaten moet met name rekening worden gehouden met de relatief lage leeftijd van de deelnemers waardoor de analyse van werk slechts relevant was voor 40 deelnemers. Verder hebben de deelnemers een gemiddelde intelligentie (ernstige leerproblemen was een exclusiecriterium).

 

Nieuwenhuijsen (2009) is een dwarsdoorsnede analyse van data verkregen in de CP Transition Study South West Netherlands. Deze Nederlandse prospectieve cohortstudie volgt 103 personen met CP met een leeftijd tussen 16 en 20 jaar en een normale intelligentie (zonder ernstige leerproblemen) tijdens hun transitie naar volwassenheid. Nieuwenhuijsen analyseert de gegevens na twee jaar follow-up (n=87; 18 tot 22 jaar, gemiddelde leeftijd 19,9 jaar). Problemen in relatie tot werk wordt als uitkomstmaat gehanteerd (COPM), breed gedefinieerd als problemen bij het zoeken, verkrijgen, behouden of beëindigen van werk. Deze definitie is daarmee niet beperkt tot betaald werk of werk in een competitieve setting. Een associatie analyse geeft een statistisch significante correlatie te zien tussen opleidingsniveau en problemen in relatie tot werk (spearman correlatiecoëfficiënt, -0,30; p<0,01). Bij interpretatie van deze resultaten moet rekening worden gehouden met de studieopzet, samenstelling van de studiepopulatie (geen ernstige leerproblemen), de relatief goede GMFCS, de jonge leeftijd van de deelnemers, het relatief kleine sample, de brede definitie van de uitkomstmaat en de univariate statistische analyse zonder correctie voor confounders.

 

Magill-Evans is een Canadese dwarsdoorsnedestudie bij personen met CP of spina bifida (n=76; 71% CP) en een leeftijd tussen 20 en 30 jaar. De uitkomstmaat is werkstatus, gedefinieerd op een 7-punts ordinale schaal lopend van nooit gewerkt (minimum score van 0) naar competitief betaald voltijd werk (maximum score van zes). Ruim 40% heeft competitief betaald werk in voltijd of deeltijd en 18% heeft nog nooit gewerkt. Multivariate analyse van de werkstatus geeft statistisch significante associaties voor vrouwelijk geslacht, lagere intelligentie en afhankelijkheid voor vervoer (p<0,05). Vrouwelijk geslacht, een lager IQ en afhankelijkheid voor vervoer associëren met een lagere werkstatus. Bij interpretatie van deze resultaten moet rekening worden gehouden met de studieopzet en de relatief geringe studieomvang in relatie met het grote aantal variabelen in de regressiemodellen.

 

Samenvattend lijken een oudere leeftijd, mannelijk geslacht, hogere intelligentie, hoger opleidingsniveau, betere taalexpressie, betere mobiliteit (GMFCS), hogere mobiliteit in de omgeving, onafhankelijkheid voor vervoer, zelfstandiger in ADL en meer sociale contacten, de kans op betaald werk bij personen met CP te vergroten. Hierbij moet wel worden opgemerkt dat deze conclusie is gebaseerd op observationeel onderzoek, overwegend dwarsdoorsnede analyses, die geen conclusies met betrekking tot causaliteit toelaten. Door het ontbreken van lange termijn follow-up is er een onvolledig beeld van de lange termijn prognose met betrekking tot het hebben (en behouden) van betaald werk.

 

Intieme relaties – kritieke uitkomstmaat

De literatuur zoekactie leverde vier relevante publicaties (Wiegerink 2012, 2010a en 2010b; Donkervoort) die allen betrekking hebben op de CP Transition Study South West Netherlands.

Wiegerink (2010b) bevat een uitgebreide vergelijking van de romantische en seksuele ervaringen van jongeren met CP (CP Transition Study South West Netherlands; bij vier jaar follow-up) en een referentiepopulatie zonder chronische aandoeningen (‘able-bodied peers’). Personen met CP in de leeftijd van 20 tot 24 jaar blijken een vergelijkbare interesse te hebben in romantische relaties en seksualiteit, maar hebben statistisch significant minder ervaring met intieme relaties (79% versus 91%; p<0,001). Slechts 28% heeft een romantische relatie op het moment van het interview, in vergelijking met 63% bij de referentiepopulatie (p<0,001). Deze achterstand in het aangaan en behouden van romantische en seksuele relaties komt ook naar voren bij een vergelijking van vier mijlpalen voor seksuele activiteit: tongzoenen (French kissing, 83% versus 91%; p<0,001), strelen (Caressing, 76% versus 90%; p<0,001), naakt knuffelen (Cuddling nude, 70% versus 83%; p<0,001) en gemeenschap (intercourse, 60% versus 83%; p<0,001).

 

Wiegerink (2010b) analyseert de ontwikkeling van relationele/seksuele activiteit bij jongvolwassenen met CP in de tijd, tijdens transitie naar volwassenheid (CP Transition Study, data bij baseline, twee en vier jaar follow-up). Een repeated measure analyse van seksuele activiteit geeft een statistisch significante associatie te zien met mobiliteit (GMFCS, dichotoom niveau I-II / III-V; p=0,02). Mobiliteit associeerde niet statistisch significant met daten of het hebben van een romantische relatie. Jongvolwassenen met een laag opleidingsniveau begonnen statistisch significant later met daten dan jongvolwassenen met een hoger opleidingsniveau (p<0,02).

 

Wiegerink (2010a) onderzocht in hoeverre sociale activiteiten en ervaring met daten associëren met het hebben van een romantische relatie en seksuele activiteit (CP Transition Study bij twee jaar follow-up). Multivariate analyse van seksuele activiteit (ervaring met geslachtsgemeenschap) geeft statistisch significante associaties voor omgang met leeftijdgenoten (peer group activities, OR=1,7; p=0.03), uitgaan (OR=4,6 [1,6; 13,2]), daten (OR=107,8 [14,7; 788,5]) en eerdere romantische relaties (OR=118,2 [11,2; 1251,9]). Omgang met leeftijdgenoten en ervaring met daten associëren positief met het hebben van een romantische relatie en met seksuele activiteit. Oudere leeftijd associeerde eveneens positief met seksuele activiteit. Mobiliteit (GMFCS), opleidingsniveau en geslacht correleerden in deze analyse niet significant met het hebben van een romantische relatie of met seksuele activiteit.

 

Wiegerink (2012) analyseert de voorspellers voor intieme relaties, nader gespecificeerd in romantische relaties en seksuele ervaring. In een multivariate analyse voor het hebben van een huidige romantische relatie worden statistisch significante associaties gevonden met geloof in eigen kunnen (self efficacy – effort, OR=5,35 [1,5; 19,7]), eigenwaarde (self esteem, OR=5,2 [1,5; 18,6]), seksueel zelfbeeld (sexual esteem, OR=5,7 [1,5; 21,6]), regulier voortgezet onderwijs (regulier versus speciaal, OR=7,1 [0,9; 58,3]) en opvoedingsstijl (parenting style, OR=5,5 [1,1; 26,3]). Multivariate analyse voor ervaring met geslachtsgemeenschap geeft statistisch significante associaties met leeftijd (OR=1,6 [1,1; 2,3]), mobiliteit (GMFCS, OR=2,4 [1,2; 5,0]), geloof in eigen kunnen (self efficacy – initiative, OR=5,7 [1,8; 17,9]), eigenwaarde (self esteem, OR=3,8 [1,3; 10,9]), seksueel zelfbeeld (sexual esteem, OR=5,3 [1,7; 16,6]) en regulier voortgezet onderwijs (secondary [regular] school, OR=3,5 [1,0; 11,6]). Meer vrouwen dan mannen hadden een huidige romantische relatie. Hogere eigenwaarde, een positief seksueel zelfbeeld en geloof in eigen kunnen associëren positief met het hebben van een romantische relatie, terwijl een negatieve opvoedingsstijl van ouders/verzorgers negatief associeert met het hebben van een romantische relatie. Oudere leeftijd, betere mobiliteit (GMFCS), betere zelfredzaamheid (nemen van initiatief), een hogere eigenwaarde, een positief seksueel zelfbeeld en het volgen van regulier voortgezet onderwijs associëren positief met seksuele activiteit. Bij interpretatie van deze resultaten moet rekening worden gehouden met de studieopzet (dwarsdoorsnede analyse), de relatief geringe studieomvang in relatie met het grote aantal variabelen in de regressiemodellen (brede betrouwbaarheidsintervallen).

 

Donkervoort is een dwarsdoorsnede analyse van data verkregen in de CP Transition Study South West Netherlands op baseline (n=103; 16 tot 20 jaar, gemiddelde leeftijd 17,9 jaar). Multivariate analyse van het domein sociale relaties (interpersonal relationships) van de Life Habits questionnair (LIFE-H) geeft een statistisch significant verband te zien met mobiliteit (GMFCS; p<0,05). Een vergelijkbare analyse van de Vineland Adaptive Behavior Scales-Survey Form (VABS; domein interpersonal relationships) laat een statistisch significante associatie met de GMFCS en opleidingsniveau zien (p<0,05).

 

Bij interpretatie van bovenstaande resultaten moet rekening worden gehouden met het feit dat alle data zijn ontleend aan dezelfde studiepopulatie (CP Transition Study South West Netherlands) die bestaat uit personen met een gemiddelde intelligentie (ernstige leerproblemen werden uitgesloten), met overwegend geringe beperkingen in mobiliteit (GMFCS I/II/III/IV/V, respectievelijk 76/7/5/12/1%).

 

Samenvattend lijken vrouwelijk geslacht het volgen van regulier voortgezet onderwijs, omgang met leeftijdgenoten, ervaring met daten, een hogere eigenwaarde, positief seksueel zelfbeeld, meer geloof in eigen kunnen en een positieve opvoedingsstijl van ouders/verzorgers, de kans op het aangaan van romantische relaties te vergroten. Oudere leeftijd, betere mobiliteit (GMFCS), betere zelfredzaamheid (nemen van initiatief) en een hogere eigenwaarde en een positief seksueel zelfbeeld lijken de kans op seksuele ervaring te vergroten. Omgang met leeftijdsgenoten en daten associëren positief met het hebben van een romantische relatie en met seksuele activiteit; een laag opleidingsniveau lijkt het moment van daten bij jongvolwassenen met CP te vertragen. Ook voor deze conclusies geldt dat deze gebaseerd zijn op observationeel onderzoek en geen sterke uitspraken met betrekking tot causaliteit toelaten.

 

2.  Wat is de optimale interventie ter voorkoming van problemen met betrekking tot het verkrijgen van werk en het aangaan van intieme relaties tijdens de transitie naar volwassenheid bij adolescenten met spastische CP?

De literatuur zoekactie leverde een enkele observationele studie op relevant voor deze deelvraag.

 

Betaald werk – kritieke uitkomstmaat

Er zijn geen RCT’s gevonden die verschillende interventies vergelijken ter voorkoming van transitieproblemen op het gebied van werk. Een enkele (Noord-Amerikaanse) observationele studie (Huang, 2013b) geeft inzicht in correlaties tussen verschillende vormen van arbeidsrevalidatie programma’s (‘state vocational rehabilitation services’) en betaald werk (‘competitive employment’). Bjornson (zie 12.1) analyseert weliswaar de relatie tussen therapie (fysiotherapie, ergotherapie) op jonge leeftijd (13 tot 16 jaar) en het hebben van betaald werk op jongvolwassen leeftijd, maar maakt geen onderscheid tussen behandelopties en is derhalve geëxcludeerd (deze studie maakt wel deel uit van de analyse bij 12.1).

 

Huang (2013b) is een grote retrospectieve cohortstudie (n=3162 personen met CP; leeftijd tussen 16 tot 54 jaar) in de Verenigde Staten naar de relatie van arbeidsrevalidatieprogramma’s en demografische factoren met het hebben van betaald werk (zie deelvraag 1 en de Evidence tabellen voor meer details). Een multivariate analyse laat statistisch significante associaties zien voor demografische factoren, opleidingsniveau en arbeidsongeschiktheidsuitkering (zie 12.1). Daarnaast worden statistisch significante associaties gevonden tussen elementen van de arbeidsrevalidatieprogramma’s en betaald werk: ‘on the job training’ (OR=1,53 [1,04; 2,25]), ‘job placement assistance’ (OR=2,80 [2,39; 3,28]), ‘On-the-job support’ (begeleiding) (OR=2,33 [1,93; 2,80], financiële toelage ten behoeve van extra kosten voor levensonderhoud (OR=1,51 [1,21; 1,87]) en revalidatietechnologie (OR=1,80 [1,48; 2,18]). Bij interpretatie van deze resultaten moet rekening worden gehouden met de setting (Verenigde Staten) en de brede leeftijd range (tot 54 jaar).

 

Intieme relaties – kritieke uitkomstmaat

De literatuur zoekactie heeft geen onderzoeken opgeleverd die voldoen aan de inclusiecriteria. Er zijn geen RCT’s of observationele studies gevonden die verschillende interventies vergelijken ter voorkoming van transitieproblemen in relatie tot het aangaan van een intieme relatie.

 

Bewijskracht van de literatuur

De overkoepelende vraag naar de optimale begeleiding van adolescenten met spastische CP tijdens hun transitie naar volwassenheid (geoperationaliseerd door werk en intieme relaties), is een therapeutische vraag en derhalve is de bewijskracht bij beide deelvragen beoordeeld met GRADE. De bewijskracht voor de uitkomstmaten betaald werk en intieme relaties is gebaseerd op observationeel onderzoek en derhalve laag (bij weinig beperkingen in onderzoeksopzet of uitvoering) tot zeer laag (bij aanzienlijke beperkingen in onderzoeksopzet of uitvoering en/of als gevolg van indirectheid).

Zoeken en selecteren

Om de uitgangsvraag te kunnen beantwoorden is er een systematische literatuuranalyse verricht naar de volgende wetenschappelijke vraagstellingen:

  1. Welke prognostische factoren zijn geassocieerd met problemen rondom het verkrijgen van betaald werk en het aangaan van intieme relaties bij adolescenten met spastische CP tijdens hun transitie naar volwassenheid?
  2. Wat zijn de effecten van interventies ter voorkoming van problemen rondom het verkrijgen van betaald werk en het aangaan van intieme relaties bij adolescenten met spastische CP tijdens hun transitie naar volwassenheid?

 

Relevante uitkomstmaten

De werkgroep achtte het verkrijgen van betaald werk en het aangaan van een intieme relatie voor de besluitvorming kritieke uitkomstmaten.

 

De werkgroep definieerde betaald werk als een voltijd of deeltijd baan in een geïntegreerde competitieve setting met een inkomen op basis van tenminste minimumloon. Onderzoeken waarin een bredere definitie van betaald werk, zonder beperkingen met betrekking tot setting en betaling, werd gehanteerd zijn wel meegenomen in de literatuuranalyse. Analyse van de uitkomstmaat met betrekking tot intieme relaties is gericht op rapportage van het hebben van een intieme relatie en seksuele activiteit. Naast intieme relatie en seksuele activiteit zijn uitgaan, ervaring met daten en ervaring met een romantische relatie als afgeleide voor (problemen met) het aangaan van een intieme relatie meegenomen in de literatuuranalyse. De werkgroep doet geen a priori uitspraken over het minimaal klinisch relevant verschil op bovengenoemde uitkomstmaten.

 

Zoeken en selecteren (Methode)

In de databases Medline (OVID) en Cinahl is met relevante zoektermen gezocht vanaf 2006. De zoekverantwoording is weergegeven in de desbetreffende sectie. De literatuurzoekactie leverde 429 treffers op. Studies werden geselecteerd op grond van de volgende selectiecriteria: (systematische review van) origineel vergelijkend onderzoek naar problemen rondom het verkrijgen van betaald werk en het aangaan van intieme relaties; adolescenten en jongvolwassenen met CP (studiepopulatie met tenminste 50% CP dan wel een subgroep analyse bij individuen met CP); risicofactoren voor participatieproblemen (1) en effecten van interventies ter voorkoming van participatieproblemen (2). Op basis van titel en abstract werd in eerste instantie 37 onderzoeken geselecteerd. Na raadpleging van de volledige tekst, werden 28 studies geëxcludeerd (zie exclusietabel bij evidence tabellen) en negen studies definitief geselecteerd.

 

De belangrijkste studiekarakteristieken en resultaten en een beoordeling van de individuele studiekwaliteit, zijn opgenomen in respectievelijk de evidencetabel en de studiekwaliteitsbeoordelingstabel (laatste tabel) bij de evidence tabellen.

Referenties

  1. Bent N, Tennant A, Swift T, et al. Team approach versus ad hoc health services for young people with physical disabilities: a retrospective cohort study. Lancet 2002;360:1280–1286. PubMed PMID: 12414202.
  2. Bjornson K, Kobayashi A, Zhou C, et al. Relationship of therapy to postsecondary education and employment in young adults with physical disabilities. Pediatr Phys Ther 2011;23:179-186. PubMed PMID: 21552083.
  3. Donkervoort M, Roebroeck M, Wiegerink D, et al. Determinants of functioning of adolescents and young adults with cerebral palsy. Disabil Rehabil 2007;29:453-463. PubMed PMID: 17364800.
  4. Gardner DJ, Pierce JL. Self-Esteem and Self-Efficacy within the Organizational Context. Group Organization Management 1998;23:48-70.
  5. Hilberink SR, Kruijver E, Wiegerink DJHG, et al. A Pilot Implementation of an Intervention to Promote Sexual Health in Adolescents and Young Adults in Rehabilitation. Sex Disabil 2013;31:373-392.
  6. Huang IC, Holzbauer JJ, Lee EJ, et al. Vocational rehabilitation services and employment outcomes for adults with cerebral palsy in the United States. Dev Med Child Neurol 2013;55:1000-1008. PubMed PMID: 23924262.
  7. Huang IC, Wang YT, Chan F. Employment outcomes of adults with cerebral palsy in Taiwan. Disabil Rehabil 2013;35:228-235. PubMed PMID: 22691128.
  8. King SM, Rosenbaum P, Armstrong RW, et al. An epidemiological study of children's attitudes toward disability. Dev Med Child Neurol 1989;31:237-245. PubMed PMID: 2525495.
  9. Lerner RM, Abo-Zena MM, Bebiroglu N, et al. Positive Youth Development. In: DiClemente RJ, Santelli JS, Crosby RA, eds. Adolescent Health: Understanding and Preventing Risk Behaviors. San Fransisco, CA: Jossey-Bass 2009;115–128.
  10. Lindsay S, Edwards A. A systematic review of disability awareness interventions for children and youth. Disabil Rehabil 2013;35:623-646. PubMed PMID: 22831703.
  11. Maathuis CGB, Vos I, Roebroeck ME, et al. Een instrument om vaardigheden voor zelfstandigheid te vergroten. De Groei-wijzer. Nederlands Tijdschrift voor Revalidatiegeneeskunde. 2012;3:115-119.
  12. Magill-Evans J, Galambos N, Darrah J, et al. Predictors of employment for young adults with developmental motor disabilities. Work 2008;31:433-442. PubMed PMID: 19127014.
  13. Maslow GR, Chung RJ. Systematic review of positive youth development programs for adolescents with chronic illness. Pediatrics 2013;131:e1605-e1618. PubMed PMID: 23610201.
  14. Nieuwenhuijsen C, Donkervoort M, Nieuwstraten W, et al. Experienced problems of young adults with cerebral palsy: targets for rehabilitation care. Arch Phys Med Rehabil 2009;90:1891-1897. PubMed PMID: 19887214.
  15. Nieuwenhuijsen C, van der Laar Y, Donkervoort M, et al. Unmet needs and health care utilization in young adults with cerebral palsy. Disabil Rehabil 2008;30:1254-1262. PubMed PMID: 18821192.
  16. Sattoe JN, Hilberink SR, van Staa A, et al. Lagging behind or not? Four distinctive social participation patterns among young adults with chronic conditions. J Adolesc Health 2014;54:397-403. PubMed PMID: 24280304.
  17. van der Slot WM, Nieuwenhuijsen C, van den Berg-Emons RJ, et al. Participation and health-related quality of life in adults with spastic bilateral cerebral palsy and the role of self-efficacy. J Rehabil Med 2010;42:528-535. PubMed PMID: 20549157.
  18. Verhoef JA, Bramsen I, Miedema HS, et al. Development of work participation in young adults with cerebral palsy: A longitudinal study. J Rehabil Med 2014a;46:648-655. PubMed PMID: 24858956.
  19. Verhoef JA, Miedema HS, Van Meeteren J, et al. A new intervention to improve work participation of young adults with physical disabilities: a feasibility study. Dev Med Child Neurol 2013;55:722-728. Pubmed PMID: 23621846
  20. Verhoef JA, Roebroeck ME, van Schaardenburgh N, et al. Improved occupational performance of young adults with a physical disability after a vocational rehabilitation intervention. J Occup Rehabil 2014b;24:42-51. Pubmed PMID: 23624979
  21. Wiegerink DJ, Roebroeck ME, van der Slot WM, et al. Importance of peers and dating in the development of romantic relationships and sexual activity of young adults with cerebral palsy. Dev Med Child Neurol 2010a;52:576-582. PubMed PMID: 20187888
  22. Wiegerink DJ, Stam HJ, Gorter JW, et al. Development of romantic relationships and sexual activity in young adults with cerebral palsy: a longitudinal study. Arch Phys Med Rehabil 2010b;91:1423-1428. PubMed PMID: 20801262.
  23. Wiegerink DJ, Stam HJ, Ketelaar M, et al. Personal and environmental factors contributing to participation in romantic relationships and sexual activity of young adults with cerebral palsy. Disabil Rehabil 2012;34:1481-1487. PubMed PMID: 22324562.

Evidence tabellen

Evidence table for prognostic studies

Research question: How should adolescents with CP be guided during their transition to adulthood? (1) what are the risk factors for problems during transition from childhood to adulthood, and (2) what is the optimal intervention to prevent problems during transition from childhood to adulthood?

Study reference

Study characteristics

Patient characteristics

Prognostic factor(s)

Follow-up

 

Outcome measures and effect size

Comments

Employment

Huang 2013a

Cross-sectional survey

 

Setting: Taiwan (convenience sample from CP Association members)

 

Source of funding: non-commercial; declare ‘no conflicts of interest’

Inclusion criteria: member of Cerebral Palsy Association; known (self-reported) diagnosis of CP; age >18 years

 

Exclusion criteria: none

 

526 individuals

279 (53%) responded to survey

 

Study sample:

N=279

 

Age

26.4 y (SD 7.7)

Sex

61% M

Types of CP

Spastic 52%

Dyskinetic 29%

Ataxia 19%

Not sure 29%

Assoc impairment

Cogn disab 28%

Speech diff 18%

Education

College or above 19%

Senior HS 52%

Junior HS 19%

Elem school 9%

Anonymous mailed survey, followup telephone call to increase response rate

 

Outcome = employment = full-time or part-time in integrated employment or sheltered employment settings, excluding unpaid work

 

Analysis: multivar logistic regression of employability; 2 sets of covariates were entered

in sequential steps: (a) demographic and educational variables (gender, age, types of CP, educational attainment, types of school attended); and (b)

mobility in community and independence in ADL

 

Endpoint of follow-up: cross-sectional

 

For how many participants were no complete outcome data available?

N (%): 47% (non-responders)

 

Reasons for incomplete outcome data described? No (no followup on non-responders!)

Predictors of employability; OR [95% CI]

 

Employability: employed = full-time or part-time in integrated employment or sheltered employment settings, excluding unpaid work

 

Educational attainment on 4-point scale (elementary to college or above); type of school on 4-point scale (special school to regular); mobility in community (typical performance)  in 4 levels (by others, wheelchair, walk with assist device, walk without assist device); level of independence in 6 levels (complete dependence to total independence)

 

Full model (OR [95% CI])

Gender, Man 1.21 [0.60;2.42] NS

Age 1.05 [1.01;1.10]

Types of CP (spastic = ref)

Dyskinetic 1.14 [0.45;2.86] NS

Ataxia 3.44 [1.29;9.13]

Not sure 1.68 [0.66–4.31] NS

Educ attainment 1.86 [1.09;3.18]

Types of school 1.00 [0.75;1.33] NS

Mob in community 1.48 [1.04;2.10]

Indep in ADL 1.60 [1.23;2.09]

Authors conclude that employment rate for adults with CP in Taiwan is low (22.9%); age, CP diagnosis, educational attainment, and functional performance are important determinants related to employment outcomes

 

‘Results underscore importance of functional performance on employment outcomes. May also (in part) be due to employers’ misperception.’

 

‘Rehabilitation should focus on self-care skills, community mobility, and independence training to improve the ability of individuals with CP to demonstrate employability to employers. The removal of environmental barriers and the provision of assistive technologies to increase independence should be emphasized.’

 

Note: in contrast with several other studies, individuals with cognitive problems, walking limitations etc. are not excluded, i.e. study sample represents a full range of abilities

 

Note: relatively low employment rate (22.9%), lower than Europe / US; study in Taiwan; convenience instead of random sample, i.e. only responders were analyzed (who are generally more active in seeking resources to deal with their problems); study based on self-report (i.e. without physical examination); study population with relatively high mean age (26 years)

 

Note: the increased likelihood of employment in case of ataxia may be due to better gross motor function in this type of CP

Huang 2013b

Retrospective cohort (registry analysis)

 

Setting: USA (state vocational rehabilitation services)

 

Source of funding: non-commercial

Inclusion criteria: clients with CP receiving state vocational rehabilitation services with an individualized plan for employment (RSA-911 database); cases closed in 2009 (as succesful employment, or as unemployed)

 

Exclusion criteria: none

 

N=3162

 

Age

16-54 years

Sex

58% M

Race

Europ-Am 75%

Educ level

Special edu 14%

<high school 29%

High school 31%

Post-sec 9%

Bachel or high 9%

Intell disabil 9%

Epilepsy 3%

Med insur 54%

Cash benefits 60%

 

RSA-911 database: dataset for cases closed in 2009

 

Outcome = Competitive employment = working full time or part time in integrated competitive setting, in self-employment or in a state-managed business enterprise programme with an income compensated at or above minimum wage (unsuccessful outcome = unable to find employment after receiving vocational rehabilitation service interventions).

 

Analysis: multivar logistic regression of employability; demographic variables, disincentive variables, rehabilitation service variables; 2 analyses: (1) demographic + disincentive variables; (2) demographic + vocational rehabilitation variables

Endpoint of follow-up: 41.2 months (mean duration between eligibility and case closure)

 

For how many participants were no complete outcome data available?

N (%): none

 

Reasons for incomplete outcome data described? Not relevant

 

 

Descriptioin of vocational rehabilitation services:

 

On-the-job training Training in specific job skills by a prospective employer

 

Job placement assistance A referral to a specific job resulting in an interview

 

On-the-job support Support services provided to an individual who has been placed in employment in order to stabilize the placement and enhance job retention

 

Maintenance Monetary support provided for those expenses such as food, shelter, and clothing

 

Rehabilitation technology The systematic application of technologies, engineering methodologies, or scientific principles to meet the

needs of, and address the barriers confronted by, individuals with disabilities

Predictors of employability; OR [95% CI]

 

Employability: employed = competitive employment, excluding unpaid work

 

49.6% closed in 2009 as succesful employment; 50.4% as unemployed [note: employment rate of people without disabilities is 69%]

 

Full model (OR [95% CI])

Male sex

1.27 [1.09–1.48]

Age (3 categories; 26–54y = ref)

16–20y 0.68 [0.56–0.81]

21–25y 0.86 [0.69–1.08] NS

Race (European-Am = ref)

1.14 [0.92–1.42] NS

Edu level (<bachelor degree =ref)

2.74 [2.02–3.71]

Med insurance (‘No’ = ref)

0.89 [0.77–1.03] NS

Cash benefits (‘No’ = ref)

0.55 [0.45–0.66]

 

Diagn and treatm (‘No’ = ref)

1.18 [1.00–1.39] NS

On-the-job training (‘No’ = ref)

1.53 [1.04–2.25]

Job placem assist (‘No’ = ref)

2.80 [2.39–3.28]

On-the-job support (‘No’ = ref)

2.33 [1.93–2.80]

Maintenance (‘No’ = ref)

1.51 [1.21–1.87]

Rehab technol (‘No’ = ref)

1.80 [1.48–2.18]

 

 

 

Authors conclude that males aged between 26 and 54 years old with higher education attainment were more likely to be employed; individuals receiving disability benefits were less likely to be employed. After controlling for demographic and work disincentive variables, 5 vocational rehabilitation services significantly predicted employment outcomes (p<0.05): on-the-job training; job placement assistance; on-the-job support; maintenance services; and (5) rehabilitation technology.

 

Note: US study on individuals receiving state vocational rehabilitation services; may not be completely representative of situation in NL (e.g. not receiving disability benefits associates with having employment)

 

Note: negative association with disability related benefits may be due to relation with functional severity. Obtaining these benefits may be a proxy for severity which could more directly be linked to unemployment.

 

Note: prolonged needs for education and vocational training may reduce employment rate for young adults

 

Note: RSA-911 database may suffer from subjective recall bias; database does not contain specific disability and service information related to CP, such as severity, types of CP, physical function etc ..

 

Note: authors state that their study has a cross-sectional design (..)

Bjornson 2011

Prospective cohort

 

Setting: USA (sample of youth from national longitudinal transition study))

 

Source of funding: non-commercial (US department of Education)

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

Inclusion criteria: students 13-16 years, in seventh grade or higher on Dec 1, 2000; orthopedic impairment

 

National Longitudinal Transition Study 2 (NLTS2) = nationally representative sample of students(received special education services at entry in the study), info collected prospectively in 5 waves as they transitioned from adolescence in secondary school to early adulthood

 

Current analysis = 2nd analysis NLST2 using info wave 1 (2000-2001) and wave 4 (2006-2007): participants with ‘orthopedic impairment’ who completed wave-1

 

N=1510 (completed wave-1)

 

Analytic sample:

N=990 (completed wave 1 + 4)

 

Age

15.1 (wave-1)

21.1 (wave-4)

Sex

57% M

Impairment

53%  CP

9% SB

Trauma 4%

Multiple 2%

Other 32%

Race

White 63%

Afr-Am 16%

Hisp/Latin 17%

Educ head household

< high school 13%

High school 30%

Some college 27%

Bachel or high 30%

Health insurance

Any 57%

Data were collected from a variety of sources, including parents and guardians, teachers, principals, school records (wave 1+5), and the students (wave 4)  themselves.

 

Outcome = employment: worked for pay in last 2 years or has a paying job’(additional outcome = ‘any type of postsecondary education’) [wave-4]

 

Main predictor = OT/PT: ‘received PT or OT in last 12 months, at age 13-16 years’ [wave-1]; School-based and

non–school-based OT and/or PT were provided to 34% of

participants at wave 1

 

Analysis: multivar logistic regression of employability (and post-sec education) adjusted for gender, ethnicity, age, any social interactions (dichotomous), parental education, expressive language (proxy for cognition), wheelchair mobility, any health insurance, received a high school diploma/certificate, overall social skills, and percent students attending schools where more than 50% qualified for reduced or free lunch (as a proxy for community SES)

 

Expressive language =  average of

speaking and communicating variable on 4-point Likert

scale (1 = speaks/communicates as clearly as other chil-

dren/no trouble communicating to 4 = does not speak or

communicate at all)

 

Note: NLST2 uses complex survey sampling method >> sampling weights were used in analyses to correct for sampling bias

Endpoint of follow-up: 6 years (mean duration between wave 1 and 4)

 

For how many participants were no complete outcome data available?

N (%): 520 (34%)

 

Reasons for incomplete outcome data described? Not described

 

 

Predictors of employability; OR [95% CI]

 

Employability: employed = worked for pay in last 2 years or has a paying job’ [wave-4]

 

Full model (OR [95% CI])

43% current or prior employment in last 2 years; 20% current employment

 

any OT or PT

0.44 (0.87-5.82) NS

Female gender

1.8 (0.83-3.82) NS

Nonwhite ethnicity

0.51 (0.35-0.75)

Age (per year)

0.79 (0.58-1.08) NS

any social interactions

12.2 (2.22-66.87)

Higher parental education

1.3 (0.89-1.86) NS

increased expressive language score (higher score = worse expression!)

0.50 (0.35-0.72)

Wheelchair use

0.06 (0.02-0.14)

health insurance

0.50 (0.49-1.33) NS

Child HS diploma or GED

4.2 (1.77-9.99)

increased overall social skills

1.1 (0.97-1.12) NS

Attends a school with higher

percent of students qualifying

for reduced price or free lunch.

0.85 (0.62-1.2) NS

 

Subgroup analysis for participants aged 21 or older [who no longer qualify for special education services]: 

statistically significant predictors only

Nonwhite ethnicity

0.08 (0.04-0.16)

Increased expresslanguage

5.0 (2.93-8.52) [see Note ..!]

wheelchair use

51.4 (17.7-149.7)

Child HS diploma or GED

0.14 (0.04-0.48)

 

PS. if postsecondary education is used as outcome (dependent variable), OT/PT associate with increase in report of postsecondary education: OR= 3.2 [1.13; 9.15]

Authors conclude that receiving physical and/or occupational therapy

at ages 13 to 16 years was significantly associated with higher levels of enrollment in postsecondary education at ages 19 to 21 years; social interactions and expressive language skills but not therapy services were associated with paid employment (Longer follow-up is needed to effectively examine paid employment).

 

‘individual’s experience with social interactions, level of social skills, and/or acquisition of a high school

diploma (GED) enhanced the likelihood of paid employment’

 

Note: study on youth with ‘orthopedic impairment’; only 53% CP

 

Note: secondary analysis (post hoc); intensity and/or specific type PT/OT services provided to participants is not available, and there is no info on PT/OT at younger age (<13 years); US study may not be completely representative of the situation in NL

 

Note: in scoring of expressive language, a higher score = worse expression (!); there seems to be a discrepancy between primary analysis and subgroup analysis (OR=0.5 vs OR=5.0) >> see main text which is not in line with OR=5.0 for the subgroup aged 21 up (..) >> OR should be 1/5=0.2 for this subgroup ??!

 

Note: idem for wheel chair use (OR=0.06 vs OR=51.4]; for the older subgroup, the text states ‘wheelchair use may be a marker of increased independence in life, or users are more impaired and therefor more likely to work in supportive environment [but how to explain the discrepancy with the primary analysis with OR=0.06 ..?]

Nieuwenhuijsen 2009

Cross-sectional

 

Setting: rehabilitation centers Netherlands

 

Source of funding: non-commercial

 

 

 

 

 

 

 

 

Inclusion criteria: diagnosis of CP, age 16-20 years, normal intelligence (IQ >70)

 

Exclusion criteria: severe learning disabilities (IQ<70); additional diagnosis with lasting effects on motor functioning; insufficient knowledge of Dutch language

 

CP Transition Study South West NL at 2-year follow-up (T2)

 

recruited from 8 participating rehabilitation centers and rehabilitation departments in NL; 437 participants: 35% excluded because of severe learning disabilities, 18% due to incorrect address >> 184 were send information letter: 103 participated (response rate = 56%)

 

87/103 participated in 2-year follow-up

 

N=87

 

Age

19.9 ± 1.4

Sex

59% M

CP specs

49%  hemi

31% diplegic

20 quadri

94% spastic CP

GMFCS I/II/III/IV/V

72/10/6/9/1%

MACS I/II/III/IV/V

77/12/6/1/1%

Educational level

27% low

40% middle

33% high

Student/employment

61% student

20% paid job

19% other

Housing status

70% with parents

22% alone or w others

8% in institute

Trained interviewers: COPM; linked to ICF; personal and CP-related characteristics, incl sex, age, limb distribution of the paresis, level of gross motor functioning (GMFCS)  and manual

ability (MACS)

 

Outcome = experienced problems with paid or unpaid work

 

Analysissimple associations between experienced problems and personal and CP-

related characteristics: Phi coefficients (Phi) for 2 dichotomous variables, Pearson correlation coefficients (Rp) for associations between dichotomous and continuous variables, and Spearman correlation coefficients (r) for associations between dichotomous and ordinal variables.

 

At significance level of 0.01

Endpoint of follow-up: 2 years

 

For how many participants were no complete outcome data available?

N (%): 16 (16%)

 

Reasons for incomplete outcome data described? Yes; loss of interest (9), competing

time demands (5), or relocation to another country (2).

 

Drop-outs had lower educational level (39% vs 27% with low

level of education)

 

Predictors of experienced problems with acquiring, keeping, terminating a job, or seeking employment; Spearman correlation coefficient

 

Employmentexperienced problems with acquiring, keeping, terminating a job, or seeking employment (paid or unpaid)

 

Simple associations (Spearman)

11/87 (13%) experienced  problems with employment

 

Sex

0.05 NS

Age

-0.02 NS

GMFCS Level

0.10 NS

MACS Level

0.07 NS

Level Education

-0.30 p=0.005  [stat. sign at p<0.01]

 

Level of education was classified as low (prevocational practical education or less), medium (prevocational theoretical education and upper secondary vocational education), or high (secondary nonvocational education, higher education, and university)

Authors conclude that problems in functional mobility, paid or unpaid work, and socialization were considered as most important (represented by the highest mean importance score).

 

‘during the transition into adulthood, young adults with CP may experience problems regarding domestic life and work, which they consider important’

 

Note: outcome measure = self-reported (experienced) problems with employment

 

Note:cross-sectional desing and simple statistics i.e. without adjusting for (potential) confounders

 

Note: relatively small number of

participants reported  work problems; this may reflect young age

of the participants and that they may still be in school rather than working; problems arose mainly in participants with lower levels of education, who are the ones who had finished their education and are now working or looking for work.

 

Note: power of the study at alpha of 0.01 was 0.90 to detect associations of 0.40 or greater (..)

Magill-Evans 2008

Cross-sectional

 

Setting: Canadian province (urban and rural area) ; non-random sample

 

Source of funding: non-commercial

 

 

 

 

 

 

 

 

Inclusion criteria: diagnosis of CP or SP; willingness to participate

 

Non-random sample: recruited through service providers, previous studies,

newspaper advertisements, and referrals from other participants

 

N=76

 

Age

25.0 ± 3.1 (20-30 y)

Sex

46% M

GMFCS (mean)

2.7 ± 1.3

IQ

85.9 ± 17.1

Educational (mean)

2.7 ±  1.6

Transportation independence

1.7 ±  0.8

Transition services

1.0 ± 1.0

 

mailed questionnaires to complete prior to a semi-structured interview

 

Outcome = level of employment: 7-point ordinal scale with competitive full-time (code 6),competitive part-time, noncompetitive paid, noncompetitive unpaid, not employed currently but in the past, and never been employed (coded 0)

 

Analysis: Multiple regression of individual, family, and community variables to identify those that accounted for a statistically significant amount of variance in employment.

 

Model 1: age, gender, GMFCS, IQ,

education, task coping, and depression; significant variables carried forward into Model 2: added the three family variables; significant variables carried forward into Model 3: added the two communitylevel variables (full model)

 

At significance level p<0.05

Endpoint of follow-up: cross-sectional

 

For how many participants were no complete outcome data available?

N (%): 1-6 ‘missing cases’ (<10%) depending on variable

 

Reasons for incomplete outcome data described? No, not specified

 

Predictors of employment status; regression coefficients (Beta)

 

 

Employment status: 7-point ordinal scale with competitive full-time (code 6),competitive part-time, noncompetitive paid, noncompetitive unpaid, not employed currently but in the past, and never been employed (coded 0)

 

Full multivar model (model 3)

Employment status, n (%)

6: 17/87 (19.5%)  [comp full time]

5: 18/87 (20.7%)

4: 3/87 (3.4%)

3: 3/87 (3.4%)

2: 19/87 (21.8%)

1: 16/87 (18.4%) [never employed]

 

Gender(male=ref)

−0.33 (p<0.05)

GMFCS

−0.18 NS

IQ

0.27 (p<0.05)

Education

–  NS

Task coping

–  NS

Depression

–  NS

Family functioning

–  NS

Father fosters autonomy

–  NS

Mother fosters autonomy

–  NS

Transportation Independence

0.23 (p<0.05)

Transition services

0.02 NS

 

Model-3 explains 42% of the variance in employment

Authors conclude that gender (females were less likely to be employed), IQ (lower IQ associated with unemployment), and transportation dependence

accounted for 42% of the variance in employment

 

‘Transportation is a significant barrier to employment and innovative solutions are needed. Issues related to gender

need to be considered when addressing employment inequities for persons with primarily motor disabilities’

 

Note: education not a sign predictor of employment (unlike previous studies) >> may be explained by inclusion of participants with low IQ and/or relatively young age of participants

 

Note: non-random sample including volunteers (via advertisements) may be non-representative

 

Note: small sample size relative to the number of predictors in the regression models

Donkervoort 2007

Cross-sectional

 

Setting: rehabilitation centers Netherlands

 

Source of funding: non-commercial

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

Inclusion criteria:

Exclusion criteria:

 

See Nieuwenhuijsen 2009

 

CP Transition Study South West NL at baseline (T1)

 

N=103

 

Age

17.9 ± 1.4

Sex

60% M

CP specs

49%  hemi

25% diplegic

26 quadri

86% spastic CP

GMFCS I/II/III/IV/V

76/7/5/12/1%

Educational level

39% low

34% middle

25% high

Student/employment

85% student

10% paid job

Housing status

83% with parents

14% independent

3% in institute

Socio-econ stat (SES)

11% low

48% medium

33% high

3 standardized measurment instruments on ADL and particpation: LIFE-H, FIM/FAM, and VABS

 

Outcomes = (1) problems with employment: LIFE-H subdomain Employment; (2) relationships: LIFE-H and VABS subdomain interpersonal relationships

 

Analysis: multiple regression adjusting for gender, age, GMFCS level, CP limb distribution, level of education and SES; stepwise (entry 0.05, exit 0.10); p<0.05

Endpoint of follow-up: cross-sectional

 

For how many participants were no complete outcome data available?

N (%): none (but note that original response rate was 56%: see Nieuwenhuijsen 2009; no sign diff between participants and non-responders)

 

Reasons for incomplete outcome data described? Not relevant

 

Predictors of problems with employment; regression coefficients (Beta)

 

(1) EmploymentLIFE-H subdomain Employment

 

(2) RelationshipsLIFE-H and VABS subdomain interpersonal relationships

 

 

Multivariate model

 

(1) Employment

GMFCS Level

0.47

[explains 22% of variance]

 

LIFE-H subdomain Employment only applicable to 40 participants: 30% reported problems with respect to employment (LIFE-H)

 

(2) Relationships:

 

LIFE-H (interpersonal relationships)

GMFCS Level

0.38

[explains 14% of variance]

 

VABS (interpersonal relationships)

GMFCS Level

0.33

Educ 0.25

[explain 21% of variance]

Authors conclude that 20–30% encountered restrictions in ADL (mobility, self-care, nutrition) and social participation (taking responsibility, community living, leisure activities and employment); GMFCS level, level of education, and age proved to be important determinants of functioning in ADL and social participation, explaining 70% and 66% of the variance in outcome respectively; GMFCS level associates with (problems with) employment

 

Note: outcome measure = self-reported (experienced) problems with employment

 

Note:  10% of participants have a

paid job and 14% live on their own. These percentages are low compared with the reference value of the Dutch population of this age with an employment rate of 32% and 25% living independently

Intimate relationships

Wiegerink 2012

Cross-sectional analysis

 

Setting: rehabilitation centers Netherlands

 

Source of funding: non-commercial

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

Inclusion criteria:

Exclusion criteria:

 

See Nieuwenhuijsen 2009

 

CP Transition Study South West NL at 4 year follow-up (T3)

 

28% of the 103 initial participants dropped out

 

N=74

 

Age

20-25 years

Sex

62% M

GMFCS I/II/III/IV/V

76/8/5/9/1%

MACS I/II/III/IV/V

85/11/3/0/1

Educational level

20% low

40% middle

40% high

CP specs

49% unilat

51% bilat

Speech

91% audible

8% audible / disturbed

1% disturb / not audib

 

Trained physiotherapists; GMFCS, MACS, paresis distribution, audibility, Questionnaire of the Dutch National Study on Sexuality, General Self-Efficacy Scale-12 (GSES-12), Dutch Personality Questionnaire (NPV), Physical Disability Sexual and Body Esteem Scale (PDSBES), environmental factors, Mobility outdoors measured by the Impact on Participation and Autonomy (IPA), parenting style assessed using short form of the EMBU, social support assessed with the Social Support List 12-Interaction (SSL-12)

 

study focused on “having a current romantic relationship” as an outcome parameter for romantic relationships, and “experience with cuddling nude”

and “experience with intercourse” as outcome parameters for sexual activity

 

Data of the Dutch National study used as a reference sample for the sexual milestones

 

Outcomes = “a current romantic relationship”, “experience with cuddling nude” and “experience with intercourse”

 

Analysis:

multivariate logistic regression analyses (Forward Likelihood Ratio); dichotomized results based on median of study sample (low=0; high=1 ; stepwise: basic model including associated demographic and physical characteristics; personal factors or environmental factors added

 

Endpoint of follow-up: cross-sectional analysis (at 4 years followup)

 

For how many participants were no complete outcome data available?

N (%): 29/103 (28%) initial participants dropped out

 

Reasons for incomplete outcome data described? Yes; loss of interest (n = 13), competing time demands (n = 5), incorrect

addresses (n = 5), reason unknown (n = 3) or relocation to

another country (n = 1)

 

There were fewer participants with a low education level at T3 (39% versus 30%, p = 0.02).

 

 

Predictors of romantic relationships and sexual activity; OR [95% CI]

 

(1) Current romantic relationship

 

(2) Cuddling nude

 

(3) Intercourse

 

 

Multivariate models

 

(1) current romantic relationship

Statist sign predictors only

 

Gender (M=0) 3.1 [1.1-9.0]

Self-efficacy

Effort 5.35 [1.5–19.7 ] R2= 0.20

Personality

Self-esteem 5.2 [1.5–18.6] R2= 0.21

Sex-esteem 5.7 [1.5–21.6] R2= 0.22

Sec (special) school

7.1 [0.9–58.3] R2= 0.11

Parenting style

5.5 [1.1–26.3] R2= 0.12

 

(2) Cuddling nude

Statist sign predictors only

 

Age 1.5 [1.0–2.3]

GMFCS 2.4 [1.2–4.8]

Personality

Soc adequacy 9.7 [2.6–37.1] R2=0.35

Self-esteem 3.8 [1.2–11.9] R2= 0.21

Sex-esteem 8.8 [2.4–32.3] R2= 0.31

Mobility 7.2 [1.3–38.9] R2= 0.12

Sec (special) school

3.8 [1.1–12.5] R2=0.10

 

(2) Intercourse

Statist sign predictors only

 

Age 1.6 [1.1–2.3]

GMFCS 2.4 [1.2–5.0]

Self-efficacy

Initiative 5.7 [1.8–17.9] R2= 0.25

Personality

Self-esteem 3.8 [1.3–10.9] R2= 0.21

Sex-esteem 5.3 [1.7–16.6] R2= 0.32

Sec (special) school

3.5 [1.0–11.6] R2= 0.09

Authors conclude that more females than males with CP were in a current

romantic relationship. Self-esteem, sexual esteem and feelings of competence regarding self-efficacy contributed positively to having current romantic relationships. A negative parenting style contributed negatively

 

Age and gross motor functioning explained 20% of the variance in experience with intercourse. In addition, sexual esteem and taking initiative contributed significantly to intercourse experience

 

For young adults with CP personal factors (20–35% explained variances) seem to contribute more than environmental factors (9–12% explained variances) to current romantic relationships and sexual experiences.

 

‘We advice parents and professionals to focus on self-efficacy, self-esteem and sexual self-esteem in development of young adults with CP’

 

Note: relatively small sample size; patients with IQ<70 excluded; restricted to age 20-25 years; broad confidence intervals; multiple testing

 

Note: most participants had only slight limitations in gross motor functioning >> study gives limited understanding of consequences of severe limitations in gross motor functioning for sexual activities; results can also not be generalized

to older people with CP

Wiegerink 2010a

Cross-sectional analysis

 

Setting: rehabilitation centers Netherlands

 

Source of funding: non-commercial

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

Inclusion criteria:

Exclusion criteria:

 

See Nieuwenhuijsen 2009

 

CP Transition Study South West NL at 2 year follow-up (T2)

 

16% of the 103 initial participants dropped out

 

N=87

 

Age

18-22 years

Sex

59% M

GMFCS I/II/III/IV/V

78/9/6/6/1%

MACS I/II/III/IV/V

84/9/5/1/1

Educational level

27% low

41% middle

32% high

CP specs

49% unilat

51% bilat

 

GMFCS, MACS, Vineland Adaptive

Behaviour Scales, Questionnaire of the Dutch National Study on Sexuality

 

Data of the Dutch National study used as a reference sample for the sexual milestones

 

Outcomes = “’going out’, ‘dating experience’, ‘romantic relationship experience’,

and ‘sexual activity’ (dichotomized)

 

Analysis:

Stepwise multivariate logistic regression analyses

 

Endpoint of follow-up: cross-sectional analysis (at 2 year followup)

 

For how many participants were no complete outcome data available?

N (%): 16/103 (16%) initial participants dropped out

 

Reasons for incomplete outcome data described? No

 

‘No significant non-response bias or lost to followuup bias was observed’

 

 

Predictors of romantic relationships and sexual activity; OR [95% CI]

 

(1) Dating

 

(2) Romantic relationship

 

(3) Sexual activity

 

 

Multivariate models

 

(1) Dating

Statist sign predictors only

 

Age 1.6 [1.1-2.4]

Peer group activities

Nr friends (<6=ref)

4.1 [1.4-11.7] R2=0.2

Going out (<2=ref)

73.6 p=0.01 R2=0.25

 

(2) Romantic relationship

Statist sign predictors only

 

Laterality (uni=ref)

0.29 p=0.03

Peer group activities

Mixed peers (same sex=control)

3.17 p=0.05 R2=0.16

Sporting (yes=ref)

0.22 p=0.01 R2=0.21

Going out (<3=ref)

4.2 [1.3-12.9] R2=0.12

Preceding stages

Dating (no=ref)

22.8 [5.9-88.5] R2=0.47

 

(3) Sexual activity

Statist sign predictors only

 

Age 2.1 [1.4-3.2]

Peer group activities

Nr friends (<6=ref)

1.7 p=0.03 R2=0.28

Going out (<3=ref)

4.6 [1.6-13.2] R2=0.33

Preceding stages

Dating (no=ref)

107.8 [14.7-788.5] R2=0.68

Romantic relationships (no=ref)

118.2 [11.2-1251.9] p<0.001

Authors conclude that young adults with CP had less experience in romantic and sexual relationships than an age-appropriate Dutch reference population. Peer group activities and dating favoured development of romantic relationships and sexual activity. Older age was associated with greater sexual activity. Motor functioning, education level, and gender did not correlate with romantic relationships or sexual activity

 

‘Being involved in peer group activities and creating a context to arrange dates seems relevant for young adults with CP to develop romantic relationships and sexual activity’

 

Note: relatively small sample size; patients with IQ<70 excluded; restricted to age 18-22 years; very broad confidence intervals

 

Note: most participants had only slight limitations in gross motor functioning >> study gives limited understanding of consequences of severe limitations in gross motor functioning for sexual activities; results can also not be generalized

to older people with CP

Wiegerink 2010b

Prospective cohort

 

Setting: rehabilitation centers Netherlands

 

Source of funding: non-commercial

 

Inclusion criteria:

Exclusion criteria:

 

See Nieuwenhuijsen 2009, and Wiegerink 2010a, 2012

 

CP Transition Study South West NL at baseline (T1), and at 2 year (T2) and 4 year follow-up (T3)

 

GMFCS, Vineland Adaptive

Behaviour Scales, Questionnaire of the Dutch National Study on Sexuality

 

Data of the Dutch National study used as a reference sample for the sexual milestones (: 912 men and 901 women aged 20-24 years in 2005); 4 sexual milestones: French kissing, feeling and caressing under the clothes, cuddling nude, intercourse

 

Outcomes = dating experience,

current romantic relationship, and intercourse experience, (dichotomized)

 

‘Dating experience can be a

preceding stage in the development of a romantic relationship and/or sexual activity. A current romantic relationship represents the present situation, and intercourse is the last sexual

milestone’

 

Analysis:

repeated-measures analyses (T1,T2,T3) for dating experience, current romantic relationship, and intercourse experience; time as an independent factor along with 1 additional factor (gender, educational level, or GMFCS level at t1); evaluate each factor’s interaction effect with time; If no interaction, then main effects of the factor and time were estimated; level of significance at p 0.05; missing values were mputed

Endpoint of follow-up: 4 year followup (repeated measures analysis; 0, 2 and 4 year followup)

 

For how many participants were no complete outcome data available?

N (%): at T2, 16/103 (16%) initial participants dropped out; at T3 27/103 (26%) initial participants dropped out

 

Reasons for incomplete outcome data described? Yes

 

At t3: loss of interest (13), competing time demands (5), incorrect addresses (5), reason unknown (3), or relocation to another country (1).

 

‘No significant nonresponse or lost-to-follow-up biases were observed in terms of age, gender, gross motor functioning, and limb distribution of paresis’

 

Compared with the t1 (39%) group, there were fewer participants with a low education level at t2 (33%; p=0.03) and t3 (30%; p=0.02)

Predictors of romantic relationships and sexual activity; p-values (repeated measures analysis)

 

(1) Dating

 

(2) Romantic relationship (current)

 

(3) Sexual activity (intercourse)

 

 

Bivariate repeated measures analysis

 

(1) Dating

Interaction effects

Gender*time p=0.06 NS

Edu level*time p=0.02

GMFCS*time p=0.2 NS

Main effects

Gender p=0.48 NS

Time p<0.001

Edu level NA (not applicable)

Time NA

GMFCS p=0.13 NS

Time p<0.001

 

interaction edu level and time: young adults with lower edu levels began dating later than those with higher education

 

(2) Romantic relationship

Interaction effects

Gender*time p=0.46 NS

Edu level*time p=0.34 NS

GMFCS*time p=0.34 NS

Main effects

Gender p<0.001

Time p=0.19 NS

Edu level p=0.18 NS

Time p=0.17 NS

GMFCS p=0.90 NS

Time p=0.21

 

main effect gender: significantly more women in current relationships than men

 

(3) Sexual activity (intercourse)

Interaction effects

Gender*time p=0.36 NS

Edu level*time p=0.58 NS

GMFCS*time p=0.78 NS

Main effects

Gender p=0.44

Time p<0.001

Edu level p=0.07 NS

Time p<0.001

GMFCS p=0.02

Time p<0.001

 

GMFCS level (I–II vs III–V) was

associated significantly with intercourse experience (but not

with dating)

Authors conclude that young adults with a lower education level

began dating later than those with higher levels. Significantly

more women were in current romantic relationships than men.

Level of gross motor function was associated significantly with intercourse experience [but not with dating and romantic relationships]. Compared with an age-appropriate Dutch reference population, young adults with CP participated at a lower level in romantic relationships and sexual activities, but had equal sexual interest at the final assessment.

 

‘similar sexual interests and increasing experiences with romantic

relationships and sexual activities during transition to young adulthood. However, percentage

of young adults with CP in current romantic relationships was low, especially for men’

 

‘health care professionals must include discussions of sexuality; the Rotterdam Transition Profile

can be used, and HEADSS (home, education, activities, drugs, sex, and suicide); discuss challenges of romantic relationships and sexual activity’

 

Note: at T3 as compared to Dutch reference group (Table 2) >>

Sexual interest

Fantasiz on girls: 66 vs 54% (p=0.06)

Fantasiz on boys: 33 vs 41% (p=0.1)

Masturbating: 80 VS 85% (p=0.19)

Romantic relationships

Dating: 76% vs not determined

Exper with romantic relationships: 79 vs 91% (p<0.001)

Current romantic relationship:

28 vs 63% (p<0.001)

Sexual activity (4 milestones):

French kissing: 83 vs 91% (p<0.001)

Caressing: 76 vs 90% (p<0.001)

Cuddling nude: 70 vs 83% (p<0.001)

Intercourse: 60 vs 83% (p<0.001)

 

In comparison with the reference population, young adults

with CP showed significantly delayed development for all

relational aspects. Many young people with CP reached sexual milestones significantly later than the Dutch reference group [but had equal sexual interest at T3]

 

Note: post hoc analysis shows less dating experience in subgroup of participants with IQs of 70-85

 

 

Exclusietabel na het lezen van het volledige artikel

Auteur en jaartal

Redenen van exclusie

Tsybina 2012

Geen (SR van) origineel onderzoek

Watson 2011

Verkeerde PICO; geen antwoord op de uitgangsvraag

Darrah 2010

Geen vergelijkend onderzoek; geen antwoord op de uitgangsvraag

Horsman 2010a

Narrative review

Horsman 2010b

Geen vergelijkend onderzoek

Trovato 2010

Verkeerde PICO; betreft ‘equipment transition’

Donkervoort 2009

Verkeerde PICO; geen antwoord op uitgangsvraag

Gorter 2009

Narrative review

Haak 2009

Narrative review

Roebroeck 2009

Narrative review

Binks 2007

Geen antwoord op de uitgangsvraag door gebrek aan prospectieve en kwantitatieve data

Livingston 2011

Verkeerde PICO; geen antwoord op de uitgangsvraag

Palisano 2011

Verkeerde PICO; geen antwoord op uitgangsvraag

Kang 2010

Verkeerde PICO; geen antwoord op uitgangsvraag

Mandelco 2010

Narrative review

Koritsas 2009

Verkeerde PICO

Van Meeteren 2008

Verkeerde PICO (uitkomstmaat)

Wiegerink 2008

Verkeerde PICO; geen antwoord op uitgangsvraag

Hilberink 2007

Geen vergelijkende studie; verkeerde PICO

Krakovsky 2007

Geen vergelijkende studie; verkeerde PICO

Michelsen 2006

Verkeerde PICO

Shields 2006

Verkeerde PICO

Wiegerink 2006

SR van mindere kwaliteit; beslaat literatuur tot 2003 en is daarmee minder relevant

Young 2006

Verkeerde PICO

Gannotti 2013

Verkeerde PICO

Longo 2013

Verkeerde PICO

Kent 2013

Geen systematisch review

Reddihough 2013

Verkeerde PICO; geen antwoord op uitgangsvraag

 

 

Table of quality assessment

Table of quality assessment for systematic reviews of RCT’s and observational studies

Based on AMSTAR checklist (Shea et al.; 2007, BMC Methodol 7: 10; doi:10.1186/1471-2288-7-10) and PRISMA checklist  (Moher et al 2009, PLoS Med 6: e1000097; doi:10.1371/journal.pmed1000097)

Research question: How should adolescents with CP be guided during their transition to adulthood? (1) what are the risk factors for problems during transition from childhood to adulthood, and (2) what is the optimal intervention to prevent problems during transition from childhood to adulthood?

Study

 

 

 

 

 

 

 

 

First author, year

Appropriate and clearly focused question?

 

 

 

 

 

Yes/ no/ unclear

Comprehensive and systematic literature search?

 

 

 

 

 

Yes/ no/ unclear

Description of included and excluded studies?

 

 

 

 

Yes/ no/ unclear

Description of relevant characteristics of included studies?

 

 

 

 

Yes/ no/ unclear

Appropriate adjustment for potential confounders in observational studies?

 

 

Yes/ no/ unclear/ notapplicable

Assessment of scientific quality of included studies?

 

 

 

 

Yes/ no/ unclear

Enough similarities between studies to make combining them reasonable?

 

Yes/ no/ unclear

Potential risk of publication bias taken into account?

 

 

 

Yes/ no/ unclear

Potential conflicts of interest reported?

 

 

 

 

Yes/ no/ unclear

Wiegerink 2006

Yes

Yes

Unclear*1

Unclear*1

Unclear*1

No*1

No*1

No*1

No*1

*1 Inclusion and exclusion criteria clearly stated but excluded studies not referenced with reasons; evidence table includes only few details (e.g. states ‘multivariate’ without providing details on confounders); study quality was not assessed or taken into account; meta-analysis was not performed because of unacceptable heterogeneity between individual studies; risk of publication bias not assessed and conflicts of interest not reported (but both are unlikely to influence judgements)

 

 

Table of quality assessment  – prognostic studies 

(The criteria used in this checklist are adapted from: Altman DG (2001). Systematic reviews of evaluations of prognostic variables. In: Egger M, Smith GD, Altman DG (eds.). Systematic reviews in health care. London: BMJ Books;  Laupacis A, Wells G, Richardson WS, Tugwell P (1994). Users' guides to the medical literature. How to use an article about prognosis. Evidence-Based Medicine Working Group. JAMA,272:234-7)

Research question: How should adolescents with CP be guided during their transition to adulthood? (1) what are the risk factors for problems during transition from childhood to adulthood, and (2) what is the optimal intervention to prevent problems during transition from childhood to adulthood?

Study reference

 

 

 

 

 

 

 

 

(first author, year of publication)

Was there a representative and well-defined sample of patients at a similar point in the course of the disease?

 

(yes/ no/ unclear)

Was follow-up sufficiently long and complete?

 

 

 

 

 

 

(yes/ no/ unclear)

Was the outcome of interest defined and adequately measured?

 

 

 

 

(yes/ no/ unclear)

Was the prognostic factor of interest defined and adequately measured?

 

 

 

(yes/ no/ unclear)

Was loss to follow-up / incomplete outcome data  described and acceptable?

 

 

 

(yes/ no/ unclear)

Was there statistical adjustment for all  important prognostic factors?

 

 

 

 

(yes/ no/ unclear)

Level of evidence

 

 

Huang 2013a

Unclear*1

Cross-sectional

Yes

Unclear*1

Unclear*1

Yes

B

Huang 2013b

Unclear*2

Unclear*2

Yes

Yes

Unclear*1

Yes

B

Bjornson 2011

Yes

Unclear*3

Unclear*3

Unclear*3

No*3

Yes*3

B

Nieuwenhuijsen 2009

Yes*4

Cross-sectional

Yes*4

Yes

Yes

No*4

B

Magill-Evans 2008

Unclear*5

Cross-sectional

Yes

Yes

Yes

Yes

B

Donkervoort 2007

Yes*6

Cross-sectional

Yes*6

Yes

Yes *6

Yes

B

Wiegerink 2012

Yes*7

Cross-sectional

Yes

Yes

Yes

Yes*7

B

Wiegerink 2010a

Yes*8

Cross-sectional

Yes

Yes

Yes

Yes*8

B

Wiegerink 2010b

Yes*9

Yes

Yes

Yes

Yes

No*9

B

A1: Meta-analysis of at least 2 independent studies of level A2

A2: Prospective inception cohort* (patients enrolled at same point in disease course), adequate study size and follow-up (≥80%), adequate control for confounding and no selective loss to follow-up

B: Prospective cohort* but not fulfilling all criteria for category-A2, retrospective cohort study or, case-control study, or cross-sectional study

C: non-comparative study including volunteers (via advertisements)

* untreated controls from a RCT can also be considered as a cohort.

*1 convenience instead of random sample, i.e. only responders were analyzed (who are generally more active in seeking resources to deal with their problems); based on self-report (no physical examination)

*2 US patients receiving state vocational rehabilitation services (may not be directly relevant to the situation in The Netherlands); no long term data on employment status

*3 34% appears to be lossed to followup, and reasons are not provided;  definition of employment includes ‘worked for pay in last 2 years’ i.e. the duration of payed employment might be very short and irrelevant (less than half has a current payed job); OT/PT was primary determinant, but information on  type and intensity of therapy were not available; there appear to be discrepancies between tables and tables and text (..)

*4 CP Transition Study Southwest Netherlands excludes patients with IQ<70; considers self-reported (experienced) problems with paid/unpaid work; simple associations i.e. no adjustment for potential confounders

*5 non-random sample (does include patients with low IQ)

*6 CP Transition Study Southwest Netherlands excludes patients with IQ<70; considers self-reported (experienced) problems with employment (LIFE-H); multivariate adjustment but small sample size (employment subscale only applicable to 40 participants)

*7 CP Transition Study Southwest Netherlands excludes patients with IQ<70; multivariate adjustment but small sample size (broad confidence intervals)

*8 CP Transition Study Southwest Netherlands excludes patients with IQ<70;  multivariate adjustment but small sample size (broad confidence intervals)

*9 CP Transition Study Southwest Netherlands excludes patients with IQ<70; bivariate analyses (time + factor; repeated measures analysis) i.e. no adjustment for other potential confounders

Overwegingen

Deelvraag-1: welke variabelen bij adolescenten met spastische CP hangen samen met problemen met betrekking tot het verkrijgen van werk en het aangaan van intieme relaties tijdens de transitie naar volwassenheid?

De vraag naar optimale begeleiding van adolescenten met spastische CP is vertaald naar risico's met betrekking tot het hebben van betaald werk en het aangaan van intieme relaties op jongvolwassen leeftijd. Het lijkt dat vooral fysieke CP-gerelateerde factoren een lagere kans op betaald werk geven. Ook cognitieve vaardigheden spelen een rol. Deze factoren hebben betrekking op de ernst van de spastische CP (GMFCS, ADL, intelligentie, taalexpressie); maar ook beperkte sociale vaardigheden en minder geloof in eigen kunnen lijken de kans op werk te verkleinen. Deze laatst genoemde factoren zijn veranderbaar. Uit onderzoek bij andere aandoeningen is bekend dat de mate van geloof in eigen kunnen samenhangt met het vinden van betaald werk (Gardner et al., 1998). Voor personen met spastische CP en ernstige leerproblemen spelen cognitieve vaardigheden ook een rol. Mobiliteit (GMFCS) en psychologische factoren (meer zelfbepaling, initiatief nemen, hogere eigenwaarde, positief seksueel zelfbeeld, ervaring met daten en omgang met leeftijdsgenoten) lijken het aangaan van intieme en seksuele relaties positief te beïnvloeden. Daarnaast kunnen ook omgevingsfactoren een rol spelen. Voor het aangaan van een intieme relatie kan het ervaren van afwijzing in de opvoeding door ouders beperkend zijn en voor ervaring met seksualiteit lijkt de omgeving van het speciaal voortgezet onderwijs beperkend.

 

Driekwart van de jongeren met spastische CP geeft aan problemen te ondervinden in activiteiten en participatie en 50% van de jongeren heeft behoefte aan informatie over spastische CP en de lange termijn gevolgen hiervan (Nieuwenhuijsen et al., 2008 en 2009). Opvallend is ook de behoefte aan informatie over adequate gezondheidszorg, zowel voor lichamelijk klachten als psychosociale problemen.

 

Jongeren met spastische CP hebben veelal weinig kennis over de gevolgen van spastische CP en de prognose op volwassen leeftijd (Nieuwenhuijsen, 2008). Daarom is het goed om dit onderwerp te agenderen tijdens de besprekingen en consulten met de jongere. Ook kan specifiek worden ingegaan op wat een jongere wil in verschillende domeinen van participatie, waarop vervolgens geïntervenieerd kan worden. Hiervoor kan gebruik worden gemaakt van het Rotterdams Transitieprofiel (Donkervoort; Rotterdams Transitieprofiel. Rotterdam: Afdeling Revalidatiegeneeskunde en Fysiotherapie, Erasmus MC, 2010. www.erasmusmc.nl/revalidatie/research/transition), een diagnostisch hulpmiddel om op zeven domeinen van participatie de ontwikkelingsfases van een jongere of jongvolwassene naar autonomie in kaart te brengen en mogelijke hulpvragen hierin te identificeren.

 

Deelvraag-2: wat is de optimale interventie ter voorkoming van problemen met betrekking tot het verkrijgen van werk en het aangaan van intieme relaties tijdens de transitie naar volwassenheid bij adolescenten met spastische CP?

Er is geen gerandomiseerd onderzoek gevonden naar effecten van interventies voor adolescenten (en jongvolwassenen) met spastische CP gericht op het hebben van betaald werk en het aangaan van intieme relaties tijdens de transitie naar volwassenheid. Wel weten we van een studie van Bent et al., (2002) dat een gestructureerde multidisciplinaire aanpak voor jongvolwassenen met fysieke beperkingen participatie bevordert (onder andere in sociale contacten, werk en economische zelfstandigheid) zonder dat de kosten toenemen. Gezien de geïdentificeerde factoren bij 12.1, lijkt het zinvol te interveniëren op de ontwikkeling van zelfbepaling, geloof in eigen kunnen, zelfwaardering en seksueel zelfbeeld. In het algemeen zien we dat kinderen en jongeren met een lichamelijke beperking een verhoogd risico hebben op een vertraagde ontwikkeling, resulterend in het later of niet behalen van psychosociale mijlpalen. Daarom geldt dat vroeg beginnen de voorkeur heeft. Een kader voor maatregelen ter ondersteuning van positieve uitkomsten als volwassene is de Positive Youth Development (Lerner et al., 2009). Positive Youth Development verwijst naar de bevordering van de ontwikkeling van competentie, zelfvertrouwen en sociale verbondenheid. Deze factoren zijn belangrijk voor het bereiken van autonomie in verschillende domeinen van participatie in de adolescentie en volwassenheid. Twee belangrijke onderdelen van PYD interventies zijn ontwikkeling van sociale vaardigheden en het creëren van mogelijkheden voor participatie. Maslow et al., (2013) toonden dat interventies gestoeld op het PYD kader effectief zijn met betrekking tot psychosociale uitkomsten en gezondheidsgedrag.

 

Voor het vinden en behouden van werk lijken interventies gericht op training van vaardigheden of ondersteuning door de revalidatiegeneeskunde en job coaching een rol van betekenis te kunnen spelen. Een interventie hierbij aansluit is TraJect (Verhoef et al., 2013 en 2014b). Hoewel dit programma – bestaande uit een revalidatiegroepsprogramma met ergotherapeut en jobcoach en een individueel arbeidstoeleidingtraject – niet specifiek voor spastische CP is ontwikkeld maar voor jongvolwassenen met een beperking, lijken de opzet en doelen van het programma goed aan te sluiten bij de doelgroep. Geloof in eigen kunnen lijkt een belangrijke factor te zijn voor participatie van mensen met spastische CP op volwassen leeftijd (Van der Slot et al., 2010). In het algemeen is bekend dat eerdere succeservaringen iemands geloof in eigen kunnen bevorderen. Ook voor kinderen met spastische CP is het belangrijk om succeservaringen op te kunnen doen en met het opgroeien hun eigen verantwoordelijkheid te leren nemen in verschillende activiteiten of afspraken. Een interventie die hiervoor geschikt lijkt is de Groei-wijzer (Maathuis et al., 2012).

 

Omgang met leeftijdgenoten lijkt de psychoseksuele ontwikkeling te bevorderen.

Contact tussen kinderen en jongeren met en zonder beperkingen vergroot de acceptatie van kinderen en jongeren met een beperking door leeftijdgenoten zonder beperking en stimuleert hiermee sociale participatie (Lindsay et al., 2013; King 1989). Veranderbare factoren die belangrijk zijn voor het aangaan van intieme en seksuele relaties, zoals meer zelfbepaling, het nemen van initiatief, hogere zelfwaardering en een positief seksueel zelfbeeld bieden aanknopingspunten voor interventies. Het toepassen van de module Vriendschap, Verkering en Vrijen is hiervoor een optie en is toepasbaar binnen de revalidatiegeneeskunde en speciaal onderwijs (Hilberink et al., 2013). 

Autorisatiedatum en geldigheid

Laatst beoordeeld : 01-04-2015

Laatst geautoriseerd : 01-04-2015

In 2006 is de ”richtlijn diagnostiek en behandeling van kinderen met spastische Cerebrale Parese” (VRA 2006) vastgesteld. Bij de revisie (autorisatie 01-04-2015) zijn drie nieuwe uitgangsvragen uitgewerkt en zeven uitgangsvragen gereviseerd, en is de geldigheid van de niet-gereviseerde uitgangsvragen beoordeeld. Bij de eerste modulaire revisie (autorisatie 10-09-2018) is de module 'Effect van orthopedische chirurgie op mobiliteit' (zie Behandeling gericht op verbetering mobiliteit) gereviseerd en toegevoegd aan de Richtlijnendatabase.

 

Geldigheid van niet-gereviseerde uitgangsvragen uit de eerdere richtlijn (2006)

De werkgroep heeft in 2015 de geldigheid van aanbevelingen uit de eerdere versie van de richtlijn (VRA 2006) beoordeeld. Een van de onderdelen werd beoordeeld als niet meer valide: vanwege nieuwe gegevens in de literatuur waren de analyse, conclusie en aanbeveling van uitgangsvraag - 'Wat is het effect van spierverlenging, tenotomie, osteotomie op ROM, spiertonus en kracht?'- niet meer geldig. Dit onderdeel is gereviseerd in 2018 (zie module 'Effect van orthopedische chirurgie op mobiliteit').

 

De overige aanbevelingen uit de richtlijn van 2006 werden in 2015 beoordeeld als onverminderd van toepassing, wel waren enkele tekstuele correcties en aanvullingen noodzakelijk. De belangrijkste aanvullingen en correcties zijn beschreven in het addendum (zie aanverwant ‘Addendum revisie 2015’) en betreffen onder andere de verduidelijking van de rol van de kindergeneeskundige expertise.

Initiatief en autorisatie

Initiatief : Nederlandse Vereniging van Revalidatieartsen

Geautoriseerd door:
  • Nederlandse Vereniging voor Neurologie

Algemene gegevens

In samenwerking met

Nederlandse Vereniging voor Fysiotherapie in de Kinder- en Jeugdgezondheidszorg

 

Financiering

De richtlijnontwikkeling werd ondersteund door het Kennisinstituut van Medisch Specialisten (www.kennisinstituut.nl) en werd gefinancierd uit de Kwaliteitsgelden Medisch Specialisten (SKMS).

Doel en doelgroep

Doel

Deze richtlijn is een document met aanbevelingen en handelingsinstructies ter ondersteuning van de dagelijkse praktijkvoering. De richtlijn berust op de resultaten van wetenschappelijk onderzoek en aansluitende meningsvorming gericht op het expliciteren van goed medisch handelen. Er wordt aangegeven wat, volgens de huidige maatstaven en aansluitend bij de gangbare Nederlandse praktijk, in het algemeen de beste zorg is voor kinderen / jongeren met spasticiteit en CP. De richtlijn is bestemd voor personen met een spastische Cerebrale Parese in de leeftijdsgroep van 0 tot 18 jaar behalve de module met betrekking tot de transitie naar volwassenheid waar een definitie tot 25 jaar wordt gehanteerd. Met ‘kinderen’ wordt in deze richtlijn bedoeld: mensen in de leeftijd van 0 tot 18 jaar. De richtlijn geeft aanbevelingen over de diagnostiek, behandeling van spasticiteit op stoornisniveau, vaardigheidsniveau en participatie, op basis van het ICF-CY model en terminologie. Specifieke doelen van deze richtlijn voor de behandeling van spasticiteit bij kinderen met CP zijn het verkrijgen van uniformiteit met betrekking tot de diagnostiek, en de behandeling en begeleiding in de diverse centra. De richtlijn beoogt de kaders te definiëren waarbinnen de multidisciplinaire zorg van kinderen met spastische CP dient plaats te vinden. Deze richtlijn wil tevens bijdragen aan verbeterde communicatie tussen behandelaars onderling en tussen de patiënt, diens naasten en behandelaars.

 

Doelgroep

De richtlijn is bedoeld voor zorgverleners die primair bij de behandeling van kinderen met spastische CP betrokken zijn: (kinder-)revalidatieartsen, (kinder-)neurologen, kinderartsen, plastisch chirurgen, (kinder-)fysiotherapeuten, ergotherapeuten en logopedisten. Daarnaast zijn vele andere disciplines meer incidenteel betrokken bij diagnostiek en behandeling van deze kinderen, zoals jeugdartsen, artsen voor verstandelijk gehandicapten, psychosociale hulpverleners, onderwijsdeskundigen etc.

Samenstelling werkgroep

Voor het ontwikkelen van de richtlijn is in 2012 een multidisciplinaire werkgroep ingesteld, bestaande uit vertegenwoordigers van alle relevante specialismen die betrokken zijn bij de zorg voor patiënten met spastische cerebrale parese.

De werkgroepleden zijn door hun beroepsverenigingen gemandateerd voor deelname. De werkgroep werkte gedurende twee jaar aan de totstandkoming van de richtlijn.

De werkgroep is verantwoordelijk voor de integrale tekst van deze richtlijn.

 

Kerngroep:

  • Prof. dr. J.G. Becher, kinderrevalidatiearts, VRA (voorzitter)
  • Dr. R.J. Vermeulen, kinderneuroloog, NVKN en NVN
  • Dr. M. Ketelaar, bewegingswetenschapper, op persoonlijke titel
  • Mw. M.W. Harmer-Bosgoed, ergotherapeut, Ergotherapie Nederland
  • Dr. J.M. Voorman, kinderrevalidatiearts, VRA
  • Dr. A.I. Buizer, kinderrevalidatiearts, VRA
  • Dr. O.W. Verschuren, kinderfysiotherapeut, NVFK/KNGF
  • Drs. L.A.W.M. Speth, kinderrevalidatiearts, VRA
  • Dr. E.A.A. Ramaeckers, kinderfysiotherapeut, NVFK/KNGF
  • Dr. S.R. Hilberink, psycholoog, BOSK
  • Dr. L. van Wely, bewegingswetenschapper, op persoonlijke titel

 

Klankbordgroep:

  • Dr. P.B.M. Aarts, ergotherapeut, Ergotherapie Nederland
  • Dr. M.J.M. Heim, taalwetenschapper, persoonlijke titel
  • Mw. K. van Hulst, logopedist, NVLF
  • Mw. K Boeschoten, ergotherapeut, Ergotherapie Nederland
  • Drs. J.J.M. Geijtenbeek, logopedist, NVLF
  • Dr. P. van Schie, fysiotherapeut, NVFK/KNGF
  • Mw. B. Piskur, ergotherapeut, Ergotherapie Nederland
  • Dr. M. Roebroek, bewegingswetenschapper, persoonlijke titel
  • Mw. N. van den Dikkenberg, kinderergotherapeut, Ergotherapie Nederland
  • Dhr. R. Wong Chung, kinderfysiotherapeut, NVFK/KNGF
  • Dr. A. Dallmeijer, bewegingswetenschapper, persoonlijke titel
  • Mw. H. Dekkers, kinderrevalidatiearts, VRA
  • Dr. R. van den Berg, bewegingswetenschapper, persoonlijke titel
  • Dr. F.C. Schasfoort, bewegingswetenschapper, persoonlijke titel
  • Mw. K. Folmer, revalidatiearts, VRA
  • Mw. E.E.H. van Bommel, kinderfysiotherapeut, NVFK/KNGF
  • Mw. C. Scheijmans, ergotherapeut, Ergotherapie Nederland
  • Dr. C.G.B. Maathuis, kinderrevalidatiearts, VRA; BOSK
  • Dr. W.M.A. van der Slot, revalidatiearts, VRA

 

Met ondersteuning van:

  • Dr. K.N.J. Burger, epidemioloog, adviseur Kennisinstituut van Medisch Specialisten
  • Drs. M. Wessels, informatiespecialist Kennisinstituut van Medisch Specialisten
  • Mw. S.K. Josso, secretariaat, Kennisinstituut van Medisch Specialisten
  • Mw. N.F. Bullock, secretariaat, Kennisinstituut van Medisch Specialisten

Belangenverklaringen

De werkgroepleden hebben schriftelijk verklaard of ze in de laatste vijf jaar een (financieel ondersteunde) betrekking onderhielden met commerciële bedrijven, organisaties of instellingen die in verband staan met het onderwerp van de richtlijn. Tevens is navraag gedaan naar persoonlijke financiële belangen, belangen door persoonlijke relaties, belangen door middel van reputatiemanagement, belangen vanwege extern gefinancierd onderzoek en belangen door kennisvalorisatie. De belangenverklaringen zijn op te vragen bij het secretariaat van het Kennisinstituut van Medisch Specialisten (Kennisinstituut) en hieronder weergegeven.

 

Naam

Functie

Nevenfuncties

Persoonlijke financiële belangen

Persoonlijke relaties

Reputatie manage-ment

Extern gefinancierd onderzoek

Kennisvalorisatie

Overige belangen

Ketelaar               

Senior onderzoeker Kenniscentrum Revalidatie-geneeskunde Utrecht, UMC Utrecht en De Hoogstraat Revalidatie        

Bestuurslid Dutch-ACD - niet betaald; Editorial Board Physical and Occupational Therapy in Pediatrics - niet betaald; Bestuurslid CP-Net

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

- PERRIN - subsidie ZonMw

- LEARN2MOVE - subsidie ZonMw

- Fitheid bij kinderen met CP - subsidie Phelps Stichting

Participatie van kinderen - subsidie Johanna KinderFonds en KinderFonds AdriaanStichting

n.v.t.

n.v.t.

van Wely

Beoordelen van de literatuur, opstellen evidence-tabellen, schrijven van een samenvatting met gegradeerde literatuur-conclusies

Promovendus (fulltime): Onderzoek naar de effectiviteit van een bewegings-stimulerings-programma bij kinderen met cerebrale parese. Betaald

 

Incidenteel (2-3 x per jaar): gastcolleges op de Hogeschool van Amsterdam, minor kinderen (fysiotherapie, oefentherapie, ergotherapie). betaald

Geen   

Collega / promotiebegeleider houdt zich bezig met onder andere krachttraining bij kinderen met CP.

Andere promotie begeleider (arts) houdt zich bezig met diagnose en behandeling van kinderen met CP.

Zij hebben geen financieel belang (m.i.) in een bepaalde uitkomst of advies. Hoogstens qua reputatie

Geen

Promotie-onderzoek (LEARN 2 MOVE 7-12 years: a randomized controlled trial on the effects of a physical activity stimulation  program in children with cerebral palsy) is gefinancieerd door ZonMw en diverse Nederlandse fondsen. Financiers zijn niet betrokken bij studie opzet, analyzes en publicate beslissingen.

Expertise op het gebied van krachttraining, conditietraining, fysiotherapie thuis en motivational  interviewing (counseling) bij kinderen met CP. Eventuele plannen voor een cursus voor kinder-fysiotherapeuten en/of implementatie in de praktijk.

Nee

Harmer-Bosgoed

Projectpleider Implementatie;

Ergotherapeut revalidatie volwassenen; coordinator Stichting CP-Net

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

Projectleider van de richtlijn CP in Praktijk dat gesubsidieerd wordt door de innovatiegelden van Revalidatie Nederland en ZonMw

Voorheen implementatie-medewerker voor PERRIN - subsidie ZonMw

n.v.t.

Nee

Speth

Kinder-revalidatiearts

Wetenschappelijk onderzoek, BoBiVa, effect botuline toxine A injecties in de bovenste extremiteit al dan niet gecombineerd met taakspecifieke oefentherapie op functies en tweehandige vaardigheden bij CP kinderen met een unilaterale spastische handfunctie stoornis.

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

Nee

Verschuren               

onderzoeker

Editorial Board Psychical and Occupational Therapy in Pediatrics (niet betaald) Review Board Pediatric Psychical Therapy (niet betaald)

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

PERRIN - subsidie ZonMw

LEARN2MOVE - subsidie ZonMw

Fitheid bij kinderen met CP - subsidie Phelps Stichting

Participatie van kinderen - subsidie Johanna KinderFonds en KinderFonds AdriaanStichting

n.v.t

n.v.t.

Becher

hoogleraar kinderrevalidatie geneeskunde Vumc, kinder-revalidatiearts

voorzitter Dutch Academy of childhood disability (onbezoldigd), task officer cerebral Palsy van de International Society for prosthetics and orthotics (onbezoldigd), voorzitter medisch comité Wandafonds (onbezoldigd), cursusleider: multi-level behandeling met Botuline toxine bij kinderen met cerebrale parese, ter verbetering van de loopvaardigheid (bezoldigd, financiële ondersteuning van firma Allergan).               

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

Geen patenten, cursusondersteuning firma Allergan t.a.v. behandeling kinderen met cerebrale parese met botuline toxine (botox) in de zin van vergoeding van personele inzet.

n.v.t.

Voorman

kinder-revalidatiearts Merem - RC De Trappenberg

deelname werkgroep Cerebrale parese (niet betaald)

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

Buizer

kinder-revalidatiearts

geen

geen

geen

geen

geen

geen

geen

Rameckers

Onderzoeker Aselante kinderen, valkenburg

Inhoudelijk coordinator Avansplus MSPT opleiding

onderzoeker en docentfunctie (betaald)

geen

geen

geen

geen

geen

geen

Hilberink

Lid kernwerkgroep

 

geen

geen

Zelf volwassene met Cerale Parese, maar richtlijn richt zich op kinderen.

geen

Werkzaam bij het Erasmus MC, de Transition &Lifespan Research Group

geen

Vermeulen

Kinderneuroloog VUmc Amsterdam

Lid Raad van Toezicht Stichting Heliomare (vergoeding gaat naar het VUmc)

geen

geen

geen

Jack Rabbit foundation: Onderzoek naar taalbegrip bij kinderen met een ernstige cerebrale parese.

Phelps stichting (2008043): Onderzoek naar taalbegrip bij kinderen met een ernstige cerebrale parese.

ONWAR meertfonds: ABIP-2011-23: Fetal brain imaging, imaging Phelps stichting, Revalidatie fonds, Johanna Kinderfonds: baclofen treatment in dystonic cerebral palsy: a randomized clinical trial (VUmc MUMC)

2013015: implementatie van C-BiLLT voor gebruik in klinische setting.

geen

geen

Inbreng patiëntenperspectief

Er werd aandacht besteed aan het patiëntenperspectief door twee afgevaardigden van de Vereniging van en voor mensen met een aangeboren lichamelijke handicap (BOSK) in de werkgroep. De BOSK is tevens gevraagd een knelpunt te benoemen en dit knelpunt is bewerkt tot een uitgangsvraag (zie module 'Begeleiding transitie naar volwassenheid'). Daarnaast is de conceptrichtlijn voor commentaar voorgelegd aan de BOSK.

Methode ontwikkeling

Evidence based

Implementatie

Naar aanleiding van de publicatie van de richtlijn in 2006 zijn er twee projecten uitgevoerd om de aanbevelingen te implementeren: (i) Richtlijn CP in praktijk en (ii) Richtlijn CP in praktijk-2. In deze projecten is een landelijk netwerk opgebouwd van mensen met CP en hun ouders, onderzoekers en ervaren zorgverleners (knowledge brokers) in revalidatieteams voor personen met CP. De aanbevelingen zijn naar de dagelijkse praktijk vertaald door de uitwisseling van kennis en ervaring in het netwerk. Implementatie van de aanbevelingen in de praktijk wordt in het netwerk begeleid en implementatie-ervaringen worden uitgewisseld (zie http://www.cp-research.nl). In april 2014 is door BOSK, De Hoogstraat Revalidatie en de afdeling revalidatiegeneeskunde van het VUmc, de onafhankelijke stichting CP-Net opgericht (zie http://www.cp-net.nl). Inmiddels hebben 27 multidisciplinaire revalidatieteams verbonden aan revalidatiegeneeskundige afdelingen zich aangesloten. Het is de bedoeling de nieuwe aanbevelingen in de richtlijn opnieuw te vertalen naar de dagelijkse praktijk en via CP-Net de implementatie te ondersteunen. Daarnaast zal er aandacht besteed worden aan de nieuwe aanbevelingen via scholing voor revalidatieartsen in opleiding (CP werkgroep van de VRA), en het D-ACD congres (zie http://www.dutch-acd.nl). Financiële ondersteuning moet aangevraagd worden om verdere implementatie activiteiten te bekostigen.

 

Gelijktijdig met het ontwikkelen van de conceptrichtlijn werden er interne kwaliteitsindicatoren ontwikkeld om het toepassen van de richtlijn in de praktijk te volgen en te versterken.

Werkwijze

Knelpuntenanalyse

Tijdens de voorbereidende fase inventariseerden de werkgroep en de adviseur de knelpunten. De werkgroep beoordeelde de aanbevelingen uit de eerdere richtlijn (VRA 2006) op noodzaak tot revisie. Tevens zijn er knelpunten aangedragen door de Vereniging van en voor mensen met een aangeboren lichamelijke handicap  (BOSK). De werkgroep stelde vervolgens een long list met knelpunten op en prioriteerde de knelpunten op basis van: (1) klinische relevantie, (2) de beschikbaarheid van (nieuwe) evidence van hoge kwaliteit, (3) en de te verwachten impact op de kwaliteit van zorg.

 

Uitgangsvragen en uitkomstmaten

Op basis van de uitkomsten van de knelpuntenanalyse en prioritering zijn door de werkgroep de definitieve uitgangsvragen vastgesteld (zeven revisies en drie nieuwe uitgangsvragen). Vervolgens inventariseerde de werkgroep per uitgangsvraag welke uitkomstmaten voor de patiënt relevant zijn, waarbij zowel naar gewenste als ongewenste effecten werd gekeken. De werkgroep waardeerde deze uitkomstmaten volgens hun relatieve belang als kritiek, belangrijk en onbelangrijk. Tevens definieerde de werkgroep, voor zover mogelijk, wat zij voor een bepaalde uitkomstmaat een klinisch relevant verschil vond, dat wil zeggen wanneer de verbetering in uitkomst een verbetering voor de patiënt is.

 

Strategie voor zoeken en selecteren van literatuur

Als eerste werden de searches voor de afzonderlijke modules op hoofdlijnen geactualiseerd voor de periode vanaf 2006. Hierbij werden de searches van de oude richtlijn herhaald, waarbij met sensitieve zoekfilters werd gelimiteerd op systematische reviews en/of gerandomiseerde klinische studies. Ook is er nog een algemene search gedaan naar systematische reviews in Medline en de Cochrane Library. De resultaten van deze searches zijn gebruikt bij het bepalen van de noodzaak tot revisie en de prioritering. Een overzicht van de zoekstrategieën per module zijn te vinden in de zoekverantwoording oriënterende search Revisie - actualisatie per module in desbetreffend aanverwant.

 

Vervolgens werd voor de afzonderlijke uitgangsvragen aan de hand van specifieke zoektermen gezocht naar gepubliceerde wetenschappelijke studies in (verschillende) elektronische databases. Tevens werd aanvullend gezocht naar studies aan de hand van de literatuurlijsten van de geselecteerde artikelen. In eerste instantie werd gezocht naar studies met de hoogste mate van bewijs. De werkgroepleden selecteerden de via de zoekactie gevonden artikelen op basis van vooraf opgestelde selectiecriteria. De geselecteerde artikelen werden gebruikt om de uitgangsvraag te beantwoorden. De databases waarin is gezocht, de zoekstrategieën en de gehanteerde selectiecriteria zijn te vinden in de module van desbetreffende uitgangsvraag. De geselecteerde artikelen werden gebruikt om de uitgangsvraag te beantwoorden.

 

Kwaliteitsbeoordeling individuele studies

Individuele studies werden systematisch beoordeeld, op basis van op voorhand opgestelde methodologische kwaliteitscriteria, om zo het risico op vertekende studieresultaten (bias) te kunnen inschatten. Deze beoordelingen kunt u vinden in de methodologische checklijsten.

 

Samenvatten van de literatuur

De relevante onderzoeksgegevens van alle geselecteerde artikelen werden overzichtelijk weergegeven in evidencetabellen. De belangrijkste bevindingen uit de literatuur werden beschreven in de samenvatting van de literatuur. Bij voldoende overeenkomsten tussen de studies werden de gegevens ook kwantitatief samengevat (meta-analyse) met behulp van Review Manager 5.

 

Beoordelen van de kracht van het wetenschappelijke bewijs

A)    Voor interventievragen

De kracht van het wetenschappelijke bewijs werd bepaald volgens de GRADE-methode. GRADE staat voor ‘Grading Recommendations Assessment, Development and Evaluation’ (zie http://www.gradeworkinggroup.org/) (Atkins et al, 2004).

 

GRADE onderscheidt vier gradaties voor de kwaliteit van het wetenschappelijk bewijs: hoog, matig, laag en zeer laag. Deze gradaties verwijzen naar de mate van vertrouwen in de literatuurconclusie (WHO Handbook for guideline development). 

 

GRADE

Definitie

Hoog

  • er is veel vertrouwen dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie;
  • het is zeer onwaarschijnlijk dat de literatuurconclusie verandert als er verder onderzoek wordt gedaan.

Matig

  • er is matig vertrouwen dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie;
  • het is mogelijk dat de conclusie verandert als er verder onderzoek wordt gedaan.

Laag

  • er is beperkt vertrouwen dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie;
  • het is waarschijnlijk dat de conclusie verandert als er verder onderzoek wordt gedaan.

Zeer laag

  • er is weinig vertrouwen dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie;
  • de conclusie is zeer onzeker.

 

B)    Voor vragen over de waarde van diagnostische tests, schade of bijwerkingen, etiologie en prognose.

Bij dit type vraagstelling kan GRADE (nog) niet gebruikt worden. De bewijskracht van de conclusie is bepaald volgens de gebruikelijke EBRO-methode (van Everdingen et al, 2004).

 

C)    Voor vragen over de waarde van meet- of classificatie-instrumenten.

Bij dit type vraagstelling kan GRADE noch de EBRO-methode worden gebruikt. Deze instrumenten werden beoordeeld op validiteit, intra- (test-hertest) en inter-beoordelaarsbetrouwbaarheid, responsiviteit (alleen bij meetinstrumenten) en bruikbaarheid in de praktijk. Bij ontbreken van een gouden standaard, werd een beoordeling van de bewijskracht van literatuurconclusies achterwege gelaten.

 

Formuleren van de conclusies

Voor vragen over de waarde van diagnostische tests, schade of bijwerkingen, etiologie en prognose is het wetenschappelijke bewijs samengevat in een of meerdere conclusies, waarbij het niveau van het meest relevante bewijs is weergegeven.

Bij interventievragen verwijst de conclusie niet naar één of meer artikelen, maar wordt getrokken op basis van alle studies samen (body of evidence). Hierbij maakten de werkgroepleden de balans op van elke interventie. Bij het opmaken van de balans werden de gunstige en ongunstige effecten voor de patiënt afgewogen.

 

Overwegingen

Voor een aanbeveling zijn naast het wetenschappelijke bewijs ook andere aspecten belangrijk, zoals de expertise van de werkgroepleden, patiëntenvoorkeuren, kosten, beschikbaarheid van voorzieningen of organisatorische zaken. Deze aspecten worden, voor zover geen onderdeel van de literatuursamenvatting.

 

Formuleren van aanbevelingen

De aanbevelingen geven een antwoord op de uitgangsvraag en zijn gebaseerd op het beschikbare wetenschappelijke bewijs en de belangrijkste overwegingen.

 

Randvoorwaarden (Organisatie van zorg)

In de knelpuntenanalyse en bij de ontwikkeling van de richtlijn is expliciet rekening gehouden met de organisatie van zorg: alle aspecten die randvoorwaardelijk zijn voor het verlenen van zorg (zoals coördinatie, communicatie, (financiële) middelen, menskracht en infrastructuur). Randvoorwaarden die relevant zijn voor het beantwoorden van een specifieke uitgangsvraag maken onderdeel uit van de overwegingen bij de bewuste uitgangsvraag.

 

Indicatorontwikkeling

Gelijktijdig met het ontwikkelen van de conceptrichtlijn werden er interne kwaliteitsindicatoren ontwikkeld om het toepassen van de richtlijn in de praktijk te volgen en te versterken. Meer informatie over de methode van indicatorontwikkeling is op te vragen bij het Kennisinstituut van Medisch Specialisten (secretariaatkims@demedischspecialist.nl).

 

Kennislacunes

Tijdens de ontwikkeling van deze richtlijn is systematisch gezocht naar onderzoek waarvan de resultaten bijdragen aan een antwoord op de uitgangsvragen. Bij elke uitgangsvraag is door de werkgroep nagegaan of er (aanvullend) wetenschappelijk onderzoek gewenst is. Een overzicht van aanbevelingen voor nader/vervolgonderzoek staat in de aanverwant ‘Kennislacunes’.

 

Commentaar- en autorisatiefase

De conceptrichtlijn werd aan de betrokken (wetenschappelijke) verenigingen voorgelegd voor commentaar. De commentaren werden verzameld en besproken met de werkgroep. Naar aanleiding van de commentaren werd de conceptrichtlijn aangepast en definitief vastgesteld door de werkgroep. De definitieve richtlijn werd aan de betrokken (wetenschappelijke) verenigingen voorgelegd voor autorisatie en door hen geautoriseerd.

 

Implementatie

In de verschillende fasen van de richtlijnontwikkeling is rekening gehouden met de implementatie van de richtlijn en de praktische uitvoerbaarheid van de aanbevelingen. Daarbij is uitdrukkelijk gelet op factoren die de invoering van de richtlijn in de praktijk kunnen bevorderen of belemmeren.

Zoekverantwoording

Zoekacties zijn opvraagbaar. Neem hiervoor contact op met de Richtlijnendatabase.