Uitgangsvraag

Wat is de waarde van orthopedische chirurgie voor het behoud of verbetering van mobiliteit bij kinderen met een spastische cerebrale parese?

Aanbeveling

Overweeg chirurgische behandeling ter behoud of verbetering van loopvaardigheid (GMFCS II en III) bij kinderen met een spastische cerebrale parese in de (pre)puberteit:

  • Stel een indicatie voor chirurgie uitsluitend in multidisciplinair specialistisch en paramedisch verband (zie voor samenstelling van het multidisciplinair team de submodule Chirurgie bij heup(sub)luxatie).
  • Maak bij indicatiestelling gebruik van gangbeeldanalyse en beoordeling van de hele kinematische keten van het been (bekken tot en met voet)
  • Informeer de cliënt en ouders/ verzorgers over de langdurige revalidatie en de noodzaak voor continue training en preventie van overgewicht om de loopvaardigheid te behouden.
  • Neem een behandelbeslissing in nauw overleg met de cliënt en ouders/ verzorgers rekening houdend met de draagkracht van kind en gezin/context.
  • Streef naar een concreet functioneel doel op activiteitenniveau en leg dit vast in het patiëntendossier.
  • Wees terughoudend met verlenging van de m. triceps surae in verband met verlies van kracht en loopduur in volwassenheid.
  • Zorg voor goede communicatie tussen operateur en betrokken revalidatiearts, en een goed revalidatie na-traject.
  • Registreer de behandeling en behandelresultaten in het landelijk register voor personen met cerebrale parese.

 

Wees terughoudend bij de toepassing van chirurgie bij kinderen met GMFCS IV en V ter behoud of verbetering van mobiliteit:

  • Over chirurgische behandeling voor behoud of verbetering van mobiliteit bij GMFCS IV en V kinderen (liggen, zitten, staan) zijn geen gegevens beschikbaar in de literatuur. Slechts op individueel niveau in een multidisciplinair specialistisch en paramedisch team (zie voor samenstelling van het multidisciplinair team de submodule Chirurgie bij heup(sub)luxatie) kunnen doelen in samenspraak met ouders/verzorgers geformuleerd worden.
  • Registreer de behandeling en behandelresultaten in het landelijk register voor personen met cerebrale parese.

Inleiding

Chirurgie (spierverlengingen en osteotomieën) om de mobiliteit van kinderen met CP te verbeteren wordt regelmatig verricht en is voor geselecteerde kinderen op korte termijn effectief. Niet alleen verbeteren gangbeeldparameters maar ook lijkt de loopsnelheid en actieradius toe te nemen en wordt het lopen efficiënter. Sinds de laatste richtlijn hierover (VRA 2006) is er meer informatie over de effecten van dit type behandeling beschikbaar gekomen. Deze richtlijnmodule is gericht op het verbeteren van de indicatiestelling, de juiste selectie van patiëntencategorieën (GMFCS-klassen), en het beschrijven van de precieze functionele mobiliteitswinst en lange termijn winst van deze chirurgie.

Conclusies

Zeer laag

GRADE

Er zijn enige aanwijzingen dat chirurgie aan de onderste extremiteiten (SEMLS, single-event multilevel surgery; combinaties van weke delen chirurgie en/ of botchirurgie) de mobiliteit (ICF definitie) bij kinderen met spastische cerebrale parese gunstig kan beïnvloeden (behoud of verbetering van mobiliteit).

 

Gegevens met betrekking tot kinderen met ernstige cerebrale parese (GMFCS IV-V) zijn schaars. Een vergelijking met geen operatie (natuurlijk beloop) ontbreekt.

 

Vanwege een gebrek aan directe ‘head-to-head’ trials is een conclusie met betrekking tot eventuele verschillen in effectiviteit tussen de diverse SEMLS interventies niet mogelijk.

 

Bronnen (McGinley, 2012; Lamberts, 2016; Harvey, 2007; Yu, 2015; Terjesen, 2015; Shore, 2013; Rutz, 2012; Harvey, 2012; Blumetti, 2012; Leidinger, 2011; Heimkes, 2011; Mitsiokapa, 2010; Lee, 2010; Godwin, 2009)

 

Zeer laag

GRADE

Er zijn aanwijzingen dat chirurgie aan de onderste extremiteiten (SEMLS) gepaard kan gaan met een aanzienlijk risico op ernstige complicaties bij kinderen met spastische cerebrale parese.

 

Gegevens met betrekking tot kinderen met ernstige cerebrale parese (GMFCS IV-V) zijn schaars. Een vergelijking met geen operatie (natuurlijk beloop) ontbreekt.

 

Bronnen (Blumetti, 2012; Leidinger, 2011; Mitsiokapa, 2010)

Samenvatting literatuur

Er werden (vrijwel) geen gerandomiseerde onderzoeken (RCT’s), vergelijkende (gecontroleerde) observationele onderzoeken of SR’s van vergelijkend onderzoek gevonden. Studies waarin operatief ingrijpen wordt vergeleken met standaardzorg ontbreken derhalve vrijwel volledig. De literatuurzoekactie leverde twee recente systematische reviews (SR’s) van goede kwaliteit (McGinley, 2012; Lamberts, 2016; zie risk of bias tabellen). Beide SR’s onderzoeken de waarde van SEMLS (single-event multilevel surgery) bij kinderen met spastische cerebrale parese. SEMLS wordt hierbij gedefinieerd als twee of meer chirurgische procedures (weke delen chirurgie en/ of botchirurgie) op twee of meer anatomische niveaus, uitgevoerd in een enkele operatie. De SR van McGinley (2012) dekt de literatuur tot oktober 2010 en beschrijft uitkomstmaten die relevant zijn binnen de ICF (International Classification of Functioning, Disability and Health). De SR van Lamberts (2016) is van recenter datum (zoekdatum december 2015) maar beperkt zich tot een analyse van gangbeeldparameters, en vormt daarmee een aanvulling op de SR van McGinley.

 

McGinley (2012) includeert 31 onderzoeken gepubliceerd tussen 1985 en oktober 2010 (zoekdatum). De studies variëren sterk in onderzoeksopzet, studieomvang, leeftijd van de patiënten, chirurgische interventies, revalidatiestrategie, uitkomstmaten en methodologische kwaliteit (zie evidence-tabellen). Het merendeel (58%) van de studies betreft retrospectieve cohortstudies zonder controlegroep. Dertien studies zijn prospectief, waarvan vijf met een controlegroep. De methodologische kwaliteit werd bepaald met een gevalideerd instrument ter beoordeling van niet-gerandomiseerd onderzoek (MINORS, Methodological index for non-randomized studies; Slim 2003). De kwaliteit van de niet-vergelijkende studies was overwegend laag (MINORS-score 4 tot 12 bij een maximale score van 16), terwijl de enkele vergelijkende studies van redelijke kwaliteit waren (MINORS-score 15 tot 19 bij een maximale score van 24; zie evidence-tabellen). De SR van McGinley is aangevuld met twaalf originele onderzoeken gepubliceerd na de zoekdatum SR van McGinley (2012): niet-vergelijkend, meestal retrospectief, observationeel onderzoek. De belangrijkste studiekarakteristieken en resultaten zijn opgenomen in de evidence-tabellen. De kwaliteit van de aanvullende studies is overwegend laag

 

McGinley concludeert terecht dat meta-analyses niet verantwoord zijn vanwege onacceptabele klinische en methodologische heterogeniteit, met name door verschillen in patiënten karakteristieken, (combinaties van) operatieve technieken, (definitie van) uitkomstmaten, en methodologische kwaliteit. Naast het ontbreken van een controlegroep worden de meeste studies gekenmerkt door een geringe studieomvang, de studieomvang varieert tussen 10 en 156 en bij 70% van de studies worden minder dan 50 patiënten gevolgd. De gemiddelde leeftijd van de patiënten varieert tussen 6 jaar en 21 jaar, en follow-up varieert tussen 9 maanden en 23 jaar. Patiëntengroep en indicatiestelling worden veelal slecht beschreven. Achtentwintig onderzoeken (65% van totaal aantal studies) hebben betrekking op personen met milde cerebrale parese (GMFCS I-III), terwijl slechts een studie zich specifiek richt op personen met ernstige cerebrale parese (GMFCS IV-V). De geïncludeerde literatuur beslaat een groot aantal verschillende (combinaties van) chirurgische procedures. Het gemiddelde aantal chirurgische procedures varieert tussen 3 en 12.

 

De recente SR van Lamberts (2016) analyseert de effecten van SEMLS op gangbeeldparameters en vormt daarmee een aanvulling op de SR van McGinley (2012). De SR includeert 24 studies waaronder 18 niet-vergelijkende cohortstudies, en 6 vergelijkende studies (5 cohortstudies waarvan 2 met enige matching tussen de groepen; en 1 RCT) bij kinderen met milde spastische cerebrale parese (GMFCS I-III). De enige geïncludeerde RCT (Dreher, 2012) is tevens de enige studie die een interventie (distale rectus femoris transfer) vergelijkt met standaard zorg (geen distale rectus femoris transfer). Lamberts (2016) brengt verscheidene gangbeeldparameters in kaart waaronder spatiotemporele parameters inclusief de loopsnelheid, die wordt gerapporteerd in 17 studies (zie evidence tabellen voor een overzicht van de resultaten). Ook hier concluderen de auteurs terecht dat meta-analyse niet verantwoord is, met name door verschillen tussen de interventies en patiëntenpopulaties (indicatiestelling).

 

Mobiliteit (cruciale uitkomstmaat)

Interpretatie van de onderzoeksresultaten wordt bemoeilijkt door de grote verschillen tussen de interventies en patiënten populaties (indicatiestelling), maar met name ook door de geringe studieomvang en het ontbreken van een controle voor natuurlijk beloop. Meta-analyse (pooling) van effectschatters is niet verantwoord, maar wel kan enig inzicht in de effectiviteit van SEMLS worden ontleend aan een overzicht van de richting waarin SEMLS de mobiliteit beïnvloedt in de individuele studies: verbetering of verslechtering, of geen verandering, ten opzichte van de preoperatieve situatie (Tabel 1). Tabel 1 geeft voor de voor mobiliteit (ICF definitie) relevante uitkomstmaten een globale indruk van de invloed van SEMLS op mobiliteit. Hierbij is geen rekening gehouden met verschillen tussen de individuele studies in bijvoorbeeld patiëntkarakteristieken en studiekwaliteit. Een meerderheid van de studies geeft een statistisch significante verbetering in mobiliteit te zien na SEMLS, maar regelmatig wordt ook geen verbetering in mobiliteit waargenomen, en er lijken aanzienlijke verschillen te bestaan tussen resultaten verkregen met de verschillende meetinstrumenten. Gemeten met de FAQ (Gillette Functional Assessment Questionnaire), FMS (Functional Mobility Scale) of GMFCS (Gross Motor Function Classification System) lijkt er sprake van een duidelijke tendens voor een positief effect van SEMLS op de mobiliteit. Resultaten verkregen met de GMFM (Gross Motor Function Measure) of door het meten van spatiotemporele gangbeeldparameters geven echter een gemengd beeld, en met deze meetinstrumenten wordt regelmatig geen effect van SEMLS op mobiliteit gemeten.

 

Tabel 1. Globaal overzicht van het effect van SEMLS op mobiliteit. Vanwege grote klinische en methodologische heterogeniteit is meta-analyse (pooling) van effectschatters niet verantwoord, en wordt in de tabel slechts de richting van het effect gerapporteerd.

McGinley 2012 and supplementary studies – SEMLS Summary of reported study outcomes*

Outcome

Number of studies:

Total

Number of studies: Improveda

Number of studies:

Unchanged

Number of studies:

Declineda

GaitTempSpatial

15

8

6

1

GMFM

8*12

3*12

4

0

GMPM

1

1(some)

1(some)

0

FAQ

3

3

0

0

FMS

8*1,2,3,4,8,9

6*1,2,3,8,9

2*3,4

0

PEDI

1

1(some)

1(some)

0

WeeFIM

1

0

1

0

GMFCS

8*1,5,7,10,11,12

6*7,10,11,12

3*1,5,11

1*1

PODCI

3*6

2*6

1*6

0

Mobility goals

1*4

0

1*4

0

Foot notes: aStatistically significant results (p<0.05). MCID, minimal clinically important difference; GMFM, Gross Motor Function Measure; GMPM, Gross Motor Performance Measure; FAQ, Gillette Functional Assessment Questionnaire; FMS, Functional Mobility Scale; PEDI, Pediatric Evaluation of Disability Inventory;WeeFIM, Functional IndependenceMeasure for Children; GMFCS, Gross Motor Function Classification System; PODCI, Pediatric Outcomes Data Collection Instrument. *Data of McGinley (2012) extended with data from supplementary studies as indicated: *1 Harvey (2007): FMS improved at 2 years follow-up (5m, 50m, 500m); 88% patients GMFCS III remained GMFCS III (2 years follow-up), but 86% of patients GMFCS I-II became GMFCS III; *2 Yu (2015): high risk of bias; FMS assessed at multiple timepoints and only maximum change with respect to baseline reported; *3 Harvey (2012): responder analysis (FMS ≥1 level change) at 5 years follow-up for GMFCS subgroup I+II and III, with highest% improved for GMFCS III and FMS 5m; FMS improved in some patients and was unchanged in most patients; *4 Blumetti (2012): FMS scores remained the same in most (95%) of patients (GMFCS IV); 64% of patients did not reach pre-determined goals (ability to do standing transfers, and to do supported walking), there was a decrease in number of patients able to perform standing transfers (p=0.07; not significant) and to do supported walking (p=0.69; not significant); *5 Rutz (2012): at 5 years follow-up GMFCS level was unchanged in 95% of patients (GMFCS II-III; 5% improved 1 level); *6 Lee (2010): high drop-out (34%); FAQ, transfers/basic mobility, sports/physical activity, and global function subscales of PODCI significantly improved (comfort/pain, and happiness subscales worsened but this was not statistically significant); *7 Godwin (2009): 50% of all patients (GMFCS I-V) improved at least 1 level GMFCS, with subgroup GMFCS I not changing and subgroup GMFCS V only showing change (improvement) in 25% of patients; *8 Terjesen (2015): FMS improved from preoperative score for all 3 distances (21% improved by ≥ 1 category when walking 5 m, 26% at 50 m, and 47% when walking 500 m); *9 Shore (2013): FMS improvement at 5, 50, and 500 m (p<0.001), with no patient experiencing a postoperative decrease in function (52% improved by ≥ 1 category when walking 5 m, 48% at 50 m, and 37% when walking 500 m); largest improvement (57-71%) in GMFCS III and least (0-27%) in GMFCS IV; *10 Leidinger (2011): GMFCS score improved (p < 0.05) in 28 cases (80%), was equal in 6 cases (17%), and worsened in 1 case (3%); *11 Heimkes (2011): GMFCS score improved (p not reported) in 37 cases (52%), was equal in 28 cases (39%), and worsened in 6 cases (8%); *12 Mitsiokapa (2010): GMFM improved from mean score of 71.2 to 83.2 (p not reported); GMFCS score improved (p not reported) in 39 cases (67%), was equal in 19 cases (33%), and worsened in 0 cases.

 

De recente SR van Lamberts (2016) brengt verscheidene gangbeeldparameters in kaart waaronder de loopsnelheid die wordt gerapporteerd in 17 studies (zie evidence-tabellen voor een overzicht van de resultaten). Na SEMLS (follow-up duur 1 tot 9 jaar) wordt vrijwel altijd een toename in loopsnelheid waargenomen, bij vijf studies is er sprake van een statistisch significante en waarschijnlijk klinisch relevante toename in loopsnelheid (toename met 9 tot 15 cm/s ten opzichte van baseline). Bij twee studies neemt de loopsnelheid statistisch significant af (met 10 tot 13 cm/s ten opzichte van baseline) gemeten een jaar na de operatie, maar bij langere follow-up is er sprake van een (lichte) toename in loopsnelheid. Bij de interpretatie van deze resultaten is echter van belang dat er geen controle is voor natuurlijk beloop, en er ook geen genormaliseerde loopsnelheden worden gebruikt. Omdat de gemiddelde preoperatieve leeftijd ligt tussen 8 en 12 jaar is een toename in loopsnelheid te verwachten als natuurlijk beloop, zodat de resultaten niet als een duidelijke aanwijzing voor een mogelijk positief effect van SEMLS op de mobiliteit beschouwd kunnen worden.

 

Vanwege de grote klinische en methodologische heterogeniteit en een gebrek aan directe ‘head-to-head’ trials is een conclusie met betrekking tot eventuele verschillen in effectiviteit tussen de diverse SEMLS-interventies niet mogelijk. Eventuele publicatiebias en het ontbreken van een controlegroep kunnen leiden tot een overschatting van het behandeleffect. Samenvattend vormen de resultaten dan ook niet meer dan een aanwijzing voor een mogelijk positief effect van SEMLS op de mobiliteit bij kinderen met spastische cerebrale parese.

 

Bijwerkingen en complicaties (cruciale uitkomstmaat)

Bijwerkingen en complicaties worden nauwelijks geanalyseerd in de beschikbare literatuur, en zijn derhalve niet opgenomen in de systematische reviews (McGinley, 2012; Lamberts, 2016). Ook in de aanvullende literatuur worden bijwerkingen en complicaties zelden als uitkomstmaat gedefinieerd, en alleen vermeld in Blumetti (2012), Leidinger (2011) en Mitsiokapa (2010). Blumetti (2012) rapporteert complicaties bij 42% van alle patiënten die alleen weke delen-chirurgie ondergingen, en 73% van de patiënten die zowel weke delen- als botchirurgie ondergingen. De belangrijkste complicaties waren neuropraxie (36% van alle patiënten), neuropathische pijn (27%), knie-overstrekking (18%), en drukblaren (14%). Leidinger (2011) combineert extra-articulaire artrodese met weke delen chirurgie, en beschrijft 14 complicaties op een totaal van 51 geopereerde voeten in 35 patiënten. De belangrijkste complicaties waren ‘graft slippage’ (2%), overcorrectie (8%), ondercorrectie (10%), heroptreden van valgus (4%), en tibia fractuur (4%). Avasculaire necrose, infecties, of andere ernstige complicaties werden niet waargenomen. Mitsiokapa (2010) onderzoekt minimaal invasieve weke delen chirurgie en rapporteert drie revisies (5% van alle patiënten) voor recidiverende hamstring en adductor contracturen. Infecties, over-verlenging, zenuwverlammingen of vasculaire complicaties werden niet waargenomen. Het is echter een retrospectieve studie waarbij de auteur zelf de resultaten voor en na operatie heeft bepaald.

 

Kosten

Er is geen literatuur gevonden die kosten(effectiviteit) in kaart brengt.

 

Bewijskracht van de literatuur

De bewijskracht (GRADE-methodiek) is gebaseerd op observationeel onderzoek en start derhalve laag (zie Werkwijze op het tabblad Verantwoording). De bewijskracht is in alle gevallen verlaagd met tenminste een niveau vanwege risk of bias (het ontbreken van een controlegroep; niet-vergelijkend onderzoek). De bewijskracht is derhalve ‘zeer laag’ voor alle vergelijkingen en uitkomstmaten. Naast beperkingen in studieopzet (hoge risk of bias) is er vrijwel altijd ook sprake van (ernstige) imprecisie (onvoldoende studieomvang) en indirectheid (patiëntenpopulatie komt niet (geheel) overeen met de patiëntenpopulatie in de uitgangsvraag).

Zoeken en selecteren

Om de uitgangsvraag te kunnen beantwoorden is er een systematische literatuuranalyse verricht naar de volgende zoekvraag: wat zijn de gunstige en ongunstige effecten van chirurgie aan de onderste extremiteiten (spierverlenging, tenotomie, osteotomie) bij het behoud of verbeteren van mobiliteit (ICF definitie) in vergelijking metgeen operatie bij kinderen met spastische cerebrale parese?

 

Relevante uitkomstmaten

Het domein mobiliteit in de ICF-CY betreft aspecten van houding handhaven (liggen, zitten, staan) en verplaatsen (bijvoorbeeld kruipen, lopen, rolstoel rijden). Kinderen met een spastische cerebrale parese GMFCS I-III hebben zelfstandige loopvaardigheid, kinderen in GMFCS IV kunnen hoogstens staan en gesteund lopen binnenshuis, en kinderen in GMFCS V hebben geen zelfstandige sta- of loopvaardigheid. Het belang van genoemde aspecten van het domein mobiliteit zal variëren in relatie tot de GMFCS-klasse. Daarnaast zijn er op activiteitenniveau meetinstrumenten, die capaciteit meten in een gestandaardiseerde test, die vermogen tot uitvoering van activiteiten meten meestal via vragenlijsten, en die activiteiten meten die uitgevoerd worden in het dagelijks leven (vragenlijsten en bijvoorbeeld accelerometers die de uitgevoerde activiteit registreren). De GMFM is een internationaal gangbaar meetinstrument om de capaciteit van mobiliteit te meten voor alle GMFCS-klassen. De PEDI is een vragenlijst die zowel naar het vermogen tot het uitvoeren van een activiteit vraagt als de werkelijke uitvoering van de activiteit. Specifiek ten aanzien van lopen is loopsnelheid een uitkomstmaat van capaciteit op activiteitenniveau. De 1 en 6 minuten looptest zijn ook metingen van capaciteit van lopen. Gangbeeldparameters zijn metingen op het niveau van lichaamsfuncties. De FMS is een meer gedetailleerd classificatiesysteem van de wijze van verplaatsing op korte afstand (5 meter), middellange afstand (50 meter, equivalent voor rond het huis, in school) en langere afstand (500 meter, equivalent voor verplaatsing buitenshuis). Het is daarmee een classificatie die meer gevoelig is voor verandering dan de GMFCS.

 

De werkgroep achtte mobiliteit (ICF definitie), gemeten met de meetinstrumenten GMFM (Gross Motor Function Measure), PEDI (Pediatric Evaluation of Disability Inventory) en de FMS (Functional Mobility Scale) en de parameters loopduur/ loopafstand, een cruciale uitkomstmaat. De GMFCS is een classificatie-instrument voor de ernst van cerebrale parese en niet gevoelig om veranderingen in mobiliteit te meten, maar de werkgroep is van mening dat bij afwezigheid van een ‘echte’ maat voor mobiliteit, veranderingen in GMFCS beschouwd kunnen worden als een, zij het ongevoelige, indicator voor veranderingen in mobiliteit. Bijwerkingen/complicaties en kosten werden benoemd als belangrijke uitkomstmaten voor de besluitvorming.

 

Tenzij anders vermeld werden de door de internationale GRADE working group voorgestelde default grenzen gehanteerd voor klinische relevantie: een verschil in relatief risico van 25% bij dichotome uitkomstmaten, en een verschil van een halve standaarddeviatie voor continue uitkomstmaten.

 

Zoeken en selecteren (Methode)

In de databases Medline (via OVID) en Embase (via Embase.com) is op 8 februari 2017 met relevante zoektermen gezocht vanaf het jaar 1990 naar (systematische reviews van) onderzoek naar de waarde van chirurgie ter behoud of verbetering van mobiliteit (ICF definitie) bij kinderen met spastische cerebrale parese. De zoekverantwoording is weergegeven onder het tabblad Verantwoording. De literatuurzoekactie leverde 729 treffers op. Studies werden geselecteerd op grond van de volgende selectiecriteria: systematische review of origineel en (bij voorkeur) vergelijkend onderzoek naar chirurgie aan de onderste extremiteiten, ter behoud of verbetering van mobiliteit (ICF definitie), bij kinderen met CP, verschenen na 2005, minimaal twintig personen per interventiegroep en minimaal twee jaar follow-up. Studies naar heupchirurgie vallen onder de submodule Chirurgie bij heup(sub)luxatie en zijn hier uitgesloten. Op basis van titel en abstract werden in eerste instantie 25 studies voorgeselecteerd. Na raadpleging van de volledige tekst, werden vervolgens 11 studies geëxcludeerd (zie exclusietabel onder het tabblad Verantwoording), en 14 studies definitief geselecteerd.

 

In totaal zijn veertien onderzoeken opgenomen in de literatuuranalyse, waaronder twee systematische reviews (McGinley, 2012; Lamberts, 2016). Voor de beoordeling van de individuele studieopzet (risk of bias) van de studies geïncludeerd in de SR’s wordt verwezen naar de respectievelijke systematische reviews. De beoordeling van de individuele studieopzet (RoB, risk of bias) van de aanvullende studies is opgenomen in de risk of bias tabellen. De belangrijkste studiekarakteristieken en resultaten van de SR’s en aanvullende studies zijn opgenomen in de evidence-tabellen.

Referenties

  1. Al-Aubaidi Z, Lundgaard B, Pedersen NW. Anterior distal femoral hemiepiphysiodesis in the treatment of fixed knee flexion contracture in neuromuscular patients. J Child Orthop. 2012;6(4):313-8. doi: 10.1007/s11832-012-0415-1. Epub 2012 Jul 14. PubMed PMID: 23904898; PubMed Central PMCID: PMC3425703.
  2. Blumetti FC, Wu JC, Bau KV, et al. Orthopedic surgery and mobility goals for children with cerebral palsy GMFCS level IV: what are we setting out to achieve? J Child Orthop. 2012;6(6):485-90. doi: 10.1007/s11832-012-0454-7. Epub 2012 Nov 20. PubMed PMID: 24294311.
  3. Dreher T, Götze M, Wolf SI, et al. Distal rectus femoris transfer as part of multilevel surgery in children with spastic diplegia--a randomized clinical trial. Gait Posture. 2012;36(2):212-8. doi: 10.1016/j.gaitpost.2012.02.017. Epub 2012 Mar 15. PubMed PMID: 22425637.
  4. Godwin EM, Spero CR, Nof L, et al. The gross motor function classification system for cerebral palsy and single-event multilevel surgery: is there a relationship between level of function and intervention over time? J Pediatr Orthop. 2009;29(8):910-5. doi: 10.1097/BPO.0b013e3181c0494f. PubMed PMID: 19934708.
  5. Gómez-Andrés D, Pulido-Valdeolivas I, Martín-Gonzalo JA, et al. (External evaluation of gait and functional changes after a single-session multiple myofibrotenotomy in school-aged children with spastic diplegia). Rev Neurol. 2014;58(6):247-54. Spanish. PubMed PMID: 24610691.
  6. Gomez-Andres, D., et al. "(External evaluation of gait and functional changes after a single-session multiple myofibrotenotomy in school-aged children with spastic diplegia)." Rev Neurol. 2014;58(6): 247-254.
  7. Harvey A, Graham HK, Morris ME, et al. The Functional Mobility Scale: ability to detect change following single event multilevel surgery. Dev Med Child Neurol. 2007;49(8):603-7. PubMed PMID: 17635206.
  8. Harvey A, Rosenbaum P, Hanna S, et al. Longitudinal changes in mobility following single-event multilevel surgery in ambulatory children with cerebral palsy. J Rehabil Med. 2012;44(2):137-43. doi: 10.2340/16501977-0916. PubMed PMID: 22266600.
  9. Heimkes B, Martignoni K, Utzschneider S, et al. Soft tissue release of the spastic hip by psoas-rectus transfer and adductor tenotomy for long-term functional improvement and prevention of hip dislocation. J Pediatr Orthop B. 2011;20(4):212-21. doi: 10.1097/BPB.0b013e328344c529. PubMed PMID: 21659955.
  10. Lamberts RP, Burger M, du Toit J, et al. A Systematic Review of the Effects of Single-Event Multilevel Surgery on Gait Parameters in Children with Spastic Cerebral Palsy. PLoS One. 2016;11(10):e0164686. doi: 10.1371/journal.pone.0164686. eCollection 2016. Review. PubMed PMID: 27755599.
  11. Lee KM, Chung CY, Park MS, et al. Level of improvement determined by PODCI is related to parental satisfaction after single-event multilevel surgery in children with cerebral palsy. J Pediatr Orthop. 2010;30(4):396-402. doi: 10.1097/BPO.0b013e3181da855f. PubMed PMID: 20502242.
  12. Leidinger B, Heyse TJ, Fuchs-Winkelmann S, et al. Grice-Green procedure for severe hindfoot valgus in ambulatory patients with cerebral palsy. J Foot Ankle Surg. 2011;50(2):190-6. doi: 10.1053/j.jfas.2010.12.014. PubMed PMID: 21354003.
  13. Mansour T, Derienne J, Daher M, et al. Is percutaneous medial hamstring myofascial lengthening as anatomically effective and safe as the open procedure? J Child Orthop. 2017;11(1):15-19. doi: 10.1302/1863-2548-11-160175. PubMed PMID: 28439304; PubMed Central PMCID: PMC5382331.
  14. Mansour, T, et al. "Is percutaneous medial hamstring myofascial lengthening as anatomically effective and safe as the open procedure? Impact of Selective Percutaneous Myofascial Lengthening (SPML) on Quality of Life in Children with Cerebral Palsy. Effects of myofascial release and other advanced myofascial therapies on children with cerebral palsy: six case reports." J Child Orthop. 2017;11(1):15-19.
  15. McGinley JL, Dobson F, Ganeshalingam R, et al. Single-event multilevel surgery for children with cerebral palsy: a systematic review. Dev Med Child Neurol. 2012;54(2):117-28. doi: 10.1111/j.1469-8749.2011.04143.x. Epub 2011 Nov 24. Review. PubMed PMID: 22111994.
  16. Mitsiokapa EA, Mavrogenis AF, Skouteli H, et al. Selective percutaneous myofascial lengthening of the lower extremities in children with spastic cerebral palsy. Clin Podiatr Med Surg. 2010;27(2):335-43. doi: 10.1016/j.cpm.2009.12.005. PubMed PMID: 20470962.
  17. Rutz E, Tirosh O, Thomason P, et al. Stability of the Gross Motor Function Classification System after single-event multilevel surgery in children with cerebral palsy. Dev Med Child Neurol. 2012;54(12):1109-13. doi: 10.1111/dmcn.12011. Epub 2012 Oct 16. PubMed PMID: 23067343.
  18. Shore BJ, Smith KR, Riazi A, et al. Subtalar fusion for pes valgus in cerebral palsy: results of a modified technique in the setting of single event multilevel surgery. J Pediatr Orthop. 2013;33(4):431-8. doi: 10.1097/BPO.0b013e31827d0afa. PubMed PMID: 23653034.
  19. Slim K, Nini E, Forestier D, et al. Methodological index for non-randomized studies (minors): development and validation of a new instrument. ANZ J Surg. 2003;73(9):712-6. PubMed PMID: 12956787.
  20. Terjesen T, Lofterød B, Skaaret I. Gait improvement surgery in ambulatory children with diplegic cerebral palsy. Acta Orthop. 2015;86(4):511-7. doi: 10.3109/17453674.2015.1011927. Epub 2015 Jan 30. PubMed PMID: 25637100.
  21. Ulzibat (2004). Efficiency of application of gradual fibrotomy under prof. Ulzibat V.B. in rehabilitation of patients with pathology of locomotor apparatus. Link: http://terramed.md/en/services_en/policlinic/the-gradual-fibrotomy-under-prof-ulzibat-v-b-institute-of-clinical-rehabilitilogy-tula/ (geraadpleegd 18 dec 2017).
  22. VRA (2006). Vereniging van Revalidatieartsen. Diagnostiek en behandeling van kinderen met spastische Cerebrale Parese. Bron: zie Richtlijnendatabase (revisie 2015; geraadpleegd op 9 november 2017).
  23. Yu S, Rethlefsen SA, Wren TA, et al. Long-term ambulatory change after lower extremity orthopaedic surgery in children with cerebral palsy: a retrospective review. J Pediatr Orthop. 2015;35(3):285-9. doi: 10.1097/BPO.0000000000000251. PubMed PMID: 24978124.

Evidence tabellen

Research question: What is the value of lower extremity surgery to maintain mobility (ICF definition) in children with cerebral palsy?

McGinley 2012 - SEMLS

 

Reference

Study design

Patients

(N)

GMFCS level

Mean age at surgery in yrs (range)

Surgical procedure (mean nr)

Mean duration of follow-up in months

MINORS score

Norlin 1985

Retro

40

I-V

9 (3 to 15)

SEMLS, ST (NR)

23

4

Nene 1993

Retro

18

I-III

13 (8 to 16)

SEMLS, Mixed (6)

24

6

Abel 1999

Prosp

30

I-III

9 (4 to 20)

SEMLS, ST (3)

9

12

Granata 2000

Prosp

40

I-III

8 (4 to 15)

SEMLS, ST (NR)

9

9

Sayli 2000

Retro

16

III-V

15 (7 to 17)

SEMLS, Mixed (6)

26

6

Molenaers 2001

Retro, comp

52

I-III

14 (7 to 21)

SEMLS, Mixed (8)

12

16

Zwick 2001

Prosp

17

I-II

11 (6 to 16)

SEMLS, Mixed (7)

44

9

Saraph 2002

Retro

25

I-II

14 (6 to 16)

SEMLS, Mixed (8)

39

9

Buckon 2004

Prosp, comp

25

I-III

6 (4 to 11)

SEMLS, Mixed (12)

24

19

Thomas 2004

Prosp, comp

25

I-III

6 (4 to 11)

SEMLS, Mixed (12)

24

18

Gough 2004

Retro, C

24

I-III

10 (6 to 15)

SEMLS, Mixed (6)

18

15

Johnston 2004

Prosp, C

17

II-IV

9 (SD 2)

SEMLS, Mixed (9)

12

16

Metaxiotis 2004

Prosp

20

I-III

11 (5 to 17)

SEMLS, ST (12)

37

10

Schwartz 2004

Retro

93

I-III

9.5 (4 to43)

SEMLS, Mixed (11)

20

10

Zorer 2004

Retro

23

II-V

6 (4 to 7)

SEMLS, ST (6)

60

5

Dobson 2005

Retro

17

I-II

12 (7 to 17)

SEMLS, Mixed (4)

33

8

Saraph 2005

Retro

32

I-II

11 (9 to 14)

SEMLS, Mixed (8)

52

9

Rodda 2006

Retro

10

II-III

12 (8 to 16)

SEMLS, Mixed (7)

60

10

Adolfsen 2007

Retro

31

I-III

9 (SD 2)

SEMLS, ST (5)

23

8

Cuomo 2007

Prosp

57

I-III

10 (5 to 15)

SEMLS, ST (NR)

15

9

Khan 2007

Retro

85

IV-V

8 (5 to 12)

SEMLS, Mixed (6)

42

6

Patikas 2007

Retro

34

I-II

6 (6 to 16)

SEMLS, Mixed (6)

30

9

Seniorou 2007

Prosp, RCT

20

I-III

13 (7 to 16)

SEMLS, Mixed (9)

76

15

Gough 2008

Retro, C

24

II-IV

6 (5 to -7)

SEMLS, ST (5)

48

18

Gorton 2009

Prosp, C

150

I-III

11 (4 to 18)

SEMLS, Mixed (4)

12

18

Gupta 2008

Retro

34

III-IV

10 (4 to 16)

SEMLS, ST (5)

60

6

Akerstedt 2010

Prosp

11

I-III

14 (9 to 18)

SEMLS, Mixed (NR)

24

12

Bernthal 2010

Prosp

32

NR

9 (6 to 14)

SEMLS, ST (4)

12

11

Gannotti 2010

Retro

11

 

II-III

10 (7 to 13)

SEMLS, Mixed (7)

156

10

Lofterød 2010

Retro

28

I-III

21 (7 to 19)

SEMLS, ST (6)

12

8

Thompson 2010

Prosp

10

I-III

11 (8 to 14)

SEMLS, Mixed (9)

12

18

Supplementary studies - SEMLS

 

Harvey 2007

Retro

66

I-III

10 (6 to 16)

SEMLS, Mixed (8)

24

see RoB Table

Yu 2015

Retro

127

I-IV

7 (2 to 16)

SEMLS, Mixed (7)

142

see RoB Table

Rutz 2012

Retro

107

II-III

10 (6 to 17)

SEMLS, Mixed (8)

60

see RoB Table

Harvey 2012

Prosp

156

I-III

11 (6 to 19)

SEMLS, Mixed (8)

60

see RoB Table

Blumetti 2012

Retro

22

IV

12 (7 to 16)

SEMLS, Mixed (8)

24

see RoB Table

Lee 2010

Prosp

61

I-III

10 (5 to 18)

SEMLS, Mixed (8)

14

see RoB Table

Godwin 2009

Retro

84

I-V

6 (3 to 16)

SEMLS, ST (5)

60

see RoB Table

Terjesen 2015

Prosp

34

I-III

12 (6 to 19)

SEMLS, Mixed (6)

60

see RoB Table

Shore 2013*

Retro

46

II-IV

13 (8 to 18)

SEMLS, Mixed (6)

55

see RoB Table

Supplementary studies – Other interventions (not strictly SEMLS)

 

Leidinger 2011**

Retro

39

II-V

8 (4 to 14)

Grice-Green**

271

see RoB Table

Heimkes 2011***

Retro

71

I-V***

7 (3 to 12)

ST***

154

see RoB Table

Mitsiokapa 2010****

Retro

58

I-IV

NR (3 to 12)

ST****

24

see RoB Table

Foot notes: SEMLS, single-event multilevel surgery; MINORS, Methodological Index for Non-Randomized Studies (overall maximum score of 16 for non-comparative, and 24 for comparative studies; Slim 2003); Retro, retrospective; NR, not reported; ST, soft-tissue surgery; Mixed, soft-tissue and bony surgery; Prosp, prospective; Comp, comparison group; C, controlled; RCT, randomized controlled. *Shore (2013): subtallar fusion for pes valgus in setting of SEMLS; **Leidinger (2011): Grice-Green procedure (extra-articular arthrodesis) for severe (excessive symptomatic; >25o) hindfoot valgus, combined with Achilles tendon lengthening or peroneal tendon lengthening; ***Heimkes (2011): bilateral psoas-rectus transfer and adductor tenotomy; uses classification similar to GMFCS (derived from scoring systems of Reimers (1972) and Hoffer (1973); ****Mitsiokapa (2010): selective percutaneous myofascial lengthening of lower extremities (mostly hip adductors and hamstrings); minimally invasive orthopedic surgery.


McGinley 2012 and supplementary studies – SEMLS Summary of reported study outcomes*

Outcome

Number of studies:

Total

Number of studies: Improveda

Number of studies:

Unchanged

Number of studies:

Declineda

GaitTempSpatial

15

8

6

1

GMFM

8*12

3*12

4

0

GMPM

1

1(some)

1(some)

0

FAQ

3

3

0

0

FMS

8*1,2,3,4,8,9

6*1,2,3,8,9

2*3,4

 

PEDI

1

1(some)

1(some)

 

WeeFIM

1

0

1

0

GMFCS

8*1,5,7,10,11,12

6*7,10,11,12

3*1,5,11

1*1

PODCI

3*6

2*6

1*6

0

Mobility goals

1*4

 

1*4

 

Foot notes: aStatistically significant results (p<0.05). MCID, minimal clinically important difference; GMFM, Gross Motor Function Measure; GMPM, Gross Motor Performance Measure; FAQ, Gillette Functional Assessment Questionnaire; FMS, Functional Mobility Scale; PEDI, Pediatric Evaluation of Disability Inventory;WeeFIM, Functional IndependenceMeasure for Children; GMFCS, Gross Motor Function Classification System; PODCI, Pediatric Outcomes Data Collection Instrument. *Data of McGinley (2012) extended with data from supplementary studies as indicated: *1 Harvey (2007): FMS improved at 2 years follow-up (5m, 50m, 500m); 88% patients GMFCS III remained GMFCS III (2 years follow-up), but 86% of patients GMFCS I-II became GMFCS III; *2 Yu (2015): high risk of bias; FMS assessed at multiple timepoints and only maximum change with respect to baseline reported; *3 Harvey (2012): responder analysis (FMS ≥1 level change) at 5 years follow-up for GMFCS subgroup I+II and III, with highest% improved for GMFCS III and FMS 5m; FMS improved in some patients and was unchanged in most patients; *4 Blumetti (2012): FMS scores remained the same in most (95%) of patients (GMFCS IV); 64% of patients did not reach pre-determined goals (ability to do standing transfers, and to do supported walking), there was a decrease in number of patients able to perform standing transfers (p=0.07; not significant) and to do supported walking (p=0.69; not significant); *5 Rutz (2012): at 5 years follow-up GMFCS level was unchanged in 95% of patients (GMFCS II-III; 5% improved 1 level); *6 Lee (2010): high drop-out (34%); FAQ, transfers/basic mobility, sports/physical activity, and global function subscales of PODCI significantly improved (comfort/pain, and happiness subscales worsened but this was not statistically significant); *7 Godwin (2009): 50% of all patients (GMFCS I-V) improved at least 1 level GMFCS, with subgroup GMFCS I not changing and subgroup GMFCS V only showing change (improvement) in 25% of patients; *8 Terjesen (2015): FMS improved from preoperative score for all 3 distances (21% improved by ≥ 1 category when walking 5 m, 26% at 50 m, and 47% when walking 500 m); *9 Shore (2013): FMS improvement at 5, 50, and 500 m (p<0.001), with no patient experiencing a postoperative decrease in function (52% improved by ≥ 1 category when walking 5 m, 48% at 50 m, and 37% when walking 500 m); largest improvement (57-71%) in GMFCS III and least (0-27%) in GMFCS IV; *10 Leidinger (2011): GMFCS score improved (p < 0.05) in 28 cases (80%), was equal in 6 cases (17%), and worsened in 1 case (3%); *11 Heimkes (2011): GMFCS score improved (p not reported) in 37 cases (52%), was equal in 28 cases (39%), and worsened in 6 cases (8%); *12 Mitsiokapa (2010): GMFM improved from mean score of 71.2 to 83.2 (p not reported); GMFCS score improved (p not reported) in 39 cases (67%), was equal in 19 cases (33%), and worsened in 0 cases.

 

Lamberts 2016 – SEMLS (Gait parameters) Study characteristics and main results

 

Reference

Patients,

subgroups

(n)

Inclusion criteria

Mean age at surgery in yrs

Duration final follow-up in yrs

 

Velocity in cm/sec (SD)

(Norm values: 119-138 cm/sec)

MINORS score

Pre

Post

Change

 

General multi-level surgeries

Dreher 2012a

HM 30

D; ambulant; flexed knee gait

10.3

8.1

83 (23)

96 (28)

+13

15**

HL 9

8.1

78 (21)

79 (35)

+1

Rutz 2013

13

D; GMFCS I-III

12.8

1.8

83 (26)

90 (27)

+7

9

Saraph 2002

25

D; ambulant; no walking aid

13.6

3.3

106 (23)

119 (13)

+13*

13

Saraph 2005

32

D; ambulant; no walking aid

11.1

4.4

105 (23)

114 (15)

+9*

10

Zwick 2001

17

D; ambulant; no walking aid

11.2

3.8

108 (23)

121 (12)

+13*

11

Lever arm dysfunction

Saraph 2002

D 8

D, H; ambulant; no walking aid

 

11.9

3.1

103 (20)

113 (18)

+10*

13

H 14

3.2

113 (18)

114 (20)

+1

Dobson 2005

17

H

12.1

2.9

109 (15)

114 (18)

+5

11

Ounpuu 2002

20

D, H, Q; ambulant; FDO

8.1

5.0

84 (29)

102 (29)

+18

8

Multi-level tendon lengthening surgery

Steinwender 2000

16

D; ambulant; no walking aid

10.2

3.4

110 (26)

118 (13)

+8

11

Adolfsen 2007

31

D, H, Q; ambulant

8.5

1.9

105 (16)

109 (17)

+4

8

Bernthal 2010

23

ambulant

9.2

1.7

63 (30)

69 (40)

+6

13

Gait pattern

Cruz 2011

42

CP; ambulant

8.5

1.5

83 (34)

84 (31)

+1

9

Dreher 2012b

RF 15

D; GMFCS I-III

 

10.3

1.0

80 (30)

80 (30)

0

17**

NRF 17

11.9

1.2

80 (30)

80 (30)

0

Dreher 2012c

RF 33

D; GMFCS I-III

 

10.1

8.6

90 (30)

100 (30)

+10

15**

PRF 20

11.8

8.9

70 (20)

70 (30)

0

Operative techniques

Dreher 2012d

44

D; GMFCS I-III

9.8

8.6

90 (20)

100 (20)

+10*

9

Foot notes: *Signifcant difference between pre-operative and post-operative values (p < 0.05).**Comparative studies. MINORS, Methodological Index for Non-Randomized Studies (overall maximum score of 16 for non-comparative, and 24 for comparative studies; Slim 2003). HM, medial hamstrings lengthening; HL, combined medial and lateral hamstrings lengthening; D, diplegia; H, hemiplegia; RF, distal rectus femoris transfer; PRF, prophylactic distal rectus femoris transfer; NRF, no distal rectus femoris transfer.

 

Table of quality assessment for systematic reviews of RCTs and observational studies

Based on AMSTAR checklist (Shea et al.; 2007, BMC Methodol 7: 10; doi:10.1186/1471-2288-7-10) and PRISMA checklist (Moher et al 2009, PLoS Med 6: e1000097; doi:10.1371/journal.pmed1000097)

Research question: What is the value of lower extremity surgery to maintain mobility (ICF definition) in children with cerebral palsy?

Study

 

 

 

 

 

 

First author, year

Appropriate and clearly focused question?1

 

 

 

 

 

Yes/no/unclear

Comprehensive and systematic literature search?2

 

 

 

 

 

Yes/no/unclear

Description of included and excluded studies?3

 

 

 

 

 

Yes/no/unclear

Description of relevant characteristics of included studies?4

 

 

 

 

Yes/no/unclear

Appropriate adjustment for potential confounders in observational studies?5

 

 

 

 

 

 

Yes/no/unclear/notapplicable

Assessment of scientific quality of included studies?6

 

 

 

 

Yes/no/unclear

Enough similarities between studies to make combining them reasonable?7

 

Yes/no/unclear

Potential risk of publication bias taken into account?8

 

 

 

 

 

Yes/no/unclear

Potential conflicts of interest reported?9

 

 

 

 

 

Yes/no/unclear

McGinley 2012

Yes

Yes

Yes*1

Yes

Not applicable*1

Yes

No*1

No*1

No*1

Lamberts 2016

Yes

Yes

Yes*2

Yes

Not applicable*2

Yes

No*2

No*2

Unclear*2

*1 Inclusion and exclusion criteria clearly defined but reasons for exclusion not reported for individual studies; mostly non-comparative observational studies; meta-analysis considered inappropriate because of high clinical an methodological variability (outcome measures, interventions, study designs); publication bias not assessed; statement of potential conflicts of interest by review authors is lacking and potential conflicts of interest were not assessed in the included literature.

*2 Inclusion and exclusion criteria clearly defined but reasons for exclusion not reported for individual studies; mostly non-comparative observational studies; meta-analysis considered inappropriate because of high clinical an methodological variability (outcome measures, interventions, study designs); publication bias not assessed; authors report ‘no conflicts of interest’ but potential conflicts of interest were not assessed in the included literature.

 

1. Research question (PICO) and inclusion criteria should be appropriate and predefined.

2. Search period and strategy should be described; at least Medline searched; for pharmacological questions at least Medline + EMBASE searched.

3. Potentially relevant studies that are excluded at final selection (after reading the full text) should be referenced with reasons.

4. Characteristics of individual studies relevant to research question (PICO), including potential confounders, should be reported.

5. Results should be adequately controlled for potential confounders by multivariate analysis (not applicable for RCTs).

6. Quality of individual studies should be assessed using a quality scoring tool or checklist (Jadad score, Newcastle-Ottawa scale, risk of bias table et cetera).

7. Clinical and statistical heterogeneity should be assessed; clinical: enough similarities in patient characteristics, intervention and definition of outcome measure to allow pooling? For pooled data: assessment of statistical heterogeneity using appropriate statistical tests (for example Chi-square, I2)?

8. An assessment of publication bias should include a combination of graphical aids (for example funnel plot, other available tests) and/or statistical tests (e.g., Egger regression test, Hedges-Olken). Note: If no test values or funnel plot included, score “no”. Score “yes” if mentions that publication bias could not be assessed because there were fewer than 10 included studies.

9. Sources of support (including commercial co-authorship) should be reported in both the systematic review and the included studies. Note: To get a “yes,” source of funding or support must be indicated for the systematic review AND for each of the included studies.

 

Risk of bias table for intervention studies (observational: non-randomized clinical trials, cohort and case-control studies)

Research question: What is the value of lower extremity surgery to maintain mobility (ICF definition) in children with cerebral palsy?

Study reference

 

 

 

(first author, year of publication)

Bias due to a non-representative or ill-defined sample of patients?1

 

 

 

(unlikely/likely/unclear)

Bias due to insufficiently long, or incomplete follow-up, or differences in follow-up between treatment groups?2

 

(unlikely/likely/unclear)

Bias due to ill-defined or inadequately measured outcome?3

 

 

 

(unlikely/likely/unclear)

Bias due to inadequate adjustment for all important prognostic factors?4

 

 

 

(unlikely/likely/unclear)

Harvey 2007

Unlikely*1

Unclear*1

Unlikely

Not applicable*1

Yu 2015

Likely*2

Likely*2

Likely*2

Not applicable*2

Rutz 2012

Unlikely*3

Unclear*3

Unlikely

Not applicable*3

Harvey 2012

Unlikely*4

Unclear*4

Unlikely

Not applicable*4

Blumetti 2012

Unlikely*5

Unclear*5

Unlikely

Not applicable*5

Lee 2010

Likely*6

Likely*6

Unlikely

Not applicable*6

Godwin 2009

Unlikely*7

Unclear*7

Unlikely

Not applicable*7

Terjesen 2015

Unlikely*8

Unclear*8

Unlikely

Not applicable*8

Shore 2013

Unlikely*9

Unclear*9

Unlikely

Not applicable*9

Leidinger 2011

Likely*10

Unclear*10

Likely*10

Not applicable*10

Heimkes 2011

Likely*11

Likely*11

Unclear*11

Not applicable*11

Mitsiokapa 2010

Unlikely*12

Unclear*12

Unlikely

Not applicable*12

*1 Non-comparative (retrospective) observational study.

*2 Exclusion of patients lost to follow-up, retrospective assignment of GMFCS and outcome (FMS); non-comparative (retrospective) observational study; outcome assessed at multiple timepoints and only maximum change with respect to baseline reported.

*3 Non-comparative (retrospective) observational study.

*4 Retrospective analysis of prospectively collected data; non-comparative observational study.

*5 Non-comparative (retrospective) observational study.

*6 34% patients lost to follow-up; non-comparative (prospective) observational study.

*7 Non-comparative (retrospective) observational study.

*8 Non-comparative (prospective) observational study.

*9 Non-comparative (retrospective) observational study.

*10 Very long follow-up (>16 years) i.e. patients operated between 1975 to 1993; retrospective assignment of preoperative GMFCS; non-comparative (retrospective) observational study.

*11 Very long follow-up (median 13 years; range 1 to 27 years) id est patients operated between 1971 to 1996; high loss-to-follow-up (32%); uses older GMFCS-like classification system; non-comparative (retrospective) observational study.

*12 Non-comparative (retrospective) observational study.

 

1. Failure to develop and apply appropriate eligibility criteria: a) case-control study: under- or over-matching in case-control studies; b) cohort study: selection of exposed and unexposed from different populations.

2. Bias is likely if: the percentage of patients lost to follow-up is large; or differs between treatment groups; or the reasons for loss to follow-up differ between treatment groups; or length of follow-up differs between treatment groups or is too short. The risk of bias is unclear if: the number of patients lost to follow-up; or the reasons why, are not reported.

3. Flawed measurement, or differences in measurement of outcome in treatment and control group; bias may also result from a lack of blinding of those assessing outcomes (detection or information bias). If a study has hard (objective) outcome measures, like death, blinding of outcome assessment is not necessary. If a study has “soft” (subjective) outcome measures, like the assessment of an X-ray, blinding of outcome assessment is necessary.

4. Failure to adequately measure all known prognostic factors and/or failure to adequately adjust for these factors in multivariate statistical analysis.

Overwegingen

Interventies om de mobiliteit bij CP kinderen te verbeteren worden onder andere op basis van de vorige richtlijn (VRA, 2005) hierover, toegepast en lijken bij geselecteerde patiënten effectief. Doel van de huidige gereviseerde richtlijnmodule is om op basis van recentere literatuur nadere informatie te geven over de waarde van chirurgie aan de onderste extremiteiten (spierverlenging, tenotomie, osteotomie) bij het behoud of verbetering van mobiliteit (ICF definitie) bij kinderen met spastische cerebrale parese: het verbeteren van de indicatiestelling, de juiste selectie van patiëntencategorieën (GMFCS-klassen), en het beschrijven van de precieze functionele mobiliteitswinst en lange termijn winst van deze chirurgie.

 

Kwaliteit van het bewijs

Uit de systematische literatuuranalyse (zie Samenvatting literatuur) komt een onduidelijk beeld naar voren over de effecten van deze interventies. Het betreft niet-vergelijkende onderzoeken (geen controlegroep) en daarmee ontbreekt een controle voor natuurlijk beloop en is er ook geen rechtstreekse vergelijking tussen verschillende behandelopties (oefentherapie versus operatie en dergelijke). Vanwege de vaak grote verschillen in patiëntenpopulaties tussen de studies (bijvoorbeeld verschillen in leeftijd, in ernst van CP, en in indicatiestelling) kunnen de resultaten van de studies nauwelijks met elkaar worden vergeleken. De bewijskracht van deze studies is dan ook zeer laag, en uit de literatuur kan niet meer geconcludeerd worden dan dat er enige aanwijzingen zijn dat chirurgie aan de onderste extremiteiten de mobiliteit bij kinderen met spastische cerebrale parese gunstig kan beïnvloeden (behoud of verbetering van mobiliteit). Daarnaast zijn er aanwijzingen dat er sprake kan zijn van een aanzienlijk risico op complicaties. De literatuur heeft vrijwel alleen betrekking op lopende kinderen (GMFCS-klasse II-III). De kinderen met GMFCS-klasse II en III zijn functioneel zeer verschillende groepen qua niveau van loopvaardigheid.

 

Achteruitgang van loopvaardigheid kan de hulpvraag/ indicatie voor de interventie zijn, vooral in de leeftijdsgroep van 10 tot 12 jaar. Als het doel van behandelen is om de loopvaardigheid te behouden, dan lijken interventies effectief: immers bijna alle studies tonen gelijkblijvende of verbeterende loopvaardigheid, en het is onwaarschijnlijk dat dit (volledig) het gevolg is van natuurlijk beloop. Als het doel van behandelen is om de mobiliteit te verbeteren, dan is het beeld somberder. Weliswaar is er in het merendeel van de studies sprake van verbetering op een of meer parameters (zie Samenvatting literatuur, Tabel 1) maar de effecten van behandeling zijn vaak klein, en liggen regelmatig onder de grens voor wat in het algemeen als een klinische relevant effect wordt beschouwd. De verbetering van de FMS (Functional Movement Score) score na chirurgie (SEML, single-event multilevel surgery) is het meest indicatief dat klinisch belangrijke verbetering behaald kan worden (bijvoorbeeld gebruik van 2 elleboogkrukken in plaats van een rollator kan op activiteiten- en participatieniveau een belangrijke verbetering zijn). Omdat er nauwelijks informatie is over GMFCS-klasse IV en V, is er geen conclusie mogelijk over de effecten van chirurgie op het verbeteren van staan, zitten en liggen.

 

Voor- en nadelen van de interventie

Omdat de literatuur nog weinig bewijs voor de effectiviteit van operatieve behandeling op het domein van mobiliteit levert, is het aangeven van voor- en nadelen maar beperkt mogelijk. Voor de lopende kinderen met een spastische parese (GMFCS II en III) kan men zeggen dat voordelen van een SEML-operatie kunnen zijn dat als achteruitgang van loopvaardigheid in de (pre)puberteit optreedt, het waarschijnlijk is dat stabilisatie van loopvaardigheid bereikt kan worden met een SEML-operatie. Achteruitgang kan optreden door pijnklachten (bijvoorbeeld aan voeten of knieën, samenhangend met abnormale belasting), of door een energetisch ongunstig looppatroon (meestal een looppatroon met flexie van heup en knie) bij een toenemend lichaamsgewicht. Is de wens verbetering van loopvaardigheid zonder achteruitgang, dan is de kans op succes waarschijnlijk veel kleiner. Nadelen van een SEML-operatie ter verbetering van loopvaardigheid is de belasting van de behandeling:

  • 1 of 2 ziekenhuisopnames voor een operatieve behandeling van 5 tot 7 dagen.
  • Tijdelijk verlies van loopvaardigheid, vaak met noodzaak tot verblijf van 6 tot 12 weken in een revalidatiecentrum.
  • Langdurige revalidatie voor een maximaal herstel van loopvaardigheid noodzakelijk (12 tot 18 maanden 3 tot 5x per week training van kracht, conditie en vaardigheden).
  • Het bestaan van operatielittekens in bekken en/of benen.
  • Afname van spierkracht in de operatief verlengde spier. Operatieve verlenging van een spier leidt altijd tot afname van spierkracht van die spier. Vooral voor de M. Gastrocnemius en M. Soleus kan dat op lange termijn nadelige gevolgen hebben (verandering van het looppatroon in flexie heup en knie, afname loopduur in volwassenheid).

Voor kinderen met GMFCS IV en V met problemen in het domein mobiliteit (liggen, zitten, staan) is er geen relevante literatuur beschikbaar over het effect van operatieve behandelingen aan de onderste extremiteiten. Dit betekent dat een indicatie voor operatie ter verbetering van mobiliteit slechts gesteld kan worden op basis van een actueel probleem waarvoor na multidisciplinaire analyse (orthopedisch chirurg, revalidatiearts, kinderarts/ kinderneuroloog, kinderfysiotherapie, (kinder)ergotherapie) operatie de beste oplossing is.

 

In de literatuur zijn hoge complicatiepercentages beschreven: 42% bij weke delen chirurgie en 73% bij gecombineerde weke delen en botchirurgie. De complicatierisico’s hangen waarschijnlijk samen met de hoeveelheid gecombineerde ingrepen, de operatietechniek, de GMFCS-klasse, de leeftijd en de algehele fysieke toestand van de patiënt. Gelet op het risico van complicaties, moet de ernst van het probleem op het domein mobiliteit voldoende groot zijn om een operatieve behandeling met risico’s te rechtvaardigen. Een variant in operatietechniek is de minimale invasieve techniek myofasciale chirurgie, ook bekend onder de naam Ulzibat methode, beschreven door prof. Ulzibat in Moldavië (Ulzibat, 2004). Er is nog weinig literatuur over de resultaten van deze methode. De rapportages melden feitelijk dezelfde risico’s als meer invasieve chirurgie (Gomez-Andres, 2014; Mansour, 2017).

 

Waarden en voorkeuren van patiënten en ouders/ verzorgers

Voor lopende kinderen (GMFCS II en III) is het behoud van loopvaardigheid voor de patiënt van grote betekenis. Voor patiënten met GMFCS-klasse III is het perspectief als volwassene maximaal het behoud van de loopvaardigheid binnenshuis en van de beperkte loopvaardigheid buitenshuis met een loophulpmiddel over korte afstanden (rond 50 meter) en daarnaast gebruik van auto of rolstoel of andere hulpmiddelen voor verplaatsing over grotere afstanden. Daarbij is de ervaring dat behoud van loopvaardigheid vooral van belang is voor kinderen met een perspectief van zelfstandig wonen en opleiding/werk. Behoud van loopvaardigheid vereist continu een vorm van training en preventie van overgewicht. Voor patiënten met GMFCS II is het perspectief gunstiger, maar ook voor hen geldt de vereiste van een vorm van continue training en preventie van overgewicht om de loopvaardigheid te behouden. Naast de belasting en de risico’s van een SEMLS moet bij de besluitvorming ook de motivatie van de patiënt worden meegewogen om ook na de revalidatie deze inspanning te willen blijven leveren. Een andere motivatie voor een patiënt om te kiezen voor een operatie kan zijn het verbeteren van de cosmetiek van het lopen. Daarbij moeten de risico’s van de ingreep afgewogen worden tegen de wens (en de psychologische factoren achter de wens) van de patiënt. Er zijn geen gegevens in de literatuur over dit doel van een SEML operatie. Naast de wens tot operatie kan er ook een tegenovergestelde situatie bestaan: de patiënt accepteert het natuurlijk beloop ondanks operatieve mogelijkheden tot behoud van loopvaardigheid. Eerlijke voorlichting over de voor- en nadelen van wel en niet ingrijpen (opereren), en het risico op complicaties is de plicht van de zorgverlener. Het is van belang aan te geven dat de keuze onomkeerbaar is. Na verlies van loopvaardigheid is het herwinnen ervan met een SEML-operatie meestal onmogelijk. Patiënt/ oudertevredenheid is niet als uitkomstmaat onderzocht. De expert opinion is dat ouders vaak teleurgesteld zijn over het resultaat. De kinderen zijn lange tijd uit hun sociale context gehaald voor de revalidatie met een grote emotionele, praktische en logistieke belasting, en vaak met een subjectief teleurstellend resultaat.

 

Aanvaardbaarheid voor relevante stakeholders

De behandeling van personen met een spastische cerebrale parese wordt in de loop der jaren meestal verricht door vele hulpverleners, al of niet samenwerkend in een multidisciplinair gespecialiseerd team. De werkgroep is van mening dat indicatiestelling en uitvoering van de operatie in daartoe gespecialiseerde multidisciplinaire teams moet plaatsvinden. Bij lopende kinderen (GMFCS II en III) is preoperatieve analyse van de loopproblemen nodig en 3-D gangbeeldanalyse voor analyse en evaluatie. Binnen deze context is een SEML-operatie een aanvaardbare behandelmethode. Van belang is de waarneming in het CP-UP programma, dat preventieve behandeling (waaronder ook spasticiteit behandeling) tijdens de groei de noodzaak van SEML-operaties doet afnemen. Bij kinderen met GMFCS IV en V geldt de noodzaak tot preventieve behandeling tijdens de groei nog meer, vanwege het hoge risico op het ontstaan van secundaire afwijkingen van het bewegingsapparaat tijdens de groei. Operatieve behandeling ter verbetering van de mobiliteit (liggen, zitten, staan) moet bij deze kinderen altijd in een multidisciplinair team verricht worden, waarbij ook de belasting van de operatie door een kinderarts/kinderneuroloog en/of kinderintensivist afgewogen moet worden tegen de fysieke belastbaarheid van het kind, en aandacht moet zijn voor de post-operatieve bewaking.

 

Haalbaarheid en kosten

In Nederland zijn er voldoende gespecialiseerde behandelteams en locaties om deze behandelingen adequaat te kunnen uitvoeren. Er zijn geen studies naar de kosteneffectiviteit van SEML operaties of andere operaties ter behoud of verbetering van mobiliteit bekend. De werkgroep acht het aannemelijk dat als stafunctie voor transfer, loopvaardigheid binnenshuis of korte afstanden (rond 50 meter) buitenshuis behouden blijft door een SEML-operatie, de kosten van de SEMLS ruimschoots opwegen tegen de kosten van de hulpmiddelen die nodig zijn om verlies van sta- en loopvaardigheid te compenseren om participatie mogelijk te maken voor een volwassene.

 

Indicatiestelling voor operatie

Het verbeteren van de indicatiestelling en de juiste selectie van patiënten in relatie tot de GMFCS-klasse kan niet rechtstreeks worden gebaseerd op de beschikbare literatuur, maar wel kunnen belangrijke argumenten aan deze literatuur worden ontleend. De meeste literatuur beschrijft het effect van SEMLS bij lopende kinderen (GMFCS II en III). In deze literatuur zijn enige karakteristieken van de behandelde populatie te onderscheiden:

 

Optimale Leeftijd: De gemiddelde leeftijd voor chirurgie in de literatuur ligt rond de 10 tot 13 jaar, maar met een grote spreiding van zelfs 2 tot 19 jaar. Het is te verwachten dat operatie op jonge leeftijd kan leiden tot recidief afwijkingen omdat de gestoorde spierlengtegroei een secundair gevolg is van de abnormale aansturing vanuit het centrale zenuwstelsel. De rol van spasticiteit-verminderende behandeling is onbekend.

 

Soort operatie: de literatuur geeft beperkte informatie over de optimale chirurgische strategie en biedt weinig houvast bij de vraag welke afwijking waarmee moet worden behandeld. Een gestructureerd overzicht voor indicatiestelling voor de combinaties van operaties is gebaseerd op de hypothese dat het lopen verbetert als de normale anatomie zoveel mogelijk wordt hersteld (Rutz, 2012). De randvoorwaarden voor het kunnen uitvoeren van uitgebreide operaties in de zin van selectiviteit van motorische controle, spierkracht van de onderste extremiteiten en fysieke conditie zijn onbekend.

 

Technieken zijn:

  • Wekedelencontractuurbestrijding (adductor, psoas release, mediale hamstring release, Rectus Femoris release of transfer, Triceps Surae myotenotomie).
  • Ossale behandelingen: artrogene knieflexie contractuur behandeling door extensie-osteotomie, soms gecombineerd met patellapeesverkorting.
  • Herstel van moment arm dysfunctie: derotatie osteotomie femur en tibia, voetstand correctie door artrodese onderste sprong gewricht of triple artrodese.

 

De literatuur geeft geen informatie over het effect van behandeling uitgesplitst per type interventie. De ervaring van de werkgroep is dat weke delen procedures een kortere revalidatieperiode vergen dan ossale procedures maar ook een hoger recidief percentage kennen door groei. Ossale procedures hebben een voorspelbaar effect. Er is geen informatie over de recent geïntroduceerde correctie door geleide groei door anterior hemi-epifysiodese distale femur (Al-Aubaidi, 2012).

 

Rationale - balans tussen voor- en nadelen van de interventie

De analyse van de literatuur geeft onvoldoende duidelijkheid over de indicatiestelling en effectiviteit van SEML-operatie ter verbetering van loopvaardigheid bij kinderen met GMFCS II en III, en er is geen informatie over verbetering van liggen, zitten of staan bij kinderen met GMFCS IV en V. Dit maakt dat het bepalen van de balans tussen voor- en nadelen slechts op individuele basis kan plaatsvinden, en in nauw overleg met de cliënt en ouders/ verzorgers (shared-decision making). De sterkste indicatie om een SEMLS te overwegen is achteruitgang van loopvaardigheid bij kinderen in de (pre)puberteit, waarbij het doel van de operatie is om de achteruitgang in loopvaardigheid te stoppen. Daarnaast moet het probleem op het domein mobiliteit voldoende groot zijn om een operatieve behandeling te rechtvaardigen, gezien het ontbreken van eenduidige gegevens over de effectiviteit en het aanzienlijke risico op complicaties. Bij kinderen met GMFCS IV en V is het risico op complicaties waarschijnlijk hoger dan bij de GMFCS II en III kinderen. Afweging van de balans tussen voor- en nadelen is complex. Daarom is het aan te bevelen indicatiestelling en behandeling slechts in daartoe gespecialiseerde multidisciplinaire teams te laten plaatsvinden (zie voor samenstelling van het multidisciplinair team de submodule Chirurgie bij heup(sub)luxatie). Omdat er zo weinig bekend is over effectiviteit en risico’s/ complicaties van de diverse ingrepen, is het belangrijk om de ingrepen systematisch in een register te registreren, en zowel de gewenste als ongewenste effecten. Zo kan in de toekomst het register ook handvatten bieden om tot concretere aanbevelingen te komen.

Autorisatiedatum en geldigheid

Laatst beoordeeld : 10-09-2018

Laatst geautoriseerd : 10-09-2018

Voor het beoordelen van de actualiteit van deze richtlijn is de werkgroep in stand gehouden. Uiterlijk in 2022 bepaalt het bestuur van de Nederlandse Vereniging van Revalidatieartsen of deze richtlijn (module) nog actueel is. Op modulair niveau is een onderhoudsplan beschreven. Bij het opstellen van de richtlijn heeft de werkgroep per (sub)module een inschatting gemaakt over de maximale termijn waarop herbeoordeling moet plaatsvinden en eventuele aandachtspunten geformuleerd die van belang zijn bij een toekomstige herziening (update). De geldigheid van de richtlijn komt eerder te vervallen indien nieuwe ontwikkelingen aanleiding zijn een herzieningstraject te starten.

 

De Nederlandse Vereniging van Revalidatieartsen (VRA) is regiehouder van deze richtlijn en eerstverantwoordelijke op het gebied van de actualiteitsbeoordeling van de richtlijn. De andere aan deze richtlijn deelnemende wetenschappelijke verenigingen of gebruikers van de richtlijn delen de verantwoordelijkheid en informeren de regiehouder over relevante ontwikkelingen binnen hun vakgebied.

 

Er wordt aan een behandelregister voor kinderen met cerebrale parese gewerkt. Het is mogelijk dat na de start van het register onderwerpen gesignaleerd worden, die revisie van de richtlijn noodzakelijk maken.

 

Module

Regiehouder(s)

Jaar van autorisatie

Eerstvolgende beoordeling actualiteit richtlijn

Frequentie van beoordeling op actualiteit

Wie houdt er toezicht op actualiteit

Relevante factoren voor wijzigingen in aanbeveling

Chirurgie ter behoud of verbetering van mobiliteit

VRA

2018

2022

eens in de vijf jaar

VRA door middel van werkgroep

lopend onderzoek

Initiatief en autorisatie

Initiatief : Nederlandse Vereniging van Revalidatieartsen

Geautoriseerd door:
  • Nederlandse Orthopaedische Vereniging
  • Nederlandse Vereniging van Revalidatieartsen
  • BOSK - Vereniging van en voor mensen met een aangeboren lichamelijke handicap

Algemene gegevens

De richtlijnontwikkeling werd ondersteund door het Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten (www.kennisinstituut.nl) en werd gefinancierd uit de Stichting Kwaliteitsgelden Medisch Specialisten (SKMS).

Doel en doelgroep

Doel

Deze richtlijn is een document met aanbevelingen en handelingsinstructies ter ondersteuning van de dagelijkse praktijkvoering. De richtlijn berust op de resultaten van wetenschappelijk onderzoek en aansluitende meningsvorming gericht op het expliciteren van goed medisch handelen. Er wordt aangegeven wat, volgens de huidige maatstaven en aansluitend bij de gangbare Nederlandse praktijk, in het algemeen de beste zorg is voor kinderen/ jongeren met spasticiteit en CP. De richtlijn is bestemd voor personen met een spastische cerebrale parese in de leeftijdsgroep van 0 tot 18 jaar behalve de module met betrekking tot de transitie naar volwassenheid waar een definitie tot 25 jaar wordt gehanteerd. Met kinderen wordt in deze richtlijn bedoeld: mensen in de leeftijd van 0 tot 18 jaar. De richtlijn geeft aanbevelingen over de diagnostiek, behandeling van spasticiteit op stoornisniveau, vaardigheidsniveau en participatie, op basis van het ICF-CY model en terminologie. Specifieke doelen van deze richtlijn voor de behandeling van spasticiteit bij kinderen met CP zijn het verkrijgen van uniformiteit met betrekking tot de diagnostiek, en de behandeling en begeleiding in de diverse centra. De richtlijn beoogt de kaders te definiëren waarbinnen de multidisciplinaire zorg van kinderen met spastische CP dient plaats te vinden. Deze richtlijn wil tevens bijdragen aan verbeterde communicatie tussen behandelaars onderling en tussen de patiënt, diens naasten en behandelaars.

 

Doelgroep

De richtlijn is bedoeld voor zorgverleners die primair bij de behandeling van kinderen met spastische CP betrokken zijn: (kinder-)revalidatieartsen, (kinder-)neurologen, kinderartsen, (kinder)orthopeden, plastisch chirurgen, (kinder-)fysiotherapeuten, (kinder)ergotherapeuten en logopedisten. Daarnaast zijn vele andere disciplines meer incidenteel betrokken bij diagnostiek en behandeling van deze kinderen, zoals jeugdartsen, artsen voor verstandelijk gehandicapten, psychosociale hulpverleners, onderwijsdeskundigen et cetera.

Samenstelling werkgroep

Voor het ontwikkelen van de richtlijn is in 2015 een multidisciplinaire werkgroep ingesteld, bestaande uit vertegenwoordigers van relevante specialismen die betrokken zijn bij de zorg voor personen met spastische cerebrale parese.

 

De werkgroepleden zijn door hun beroepsverenigingen gemandateerd voor deelname. De werkgroep werkte gedurende twee jaar aan de totstandkoming van de richtlijnmodule.

 

De werkgroep is verantwoordelijk voor de integrale tekst van deze richtlijnmodule.

  • Prof. dr. J.G. (Jules) Becher, kinderrevalidatiearts, VRA (voorzitter)
  • Dr. E.J. (Eric) Boldingh, kinderrevalidatiearts, VRA
  • Dr. M.J. (Marc) Nederhand, revalidatiearts, VRA
  • Dr. J.A. (Hans) van der Sluijs, orthopeed, NOV
  • Dr. J. (Johannes) Verheijden, beleidscoördinator zorg, patiënt/ oudervertegenwoordiger, BOSK

 

Met ondersteuning van:

  • Dr. K.N.J. (Koert) Burger, epidemioloog, senior-adviseur Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten
  • M. (Monique) Wessels MSc, medisch informatiespecialist, Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten
  • N.F. (Natalia) Bullock, projectsecretaresse, Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten

Belangenverklaringen

De KNMG-Code ter voorkoming van oneigenlijke beïnvloeding door belangenverstrengeling is gevolgd. Alle werkgroepleden hebben schriftelijk verklaard of zij in de laatste drie jaar directe financiële belangen (betrekking bij een commercieel bedrijf, persoonlijke financiële belangen, onderzoeksfinanciering) of indirecte belangen (persoonlijke relaties, reputatiemanagement, kennisvalorisatie) hebben gehad. Een overzicht van de belangen van werkgroepleden en het oordeel over het omgaan met eventuele belangen vindt u in onderstaande tabel. De ondertekende belangenverklaringen zijn op te vragen bij het secretariaat van het Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten.

 

Werkgroeplid

Functie

Nevenfuncties

Gemelde belangen

Ondernomen actie

Becher

hoogleraar kinderrevalidatiegeneeskunde 0,3 fte

kinderrevalidatiearts 0,7 fte

onbetaald: lid adviesraad NSGK; lid adviesraad dystonievereniging; penningmeester stichting scholing kinderrevalidatie; penningmeester stichting boek kinderrevalidatie; lid sectie kinderrevalidatieartsen VRA; bestuurslid stichting CP-net (voorzitter); cursus organisator International Society for Prosthetics and Orthotics (ISPO) van Cerebrale Parese; bestuurslid European Academy of Childhood Disability (EACD)

voorzitter stichting cp-net

Geen

Boldingh

kinderrevalidatiearts

lid van het bestuur van de VRA (Vereniging van Revalidatieartsen), onbetaald

lid van het bestuur van de VRA

Geen

Nederhand

Revalidatiearts 0.8 fte;

Senior onderzoeker 0.1 fte

Geen

Geen

Geen

van der Sluijs

orthopedisch chirurg met aandachtsgebied kinderorthopedie

Geen

Geen

Geen

Verheijden

Beleidscoördinator Zorg, BOSK; Coördinator, stichting Parent2Parent NL

Beleidscoördinator Zorg (betaald): beleidsmatig intermediair tussen ouders/volwassenen en professionals in de kinderrevalidatie (geneeskunde), met als specialisatie Cerebrale Parese en Spina Bifida, beleidsmatige onderwerpen: kinderrevalidatie (geneeskundige) zorg, medische ethiek, seksualiteit en relatiess, hulpmiddelen en psychosociale zorg; vertegenwoordiging bij (onderzoek)projecten, kwaliteitscriteria, richtlijnontwikkeling.

Projectmanagement; Evenementenorganisatie tot 1500 personen; Individuele en collectieve informatievoorziening.

Coördinator, P2P (betaald): projectmanagement, geven van trainingen aan, intervisie van en contact onderhouden met supportouders.

Secretaris Dutch Academy of Childhood Disability (onbetaald): ambtelijk secretaris

Geen

Geen

Inbreng patiëntenperspectief

Er werd aandacht besteed aan het patiëntenperspectief door een afgevaardigde van de Vereniging van en voor mensen met een aangeboren lichamelijke handicap (BOSK) in de werkgroep. Daarnaast is de conceptrichtlijntekst voor commentaar voorgelegd aan de BOSK en Patiëntenfederatie Nederland.

Methode ontwikkeling

Evidence based

Implementatie

In de verschillende fasen van de richtlijnontwikkeling is rekening gehouden met de implementatie van de richtlijn (module) en de praktische uitvoerbaarheid van de aanbevelingen. Daarbij is uitdrukkelijk gelet op factoren die de invoering van de richtlijn in de praktijk kunnen bevorderen of belemmeren. Het implementatieplan is te vinden bij de aanverwante producten. Naar aanleiding van de publicatie van de richtlijn in 2006 zijn er twee projecten uitgevoerd om de aanbevelingen te implementeren: (i) Richtlijn CP in praktijk en (ii) Richtlijn CP in praktijk-2. In deze projecten is een landelijk netwerk opgebouwd van mensen met CP en hun ouders, onderzoekers en ervaren zorgverleners (knowledge brokers) in revalidatieteams voor personen met CP. De aanbevelingen zijn naar de dagelijkse praktijk vertaald door de uitwisseling van kennis en ervaring in het netwerk. Implementatie van de aanbevelingen in de praktijk wordt in het netwerk begeleid en implementatie-ervaringen worden uitgewisseld (zie http://www.cp-research.nl). In april 2014 is door BOSK, De Hoogstraat Revalidatie en de afdeling revalidatiegeneeskunde van het VUmc, de onafhankelijke stichting CP-Net opgericht (zie http://www.cp-net.nl). Inmiddels hebben 27 multidisciplinaire revalidatieteams verbonden aan revalidatiegeneeskundige afdelingen zich aangesloten. Het is de bedoeling de nieuwe aanbevelingen in de richtlijn te vertalen naar de dagelijkse praktijk en via CP-Net de implementatie te ondersteunen. Daarnaast zal er aandacht besteed worden aan de nieuwe aanbevelingen via scholing voor revalidatieartsen in opleiding (CP werkgroep van de VRA), en het D-ACD congres (zie http://www.dutch-acd.nl).

Werkwijze

AGREE

Deze richtlijn is opgesteld conform de eisen vermeld in het rapport Medisch Specialistische Richtlijnen 2.0 van de adviescommissie Richtlijnen van de Raad Kwaliteit. Dit rapport is gebaseerd op het AGREE II instrument (Appraisal of Guidelines for Research & Evaluation II; Brouwers, 2010), dat een internationaal breed geaccepteerd instrument is. Voor een stap-voor-stap beschrijving hoe een evidence-based richtlijn tot stand komt wordt verwezen naar het stappenplan Ontwikkeling van Medisch Specialistische Richtlijnen van het Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten.

 

Knelpuntenanalyse

Bij de eerdere herziening van de richtlijn in 2015 (VRA, 2015) zijn de twee chirurgische modules uit de richtlijn “Diagnostiek en behandeling van kinderen met spastische Cerebrale Parese” (VRA, 2006) beoordeeld als niet langer valide, en hoog geprioriteerd voor toekomstige revisie. De urgentie om deze modules te reviseren werd door een aantal reviewers onderstreept tijdens de commentaarfase van de herziene richtlijn. Binnen het kader van chirurgische interventies zijn de knelpunten verder onderzocht door de huidige werkgroep, waarin een afgevaardigde van de Vereniging van en voor mensen met een aangeboren lichamelijke handicap (BOSK) het patiëntenperspectief vertegenwoordigde. Daarnaast werd in het kader van het tripartiet aanbieden van medische richtlijnen (betrokkenheid van zorgverleners, zorgverzekeraars en patiënten), de knelpuntanalyse voor commentaar voorgelegd aan Zorgverzekeringen Nederland (ZN).

 

Uitgangsvragen en uitkomstmaten

Op basis van de uitkomsten van de knelpuntenanalyse zijn door de voorzitter en de adviseur concept-uitgangsvragen opgesteld. Deze zijn met de werkgroep besproken waarna de werkgroep de definitieve uitgangsvragen heeft vastgesteld. Vervolgens inventariseerde de werkgroep per uitgangsvraag welke uitkomstmaten voor de patiënt relevant zijn, waarbij zowel naar gewenste als ongewenste effecten werd gekeken. De werkgroep waardeerde deze uitkomstmaten volgens hun relatieve belang bij de besluitvorming rondom aanbevelingen, als cruciaal (kritiek voor de besluitvorming), belangrijk (maar niet cruciaal) en onbelangrijk. Tevens definieerde de werkgroep tenminste voor de cruciale uitkomstmaten welke verschillen zij klinisch (patiënt) relevant vonden.

 

Strategie voor zoeken en selecteren van literatuur

Voor deze richtlijn is geen overkoepelende oriënterende zoekactie uitgevoerd. Voor de afzonderlijke uitgangsvragen is aan de hand van specifieke zoektermen gezocht naar gepubliceerde wetenschappelijke studies in (verschillende) elektronische databases. Tevens werd aanvullend gezocht naar studies aan de hand van de literatuurlijsten van de geselecteerde artikelen. In eerste instantie werd gezocht naar studies met de hoogste mate van bewijs. De werkgroepleden selecteerden de via de zoekactie gevonden artikelen op basis van vooraf opgestelde selectiecriteria. De geselecteerde artikelen werden gebruikt om de uitgangsvraag te beantwoorden. De databases waarin is gezocht, de zoekstrategie en de gehanteerde selectiecriteria zijn te vinden in de module van desbetreffende uitgangsvraag.

 

Kwaliteitsbeoordeling individuele studies

Individuele studies werden systematisch beoordeeld, op basis van op voorhand opgestelde methodologische kwaliteitscriteria, om zo het risico op vertekende studieresultaten (risk of bias) te kunnen inschatten. Deze beoordelingen kunt u vinden in de Risk of bias (ROB) tabellen.

 

Samenvatten van de literatuur

De relevante onderzoeksgegevens van alle geselecteerde artikelen werden overzichtelijk weergegeven in evidence-tabellen. De belangrijkste bevindingen uit de literatuur werden beschreven in de samenvatting van de literatuur. Bij een voldoende aantal studies en overeenkomstigheid (homogeniteit) tussen de studies werden de gegevens ook kwantitatief samengevat (meta-analyse) met behulp van Review Manager 5.

 

Beoordelen van de kracht van het wetenschappelijke bewijs

A) Voor interventievragen (vragen over therapie of screening)

De kracht van het wetenschappelijke bewijs werd bepaald volgens de GRADE-methode. GRADE staat voor Grading Recommendations Assessment, Development and Evaluation (zie http://www.gradeworkinggroup.org/).

 

GRADE onderscheidt vier gradaties voor de kwaliteit van het wetenschappelijk bewijs: hoog, redelijk, laag en zeer laag. Deze gradaties verwijzen naar de mate van zekerheid die er bestaat over de literatuurconclusie (Schünemann, 2013).

 

GRADE

Definitie

Hoog

  • er is hoge zekerheid dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie;
  • het is zeer onwaarschijnlijk dat de literatuurconclusie verandert wanneer er resultaten van nieuw grootschalig onderzoek aan de literatuuranalyse worden toegevoegd.

Redelijk*

  • er is redelijke zekerheid dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie;
  • het is mogelijk dat de conclusie verandert wanneer er resultaten van nieuw grootschalig onderzoek aan de literatuuranalyse worden toegevoegd.

Laag

  • er is lage zekerheid dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie;
  • er is een reële kans dat de conclusie verandert wanneer er resultaten van nieuw grootschalig onderzoek aan de literatuuranalyse worden toegevoegd.

Zeer laag

  • er is zeer lage zekerheid dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie;
  • de literatuurconclusie is zeer onzeker.

*In 2017 heeft het Dutch GRADE Network bepaalt dat de voorkeursformulering voor de op één na hoogste gradering ‘redelijk’ is in plaats van ‘matig’

 

B) Voor vragen over diagnostische tests, schade of bijwerkingen, etiologie en prognose

De kracht van het wetenschappelijke bewijs werd eveneens bepaald volgens de GRADE-methode: GRADE-diagnostiek voor diagnostische vragen (Schünemann, 2008) en een generieke GRADE-methode voor vragen over schade of bijwerkingen, etiologie en prognose. In de gehanteerde generieke GRADE-methode werden de basisprincipes van de GRADE methodiek toegepast: het benoemen en prioriteren van de klinisch (patiënt) relevante uitkomstmaten, een systematische review per uitkomstmaat, en een beoordeling van bewijskracht op basis van de vijf GRADE criteria (startpunt hoog; downgraden voor risk of bias, inconsistentie, indirectheid, imprecisie en publicatiebias).

 

Formuleren van de conclusies

Voor elke relevante uitkomstmaat werd het wetenschappelijk bewijs samengevat in een of meerdere literatuurconclusies waarbij het niveau van bewijs werd bepaald volgens de GRADE methodiek. De werkgroepleden maakten de balans op van elke interventie (overall conclusie). Bij het opmaken van de balans werden de gunstige en ongunstige effecten voor de patiënt afgewogen. De overall bewijskracht wordt bepaald door de laagste bewijskracht gevonden bij een van de cruciale uitkomstmaten. Bij complexe besluitvorming waarin naast de conclusies uit de systematische literatuuranalyse vele aanvullende argumenten (overwegingen) een rol spelen, werd afgezien van een overall conclusie. In dat geval werden de gunstige en ongunstige effecten van de interventies samen met alle aanvullende argumenten gewogen onder het kopje Overwegingen.

 

Overwegingen (van bewijs naar aanbeveling)

Om te komen tot een aanbeveling zijn naast (de kwaliteit van) het wetenschappelijke bewijs ook andere aspecten belangrijk en worden meegewogen, zoals de expertise van de werkgroepleden, de waarden en voorkeuren van de patiënt (patient values and preferences), kosten, beschikbaarheid van voorzieningen en organisatorische zaken. Deze aspecten worden, voor zover geen onderdeel van de literatuursamenvatting, vermeld en beoordeeld (gewogen) onder het kopje Overwegingen.

 

Formuleren van aanbevelingen

De aanbevelingen geven antwoord op de uitgangsvraag en zijn gebaseerd op het beschikbare wetenschappelijke bewijs en de belangrijkste overwegingen en een weging van de gunstige en ongunstige effecten van de relevante interventies. De kracht van het wetenschappelijk bewijs en het gewicht dat door de werkgroep wordt toegekend aan de overwegingen, bepalen samen de sterkte van de aanbeveling. Conform de GRADE-methodiek sluit een lage bewijskracht van conclusies in de systematische literatuuranalyse een sterke aanbeveling niet a priori uit, en zijn bij een hoge bewijskracht ook zwakke aanbevelingen mogelijk. De sterkte van de aanbeveling wordt altijd bepaald door weging van alle relevante argumenten tezamen.

 

Randvoorwaarden (Organisatie van zorg)

In de knelpuntenanalyse en bij de ontwikkeling van de richtlijn is expliciet rekening gehouden met de organisatie van zorg: alle aspecten die randvoorwaardelijk zijn voor het verlenen van zorg (zoals coördinatie, communicatie, (financiële) middelen, menskracht en infrastructuur). Randvoorwaarden die relevant zijn voor het beantwoorden van een specifieke uitgangsvraag maken onderdeel uit van de overwegingen bij de bewuste uitgangsvraag. Meer algemene, overkoepelende, of bijkomende aspecten van de organisatie van zorg worden behandeld in de module Randvoorwaarden.

 

Indicatorontwikkeling

Bij deze modulaire revisie van chirurgische interventies zijn geen nieuwe kwaliteitsindicatoren ontwikkeld, wel worden er bij de submodules, indien relevant, suggesties gedaan voor de ontwikkeling van een indicator.

 

Kennislacunes

Tijdens de ontwikkeling van deze richtlijnmodule is systematisch gezocht naar onderzoek waarvan de resultaten bijdragen aan een antwoord op de uitgangsvraag (deelvragen). Bij elke deelvraag is door de werkgroep nagegaan of er (aanvullend) wetenschappelijk onderzoek gewenst is om de deelvraag te kunnen beantwoorden. De onderwerpen waarvoor (aanvullend) wetenschappelijk onderzoek van belang wordt geacht, zijn als aanbeveling vermeld bij de richtlijnmodule (submodules).

 

Commentaar- en autorisatiefase

De conceptrichtlijn werd aan de betrokken (wetenschappelijke) verenigingen en (patiënt) organisaties voorgelegd ter commentaar. Daarnaast werden de volgende verenigingen en organisaties benaderd voor commentaar: Nederlandse Vereniging voor Neurologie (NVN), Nederlandse Vereniging voor Kinder Neurologie (NVKN), Koninklijk Nederlands Genootschap voor Fysiotherapie (KNGF), Nederlandse Vereniging voor Kinderfysiotherapie (NVFK), Ergotherapie Nederland (EN), Nederlandse Vereniging voor Kindergeneeskunde (NVK), Zorginstituut Nederland (ZIN), Zorgverzekeraars Nederland (ZN), Inspectie Gezondheidszorg en Jeugd (IGZ), Nederlandse Vereniging voor Radiologie (NVvR), Nederlandse Vereniging van Artsen voor Verstandelijk Gehandicapten (NVAVG), Nederlandse Zorgautoriteit (NZa), en Patiëntenfederatie Nederland. De commentaren werden verzameld en besproken met de werkgroep. Naar aanleiding van de commentaren werd de conceptrichtlijn aangepast en definitief vastgesteld door de werkgroep. De definitieve richtlijn werd aan de deelnemende (wetenschappelijke) verenigingen en (patiënt) organisaties voorgelegd voor autorisatie en door hen geautoriseerd dan wel geaccordeerd.

 

Literatuur

Brouwers MC, Kho ME, Browman GP, et al. AGREE II: advancing guideline development, reporting and evaluation in health care. CMAJ. 2010;182(18):E839-42. doi: 10.1503/cmaj.090449. Epub 2010 Jul 5. Review. PubMed PMID: 20603348.

Medisch Specialistische Richtlijnen 2.0. Adviescommissie Richtlijnen van de Raad Kwalitieit. Link: http://richtlijnendatabase.nl/over_deze_site/over_richtlijnontwikkeling.html. 2012.

Ontwikkeling van Medisch Specialistische Richtlijnen: stappenplan. Kennisinstituut van Medisch Specialisten. Link

Schünemann H, Brożek J, Guyatt G, et al. GRADE handbook for grading quality of evidence and strength of recommendations. Updated October 2013. The GRADE Working Group, 2013. Available from http://gdt.guidelinedevelopment.org/central_prod/_design/client/handbook/handbook.html.

Schünemann HJ, Oxman AD, Brozek J, et al. Grading quality of evidence and strength of recommendations for diagnostic tests and strategies. BMJ. 2008;336(7653):1106-10. doi: 10.1136/bmj.39500.677199.AE. Erratum in: BMJ. 2008 May 24;336(7654). doi: 10.1136/bmj.a139. PubMed PMID: 18483053.

Zoekverantwoording

Zoekacties zijn opvraagbaar. Neem hiervoor contact op met de Richtlijnendatabase.