Uitgangsvraag

Wanneer is orthopedische chirurgie geïndiceerd bij een symptomatische of asymptomatische heuplateralisatie?

Aanbeveling

Verricht preventieve chirurgie ter voorkoming van heupluxatie bij kinderen met een spastische cerebrale parese met een symptomatische of asymptomatische toename van heuplateralisatie waarbij:

  • op ten minste 2 X-bekken AP opnames met een interval van 6 maanden een migratiepercentage (MP) tussen de 33-40% waarneembaar is op de recentste X-bekken óf;
  • waarbij een eerste X-bekken een MP ≥ 40% vertoont.

 

Zie bijlage ‘Screenings- en interventieschema heupluxatie’.

 

De eerste keuze voor preventieve chirurgie is een weke delen procedure (adductorentenotomie met psoastenotomie) bij bilateraal aangedane kinderen altijd bilateraal, bij unilateraal aangedane kinderen unilateraal.

 

Gebruik bij voorkeur een afneembare orthese bij de postoperatieve behandeling, gebruik geen behandeling met gips.

 

Overweeg herhaalde preventieve chirurgie indien er na preventieve weke delen chirurgie recidief heuplateralisatie of verdere progressie van heuplateralisatie (MP >40%) optreedt.

 

De herhaalde preventieve operatie bestaat uit ossale heupchirurgie al of niet in combinatie met weke delen chirurgie.

 

Verricht palliatieve heupchirurgie bij niet behandelbare persisterende pijn gerelateerd aan heupluxatie.

 

De aard van de ingreep wordt vooral bepaald door de ervaring van het betreffende multidisciplinaire team.

 

Stel de indicatie voor orthopedische operaties bij kinderen met een spastische cerebrale parese in een multidisciplinair team bestaande uit: een (kinder)orthopeed met ervaring in de operatieve behandeling van spastische kinderen en een eveneens ervaren kinderrevalidatiearts, een kinderarts en/of kinderneuroloog, kinderfysiotherapeut, (kinder)ergotherapeut, (kinder)logopedist, maatschappelijk werker, kinderpsycholoog en/of orthopedagoog.

 

Neem de behandelbeslissing in nauw overleg met de ouders/ verzorgers, na adequate voorlichting over de voor- en nadelen van de relevante behandelopties, en met expliciete aandacht voor het risico op chirurgische complicaties.

 

Verricht de operatie met een chirurgisch team dat voldoende ervaring heeft met deze ingrepen, in een setting waarin ervaring is met de optimale postoperatieve verzorging van kinderen met ernstige meervoudige beperkingen.

Inleiding

Kinderen met een bilaterale spastische cerebrale parese kunnen een heupluxatie ontwikkelen, waarbij het risico samenhangt met hun GMFCS-niveau. Een heupluxatie kan op den duur aanleiding geven tot gezondheidsklachten in de vorm van o.a. pijn, decubitus, fracturen, problemen met mobiliteit (zitten, staan, lopen, liggen, transfers, rolstoelrijden) en participatie, en problemen bij de verzorging (kleden, hygiëne). Operatieve ingrepen worden toegepast om luxatie te voorkómen of problemen ten gevolge van een luxatie te behandelen. De waarde van dergelijke interventie ter preventie of behandeling van pijn is onduidelijk.

Conclusies

Deelvraag 1

Preventieve weke delen chirurgie

Zeer laag

GRADE

Er zijn enige aanwijzingen dat preventieve weke delen chirurgie de kans op heupluxatie verlaagt bij kinderen met spastische cerebrale parese en heuplateralisatie. Een vergelijking met (geen operatie ontbreekt.

 

Bronnen (Shore, 2012; Bouwhuis, 2015; Bowen, 2006)

 

-

GRADE

Er zijn onvoldoende gegevens om de effecten van preventieve weke delen chirurgie op heuppijn bij kinderen met ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS IV en V) en heuplateralisatie te kunnen beoordelen.

 

Bronnen (Bouwhuis, 2015;Bowen, 2006)

 

Zeer laag

GRADE

Er zijn aanwijzingen dat preventieve weke delen chirurgie gepaard gaat met een risico op complicaties en op terugkerende heuplateralisatie bij kinderen met ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS V) en heuplateralisatie.

 

Een vergelijking met geen operatie ontbreekt.

 

Bronnen (Shore, 2012; Bouwhuis, 2015; Bowen, 2006)

 

Preventieve ossale chirurgie (al of niet gecombineerd met weke delen chirurgie)

Zeer laag

GRADE

Er zijn aanwijzingen dat preventieve ossale chirurgie (femur-/ bekken-osteotomie) al of niet gecombineerd met weke delen chirurgie de kans op heupluxatie verlaagt bij kinderen met milde of ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS I-V) en heuplateralisatie.

 

Een vergelijking met geen operatie ontbreekt.

 

Bronnen (Bouwhuis, 2015 (9 studies); Canavese, 2014; Chang, 2016; DiFazio, 2016; Abousamra, 2016)

 

Zeer laag

GRADE

Er zijn enige aanwijzingen dat preventieve ossale chirurgie (femur-/ bekken-osteotomie) al of niet gecombineerd met weke delen chirurgie de prevalentie van heuppijn verlaagt bij kinderen met milde of ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS I-V) en heuplateralisatie, gebaseerd op onderzoek bij kinderen met cerebrale parese en (overwegend) symptomatische heuplateralisatie.

 

Gegevens met betrekking tot kinderen met milde cerebrale parese (GMFCS I-III) zijn beperkt. Een vergelijking met geen operatie ontbreekt.

 

Bronnen (Bouwhuis, 2015 (9 studies); Canavese, 2014; Chang, 2016; DiFazio, 2016; Abousamra, 2016)

 

Zeer laag

GRADE

Er zijn aanwijzingen dat preventieve ossale chirurgie (femur-/ bekken-osteotomie) al of niet gecombineerd met weke delen chirurgie gepaard gaat met een aanzienlijk risico op ernstige complicaties en pijn bij kinderen met milde of ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS I tot V) en heuplateralisatie, gebaseerd op onderzoek bij kinderen met cerebrale parese en (overwegend) symptomatische heuplateralisatie.

 

Gegevens met betrekking tot kinderen met milde cerebrale parese (GMFCS I-III) zijn beperkt. Een vergelijking met geen operatie ontbreekt.

 

Bronnen (Shrader, 2015; Bouwhuis, 2015 (9 studies); Canavese, 2014; Chang, 2016; DiFazio, 2016; Abousamra, 2016)

 

Deelvraag 2

Palliatieve chirurgie

Zeer laag

GRADE

Er zijn enige aanwijzingen dat palliatieve chirurgie door resectie van de femurkop de prevalentie van heuppijn verlaagt bij kinderen met ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS IV-V) en symptomatische heupluxatie.

 

Gegevens met betrekking tot kinderen met milde cerebrale parese (GMFCS I-III) ontbreken. Een vergelijking met geen operatie ontbreekt.

 

Bronnen (Boldingh, 2014 (6 studies))

 

Zeer laag

GRADE

Er zijn enige aanwijzingen dat palliatieve chirurgie door resectie van de femurkop gepaard gaat met een aanzienlijk risico op ernstige complicaties bij kinderen met ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS IV-V) en symptomatische heupluxatie.

 

Gegevens met betrekking tot kinderen met milde cerebrale parese (GMFCS I-III) ontbreken. Een vergelijking met geen operatie ontbreekt.

 

Bronnen (Boldingh, 2014 (6 studies))

 

Zeer laag

GRADE

Er zijn enige aanwijzingen dat palliatieve chirurgie door totale heupvervanging de prevalentie van heuppijn verlaagt bij kinderen met milde of ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS I-V) en symptomatische heupluxatie.

 

Een vergelijking met geen operatie ontbreekt.

 

Bronnen (Boldingh, 2014 (1 studie); Kolman, 2016 (3 studies))

 

Zeer laag

GRADE

Er zijn enige aanwijzingen dat palliatieve chirurgie door totale heupvervanging gepaard gaat met een aanzienlijk risico op ernstige complicaties bij kinderen met milde of ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS I-V) en symptomatische heupluxatie.

 

Een vergelijking met geen operatie ontbreekt.

 

Bronnen (Boldingh, 2014 (1 studie); Kolman, 2016 (3 studies))

 

Zeer laag

GRADE

Er zijn enige aanwijzingen dat palliatieve chirurgie door Schanz osteotomie de prevalentie van heuppijn verlaagt bij kinderen met ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS IV-V) en symptomatische heupluxatie.

 

Gegevens met betrekking tot kinderen met milde cerebrale parese (GMFCS I tot III) ontbreken. Een vergelijking met geen operatie ontbreekt.

 

Bronnen (Harmsen, 2016)

 

Zeer laag

GRADE

Er zijn enige aanwijzingen dat palliatieve chirurgie door Schanz osteotomie gepaard gaat met een aanzienlijk risico op ernstige complicaties bij kinderen met ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS IV-V) en symptomatische heupluxatie.

 

Gegevens met betrekking tot kinderen met milde cerebrale parese (GMFCS I-III) ontbreken. Een vergelijking met geen operatie ontbreekt.

 

Bronnen (Harmsen, 2016)

 

Zeer laag

GRADE

Er zijn enige aanwijzingen dat palliatieve chirurgie door Femur-interpositie-artroplastiek de prevalentie van heuppijn verlaagt bij kinderen met ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS V) en symptomatische heupluxatie.

 

Gegevens met betrekking tot kinderen met milde cerebrale parese (GMFCS I-III) ontbreken. Een vergelijking met geen operatie ontbreekt.

 

Bronnen (Silverio, 2016)

 

Zeer laag

GRADE

Er zijn enige aanwijzingen dat palliatieve chirurgie door Femur-interpositie-artroplastiek gepaard gaat met een aanzienlijk risico op ernstige complicaties bij kinderen met ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS V) en symptomatische heupluxatie.

 

Gegevens met betrekking tot kinderen met milde cerebrale parese (GMFCS I tot III) ontbreken. Een vergelijking met geen operatie ontbreekt.

 

Bronnen (Silverio, 2016)

 

Samenvatting literatuur

Er werden geen gerandomiseerde onderzoeken (RCT’s), en geen vergelijkende (gecontroleerde) observationele onderzoeken of SR’s van vergelijkend onderzoek gevonden. Studies waarin operatief ingrijpen wordt vergeleken met standaardzorg ontbreken derhalve. De literatuurzoekactie leverde twee recente systematische reviews (SR’s) van goede kwaliteit (Bouwhuis, 2015; Boldingh, 2014; zie risk of bias tabellen) die de resultaten uit niet-vergelijkend observationeel onderzoek beschrijven en de literatuur dekken tot februari 2009. Deze SR’s zijn gebaseerd op een gemeenschappelijke zoekstrategie en includeren alleen studies bij kinderen met ernstige CP (GMFCS IV-V) en met tenminste een jaar follow-up, de RoB werd beoordeeld op basis van een Cochrane RoB tool (Steultjens, 2004; van Tulder, 1997). De SR van Bouwhuis (2015) werd aangevuld met vijf relevante recentere studies ter beantwoording van deelvraag-1, en de SR van Boldingh (2014) werd aangevuld met een SR (Kolman, 2016) en twee originele onderzoeken ter beantwoording van deelvraag-2. Vrijwel alle geïncludeerde onderzoeken zijn retrospectief.

 

Voor de literatuuranalyse bij beide deelvragen (zie hieronder) geldt dat meta-analyses niet verantwoord zijn vanwege onacceptabele klinische en methodologische heterogeniteit, met name door verschillen in operatieve techniek en definitie van de uitkomstmaten.

 

Deelvraag-1

1. wat zijn de gunstige en ongunstige effecten van preventieve chirurgie ter voorkoming van heupluxatie in vergelijking met geen operatie, bij kinderen met spastische cerebrale parese en heuplateralisatie?

 

Preventieve chirurgie: weke delen chirurgie

Bouwhuis (2015) selecteert aanvankelijk vijf studies maar sluit vier studies uit vanwege onvoldoende methodologische kwaliteit (zie Bouwhuis, 2015) waaronder het niet vermelden van bijwerkingen en complicaties, het ontbreken van gegevens met betrekking tot uitval, en/of inadequate rapportage van de primaire uitkomstmaat (ontbreken van een maat voor variabiliteit). Slechts een studie resteert (Bowen, 2006). De literatuurzoekactie leverde een relevante aanvullende studie op (Shore, 2012). Bowen (2006) is een niet-vergelijkende retrospectieve cohortstudie (n=38 kinderen met CP, GMFCS-V; gemiddelde leeftijd 5,5 jaar) uit de Verenigde Staten, met een gemiddelde follow-up van 7,4 jaar. Shore (2012) is een niet-vergelijkende retrospectieve cohortstudie (n=330 kinderen met CP, GMFCS II-V; gemiddelde leeftijd 4,2 jaar) uit Australië, met een gemiddelde follow-up van 7,1 jaar. In beide studies ontbreekt een controle voor natuurlijk beloop. Studiekarakteristieken en uitkomsten staan vermeld in onderstaande tabel (Tabel 1).

 

Tabel 1

Preventive surgery - soft tissue surgery – treatment effects

Tabel 1

Bouwhuis 2015

 

Reference

Hips

(N)

Patients

(N)

Mean age at surgery (range)

Duration of follow-up (range)

Co-interventions

MP preoperative (range)

MP postoperative (range)

Success number of hips/ patients (%)

Remarks

Bowen 2006

 

 

70

38

5.5 (2.4–9.7)

7.4 years (1.7–19.2)

4 weeks

A-frame

30% (15–79%)

 

42 hips MP<30

 

21 hips

MP 30-50

 

42+21=63 MP<50

 

7 hips

MP>50%

stable = MP<15%

 

37/42 (88%)

 

 

18/21 (86%)

 

 

55/63 (87%)

 

 

3/7 (43%)

58/70 (83%) with MP<15%

success defined as MP<15%

 

GMFCS V

Shore 2012

660

330

 

 

 

 

GMFCS-

II: 33

III: 55

IV: 103

V: 139

4.2

7.1 (2.0-13.4)

3 weeks

A-frame (all GMFCS levels); 12 months fixed-angle abduction brace (GMFCS IV-V only)

43% (21-64%)

 

 

 

GMFCS-

II: 35%

III: 39%

IV: 42%

V: 48%

not reported

106/330 (32%) with MP<50%

 

GMFCS-

II: 94%

III: 49%

IV: 27%

V: 14%

 

success defined as MP<50%, and absence additional surgery for hip displacement during study period

 

note that the preoperative MP differs per GMFCS class

 

Heup(sub)luxatie (cruciale uitkomstmaat)

Bowen (2006) hanteert een afwijkende definitie voor behandelsucces en rapporteert het aantal heupen met MP<15% bij einde follow-up, gemiddeld 7,4 jaar na de preventieve (weke delen) chirurgie: 88% van de heupen met een preoperatieve MP<30%, 86% van de heupen met een preoperatieve MP tussen 30 tot 50% en 43% van de heupen met een preoperatieve MP groter dan 50%. Het behandelsucces bij een preoperatieve MP groter dan 50% is statistisch significant lager dan bij een preoperatieve MP kleiner dan 50% (p=0,04), maar door de afwijkende definitie van behandelsucces en het geringe aantal heupen met een preoperatieve MP groter dan 50% (n=7) kunnen hier geen harde conclusies aan worden verbonden. Samenvattend is er niet meer dan een aanwijzing dat preventieve weke delen chirurgie de kans op heupluxatie mogelijk klinisch relevant verlaagt bij kinderen met ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS V) en heuplateralisatie. Een probleem is dat deze literatuur niet gebaseerd is op systematische screening en de onderzoekspopulaties derhalve niet vergelijkbaar zijn met de resultaten uit het Zweedse CP-UP programma. Omdat preoperatieve pijn niet wordt gerapporteerd blijft onduidelijk in hoeverre het onderzoek van Bowen (2006) kinderen met cerebrale parese en asymptomatische heuplateralisatie betreft. Gegevens met betrekking tot kinderen met milde cerebrale parese (GMFCS I-III) ontbreken en de waarde van preventieve weke delen chirurgie ter voorkoming van heupluxatie in deze patiëntengroep blijft eveneens onduidelijk. Shore (2012) rapporteert het resultaat van weke delen chirurgie bij heuplateralisatie, gerelateerd aan het GMFCS-niveau. Bij analyse van het artikel blijkt uit de multivariate analyse het resultaat van weke delen chirurgie vooral afhankelijk van het preoperatieve MP. Het preoperatieve MP was voor de hogere GMFCS-klassen slechter dan van GMFCS II, waardoor uit de univariate analyse ten onrechte de conclusie is getrokken dat hogere GMFCS klassen een slechter resultaat tonen. Voor GMFCS III-V was het risico op achteruitgang vergelijkbaar, alleen GMFCS II heeft een lager risico op achteruitgang (hazard ratio’s voor GMFCS III-V variërend tussen 8,1 en 8,5, met GMFCS II als referentie, hazard ratio 1,0).

 

Pijn en mobiliteit (cruciale uitkomstmaten)

De effecten van preventieve weke delen chirurgie op de uitkomstmaten pijn en mobiliteit worden niet gerapporteerd door Bowen (2006) of Shore (2012).

 

Bijwerkingen/complicaties en kosten (belangrijke uitkomstmaten)

Kosten worden niet gerapporteerd. Bowen (2006) rapporteert drie ernstige complicaties (8% van de patiënten) waarbij operatief ingrijpen noodzakelijk is: een geval van infectie met noodzaak van seriële debridement, en twee gevallen van postoperatieve abductiecontracturen die interfereerden met het zitten. Daarnaast was bij 12 van de 70 heupen (17%) sprake van terugkerende heupinstabiliteit, deze patiënten werden herhaald chirurgisch behandeld met femur- en/of bekkenosteotomie. Shore (2012) rapporteert geen abductiecontracturen maar wel twee gevallen van extensiecontracturen (0,6%). Gedurende de studie overlijden negentien kinderen (6% van totaal aantal), allen in de klasse GMFCS V (14% van totaal). De belangrijkste doodsoorzaak was respiratoire insufficiëntie (n=13). Er trad overigens geen sterfte op in de eerste twee jaar volgend op de adductorenchirurgie.

 

Preventieve chirurgie: ossale operatie al of niet met weke delen chirurgie

Bouwhuis (2015) selecteert tien studies en includeert uiteindelijk negen studies met voldoende methodologische kwaliteit, maar ongecontroleerde studies. De literatuurzoekactie levert vier relevante aanvullende studies op, overwegend van matige methodologische kwaliteit (zie risk of bias tabellen). Studiekarakteristieken staan vermeld in de evidence-tabellen. De negen studies die deel uitmaken van Bouwhuis (2015) en twee aanvullende studies (Canavese, 2014; DiFazio, 2016) betreffen kinderen met ernstige CP (GMFCS IV-V), Chang (2016) includeert daarnaast ook kinderen met milde CP (30% GMFCS I-III, 70% GMFCS IV-V), terwijl Abousamra (2016) uitsluitend kinderen met milde CP (GMFCS I tot II) includeert. De dertien studies includeren in totaal 372 patiënten met 565 geopereerde heupen. De studiegrootte varieert tussen 7 en 91 patiënten. Behandeling bestaat uit alleen een femur-osteotomie (VDRO; n=4), femur-osteotomie al dan niet gecombineerd met bekken-osteotomie (n=3), of een vaste combinatie van femur- en bekken-osteotomie (n=6). De gemiddelde leeftijd van de patiënten bij de operatie ligt tussen 4,5 en 14 jaar (range 2 tot 22 jaar), en ook de gemiddelde lengte van follow-up varieert sterk tussen 2 en 17 jaar (range 1 tot 20 jaar). Co-interventies zijn over het algemeen vergelijkbaar (spica verband, fysiotherapie).

 

Heupluxatie (cruciale uitkomstmaat)

Om het behandelsucces beter te kunnen beoordelen werd gebruik gemaakt van een herberekening van gemiddelde pre- en postoperatieve percentage heuplateralisatie en aantal heupen met een postoperatief migratiepercentage MP<33% (zie Bouwhuis, 2015). Het gemiddelde MP neemt in alle studies af, in de regel van 61 tot 100% preoperatief naar 5 tot 33% postoperatief (bij einde follow-up; Tabel 2). In Chang (2016) is het gemiddelde preoperatieve MP laag (33%) en het MP neemt slechts licht af postoperatief (naar 26%) doordat bij patiënten met unilaterale heupsubluxatie veelal ook de contralaterale zijde werd geopereerd en meegenomen in de berekeningen. Abousamra (2016) betreft uitsluitend kinderen met milde CP (GMFCS I-II), het gemiddelde MP neemt af van 45% preoperatief naar 15% postoperatief. Elf studies rapporteren het aantal subluxaties: bij 92 van 480 geopereerde heupen (19%) is er sprake van subluxatie (MP>33%) bij einde van de follow-up. Het behandelsucces gedefinieerd als het percentage heupen met een MP<33% (geen subluxatie) bij einde follow-up varieert per studie (50 tot 75% bij toepassing van alleen femur-osteotomie (VDRO), en 85 tot 100% bij combinaties van femur- en bekken-osteotomie). Samenvattend zijn er aanwijzingen dat preventieve ossale chirurgie (femur-/ bekken-osteotomie) al of niet in combinatie met weke delen chirurgie de kans op heupluxatie klinisch relevant verlaagt bij kinderen met ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS IV-V) en heuplateralisatie. Omdat bij een meerderheid van de patiënten in de geïncludeerde studies sprake is van preoperatieve pijn (zie later in de tekst), en daarmee van symptomatische heuplateralisatie, blijft onduidelijk wat de effecten zijn van preventieve chirurgie bij kinderen met cerebrale parese en asymptomatische heuplateralisatie. Gegevens met betrekking tot kinderen met milde cerebrale parese (GMFCS I-III) zijn slechts beperkt beschikbaar (een enkele studie, Abousamra, 2016) en de waarde van ossale chirurgie ter voorkoming van heupluxatie in deze patiëntengroep is onzeker.

 

Uit het CP-UP programma in Zweden blijkt dat de combinatie van screening, vroege preventieve chirurgie en systematische follow-up met niet-chirurgische behandeling leidt tot 0% heupluxatie (Hägglund, 2014). De populaties beschreven in bovenstaande literatuursamenvatting zijn niet vergelijkbaar met het Zweedse cohort.

 

Tabel 2

Preventive surgery – osteotomy - treatment effects MP

Tabel 2

Bouwhuis 2015

 

 

Patients (N)

Hips (N)

Duration of follow-up

Mean MP pre

Mean MP post

Pre

subluxation (n)

Post

subluxation (n)

Pre

dislocation (n)

Post

dislocation (n)

Post % MP<33% (n)

Remarks

Herndon 1992a,d

32

48

3.6 (1–8.9)

68

19

ND

4

ND

1

ND

VDRO

Hoffer 1985a

15

18

11.5 (7–17)

61

29

12

4

3

1

72% (13)

VDRO

Yun 2005

38

69

5.3 (2–13)

80

27

42

23e

18

10/69

74% (51)e

VDRO

Persiani 2008

VDRO >

CO >

 

13

 

13

4.6 (2–9)

79

29.4

10

5

3

0

53% (7)

VDRO or pelvic

osteo

8

8

 

75.6

32.8

6

3

2

0

50% (4)

5

5

 

84.8

28.8

4

2

1

0

60% (3)

Oh 2007

31

61

19.1 (10.8–21.4)f

ND

ND

36e

2/36

15e

5/36

NDb

VDRO +/- pelvic

osteo

Debnath 2006

7

7

13 (8–17.5)

81

17.8

5

1

2

0

85% (6)

VDRO + pelvic

osteo

Mubarak 1992

11

18

6.8 (3.6–8.1)

69

6.1

12

1

6

0

99.5% (17)

VDRO + pelvic

osteo

Roposch 2005

32

41

5.3 (2–11.7)

77

13

23

4

18

2

85% (35)

VDRO + pelvic

osteo

Sankar 2006

12

14

16.7 (12.4–19.5)

100

11

0

0

14

0

100% (12)

VDRO + pelvic

osteo

Supplementary studies

 

Canavese 2014

40

47

2

66.2

4.9

ND

ND

ND

ND

ND

VDRO + pelvic

osteo

Chang 2016

91

179

5.4 (1.0-10.2)

32.5g

25.5

76

45

0

0

75%g (134)

VDRO; GMFCS I-V

DiFazio 2016

38

ND

2

81.5h

11h

ND

ND

ND

ND

ND

VDRO +/- pelvic

osteo

Abousamra 2016

 

 

 

12

12

4 (1-8)

45

15

12

3

0

0

75% (9)i

VDRO +/- pelvic

osteo; GMFCS I-II

Foot notes: aPercentage coverage used; b<25% MP; c<40% MP; dNo definition of sublux/disloc; eSubluxation MP>40%; fDislocation MP>80%; gnote low mean MP pre, and high Pre % MP<33; hmedian; iMP≤30%; ND, not described.

 

 

Pijn (cruciale uitkomstmaat)

Pijn bij follow-up wordt gerapporteerd in tien studies, maar slechts zes studies vermelden ook het aantal patiënten met preoperatieve pijn. Vrijwel altijd wordt pijn dichotoom (wel of geen pijn) gerapporteerd door de ouders of verzorgers, een exacte definitie van de uitkomstmaat ontbreekt. In genoemde zes studies werden 91 patiënten vervolgd en was bij 82% van de heupen sprake van preoperatieve pijn. Na reconstructieve chirurgie bij einde follow-up was er bij 5% van de heupen nog sprake van pijn. Ook in de overige vier studies was bij gemiddeld 5% van de heupen sprake van postoperatieve pijn bij einde follow-up. Interpretatie van deze resultaten wordt bemoeilijkt door het ontbreken van een goed (gevalideerd) meetinstrument en afwezigheid van blindering. Samenvattend zijn er enige aanwijzingen dat preventieve ossale chirurgie (femur-/ bekken-osteotomie) de prevalentie van heuppijn verlaagt bij kinderen met ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS IV tot V) en heuplateralisatie. Omdat bij een meerderheid van de patiënten in de geïncludeerde studies sprake is van preoperatieve pijn, en daarmee van symptomatische heuplateralisatie, blijft onduidelijk wat de effecten zijn van reconstructieve chirurgie bij kinderen met cerebrale parese en asymptomatische heuplateralisatie. Gegevens met betrekking tot kinderen met milde cerebrale parese (GMFCS I-III) zijn slechts beperkt beschikbaar (een enkele studie, Abousamra, 2016) en de waarde van preventieve ossale chirurgie ter voorkoming van heuppijn in deze patiëntengroep is onzeker.

 

Mobiliteit (cruciale uitkomstmaat)

Effecten op de uitkomstmaat mobiliteit worden niet gerapporteerd.

 

Bijwerkingen/complicaties en kosten (belangrijke uitkomstmaten)

Kosten worden niet gerapporteerd. Complicaties worden gerapporteerd in tien studies, een overzicht is opgenomen in de evidence-tabellen. Complicaties kwamen voor bij 22% (74 van 334) van alle patiënten, met name avasculaire heupkopnecrose (n=16; 5% van alle patiënten), botbreuken (n=15; 4,5%), postoperatieve ulcera (n=9; 3%), beenlengteverschil (n=9; 3%), artrose (n=8; 2,5%), en heterotope ossificaties (n=7 patiënten; 2%). Samenvattend zijn er aanwijzingen dat preventieve ossale chirurgie (femur-/ bekken-osteotomie) gepaard gaat met een aanzienlijk risico op ernstige complicaties bij kinderen met ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS IV-V) en (symptomatische) heuplateralisatie.

 

Deelvraag-2

2. Wat zijn de gunstige en ongunstige effecten van palliatieve chirurgie ter bestrijding van pijn, in vergelijking met geen operatie, bij kinderen met spastische cerebrale parese en persisterende pijn ten gevolge van heupluxatie (symptomatische heupluxatie)?

 

Palliatieve chirurgie (weke delen- en botchirurgie)

Boldingh (2014) includeert acht studies (retrospectieve cohortstudies) met voldoende methodologische kwaliteit. De literatuurzoekactie levert drie relevante aanvullende studies op: een SR en twee observationele studies van matige methodologische kwaliteit (zie risk of bias tabellen). Studiekarakteristieken staan vermeld in de evidence-tabellen. De acht studies die deel uitmaken van Boldingh (2014) en twee aanvullende observationele studies (Harmsen, 2016; Silverio, 2016) betreffen kinderen met ernstige CP (GMFCS IV-V). De SR van Kolman (2016) is van lagere kwaliteit dan de SR van Boldingh (2014), onder andere door het ontbreken van een beoordeling van de methodologische kwaliteit van de geïncludeerde studies en daarmee samenhangende kritische analyse van de resultaten, maar beperkt zich niet tot ernstige CP. Met betrekking tot ernstige cerebrale parese (GMFCS IV tot V) overlapt de SR van Kolman (2016) met Boldingh (2014), maar Kolman (2016) analyseert daarnaast vier studies waarin de waarde van palliatieve chirurgie expliciet wordt onderzocht bij kinderen met milde cerebrale parese (GMFCS I-III).

 

De SR van Boldingh (2014) en twee aanvullende observationele studies beslaan een aantal chirurgische behandelopties bij kinderen en jong volwassenen met ernstige cerebrale parese (GMFCS IV-V): resectie van de femurkop (n=6 studies), totale heupvervanging (n=1), artrodese van het heupgewricht (n=1), Schanz osteotomie (n=1), en femur-interpositie-artroplastiek (PFIA; n=1). De SR van Kolman (2016) met betrekking tot milde cerebrale parese (GMFCS I tot III) includeert studies naar totale heupvervanging (n=3 studies) en artrodese van het heupgewricht (n=1). Studiekarakteristieken en resultaten zijn opgenomen in de evidence-tabellen, de belangrijkste resultaten staan vermeld in onderstaande tabel (Tabel 3).

 

Tabel 3

Palliative surgery – treatment effects and complications

Tabel 3

Boldingh 2014

 

Reference

Patients

(N)

Surgical technique

HO class

Preop pain (n)

Postop pain

(n)

Improvement seating problems (%)

Improvement nursing problems (%)

Complications

(%)

Age at surgery / Follow-up

(years)

Abu Rajab 2007

15

FHR C

M

14

1

100

100

57 HO

11-26

1–7

Baxter 1986

4

FHR C

NC

-

-

100

100

0 HO

10-17

0.5–5

Knaus 2009

20

FHR M

M

17

7

100

94

62 HO

3-27

1–6.5

Lampropulos 2008

3

FHR C

NC

3

0

100

100

100 HO

13-16

1–2

Muthusamy 2008

27

FHR M

M

27

4

NC

80

41 HO

7-28

1–13

Widmann 1999

13

FHR M

B

NC

NC

NC

100

77 HO

11-45

2–21

 

 

Gabos 1999

11

THA

B

11

1

45

100

43 HO; 36 femor fracture; 29 D

11-20

2–6

 

 

De Moraes Barros 2003

7

Hip

arthrodesis

-

7

0

71

-

- HO; 14 femor fracture; - D

10-17

2–7

Supplementary studies

 

Harmsen 2016

20

Schanz osteotomy

 

-

20

NCCPC-PV total score 14.8a

improved inb 17% patients, same in 70%, worse in 13%

improved inb 74%; same in 26%

8% infection; 8% dysfunct OSM

mean 13.8

mean 8.8

12 caregivers assessed surgery as satisfactory; 11 were not satisfied

Silverio 2016

12

PFIA

-

12

ND

(3/16 hips)c

see noted

ND

50% HO; 8% periprosthetic fracture; 8% pneumonia; 8% prolonged intubation; 25% postop anemia; 19% hip revision surgery

9-18

2-5

83% caregivers recommended procedure; mean % prosthesis migration at final fup was 38%

Kolman 2016 (GMFCS I-III only)

 

Buly 1993

7

THA

-

7

0

-

-

ND

16-52

3-17

Root 1986

9

THA

-

8

0

-

-

11% D; 22% Troch bursitis; 11% fem comp bending; 11% migration

trochanter; 11% rev for

sublux; 11% UTI; 11% fem

comp loosen

16-52

2-12

Schroeder 2010

16

THA

-

15

1

-

-

6% D; 19% acetab rev; 6% rev for infection

32-58

2-18

De Moraes Barros 2003

4

Hip

arthrodesis

-

4

0

-

-

none

12-29

3–7

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

Foot notes: B, Brooker; C, Castle and Schneider; D, dislocation; FHR, Femoral Head Resection; HO, Heterotopic Ossification; M, McCarthy; NC, not classified; ND, not described; OSM, osteosynthesis material; THA, Total Hip Arthroplasty; PFIA, Proximal Femur Prosthetic Interposition Arthroplasty (using shoulder prosthesis). aOnly postop pain score measured: NCCPC-PV total score is comparable to that reported for children with CP without physical limitations and without surgical intervention (16.7; Breau 2011). bbased on Satisfaction-list (Breau 2002). cexcellent pain outcome in 9/16 hips (no pain), fair in 4/16 (tolerable pain with oral medication), poor in 3/16 (uncontrollable pain). dAverage change in sitting tolerance 6.6 (0 to 10 scale with 0=much worse, 5=no change, 10= much improvement since PFIA; caregivers questionnaire)

 

 

Resectie van de femurkop

Resectie van de femurkop werd onderzocht in zes studies met in totaal 82 patiënten waarbij op een leeftijd tussen 3 tot 45 jaar een resectie van de femurkop werd uitgevoerd volgens de Castle techniek (3 studies, 22 patiënten) of McCarthy techniek (3 studies, 60 patiënten). Vergelijking van behandelresultaten wordt bemoeilijkt door grote verschillen in leeftijd bij operatie (3 tot 45 jaar), in lengte van follow-up (1 tot 21 jaar) en in de wijze waarop de uitkomsten zijn beoordeeld. Daarnaast zijn er verschillen in postoperatieve behandeling: tractietherapie aan skelet of huid, gips, of gebruik van een externe fixateur.

 

Pijn (cruciale uitkomstmaat)

Pijn was de primaire indicatie voor chirurgie en wordt in alle studies gerapporteerd, vrijwel altijd dichotoom (wel of geen pijn). Na palliatieve chirurgie (resectie van de femurkop) bij einde follow-up was er bij gemiddeld 18% van de patiënten nog sprake van pijn. Interpretatie van de resultaten wordt bemoeilijkt door de geringe omvang van de (niet-vergelijkende) studies, het ontbreken van een gevalideerd meetinstrument en afwezigheid van blindering. Samenvattend zijn er enige aanwijzingen dat palliatieve chirurgie door resectie van de femurkop de prevalentie van heuppijn verlaagt bij kinderen met ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS IV-V) en symptomatische heupluxatie. De SR van Kolman (2016) biedt geen aanvullende informatie met betrekking tot de waarde van deze interventie bij kinderen met milde spastische cerebrale parese (GMFCS I-III).

 

Mobiliteit (cruciale uitkomstmaat)

Effecten op de uitkomstmaat mobiliteit worden niet gerapporteerd.

 

Bijwerkingen/complicaties en kosten (belangrijke uitkomstmaten)

Een meerderheid van de patiënten ondervindt complicaties, met name heterotope ossificaties (41 tot 100% van alle patiënten in vijf van de zes studies; zie Tabel 3), postoperatieve migratie van het femur (5 tot 28%), en overige complicaties (27%) met name postoperatieve pijn en drukulcera.

 

Totale heupvervanging

Totale heupvervanging werd onderzocht in een enkele studie (Gabos,1999; zie Boldingh, 2014) met 82 patiënten waarbij op een leeftijd tussen 11 tot 20 jaar een totale heupvervanging werd uitgevoerd en het behandelresultaat werd geanalyseerd na een follow-up van 2 tot 6 jaar. Afhankelijk van grootte en vorm van het acetabulum werd een totale heupprothese of een schouder endoprothese gebruikt. Postoperatieve behandeling bestond uit een abductiekussen of gips gedurende 4 tot 6 weken.

 

Pijn (cruciale uitkomstmaat)

Pijn was de primaire indicatie voor chirurgie en wordt dichotoom gerapporteerd op basis van verbale en non-verbale uitingen bij de patiënt (schreeuwen, grimas). Na palliatieve chirurgie (totale heupvervanging) bij einde follow-up was er niet langer sprake van pijn bij 10 van de 11 (91%) patiënten. Interpretatie van de resultaten wordt bemoeilijkt doordat slechts een studie beschikbaar is, de geringe omvang van deze (niet-vergelijkende) studie, het ontbreken van een gevalideerd meetinstrument en afwezigheid van blindering. Samenvattend zijn er enige aanwijzingen dat palliatieve chirurgie door plaatsing van een totale heupprothese heuppijn verlaagt bij kinderen met ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS IV-V) en symptomatische heupluxatie. De SR van Kolman (2016) biedt aanvullende informatie met betrekking tot de waarde van deze interventie bij personen met milde spastische cerebrale parese (GMFCS I-III). Kolman (2016) includeert drie studies met in totaal 32 patiënten (30 met preoperatieve pijn) waarbij op een leeftijd tussen 16 tot 58 jaar een totale heupvervanging werd uitgevoerd en het behandelresultaat werd geanalyseerd na een follow-up van 2 tot 18 jaar (zie Tabel 3). Na palliatieve chirurgie (totale heupvervanging) bij einde follow-up was er niet langer sprake van pijn bij 31 van de 32 (97%) patiënten. Deze resultaten suggereren dat totale heupvervanging ook heuppijn verlaagt bij mensen met milde spastische cerebrale parese (GMFCS I-III) en symptomatische heupluxatie.

 

Mobiliteit (cruciale uitkomstmaat)

Effecten op de uitkomstmaat mobiliteit worden niet gerapporteerd.

 

Bijwerkingen/complicaties en kosten (belangrijke uitkomstmaten)

Een meerderheid van de personen met ernstige cerebrale parese (GMFCS IV-V) ondervindt complicaties, met name heterotope ossificaties (45% van de patiënten), femurfracturen (36%), en luxatie van de heupprothese (29%). Bij personen met milde cerebrale parese (GMFCS I-III) traden complicaties op bij 38% van de totale heupoperaties, met name noodzaak tot revisie van de heupprothese (15%).

 

Artrodese van het heupgewricht

Artrodese van het heupgewricht werd onderzocht in een enkele studie (De Moraes Barros, 2003; zie Boldingh, 2014; Kolman, 2016) met zeven personen met ernstige cerebrale parese (GMFCS IV-V; Bolding, 2014), en vier personen met milde spastische cerebrale parese (GMFCS I-III; Kolman, 2016) waarbij op een leeftijd tussen 10 tot 29 jaar een totale heupvervanging werd uitgevoerd en behandelresultaat werd geanalyseerd na een follow-up van 2 tot 7 jaar (zie Tabel 3). Doordat slechts een studie beschikbaar is, de zeer geringe omvang van deze (niet-vergelijkende) studie, het ontbreken van een gevalideerd meetinstrument en afwezigheid van blindering, is het niet verantwoord om een conclusie te trekken over de effectiviteit en veiligheid van artrodese van het heupgewricht.

 

Schanz osteotomie

Schanz osteotomie werd onderzocht in een enkele studie (Harmsen, 2016) met 20 patiënten waarbij op een gemiddelde leeftijd van 13,8 jaar een Schanz osteotomie werd uitgevoerd en behandelresultaat werd geanalyseerd na een follow-up van gemiddeld 8,8 jaar. Indicaties voor de operatie waren een chronische heup(sub)luxatie en falen van conservatieve behandeling (niet nader gespecificeerd). Een meerderheid (60%) had een (symptomatische) heupluxatie. Postoperatieve behandeling wordt niet gespecificeerd.

 

Pijn (cruciale uitkomstmaat)

Preoperatief waren alle patiënten symptomatisch, bij dertien patiënten was sprake van continue pijn en bij elf patiënten trad pijn op bij dagelijkse activiteiten of transfer. Postoperatieve pijn werd gemeten met behulp van een Nederlandse vertaling van de NCCPC-PV (non-communicating children’s pain checklist - postoperative version; totaalscore tussen 0 tot 81, hogere score staat voor meer pijn). Een baseline meting ontbreekt. Na palliatieve chirurgie (Schanz osteotomie) bij einde follow-up bedroeg de gemiddelde totale NCCPC-PV-score 14,8 en deze score is vergelijkbaar met een eerder gerapporteerde score van 16,7 bij kinderen met CP zonder fysieke beperkingen die geen chirurgische interventie hadden ondergaan (Breau, 2011). Deze resultaten suggereren een aanzienlijke reductie, maar geen volledige verlichting van pijn. Interpretatie van de resultaten wordt bemoeilijkt doordat slechts een studie beschikbaar is, de geringe omvang van deze (niet-vergelijkende) studie, afwezigheid van blindering, en het ontbreken van een baseline meting. Samenvattend zijn er enige aanwijzingen dat palliatieve chirurgie door Schanz osteotomie heuppijn verlaagt bij kinderen met ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS IV-V) en symptomatische heupluxatie. De SR van Kolman (2016) biedt geen aanvullende informatie met betrekking tot de waarde van deze interventie bij kinderen met milde spastische cerebrale parese (GMFCS I-III).

 

Mobiliteit (cruciale uitkomstmaat)

Effecten op de uitkomstmaat mobiliteit worden niet gerapporteerd.

 

Bijwerkingen/complicaties en kosten (belangrijke uitkomstmaten)

Er worden vier complicaties gemeld (20% van de patiënten): een oppervlakkige infectie (5%), infectie van osteosynthesemateriaal (5%), en dysfunctioneel osteosynthesemateriaal (10%). Daarnaast werden er vier heroperaties uitgevoerd: een proximale femurkop resectie (5%), en adjusteren van osteosynthesemateriaal (15%). Tenslotte waren er twee sterfgevallen, beide beoordeeld als niet gerelateerd aan de Schanz osteotomie.

 

Femur-interpositie-artroplastiek

Femur-interpositie-artroplastiek (PFIA) werd onderzocht in een enkele studie (Silverio, 2016) met twaalf patiënten (16 heupen) waarbij op een leeftijd van 9 tot 18 jaar een PFIA (gebruikmakend van een schouderprothese) werd geplaatst en het behandelresultaat werd geanalyseerd na een follow-up van 2 tot 5 jaar. Indicaties voor de operatie waren een spastische, symptomatische heupluxatie met gevolgen voor hygiëne, zitvermogen en kwaliteit van leven. Postoperatieve behandeling wordt niet gespecificeerd.

 

Pijn (cruciale uitkomstmaat)

Pijn was de primaire indicatie voor chirurgie, preoperatief waren alle patiënten symptomatisch. Bij de beoordeling van pijn wordt onderscheid gemaakt tussen ‘geen pijn’ (excellent behandelresultaat), ‘pijn zonder noodzaak voor medicatie’ (goed behandelresultaat), ‘verdraagbare pijn na orale pijnmedicatie’ (redelijk resultaat), en ‘onbehandelbare pijn’ (slecht resultaat). Een baseline meting ontbreekt. Na palliatieve chirurgie (PFIA) bij einde follow-up was er bij drie van de zestien heupen (19%) sprake van ‘onbehandelbare pijn’, bij vier heupen (25%) ‘verdraagbare pijn na orale pijnmedicatie’, en bij negen heupen (56%) was er geen pijn. Deze resultaten suggereren een aanzienlijke reductie in pijn. Interpretatie van de resultaten wordt bemoeilijkt doordat slechts een studie beschikbaar is, de geringe omvang van deze (niet-vergelijkende) studie, afwezigheid van blindering, en het ontbreken van een baseline meting. Samenvattend zijn er enige aanwijzingen dat palliatieve chirurgie met een PFIA heuppijn verlaagt bij kinderen met ernstige spastische cerebrale parese (GMFCS V) en symptomatische heupluxatie. De SR van Kolman (2016) biedt geen aanvullende informatie met betrekking tot de waarde van deze interventie bij kinderen met milde spastische cerebrale parese (GMFCS I-III).

 

Mobiliteit (cruciale uitkomstmaat)

Effecten op de uitkomstmaat mobiliteit worden niet gerapporteerd.

 

Bijwerkingen/complicaties en kosten (belangrijke uitkomstmaten)

Een meerderheid van de patiënten ondervindt complicaties: heterotope ossificaties (50% van de patiënten), periprosthetische breuken (8%), longontsteking (8%), verlengde intubatieduur (8%), postoperatieve anemie (25%). Revisiechirurgie was noodzakelijk bij drie heupen (19%).

 

Bewijskracht van de literatuur

De bewijskracht (GRADE-methodiek) is gebaseerd op observationeel onderzoek en start derhalve laag (zie Werkwijze op het tabblad Verantwoording). De bewijskracht is in alle gevallen verlaagd met tenminste een niveau vanwege risk of bias (het ontbreken van een controlegroep; niet-vergelijkend onderzoek). De bewijskracht is derhalve ‘zeer laag’ voor alle vergelijkingen en uitkomstmaten. Naast beperkingen in studieopzet (hoge risk of bias) is er vrijwel altijd ook sprake van (ernstige) imprecisie (onvoldoende studieomvang) en indirectheid (patiëntenpopulatie komt niet (geheel) overeen met de patiëntenpopulatie in de uitgangsvraag).

Zoeken en selecteren

De uitgangsvraag valt uiteen in de volgende deelvragen en gelijkluidende zoekvragen:

  1. Wat zijn de gunstige en ongunstige effecten van preventieve chirurgie ter voorkoming van heupluxatie in vergelijking met geen operatie, bij kinderen met spastische cerebrale parese en heuplateralisatie?
  2. Wat zijn de gunstige en ongunstige effecten van palliatieve chirurgie ter bestrijding van pijn, in vergelijking met geen operatie, bij kinderen met spastische cerebrale parese en persisterende pijn ten gevolge van heupluxatie?

 

Relevante uitkomstmaten

De werkgroep achtte heup(sub)luxatie (migratiepercentage >33% op de bekkenfoto) en pijn gemeten met de Visueel Analoge schaal (VAS) en/of de Numerieke Schaal voor Pijn (NRS) cruciale uitkomstmaten voor de besluitvorming rondom preventieve chirurgie, en pijn (VAS; NRS) een cruciale uitkomstmaat voor de besluitvorming rondom palliatieve chirurgie. Het domein mobiliteit (ICF-CY definitie) werd eveneens benoemd als een cruciale uitkomstmaat voor beide deelvragen. Bijwerkingen/complicaties en kosten werden benoemd als belangrijke uitkomstmaten bij beide deelvragen.

 

De werkgroep definieerde heupluxatie als een heuplateralisatie met een Reimer’s migratie percentage (MP; Kim 2012) van 100% (Reimers, 1980). Een MP op de bekkenfoto van 33% tot 40% wordt beschouwd als klinisch relevante heuplateralisatie (ook wel als heupsubluxatie beschreven; vanaf MP 50% is sprake van ernstige heupsubluxatie). Voor de overige uitkomstmaten hanteerde de werkgroep de in de studies gebruikte definities.

 

Tenzij anders vermeld werden de door de internationale GRADE working group voorgestelde default grenzen gehanteerd voor klinische relevantie: een verschil in relatief risico van 25% bij dichotome uitkomstmaten, en een verschil van een halve standaarddeviatie voor continue uitkomstmaten.

 

Zoeken en selecteren (Methode)

In de databases Medline (via OVID) en Embase (via Embase.com) is op 7 februari 2017 met relevante zoektermen gezocht vanaf het jaar 2005 naar (systematische reviews (SR) van) onderzoek naar de waarde van chirurgie ter preventie of behandeling van heupluxatie bij kinderen met spastische cerebrale parese. De zoekactie is een gecombineerde zoekactie naar onderzoek relevant voor de waarde van chirurgie bij heup(sub)luxatie (deze uitgangsvraag) en onderzoek naar screeningprogramma’s ter preventie van heupluxatie (zie de submodule screening ter preventie van heupluxatie). De zoekverantwoording is weergegeven onder het tabblad Verantwoording. De literatuurzoekactie leverde 423 treffers op. Studies werden geselecteerd op grond van de volgende selectiecriteria: systematische review of origineel en (bij voorkeur) vergelijkend onderzoek naar chirurgie ter preventie van heupluxatie (deelvraag-1) of ter bestrijding van pijn als gevolg van heupluxatie (deelvraag-2), bij kinderen met CP, verschenen na 2005. Op basis van titel en abstract werden in eerste instantie 34 studies voorgeselecteerd. Na raadpleging van de volledige tekst, werden vervolgens 24 studies geëxcludeerd (zie exclusietabel onder het tabblad Verantwoording), en 10 studies definitief geselecteerd.

 

In totaal zijn 10 onderzoeken opgenomen in de literatuuranalyse, waaronder 3 systematische reviews (Bouwhuis, 2015; Boldingh, 2014; Kolman, 2016). Voor de beoordeling van de individuele studieopzet (risk of bias) van de studies geïncludeerd in de SR’s wordt verwezen naar de respectievelijke systematische reviews. De beoordeling van de individuele studieopzet (RoB, risk of bias) van de aanvullende studies is opgenomen in de risk of bias tabellen. De belangrijkste studiekarakteristieken en resultaten van de SR’s en aanvullende studies zijn opgenomen in de evidence-tabellen.

 

Het artikel van Hägglund (2014) beschrijft het succes van een gecombineerde aanpak van enerzijds gedegen screening van kinderen met CP, gericht op het tijdig onderkennen van heuplateralisatie en anderzijds gerichte interventie door preventieve weke delen chirurgie.

 

De waarde van gerichte screening is beschreven bij uitgangsvraag 1. Uitgangsvraag 2 betreft de waarde van chirurgisch ingrijpen, indien een heuplateralisatie eenmaal door middel van röntgenonderzoek is gediagnosticeerd.

Referenties

  1. Abousamra O, Er MS, Rogers KJ, et al. Hip Reconstruction in Children With Unilateral Cerebral Palsy and Hip Dysplasia. J Pediatr Orthop. 2016;36(8):834-840. PubMed PMID: 26057069.
  2. Boldingh EJ, Bouwhuis CB, van der Heijden-Maessen HC, et al. Palliative hip surgery in severe cerebral palsy: a systematic review. J Pediatr Orthop B. 2014;23(1):86-92. doi: 10.1097/BPB.0b013e3283651a5d. Review. PubMed PMID: 24025529.
  3. Boldingh EJ, Jacobs-van der Bruggen MA, Bos CF, et al. Determinants of hip pain in adult patients with severe cerebral palsy. J Pediatr Orthop B. 2005;14(2):120-5. PMID: 15703523.
  4. Bouwhuis CB, van der Heijden-Maessen HC, Boldingh EJ, et al. Effectiveness of preventive and corrective surgical intervention on hip disorders in severe cerebral palsy: a systematic review. Disabil Rehabil. 2015;37(2):97-105. doi: 10.3109/09638288.2014.908961. Epub 2014 Apr 14. Review. PubMed PMID: 24731007.
  5. Bowen RE, Kehl DK. Radiographic outcome of soft-tissue surgery for hip subluxation in non-ambulatory children with cerebral palsy. J Pediatric Orthop B. 2006,15:109-112. PubMed PMID: 16436945 DOI: 10.1097/01.bpb.0000191867.93022.88.
  6. Breau LM, Camfield CS. The relation between children's pain behaviour and developmental characteristics: a cross-sectional study. Dev Med Child Neurol. 2011;53(2):e1-7. doi: 10.1111/j.1469-8749.2010.03842.x. Epub 2010 Dec 1. PubMed PMID: 21121907.
  7. Canavese F, De Coulon G. Percutaneous pelvic osteotomy in non-ambulatory cerebral palsy patients. Orthop Traumatol Surg Res. 2014;100(3):329-32. doi: 10.1016/j.otsr.2014.01.004. Epub 2014 Mar 27. PubMed PMID: 24684863.
  8. Chang FM, May A, Faulk LW, et al. Outcomes of Isolated Varus Derotational Osteotomy in Children With Cerebral Palsy Hip Dysplasia and Predictors of Resubluxation. J Pediatr Orthop. 2016. (Epub ahead of print) PubMed PMID: 27280898.
  9. Chougule S, Dabis J, Petrie A, et al. Is head-shaft angle a valuable continuous risk factor for hip migration in cerebral palsy? J Child Orthop. 2016;10(6):651-656. Epub 2016 Oct 12. PubMed PMID: 27734265; PubMed Central PMCID: PMC5145824.
  10. de Moraes Barros Fucs PM, Svartman C, Montezuma C. et al. Treatment of the Painful Chronically Dislocated and Subluxated Hip in Cerebral Palsy With Hip Arthrodesis. J Pediatr Orthop. 2003;23:529–534. PubMed PMID: 12826955.
  11. Dehghan N, McKee MD, Jenkinson RJ, et al. Early Weightbearing and Range of Motion Versus Non-Weightbearing and Immobilization After Open Reduction and Internal Fixation of Unstable Ankle Fractures: A Randomized Controlled Trial. J Orthop Trauma. 2016;30(7):345-52. doi: 10.1097/BOT.0000000000000572. PubMed PMID: 27045369.
  12. DiFazio R, Shore B, Vessey JA, et al. Effect of Hip Reconstructive Surgery on Health-Related Quality of Life of Non-Ambulatory Children with Cerebral Palsy. J Bone Joint Surg Am. 2016;98(14):1190-8. doi: 10.2106/JBJS.15.01063. PubMed PMID: 27440567.
  13. Foroohar A, McCarthy JJ, Yucha D, et al. Head-shaft angle measurement in children with cerebral palsy. J Pediatr Orthop. 2009;29(3):248-50. doi: 10.1097/BPO.0b013e31819bceee. PubMed PMID: 19305274.
  14. Gabos PG, Miller FM, Galban MA, et al. Prosthetic interposition arthroplasty for the palliative treatment of end-stage spastic hip disease. J Pediatr Orthop. 1999;19:796-804. PubMed PMID: 10573352.
  15. Hägglund G, Alriksson-Schmidt A, Lauge-Pedersen H, et al. Prevention of dislocation of the hip in children with cerebral palsy: 20-year results of a population-based prevention programme. Bone Joint J. 2014;96-B(11):1546-52. doi: 10.1302/0301-620X.96B11.34385. PubMed PMID: 25371472.
  16. Hägglund G, Lauge-Pedersen H, Wagner P. Characteristics of children with hip displacement in cerebral palsy. BMC Musculoskelet Disord. 2007;8:101. PubMed PMID: 17963501; PubMed Central PMCID: PMC2194677.
  17. Harmsen AM, Witbreuk MM, Pruijs HJ, et al. Satisfaction and pain levels after proximal femoral valgus osteotomy according to Schanz in patients with cerebral palsy and hip dislocation. J Pediatr Orthop B. 2016;25(3):222-7. doi: 10.1097/BPB.0000000000000253. PubMed PMID: 26588835.
  18. Hermanson M, Hägglund G, Riad J, et al. Prediction of hip displacement in children with cerebral palsy: development of the CPUP hip score. Bone Joint J. 2015;97-B(10):1441-4. doi: 10.1302/0301-620X.97B10.35978. PubMed PMID: 26430023.
  19. Hermanson M, Hägglund G, Riad J, et al. Head-shaft angle is a risk factor for hip displacement in children with cerebral palsy. Acta Orthop. 2015;86(2):229-32. doi: 10.3109/17453674.2014.991628. Epub 2014 Nov 27. PubMed PMID: 25428756; PubMed Central PMCID: PMC4404776.
  20. Kim SM, Sim EG, Lim SG, Park ES. Reliability of hip migration index in children with cerebral palsy: the classic and modified methods. Ann Rehabil Med. 2012 Feb;36(1):33-8. doi: 10.5535/arm.2012.36.1.33. Epub 2012 Feb 29. PubMed PMID: 22506233.
  21. Kolman SE, Ruzbarsky JJ, Spiegel DA, et al. Salvage Options in the Cerebral Palsy Hip: A Systematic Review. J Pediatr Orthop. 2016;36(6):645-50. doi: 10.1097/BPO.0000000000000501. Review. PubMed PMID: 25887836.
  22. Niklasch M, Wolf SI, Klotz MC, et al. Factors associated with recurrence after femoral derotation osteotomy in cerebral palsy. Gait Posture. 2015;42(4):460-5. doi: 10.1016/j.gaitpost.2015.07.059. Epub 2015 Aug 1. PubMed PMID: 26276696.
  23. Park JY, Choi Y, Cho BC, et al. Progression of Hip Displacement during Radiographic Surveillance in Patients with Cerebral Palsy. J Korean Med Sci. 2016;31(7):1143-9. doi: 10.3346/jkms.2016.31.7.1143. Epub 2016 May 19. PubMed PMID: 27366015; PubMed Central PMCID: PMC4901009.
  24. Pruszczynski B, Sees J, Miller F. Risk Factors for Hip Displacement in Children With Cerebral Palsy: Systematic Review. J Pediatr Orthop. 2016;36(8):829-833. Review. PubMed PMID: 26090973.
  25. Ramstad K, Jahnsen RB, Terjesen T. Severe hip displacement reduces health-related quality of life in children with cerebral palsy. Acta Orthop. 2017;88(2):205-210. doi: 10.1080/17453674.2016.1262685. Epub 2016 Nov 28. PubMed PMID: 27892753.
  26. Ramstad K, Terjesen T. Hip pain is more frequent in severe hip displacement: a population-based study of 77 children with cerebral palsy. J Pediatr Orthop B. 2016;25(3):217-21. doi: 10.1097/BPB.0000000000000282. PubMed PMID: 26895291.
  27. Reimers J. The stability of the hip in children. A radiological study of the results of muscle surgery in cerebral palsy. Acta Orthop Scand Suppl 1980;184:1-100. PubMed PMID: 6930145.
  28. Ruzbarsky, JJ, Beck NA, Baldwin KD, et al. Risk factors and complications in hip reconstruction for nonambulatory patients with cerebral palsy. J Child Orthop. 2013;7(6):487-500. doi: 10.1007/s11832-013-0536-1. Epub 2013 Oct 15. PubMed PMID: 24432112 PMCID: PMC3886352.
  29. Shore BJ, Yu X, Desai S, et al. Adductor surgery to prevent hip displacement in children with cerebral palsy: the predictive role of the Gross Motor Function Classification System. J Bone Joint Surg Am. 2012;94(4):326-34. doi: 10.2106/JBJS.J.02003. PubMed PMID: 22336971.
  30. Shore BJ, Zurakowski D, Dufreny C, et al. Proximal Femoral Varus Derotation Osteotomy in Children with Cerebral Palsy: The Effect of Age, Gross Motor Function Classification System Level, and Surgeon Volume on Surgical Success. J Bone Joint Surg Am. 2015;97(24):2024-31. doi: 10.2106/JBJS.O.00505. PubMed PMID: 26677236.
  31. Shrader MW, Jones J, Falk MN, et al. Hip reconstruction is more painful than spine fusion in children with cerebral palsy. J Child Orthop. 2015;9(3):221-5. PMID: 25944242 PMCID: PMC4486500 DOI: 10.1007/s11832-015-0656-x Epub 2015 May 6.
  32. Silverio AL, Nguyen SV, Schlechter JA, et al. Proximal femur prosthetic interposition arthroplasty for painful dislocated hips in children with cerebral palsy. J Child Orthop. 2016;10(6):657-664. Epub 2016 Oct 27. PubMed PMID: 27787761; PubMed Central PMCID: PMC5145825.
  33. Soo B, Howard JJ, Boyd RN, et al. Hip displacement in cerebral palsy. J Bone Joint Surg Am. 2006;88-1:121-9. PubMed PMID: 16391257.
  34. Steultjens EM, Dekker J, Bouter LM, et al. Occupational therapy for children with cerebral palsy: a systematic review. Clin Rehabil. 2004;18(1):1-14. Review. PubMed PMID: 14763715.
  35. Steultjens EM, Dekker J, Bouter LM, et al. Occupational therapy for children with cerebral palsy: a systematic review. Clin Rehabil. 2004;18(1):1-14. Review. PubMed PMID: 14763715.
  36. Talec P, Gaujoux S, Samama CM. Early ambulation and prevention of post-operative thrombo-embolic risk. J Visc Surg. 2016;153(6S):S11-S14. doi: 10.1016/j.jviscsurg.2016.09.002. Epub 2016 Oct 24. Review. PubMed PMID: 27789264.
  37. Terjesen T. Development of the hip joints in unoperated children with cerebral palsy: a radiographic study of 76 patients. Acta Orthop. 2006;77(1):125-31. PubMed PMID: 16534712.
  38. van Tulder MW, Assendelft WJ, Koes BW, et al. Method guidelines for systematic reviews in the Cochrane Collaboration Back Review Group for Spinal Disorders. Spine (Phila Pa 1976). 1997;22(20):2323-30. Review. PubMed PMID: 9355211.
  39. Willoughby KL, Graham HK. Early radiographic surveillance is needed to prevent sequelae of neglected hip displacement in cerebral palsy. BMJ. 2012;345:e6675; author reply e6679. PMID: 23047964 doi: 10.1136/bmj.e6675.
  40. Zhang S, Wilson NC, Mackey AH, et al. Radiological outcome of reconstructive hip surgery in children with gross motor function classification system IV and V cerebral palsy. J Pediatr Orthop B. 2014;23(5):430-4. doi: 10.1097/BPB.0000000000000075. PubMed PMID: 24950105.

Evidence tabellen

Research question: What is the value of preventive and corrective surgery to prevent hip displacement, and of palliative surgery to reduce pain due to hip displacement, in children with cerebral palsy?

 

Preventive surgery

Preventive surgery - soft tissue surgery – treatment effects

 

Bouwhuis 2015

 

Reference

Hips

(N)

Patients

(N)

Mean age at surgery (range)

Duration of follow-up (range)

Co-interventions

MP preoperative (range)

MP postoperative n (%)

Success number of hips

n (%)

Remarks

Bowen 2006

 

 

70

38

5.5 (2.4–9.7)

7.4 years (1.7 to 19.2)

4 weeks

A-frame

30% (15–79%)

 

42 hips MP<30

 

21 hips

MP 30-50

 

42+21=63 MP<50

 

7 hips

MP>50%

stable = MP<15%

 

37/42 (88%)

 

 

18/21 (86%)

 

 

55/63 (87%)

 

 

3/7 (43%)

58/70 (83%) with MP<15%

success defined as MP<15%

 

GMFCS V

 

Preventive surgery - soft tissue surgery – complications

 

Bouwhuis 2015

 

Reference

Type of soft tissue surgery

Patients

(N)

Hips

(N)

Number of complications

Percentage of

complications

(patients) (%)

Percentage of

complications

(hips) (%)

Remarks

Bowen 2006

based on clinical signs: transfer of adductor longus and gracilis, psoas tenotomy, release of inferior capsule and transverse acetabular ligament

38

70

requiring surgery:

1 infection

2 postop abduction contractures

8

4

 

 

Reconstructive surgery

Reconstructive surgery - osteotomy – study characteristics

 

Bouwhuis 2015

 

Reference

Hips

(N)

Patients

(N)

Type of osteotomy

Indication for surgery

Mean age at surgery (range)

Duration of follow-up (range)

Remarks

Herndon 1992

48

32

VDRO

 

Treatment of dislocated/

subluxated hips

8.6 (4–21)

3.6 (1–8.9)

 

Hoffer 1985

18

15

VDRO

 

Stabilizing hip. Relieving/

preventing pain

13.3 (4–15)

11.5 (7–17)

 

Yun 2005

69

38

VDRO

 

Treatment of subluxated/

dislocated hips

8.2 (2–16)

5.3 (2–13)

 

Persiani 2008

13

13

VDRO or pelvic

osteotomy (Chiari)

 

Treatment of subluxated/

dislocated hips

11 (6.2–22)

4.6 (2–9)

 

Oh 2007

61

31

VDRO with/without pelvic

osteotomy (Dega)

 

Preventing/relieving pain and

improving ROM of hip

8.3 (2–16.2)

19.1 (10.8–21.4)a

 

Debnath 2006

7

7

VDRO and pelvic osteotomy

(Chiari)

 

Treatment of painful. Dislocated/

subluxated hips

14.1 (9.1–17.8)

13 (8–17.5)

 

Mubarak 1992

18

11

VDRO and pelvic osteotomy

(Salter)

 

Treatment of dislocated hips

8.4 (5.5–13)

6.8 (3.6–8.1)

 

Roposch 2005

41

32

VDRO and pelvic osteotomy

(modified Pemberton)

 

Relieving pain. Improving ROM

and improving sitting ability

9.5 (5.2–16.8)

5.3 (2–11.7)

 

Sankar 2006

14

12

VDRO and pelvic osteotomy

(modified Derqui)

 

Relieving pain. Treatment of

dislocation

10.6 (ND)

16.7 (12.4–19.5)

 

Supplementary studies

 

Canavese 2014

47

40

VDRO and percutaneous pelvic osteotomy

Treatment of dislocation or subluxation and acetabular dysplasia

9.4 (ND)

2 (ND)

GMFCS IV-V

Chang 2016

179

91

VDRO (w/o open reduction)

Treatment of dislocation /

subluxation and/or clinical symptoms such as pain or contracture

4.6 (2.4-10.6)

5.4 (1.0-10.2)

GMFCS I-V (30% GMFCS I-III) ; both hips operated, yet ‘multiple’ patients had 1 subluxated hip

DiFazio 2016

NDb

38

VDRO and/or pelvic osteotomy with or without soft-tissue releases

Treatment of subluxated/

dislocated hips (severe spastic hip dysplasia)

10.1 (SD 3.9)

2

GMFCS IV-V; 37% VDRO only, 3% PO only, 61% both VDRO and PO; 87% concomitant soft-tissue procedures

Abousamra 2016

 

12

12

VDRO and pelvic osteotomy, with or without soft-tissue releases

Treatment of subluxation and acetabular dysplasia with of without hip pain

14 (7-19)

4 (1-8)

GMFCS I-II; unilateral (type IV hemiplegia); 7/12 (58%) had previous femoral osteotomy

Foot notes: ROM, range of motion; ND, not described; N, number; VDRO, varus-derotational osteotomy; yrs, years. aAge instead of duration in years; bNumber of hips not described (at least 38)

 

 

Reconstructive surgery – osteotomy - overall treatment effects

 

Bouwhuis 2015

 

Reference

Co-intervention

 

Definitions of outcome measures

Pre-operative

assessments

Outcomes

Pain (N hips)

Additional outcomes

 

Remarks

Herndon 1992

Spica cast 4–6

weeks

Abduction orthosis

6 weeks full-time

and 6–12 months

bedtime

Good: CEA>15, coverage >80%, no operation

needed, no pain

Poor: recurrent

dislocation, CEA<5,

coverage<65%, pain

Only presented for the different

outcome groups

(good/fair/poor)

1 dislocated

4 subluxated

28 good, 15 fair,

5 poor

Pre ND

FU: 5/48

Relation with age: mean age Poor 12 yrs, Fair 7

yrs, Good 9 yrs

 

Hoffer 1985

Spica cast 2–8

weeks

ND

3 dislocated

12 subluxated

1 dislocated

4 subluxated

Pre 5/18

FU: 2/18

2 patients better/one

worse functional

outcome ROM unchanged,

 

Yun 2005

ND

Subluxation MP 25–99%

Dislocation MP 100%

Failure: MP>40%/

resurgery

18 dislocated

14 subluxated mild

28 subluxated severe

18 failure (26%)a

10 MP>40%

ND

Mean abduction

increased and

mean flexion

contracture

decreased

 

Persiani 2008

Spica cast 6–8

weeks

Good: no pain, improved/ stable functional outcome, MP<33%,

Wiberg angle>20

Poor: pain, worse functional

outcome, MP>50%,

Wiberg<0

Mean MP 79%

VDRO 3 good,

3 fair, 2 poor

CO 3 good,

1 fair, 1 poor

Pre: 9/13

FU: 2/13

1 better functional

outcome

 

Oh 2007

ND

Success: stable hip (MP<25%)

Failure: MP>60%,

resurgery/osteo-arthritis

17 MP 0–24%

8 MP 25–39%

13 MP 40–59%

8 MP 60–79%

15 MP 80–100%

Spastic hip score

49/61 stable hipa

24/36 stable hip

12 (20%) failure

4/12 VDRO

8/24 Combined

Pre: ND

FU: 2/61

Dislocated hips

more unsatisfactory

outcome in

VDRO compared to VDRO plus

pelvic osteotomy

 

Debnath 2006

Slings and Springs

3–4 weeks

Following Osterkamp et al.

Good: pain-free/

reduced hip

Fair: subluxated hip/pain

2 dislocated

3 subluxated>50%

2 subluxated<50%

6 good, 1 faira,

non-dislocated

Pre: 7/7

FU: 0

7 better personal

hygiene

 

Mubarak 1992

Spica cast 6+4

weeks

Subluxation MP 30–99%

Dislocation MP 100%

Stable hip<30% MP

6 dislocated

12 subluxated

17/18 stable

Pre: ND

FU: 1/18

ROM mean

abduction

improved, 16 hips functional ROM

 

Roposch 2005

Abduction Petri cast

6–8 weeks

Subluxation MP 33–99%

Dislocation MP 100%

18 dislocated

19 subluxated

Mean MP 77%

1 dislocated

5 subluxated Mean MP 13%

Pre: 41/41

FU: 1/41

39 hips functional

ROM, 1 dislocated hip: femoral head resection

 

Sankar 2006

Spica cast 4 weeks

Subluxation MP 33–99%

Dislocation MP 100%

All dislocated

None sub/

dislocated Mean MP 10%

Pre: 14/14

FU: 0

No change in functional

outcome

1 femoral head

resection after

12 yrs

increased abduction

and extension

ROM

 

Supplementary studies

 

Canavese 2014

Spica case or abduction pad

ND

ND

ND (only mean MP stated)

Pre: ND

FU: 2/40

(pain >6 months)

Acetabular angle improved from 32.4o to 13.2o

 

Chang 2016

Spica cast 4-10 weeks

Subluxation MP 33–99%

Dislocation MP 100%

Resubluxation: broken Shenton’s line

103 MP 0–32%

67 MP 33–66%

9 MP 66–99%

= 76 (42%) subluxated,

0 dislocated

134 (75%) <33%

39 (22%) 33-66

6 (3%) 66-99%

= 45 (25%) subluxated

ND

29 hips (16%) resubluxation

GMFCS I-V

DiFazio 2016

ND

ND

ND

ND (only median MP stated)

ND

Improved HRQoL:

CPCHILDb

Pre 49.6

Post 58.9

Diff 9 (95%CI 5.6-13.0)

CPCHILD increased 0.2 points per 1% MPcorrection

CPCHILD increased significantly after surgery

in all domains except for activities of daily living

Abousamra 2016

 

no immobilization of hip

MCPHCS

MCPHCS:

0 grade 1

0 grade 2

0 grade 3

12 grade 4;

Mean MP 45%

MCPHCS:

1 grade 1

1 grade 2

7 grade 3

3 grade 4;

Mean MP 15%

Pre 9/12

FU: 0/12

no significant change in overall level of gait function (Gait

Deviation Index and Gait Profile Score)

GMFCS I-II; unilateral (type IV hemiplegia)

Foot notes: ND, not described; CEA, centre edge angle; CO, Chiari osteotomy; MP, Reimers migration percentage; NS, not significant; Pre, pre-operative; FU, follow-up; ROM, range of motion; MCPHCS, Melbourne Cerebral Palsy Hip Classification System; VDRO, varus-derotational osteotomy; yrs, years. aStatistically significant results.

 

 

Reconstructive surgery – osteotomy - treatment effects MP

 

Bouwhuis 2015

 

 

Patients (N)

Hips (N)

Duration of follow-up

Mean MP pre

Mean MP post

Pre

subluxation (n)

Post

subluxation (n)

Pre

dislocation (n)

Post

dislocation (n)

Post % MP<33% (n)

Remarks

Herndon 1992a,d

32

48

3.6 (1–8.9)

68

19

ND

4

ND

1

ND

VDRO

Hoffer 1985a

15

18

11.5 (7–17)

61

29

12

4

3

1

72% (13)

VDRO

Yun 2005

38

69

5.3 (2–13)

80

27

42

23e

18

10/69

74% (51)e

VDRO

Persiani 2008

VDRO >

CO >

 

13

 

13

4.6 (2–9)

79

29.4

10

5

3

0

53% (7)

VDRO or pelvic

osteo

8

8

 

75.6

32.8

6

3

2

0

50% (4)

5

5

 

84.8

28.8

4

2

1

0

60% (3)

Oh 2007

31

61

19.1 (10.8–21.4)f

ND

ND

36e

2/36

15e

5/36

NDb

VDRO +/- pelvic

osteo

Debnath 2006

7

7

13 (8–17.5)

81

17.8

5

1

2

0

85% (6)

VDRO + pelvic

osteo

Mubarak 1992

11

18

6.8 (3.6–8.1)

69

6.1

12

1

6

0

99.5% (17)

VDRO + pelvic

osteo

Roposch 2005

32

41

5.3 (2–11.7)

77

13

23

4

18

2

85% (35)

VDRO + pelvic

osteo

Sankar 2006

12

14

16.7 (12.4–19.5)

100

11

0

0

14

0

100% (12)

VDRO + pelvic

osteo

Supplementary studies

 

Canavese 2014

40

47

2

66.2

4.9

ND

ND

ND

ND

ND

VDRO + pelvic

osteo

Chang 2016

91

179

5.4 (1.0-10.2)

32.5g

25.5

76

45

0

0

75%g (134)

VDRO; GMFCS I-V

DiFazio 2016

38

ND

2

81.5h

11h

ND

ND

ND

ND

ND

VDRO +/- pelvic

osteo

Abousamra 2016

 

 

 

12

12

4 (1-8)

45

15

12

3

0

0

75% (9)i

VDRO +/- pelvic

osteo; GMFCS I-II

Foot notes: aPercentage coverage used; b<25% MP; c<40% MP; dNo definition of sublux/disloc; eSubluxation MP>40%; fDislocation MP>80%; gnote low mean MP pre, and high Pre % MP<33; hmedian; iMP≤30%; ND, not described.

 

 

Reconstructive surgery - osteotomy - complications

 

Bouwhuis 2015

 

Reference

Type of osteotomy

Patients

(N)

Hips

(N)

Number of complications

Percentage

complications

(of patients)

Percentage

complications

(of hips)

Remarks

Herndon 1992

VDRO

 

32

48

1 femur fracture

5 HO (by medial capsular release)

without pain, 1 with pain

 

3

16

2

10

 

Hoffer 1985

VDRO

 

15

18

1 pressure ulcer

1 avascular necrosis

2 limb length discrepancy

7

7

 

13

5.5

5.5

 

11

 

Yun 2005

VDRO

 

38

69

5 fractures

6 ulcers

13

15

7

9

 

Persiani 2008

VDRO or pelvic

osteotomy (Chiari)

 

13

13

2 ulcer

1 superficial infection

2 fractures

15

7.5

 

15

15

7.5

 

15

 

Oh 2007

VDRO with/without pelvic

osteotomy (Dega)

 

31

61

5 osteoarthritis

3 windblown

16

10

8

5

 

Debnath 2006

VDRO and pelvic osteotomy

(Chiari)

 

7

7

2 late loss of joint space

2 progressive osteoarthritis

1 HO without pain

28.5

 

28.5

 

14

28.5

 

28.5

 

14

 

Mubarak 1992

VDRO and pelvic osteotomy

(Salter)

 

11

18

2 hamstrings release after 2 to 3 years

2 avascular necrosis

1 fracture

18

 

 

18

9

11

 

 

11

5.5

 

 

Roposch 2005

VDRO and pelvic osteotomy

(modified Pemberton)

 

32

41

None

-

-

 

Sankar 2006

VDRO and pelvic osteotomy

(modified Derqui)

12

14

3 fractures

1 osteoarthritis

25

8

21

7

 

Supplementary studies

 

Canavese 2014

VDRO and percutaneous pelvic osteotomy

40

47

1 graft migration

1 recurrent dislocation

3 necrosis femoral epiphysis

3 femoral fractures

1 deatha

2.5

2.5

 

7.5

 

7.5

2

2

 

6

 

6

 

Chang 2016

VDRO

91

179

10 avascular necrosis (AVN)b

ND

5.7 (95%CI 3.1 to 10.2)

 

DiFazio 2016

VDRO and/or pelvic osteotomy with or without soft-tissue releases

38

ND

ND

ND

ND

 

Abousamra 2016

 

 

 

 

VDRO and pelvic osteotomy, with or without soft-tissue releases

12

12

no infections,

hardware failures, or nonunions

7 had limb-length discrepancy 1-3 cm

0

 

 

58

 

0

 

 

58

 

 

Foot notes: adeath due to inhaltion of vomit; bonly AVN reported; HO, Heterotopic ossification; VDRO, varus-derotational osteotomy.

 

 

Palliative surgery

Palliative surgery - study characteristics

 

Boldingh 2014

 

Reference

Patients

(N)

Surgical technique

Preop Pelvis radiograph

Co-intervention

Age at surgery (range)

Duration of follow-up (range)

Remarks

Abu Rajab 2007

15

FHR C

D

3 weeks SKLT

11-26

1 to 7 years

 

Baxter 1986

4

FHR C

D

3 to 6 weeks SKLT

10-17

6 months–5 years

 

Knaus 2009

20

 

 

FHR M

3 S; 24 D

2 to 5 weeks SKIT (13);

SKLT (1); P (5)

3-27

1 to 6.5 years

 

Lampropulos 2008

3

FHR C

D

HEF

13-16

15 to 24 months

 

Muthusamy 2008

27

FHR M

S (MP >50%) or D

P or HEF

7-28

1 to 13.2 years

 

Widmann 1999

13

 

 

FHR M

SKLT (6), 9 SKIT (9),

5 RT (5)

11-45

2.2 to 20.8 years

 

Gabos 1999

11

THA

7 D

4 to 6 weeks abduction treatment

11-20

2 to 6

 

De Moraes Barros 2003

7

Hip

arthrodesis

S or D

2 to 4 months abduction treatment

10-17

2 to 7

subgroup severe CP (non-ambulators)

Supplementary studies

 

Harmsen 2016

20

Schanz osteotomy

8 S (MP>33%)

12 D

-

mean 13.8 (SD 8.9)

mean 8.8 (SD 4.6)

GMFCS IV-V

Silverio 2016

12

PFIA

D

-

9-18

2-5

GMFCS V

Kolman 2016 (GMFCS I-III only)

 

Buly 1993

7

THA

-

-

16-52

3 to 17

ambulators

Root 1986

9

THA

-

-

16-52

2 to 12

ambulators

Schroeder 2010

16

THA

-

-

32-58

2 to 18

ambulators

De Moraes Barros 2003

4

Hip

arthrodesis

S or D

4 months abduction treatment (1)

12-29

3 to 7

subgroup ambulators

Foot notes: B, Brooker; C, Castle and Schneider; D, dislocation; FHR, Femoral Head resection; HEF, Hinged external fixation; HO, heterotopic ossification; M, McCarthy; NC, not classified; P, plaster; RT, radiotherapy; S, subluxation; SKIT, skin traction; SKLT, skeletal traction; THA, total hip arthroplasty; PFIA, proximal femur prosthetic interposition arthroplasty (using shoulder prosthesis)

 

 

Palliative surgery – treatment effects and complications

 

Boldingh 2014

 

Reference

Patients

(N)

Surgical technique

HO class

Preop pain (n)

Postop pain

(n)

Improvement seating problems (%)

Improvement nursing problems (%)

Complications

(%)

Remarks

Abu Rajab 2007

15

FHR C

M

14

1

100

100

57 HO

 

Baxter 1986

4

FHR C

NC

-

-

100

100

0 HO

 

Knaus 2009

20

 

 

FHR M

M

17

7

100

94

62 HO

 

Lampropulos 2008

3

FHR C

NC

3

0

100

100

100 HO

 

Muthusamy 2008

27

FHR M

M

27

4

NC

80

41 HO

 

Widmann 1999

13

 

 

FHR M

B

NC

NC

NC

100

77 HO

 

Gabos 1999

11

THA

B

11

1

45

100

43 HO; 36 femor fracture; 29 D

 

De Moraes Barros 2003

7

Hip

arthrodesis

-

7

0

71

-

- HO; 14 femor fracture; - D

 

Supplementary studies

 

Harmsen 2016

20

Schanz osteotomy

 

-

20

NCCPC-PV total score 14.8a

improved inb 17% patients, same in 70%, worse in 13%

improved inb 74%; same in 26%

8% infection; 8% dysfunct OSM

12 caregivers assessed surgery as satisfactory; 11 were not satisfied

Silverio 2016

12

PFIA

-

12

(16 hips)

ND

(3/16 hips)c

see noted

ND

50% HO; 8% periprosth fracture; 8% pneumonia; 8% prolonged intubation; 25% postop anemia; 19% hip rev surg

83% caregivers recommended procedure; mean % prosthesis migration at final fup was 38%

Kolman 2016 (GMFCS I-III only)

 

Buly 1993

7

THA

-

7

0

-

-

ND

 

Root 1986

9

THA

-

8

0

-

-

11% D; 22% Troch bursitis; 11% fem comp bending; 11% migration

trochanter; 11% rev for

sublux; 11% UTI; 11% fem

comp loosen

 

Schroeder 2010

16

THA

-

15

1

-

-

6% D; 19% acetab rev; 6% rev for infection

 

De Moraes Barros 2003

4

Hip

arthrodesis

-

4

0

-

-

none

 

Foot notes:B, Brooker; C, Castle and Schneider; D, dislocation; FHR, Femoral Head resection; HO, heterotopic ossification; M, McCarthy; NC, not classified; ND, not described; OSM, osteosynthesis material; THA, Total Hip Arthroplasty; PFIA, Proximal Femur Prosthetic Interposition Arthroplasty (using shoulder prosthesis). aOnly postop pain score measured: NCCPC-PV total score is comparable to that reported for children with CP without physical limitations and without surgical intervention (16.7; Breau 2011). bbased on Satisfaction-list (Breau 2002). cexcellent pain outcome in 9/16 hips (no pain), fair in 4/16 (tolerable pain with oral medication), poor in 3/16 (uncontrollable pain). dAverage change in sitting tolerance 6.6 (0-10 scale with 0=much worse, 5=no change, 10= much improvement since PFIA; caregivers questionnaire)

 

Table of quality assessment for systematic reviews of RCTs and observational studies

Based on AMSTAR checklist (Shea et al.; 2007, BMC Methodol 7: 10; doi:10.1186/1471-2288-7-10) and PRISMA checklist (Moher et al 2009, PLoS Med 6: e1000097; doi:10.1371/journal.pmed1000097)

 

Research question: What is the value of preventive and corrective surgery to prevent hip displacement, and of palliative surgery to reduce pain due to hip displacement, in children with cerebral palsy?

Study

 

 

 

 

 

 

First author, year

Appropriate and clearly focused question?1

 

 

 

 

 

Yes/no/unclear

Comprehensive and systematic literature search?2

 

 

 

 

 

Yes/no/unclear

Description of included and excluded studies?3

 

 

 

 

 

Yes/no/unclear

Description of relevant characteristics of included studies?4

 

 

 

 

Yes/no/unclear

Appropriate adjustment for potential confounders in observational studies?5

 

 

 

 

 

 

Yes/no/unclear/notapplicable

Assessment of scientific quality of included studies?6

 

 

 

 

Yes/no/unclear

Enough similarities between studies to make combining them reasonable?7

 

Yes/no/unclear

Potential risk of publication bias taken into account?8

 

 

 

 

 

Yes/no/unclear

Potential conflicts of interest reported?9

 

 

 

 

 

Yes/no/unclear

preventive and corrective surgery

Bouwhuis 2015

Yes

Yes

Yes*1

Yes

Not applicable*1

Yes

No*1

No

Unclear*1

palliative surgery

Boldingh 2014

Yes

Yes

Yes*2

Yes

Not applicable*2

Yes*2

No*2

No

Unclear*2

Kolman 2016

Yes

Unclear*3

Yes*3

Yes

Not applicable*2

Yes*3

No*3

No

Unclear*2

*1 Inclusion and exclusion criteria clearly defined but reasons for exclusion not reported for individual studies; non-comparative observational studies; meta-analysis considered inappropriate because of high clinical an methodological variability (outcome measures, interventions, study designs); authors report ‘no declarations of interest’ but potential conflicts of interest were not assessed in the included literature.

*2 Inclusion and exclusion criteria clearly defined but reasons for exclusion not reported for individual studies; non-comparative observational studies; RoB not reported for individual studies (only overall assessment provided); meta-analysis considered inappropriate because of high clinical an methodological variability (outcome measures, interventions, study designs); authors report ‘no conflicts of interest’ but potential conflicts of interest were not assessed in the included literature.

*3 Search date not stated; Inclusion and exclusion criteria defined but reasons for exclusion not reported for individual studies; non-comparative observational studies; RoB not assessed ‘because of noncontrolled and noncomparative nature of the studies; no meta-analysis; authors report ‘no conflicts of interest’ but potential conflicts of interest were not assessed in the included literature.

 

1. Research question (PICO) and inclusion criteria should be appropriate and predefined.

2. Search period and strategy should be described; at least Medline searched; for pharmacological questions at least Medline + EMBASE searched.

3. Potentially relevant studies that are excluded at final selection (after reading the full text) should be referenced with reasons.

4. Characteristics of individual studies relevant to research question (PICO), including potential confounders, should be reported.

5. Results should be adequately controlled for potential confounders by multivariate analysis (not applicable for RCTs).

6. Quality of individual studies should be assessed using a quality scoring tool or checklist (Jadad score, Newcastle-Ottawa scale, risk of bias table et cetera).

7. Clinical and statistical heterogeneity should be assessed; clinical: enough similarities in patient characteristics, intervention and definition of outcome measure to allow pooling? For pooled data: assessment of statistical heterogeneity using appropriate statistical tests (for example Chi-square, I2)?

8. An assessment of publication bias should include a combination of graphical aids (for example funnel plot, other available tests) and/or statistical tests (for example Egger regression test, Hedges-Olken). Note: If no test values or funnel plot included, score “no”. Score “yes” if mentions that publication bias could not be assessed because there were fewer than 10 included studies.

9. Sources of support (including commercial co-authorship) should be reported in both the systematic review and the included studies. Note: To get a “yes,” source of funding or support must be indicated for the systematic review AND for each of the included studies.

 

Risk of bias table for intervention studies (observational: non-randomized clinical trials, cohort and case-control studies)

Research question: What is the value of preventive and corrective surgery to prevent hip displacement, and of palliative surgery to reduce pain due to hip displacement, in children with cerebral palsy?

Study reference

 

 

(first author, year of publication)

Bias due to a non-representative or ill-defined sample of patients?1

 

 

(unlikely/likely/unclear)

Bias due to insufficiently long, or incomplete follow-up, or differences in follow-up between treatment groups?2

 

(unlikely/likely/unclear)

Bias due to ill-defined or inadequately measured outcome?3

 

(unlikely/likely/unclear)

Bias due to inadequate adjustment for all important prognostic factors?4

 

 

(unlikely/likely/unclear)

corrective surgery

Canavese 2014

Unclear*1

Unclear*1

Likely*1

Not applicable*1

Chang 2016

Unclear*2

Unlikely

Unlikely

Not applicable*2

DiFazio 2016

Unclear*3

Unclear*3

Unlikely

Not applicable*3

Abousamra 2016

Unclear*4

Unclear*4

Unlikely

Not applicable*4

palliative surgery

Harmsen 2016

Unlikely

Unlikely

Likely*5

Not applicable*5

Silverio 2016

Unclear*6

Unclear*6

Unclear*6

Not applicable*6

*1 Poorly described patient sample, mean age 8 to 10 years; drop-out not described, only 24 months follow-up; only point-estimates reported, no responder analyses; non-comparative observational study.

*2 Majority of hips (58%) with preoperative MP <33% (in part due to inclusion of contralateral hips w/o subluxation), includes GMFCS I-V without subgroup analyses; non-comparative observational study (multi-variate analysis provided for resubluxation defined by break in Shenton’s line).

*3 Mean age 11 years, preoperative MP median 81% (contains subgroup analyses MP<50%, MP>50%); only 24 months follow-up; no responder analyses; non-comparative observational study (correlation analyses provided for association of MP with HRQL).

*4 Mean age 14 years, 9 (75%) patients with hip pain (i.e. symptomatic), selection of patients unclear (retrospective study); no responder analyses; non-comparative observational study.

*5 No baseline measurement for NCCPC-PV (pain) or satisfaction; non-comparative observational study.

*6 retrospective analysis with inclusion criteria that may have introduced bias; non-validated outcome measure (based on pain and range of motion).

 

1. Failure to develop and apply appropriate eligibility criteria: a) case-control study: under- or over-matching in case-control studies; b) cohort study: selection of exposed and unexposed from different populations.

2 Bias is likely if: the percentage of patients lost to follow-up is large; or differs between treatment groups; or the reasons for loss to follow-up differ between treatment groups; or length of follow-up differs between treatment groups or is too short. The risk of bias is unclear if: the number of patients lost to follow-up; or the reasons why, are not reported.

3. Flawed measurement, or differences in measurement of outcome in treatment and control group; bias may also result from a lack of blinding of those assessing outcomes (detection or information bias). If a study has hard (objective) outcome measures, like death, blinding of outcome assessment is not necessary. If a study has “soft” (subjective) outcome measures, like the assessment of an X-ray, blinding of outcome assessment is necessary.

4. Failure to adequately measure all known prognostic factors and/or failure to adequately adjust for these factors in multivariate statistical analysis.

Overwegingen

Voor- en nadelen van de interventie

Preventieve chirurgie

Preventie van heupluxatie bij kinderen met een spastische cerebrale parese heeft belangrijke voordelen:

  • Bij lopende kinderen (GMFCS I-III) is het aannemelijk dat het functioneren in het domein mobiliteit (zitten, staan, lopen) beter is dan met een heupluxatie en ook langer in de volwassenheid behouden zal blijven. Bij niet-lopende kinderen (GMFCS IV-V) zal zitten, staan en verplaatsing met hulpmiddelen (3-wielfiets, trippelstoel) beter behouden blijven in de volwassenheid.
  • Het bestaan van een heupluxatie geeft een verhoogd risico op het ontstaan van pijnklachten vanuit de geluxeerde heup, de grootte van dit risico is onduidelijk. Het bestaan van een heupluxatie vergroot mogelijk ook de kans op ontwikkeling van een scoliose.
  • Er is geen noodzaak voor individuele zitaanpassingen als een goede heupanatomie en heupfunctie behouden blijft.

Nadelen van preventieve chirurgie zijn:

  • Er is een complicatierisico verbonden aan chirurgie: bij weke delen procedures rond 6%, bij ossale procedures zijn de risico’s groter (gemiddeld 22%; zie evidence-tabellen op tabblad Onderbouwing). Ernstig aangedane kinderen (GMFCS IV en V) hebben vaker een indicatie voor preventieve ossale operaties.
  • Volwassenen met een heupluxatie ondanks preventieve chirurgie hebben het hoogste risico op pijnklachten (Boldingh, 2005)

De effecten van preventieve chirurgie op pijn, dagelijks functioneren, hoeveelheid vereiste hulp bij de dagelijkse verzorging, kwaliteit van leven en patiënt/ouder tevredenheid zijn niet bekend. In het CP-UP register moest 12 tot 15% van de patiënten geopereerd worden, waarvan 60% van alle operaties alleen weke delen chirurgie betrof en 40% een combinatie met ossale chirurgie bij een gemiddelde leeftijd van 5 jaar (Hägglund, 2014).

 

Palliatieve chirurgie

De indicatie voor palliatieve chirurgie is alleen aanwezig als er ernstige pijnklachten of problemen in de mobiliteit (vooral zitten) en dagelijkse verzorging door beperkte beweeglijkheid en/of abnormale stand van de heupen zijn. De voordelen zijn de afname van pijn en verbetering van zitten en verzorging. De nadelen zijn het risico op persisteren van pijnklachten en de risico’s verbonden aan de operatie en de postoperatieve behandeling. In de evidence-tabellen staan de aantallen en percentages van de complicaties (pagina 34). De aantallen patiënten in de studies zijn klein, zodat er een grote spreiding is. In een studie van 27 kinderen waren er bij 41% complicaties. Palliatieve chirurgie bij een symptomatische heupluxatie wordt als een “last resort” ingreep beschouwd.

 

Behandelsucces en risico op complicaties

De populaties beschreven in de literatuur zijn erg verschillend met een grote spreiding in de leeftijd op het moment van de operatie en de duur van de follow up. In de systematische literatuuranalyse (zie Samenvatting literatuur) staan studies over een veel oudere groep patiënten dan de patiënten in het cohort van het Zweedse register (Hägglund, 2014). Het is waarschijnlijk dat de behandelresultaten van preventieve chirurgie in het Zweedse cohort gunstiger zijn dan nu uit de systematische literatuuranalyse naar voren komt. Uit de literatuuranalyse komt naar voren dat bij preventieve weke delen chirurgie het succespercentage 86% (MP <15) is bij een preoperatief MP 30 tot 50% met 8% complicaties die heroperatie noodzakelijk maakten (Bowen, 2006). Voor de preventieve ossale chirurgie worden voor de femurosteotomie succespercentages van 50 tot 75% beschreven. Bij lopende kinderen (GMFCS I-III) is het succespercentage groter. Het complicatierisico verschilt per complicatie met een overall percentage van 22%, waarbij het niet duidelijk is of dit interfereert met functies en activiteiten. De cijfers voor de palliatieve chirurgie bij symptomatische heupluxaties zijn veel ongunstiger (zie Samenvatting literatuur, tabel 3): 20 tot 50% van de verzorgers was niet tevreden met het resultaat.

 

Kwaliteit van het bewijs

De kwaliteit van het bewijs met betrekking tot de waarde van specifieke chirurgische ingrepen ter voorkoming van heupluxatie is zeer laag omdat het bewijs afkomstig is van observationeel onderzoek waarin een controlegroep ontbreekt, de studieomvang in het algemeen gering is, en de patiëntenpopulaties niet goed overeenkomen met de patiëntenpopulatie relevant voor de uitgangsvraag. De cruciale uitkomstmaat mobiliteit (ICF definitie) wordt niet gerapporteerd in gepubliceerd onderzoek. In meer algemene zin laten echter de resultaten van het Zweedse heupscreening- en surveillance programma CPUP overtuigend zien dat screening in combinatie met tijdige preventieve maatregelen (chirurgische en niet-chirurgische behandeling) heupluxatie volledig kan voorkomen (Hägglund 2014; zie submodule Screening). Daarbij is de niet-chirurgische behandeling zowel voor als na een operatieve behandeling echter niet goed beschreven. Dat maakt het onmogelijk om de waarde van individuele maatregelen (chirurgische en niet-chirurgische) te beoordelen en bemoeilijkt het ook om dezelfde resultaten te behalen. De resultaten op activiteiten en participatie niveau zijn onbekend, eveneens op de vereiste hulp in het dagelijks leven, kwaliteit van leven en patiënt/ouder tevredenheid.

 

Waarden en voorkeuren van patiënten en ouders/ verzorgers

Instemmen met een operatieve behandeling bij kinderen tot 12 jaar vereist toestemming van ouders. Heupluxatie ontstaat in de meeste gevallen voor het 12e levensjaar. Aangezien het niet om een levensreddende behandeling gaat, zal toestemming van ouders noodzakelijk zijn voor een preventieve operatieve behandeling. Ernstig aangedane kinderen (GMFCS IV en V) hebben het hoogste risico op heupluxatie, maar ook op complicaties.

 

Aanvaardbaarheid van de interventie

De beschreven operatieve behandelingen zijn reeds lang bestaande operaties met uitgekristalliseerde techniek voor orthopeden met ervaring met deze doelgroep. In combinatie met screening is een afname van de hoeveelheid operatieve behandelingen per kind gemeld. Kinderen met GMFCS IV en V verblijven vaak in dagcentra waar minder medische controles en behandelingen worden toegepast vanwege de emotionele belasting van het kind. De drempel voor uitvoering van de richtlijn zal waarschijnlijk hoger zijn voor deze groep. Daarnaast vertonen deze kinderen vaak multimorbiditeit in de zin van ernstige epilepsie, sondevoeding et cetera De drempel voor het verrichten van electieve en preventieve chirurgische ingrepen ligt bij deze kinderen hoger.

 

Kosten

Alle beschreven behandelingen vallen ook nu al in het basispakket van de ziektekostenverzekeringen. Intensievere screening zal enige toename van kosten kunnen veroorzaken, hoewel nu al de meeste kinderen regelmatig door een medisch specialist worden gecontroleerd, alleen niet systematisch. Vermindering van het aantal operaties zal de kosten verminderen.

 

Haalbaarheid

Systematische screening en preventieve operatieve behandeling van kinderen met GMFCS IV en V zal een grotere medische en paramedische inzet vergen dan nu waarschijnlijk het geval is. Door preventie van heupluxatie zal de personele inzet bij oudere kinderen verminderen omdat de behandeling minder complex zal worden. Invoering van de richtlijn zal implementatie projecten nodig maken om alle kinderen op diverse behandellocaties te kunnen bereiken, zowel de minder beperkte (GMFCS I en II) als de ernstig aangedane kinderen (GMFCS IV en V).

 

Rationale – balans van voor- en nadelen

Preventie van heupluxatie (met een huidige prevalentie van rond 12%) blijkt mogelijk, met positieve effecten op het vóórkomen van pijnklachten in de volwassenheid en verbetering in mobiliteit en verzorgbaarheid. De nadelige effecten zijn nu niet goed te kwantificeren: operatierisico’s zijn bekend, effect op pijnklachten na operatieve behandeling onvoldoende, negatieve effecten van operatieve behandeling op heupfunctie, mobiliteit, verzorgbaarheid, kwaliteit van leven en tevredenheid zijn niet bekend. Wereldwijd worden deze effecten echter kleiner geacht dan de voordelen van preventie van heupluxatie op basis van expert opinion. Ook de werkgroep is van mening dat preventieve chirurgie ter voorkoming van heupluxatie moet worden aanbevolen bij kinderen met een spastische cerebrale parese met een relevante symptomatische of asymptomatische toename van heuplateralisatie (zie indicatiestelling).

 

Indicatiestelling, subgroepen, timing en postoperatieve behandeling

Kinderen met een spastische cerebrale parese hebben een hoog risico op het verkrijgen van een heuplateralisatie. Het risico is evenredig met de hoogte van de GMFCS-classificatie. Bij kinderen met GMGCS-niveau I komt heupluxatie vrijwel niet voor (Soo, 2006). De heuplateralisatie kan al op jonge leeftijd ontstaan (Hägglund, 2007). De enig betrouwbare wijze van diagnosticeren is het vroeg (vanaf de leeftijd van 1 jaar) maken van een röntgenfoto van het bekken. Lichamelijk onderzoek is hierbij ook vereist, maar kan de röntgenfoto niet vervangen. Ook bij het ontbreken van afwijkingen bij lichamelijk onderzoek komt heuplateralisatie voor (Willoughby, 2012). Als de heup een migratie van meer dan 33% bereikt is er reden voor alarm. Bereikt de migratie een percentage van 40% of meer dan is een preventieve bilaterale weke delen operatie noodzakelijk. Deze ingreep gebeurt bij voorkeur voor het bereiken van de vijfjarige leeftijd. Het succes van de operatie is afhankelijk van het preoperatieve MP (Shore, 2012). Het is belangrijk de operatieve ingreep, als de indicatie gesteld is, niet te lang uit te stellen. Hoe langer men wacht, hoe groter de kans is dat het acetabulum dermate is vervormd, dat het de geredresseerde heupkop niet meer goed kan omvatten, zodat een aanvullende bekkenoperatie nodig is. Dit zijn grote operaties met risico op complicaties en een hoge belasting voor kind en omgeving.

 

Indien een recidief lateralisatie of verdere progressie optreedt, is een preventieve ossale operatie al of niet in combinatie met (herhaalde) weke delen chirurgie geïndiceerd om een heupluxatie te voorkomen (Hägglund, 2014). De indicatie is voor kinderen met GMFCS-niveau II en III hard: zonder operatie zal de situatie van de heup niet verbeteren en met een geluxeerde heup kan men slechter staan en lopen. De indicatie voor kinderen met GMFCS-niveau IV en V voor preventieve ossale chirurgie is minder stellig. Het betreft vaak kwetsbare kinderen met multimorbiditeit. Een afweging is noodzakelijk tussen het nut van de operatie (redressie van de heup en daarmee verkleining van de kans op pijn op latere leeftijd) tegenover de last in de vorm van pijn en complicaties postoperatief. Daarbij speelt mee dat het kind meestal geen actuele klachten heeft: alleen op de foto is de heupafwijking aantoonbaar. De resultaten van het Zweedse CP-UP programma laten zien dat systematische screening en tijdige behandeling in gespecialiseerde (medische en paramedische) teams in combinatie met systematische niet-chirurgische behandeling heupluxatie voorkomen kan worden ook bij de GMFCS IV en V kinderen.

 

Het is aannemelijk dat het resultaat van het Zweedse CP-UP programma (0% heupluxatie) behaald is door een combinatie van niet-chirurgische en chirurgische behandeling. Screening en vroegtijdige behandeling moeten plaatsvinden in een multidisciplinair gespecialiseerd team van medici en paramedici om continuïteit van behandeling tijdens de groei te waarborgen. Het voordeel van preventie van heupluxatie is waarschijnlijk een betere gezondheidsgerelateerde kwaliteit van leven als volwassene, zowel voor de GMFCS I-III als de GMFCS IV en V (Ramstad, 2017). Lopen, staan, zitten en verzorging, en daarmee ook participatie gaan makkelijker als er behoud is van structuur en functie van de heupen. Tijdige behandeling vermindert de noodzaak voor (herhaalde) chirurgische ingrepen en daarmee de risico’s op ongewenste effecten, en reduceert de belasting voor kind en omgeving.

 

Indien op latere leeftijd persisterende pijn optreedt bij een geluxeerde heup en een preventieve operatie niet meer mogelijk is, dan komt een palliatieve ingreep in aanmerking. Er zijn hiervoor verschillende technieken. De literatuur geeft geen uitsluitsel over de te prefereren techniek. De keuze is vooral afhankelijk van de ervaring van de betreffende orthopedisch chirurg. De succespercentages zijn relatief laag.

 

De werkgroep is van mening dat om nadelige effecten (problemen met de verzorging en hygiëne) en complicaties (risico op drukplekken, afname spierkracht door inactiviteit) zoveel mogelijk te vermijden, de volgende aandachtspunten van belang zijn in de postoperatieve behandeling, zowel na een preventieve als palliatieve interventie (zie ook Ruzbarsky, 2013):

  • Gebruik zo min mogelijk gips immobilisatie postoperatief:
    • een afneembare spreidorthese of kussen in plaats van gips; een statafel met heupabductie of een stoel met heupabductie vallen ook onder het begrip spreidorthese.
    • oefenstabiele osteosynthese technieken maken gipsimmobilisatie onnodig
  • Zorg voor snelle mobilisatie (2-3 weken) naar zitten/ staan/ lopen ter preventie van osteoporose, verlies van spierkracht en conditie.

In algemene zin lijkt snelle mobilisatie de complicaties na chirurgie te verminderen en functioneel resultaat te verbeteren. Er zijn hierover geen studies beschikbaar specifiek voor mensen met CP (Dehghan, 2016; Talec, 2016).

 

Multidisciplinair team

Het is de mening van de werkgroep dat beoordeling van kinderen met een spastische cerebrale parese voor een orthopedische operatie door een multidisciplinair team moet gebeuren. Dat wil niet zeggen dat alle teamleden altijd alle kinderen moeten beoordelen, maar wel dat de beschreven disciplines beschikbaar zijn en betrokken bij de indicatiestelling, pre- en postoperatieve begeleiding en de nabehandeling. Zelfs technisch gezien relatief eenvoudige operaties kunnen onverwachte irreversibele negatieve gevolgen hebben in onervaren handen.

Het team bestaat uit een (kinder)orthopeed met ervaring in de operatieve behandeling van spastische kinderen en een eveneens ervaren kinderrevalidatiearts, een kinderarts en/of kinderneuroloog, een kinderfysiotherapeut, (kinder)ergotherapeut, (kinder)logopedist, maatschappelijk werker, kinderpsycholoog en/of orthopedagoog.

Vooral bij de ernstig aangedane kinderen (GMFCS IV en V) is er vaak comorbiditeit, problemen met slikken, er kunnen beperkingen in leren en gedrag aanwezig zijn. Beoordeling van het operatierisico en voorbereidende maatregelen ter vermindering hiervan moet mogelijk zijn. Soms is een reservering van een plaats op de kinder intensive care nodig. Diagnostiek naar de oorzaak van de cerebrale parese moet herbeoordeeld kunnen worden met zo nodig aanvullend onderzoek, omdat diverse aandoeningen gepaard kunnen gaan met een spastische parese.

Voorbereiding voor een operatie met voorlichting aan ouder/verzorger en kind is nodig, en de juiste nabehandeling moet in onderling overleg geregeld zijn voor de operatie.

Zowel ernstig aangedane kinderen als minder ernstig aangedane kinderen kunnen zo profiteren van de expertise van het gehele team.

Autorisatiedatum en geldigheid

Laatst beoordeeld : 10-09-2018

Laatst geautoriseerd : 10-09-2018

Voor het beoordelen van de actualiteit van deze richtlijn is de werkgroep in stand gehouden. Uiterlijk in 2022 bepaalt het bestuur van de Nederlandse Vereniging van Revalidatieartsen of deze richtlijn (module) nog actueel is. Op modulair niveau is een onderhoudsplan beschreven. Bij het opstellen van de richtlijn heeft de werkgroep per (sub)module een inschatting gemaakt over de maximale termijn waarop herbeoordeling moet plaatsvinden en eventuele aandachtspunten geformuleerd die van belang zijn bij een toekomstige herziening (update). De geldigheid van de richtlijn komt eerder te vervallen indien nieuwe ontwikkelingen aanleiding zijn een herzieningstraject te starten.

 

De Nederlandse Vereniging van Revalidatieartsen (VRA) is regiehouder van deze richtlijn en eerstverantwoordelijke op het gebied van de actualiteitsbeoordeling van de richtlijn. De andere aan deze richtlijn deelnemende wetenschappelijke verenigingen of gebruikers van de richtlijn delen de verantwoordelijkheid en informeren de regiehouder over relevante ontwikkelingen binnen hun vakgebied.

 

Er wordt aan een behandelregister voor kinderen met cerebrale parese gewerkt. Het is mogelijk dat na de start van het register onderwerpen gesignaleerd worden, die revisie van de richtlijn noodzakelijk maken.

 

Module

Regiehouder(s)

Jaar van autorisatie

Eerstvolgende beoordeling actualiteit richtlijn

Frequentie van beoordeling op actualiteit

Wie houdt er toezicht op actualiteit

Relevante factoren voor wijzigingen in aanbeveling

Chirurgie bij heup(sub)luxatie

VRA

2018

2022

eens in de vijf jaar

VRA door middel van werkgroep

lopend onderzoek

Initiatief en autorisatie

Initiatief : Nederlandse Vereniging van Revalidatieartsen

Geautoriseerd door:
  • Nederlandse Orthopaedische Vereniging
  • Nederlandse Vereniging van Revalidatieartsen
  • BOSK - Vereniging van en voor mensen met een aangeboren lichamelijke handicap

Algemene gegevens

De richtlijnontwikkeling werd ondersteund door het Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten (www.kennisinstituut.nl) en werd gefinancierd uit de Stichting Kwaliteitsgelden Medisch Specialisten (SKMS).

Doel en doelgroep

Doel

Deze richtlijn is een document met aanbevelingen en handelingsinstructies ter ondersteuning van de dagelijkse praktijkvoering. De richtlijn berust op de resultaten van wetenschappelijk onderzoek en aansluitende meningsvorming gericht op het expliciteren van goed medisch handelen. Er wordt aangegeven wat, volgens de huidige maatstaven en aansluitend bij de gangbare Nederlandse praktijk, in het algemeen de beste zorg is voor kinderen/ jongeren met spasticiteit en CP. De richtlijn is bestemd voor personen met een spastische cerebrale parese in de leeftijdsgroep van 0 tot 18 jaar behalve de module met betrekking tot de transitie naar volwassenheid waar een definitie tot 25 jaar wordt gehanteerd. Met kinderen wordt in deze richtlijn bedoeld: mensen in de leeftijd van 0 tot 18 jaar. De richtlijn geeft aanbevelingen over de diagnostiek, behandeling van spasticiteit op stoornisniveau, vaardigheidsniveau en participatie, op basis van het ICF-CY model en terminologie. Specifieke doelen van deze richtlijn voor de behandeling van spasticiteit bij kinderen met CP zijn het verkrijgen van uniformiteit met betrekking tot de diagnostiek, en de behandeling en begeleiding in de diverse centra. De richtlijn beoogt de kaders te definiëren waarbinnen de multidisciplinaire zorg van kinderen met spastische CP dient plaats te vinden. Deze richtlijn wil tevens bijdragen aan verbeterde communicatie tussen behandelaars onderling en tussen de patiënt, diens naasten en behandelaars.

 

Doelgroep

De richtlijn is bedoeld voor zorgverleners die primair bij de behandeling van kinderen met spastische CP betrokken zijn: (kinder-)revalidatieartsen, (kinder-)neurologen, kinderartsen, (kinder)orthopeden, plastisch chirurgen, (kinder-)fysiotherapeuten, (kinder)ergotherapeuten en logopedisten. Daarnaast zijn vele andere disciplines meer incidenteel betrokken bij diagnostiek en behandeling van deze kinderen, zoals jeugdartsen, artsen voor verstandelijk gehandicapten, psychosociale hulpverleners, onderwijsdeskundigen et cetera.

Samenstelling werkgroep

Voor het ontwikkelen van de richtlijn is in 2015 een multidisciplinaire werkgroep ingesteld, bestaande uit vertegenwoordigers van relevante specialismen die betrokken zijn bij de zorg voor personen met spastische cerebrale parese.

 

De werkgroepleden zijn door hun beroepsverenigingen gemandateerd voor deelname. De werkgroep werkte gedurende twee jaar aan de totstandkoming van de richtlijnmodule.

 

De werkgroep is verantwoordelijk voor de integrale tekst van deze richtlijnmodule.

  • Prof. dr. J.G. (Jules) Becher, kinderrevalidatiearts, VRA (voorzitter)
  • Dr. E.J. (Eric) Boldingh, kinderrevalidatiearts, VRA
  • Dr. M.J. (Marc) Nederhand, revalidatiearts, VRA
  • Dr. J.A. (Hans) van der Sluijs, orthopeed, NOV
  • Dr. J. (Johannes) Verheijden, beleidscoördinator zorg, patiënt/ oudervertegenwoordiger, BOSK

 

Met ondersteuning van:

  • Dr. K.N.J. (Koert) Burger, epidemioloog, senior-adviseur Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten
  • M. (Monique) Wessels MSc, medisch informatiespecialist, Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten
  • N.F. (Natalia) Bullock, projectsecretaresse, Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten

Belangenverklaringen

De KNMG-Code ter voorkoming van oneigenlijke beïnvloeding door belangenverstrengeling is gevolgd. Alle werkgroepleden hebben schriftelijk verklaard of zij in de laatste drie jaar directe financiële belangen (betrekking bij een commercieel bedrijf, persoonlijke financiële belangen, onderzoeksfinanciering) of indirecte belangen (persoonlijke relaties, reputatiemanagement, kennisvalorisatie) hebben gehad. Een overzicht van de belangen van werkgroepleden en het oordeel over het omgaan met eventuele belangen vindt u in onderstaande tabel. De ondertekende belangenverklaringen zijn op te vragen bij het secretariaat van het Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten.

 

Werkgroeplid

Functie

Nevenfuncties

Gemelde belangen

Ondernomen actie

Becher

hoogleraar kinderrevalidatiegeneeskunde 0,3 fte

kinderrevalidatiearts 0,7 fte

onbetaald: lid adviesraad NSGK; lid adviesraad dystonievereniging; penningmeester stichting scholing kinderrevalidatie; penningmeester stichting boek kinderrevalidatie; lid sectie kinderrevalidatieartsen VRA; bestuurslid stichting CP-net (voorzitter); cursus organisator International Society for Prosthetics and Orthotics (ISPO) van Cerebrale Parese; bestuurslid European Academy of Childhood Disability (EACD)

voorzitter stichting cp-net

Geen

Boldingh

kinderrevalidatiearts

lid van het bestuur van de VRA (Vereniging van Revalidatieartsen), onbetaald

lid van het bestuur van de VRA

Geen

Nederhand

Revalidatiearts 0.8 fte;

Senior onderzoeker 0.1 fte

Geen

Geen

Geen

van der Sluijs

orthopedisch chirurg met aandachtsgebied kinderorthopedie

Geen

Geen

Geen

Verheijden

Beleidscoördinator Zorg, BOSK; Coördinator, stichting Parent2Parent NL

Beleidscoördinator Zorg (betaald): beleidsmatig intermediair tussen ouders/volwassenen en professionals in de kinderrevalidatie (geneeskunde), met als specialisatie Cerebrale Parese en Spina Bifida, beleidsmatige onderwerpen: kinderrevalidatie (geneeskundige) zorg, medische ethiek, seksualiteit en relatiess, hulpmiddelen en psychosociale zorg; vertegenwoordiging bij (onderzoek)projecten, kwaliteitscriteria, richtlijnontwikkeling.

Projectmanagement; Evenementenorganisatie tot 1500 personen; Individuele en collectieve informatievoorziening.

Coördinator, P2P (betaald): projectmanagement, geven van trainingen aan, intervisie van en contact onderhouden met supportouders.

Secretaris Dutch Academy of Childhood Disability (onbetaald): ambtelijk secretaris

Geen

Geen

Inbreng patiëntenperspectief

Er werd aandacht besteed aan het patiëntenperspectief door een afgevaardigde van de Vereniging van en voor mensen met een aangeboren lichamelijke handicap (BOSK) in de werkgroep. Daarnaast is de conceptrichtlijntekst voor commentaar voorgelegd aan de BOSK en Patiëntenfederatie Nederland.

Methode ontwikkeling

Evidence based

Implementatie

In de verschillende fasen van de richtlijnontwikkeling is rekening gehouden met de implementatie van de richtlijn (module) en de praktische uitvoerbaarheid van de aanbevelingen. Daarbij is uitdrukkelijk gelet op factoren die de invoering van de richtlijn in de praktijk kunnen bevorderen of belemmeren. Het implementatieplan is te vinden bij de aanverwante producten. Naar aanleiding van de publicatie van de richtlijn in 2006 zijn er twee projecten uitgevoerd om de aanbevelingen te implementeren: (i) Richtlijn CP in praktijk en (ii) Richtlijn CP in praktijk-2. In deze projecten is een landelijk netwerk opgebouwd van mensen met CP en hun ouders, onderzoekers en ervaren zorgverleners (knowledge brokers) in revalidatieteams voor personen met CP. De aanbevelingen zijn naar de dagelijkse praktijk vertaald door de uitwisseling van kennis en ervaring in het netwerk. Implementatie van de aanbevelingen in de praktijk wordt in het netwerk begeleid en implementatie-ervaringen worden uitgewisseld (zie http://www.cp-research.nl). In april 2014 is door BOSK, De Hoogstraat Revalidatie en de afdeling revalidatiegeneeskunde van het VUmc, de onafhankelijke stichting CP-Net opgericht (zie http://www.cp-net.nl). Inmiddels hebben 27 multidisciplinaire revalidatieteams verbonden aan revalidatiegeneeskundige afdelingen zich aangesloten. Het is de bedoeling de nieuwe aanbevelingen in de richtlijn te vertalen naar de dagelijkse praktijk en via CP-Net de implementatie te ondersteunen. Daarnaast zal er aandacht besteed worden aan de nieuwe aanbevelingen via scholing voor revalidatieartsen in opleiding (CP werkgroep van de VRA), en het D-ACD congres (zie http://www.dutch-acd.nl).

Werkwijze

AGREE

Deze richtlijn is opgesteld conform de eisen vermeld in het rapport Medisch Specialistische Richtlijnen 2.0 van de adviescommissie Richtlijnen van de Raad Kwaliteit. Dit rapport is gebaseerd op het AGREE II instrument (Appraisal of Guidelines for Research & Evaluation II; Brouwers, 2010), dat een internationaal breed geaccepteerd instrument is. Voor een stap-voor-stap beschrijving hoe een evidence-based richtlijn tot stand komt wordt verwezen naar het stappenplan Ontwikkeling van Medisch Specialistische Richtlijnen van het Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten.

 

Knelpuntenanalyse

Bij de eerdere herziening van de richtlijn in 2015 (VRA, 2015) zijn de twee chirurgische modules uit de richtlijn “Diagnostiek en behandeling van kinderen met spastische Cerebrale Parese” (VRA, 2006) beoordeeld als niet langer valide, en hoog geprioriteerd voor toekomstige revisie. De urgentie om deze modules te reviseren werd door een aantal reviewers onderstreept tijdens de commentaarfase van de herziene richtlijn. Binnen het kader van chirurgische interventies zijn de knelpunten verder onderzocht door de huidige werkgroep, waarin een afgevaardigde van de Vereniging van en voor mensen met een aangeboren lichamelijke handicap (BOSK) het patiëntenperspectief vertegenwoordigde. Daarnaast werd in het kader van het tripartiet aanbieden van medische richtlijnen (betrokkenheid van zorgverleners, zorgverzekeraars en patiënten), de knelpuntanalyse voor commentaar voorgelegd aan Zorgverzekeringen Nederland (ZN).

 

Uitgangsvragen en uitkomstmaten

Op basis van de uitkomsten van de knelpuntenanalyse zijn door de voorzitter en de adviseur concept-uitgangsvragen opgesteld. Deze zijn met de werkgroep besproken waarna de werkgroep de definitieve uitgangsvragen heeft vastgesteld. Vervolgens inventariseerde de werkgroep per uitgangsvraag welke uitkomstmaten voor de patiënt relevant zijn, waarbij zowel naar gewenste als ongewenste effecten werd gekeken. De werkgroep waardeerde deze uitkomstmaten volgens hun relatieve belang bij de besluitvorming rondom aanbevelingen, als cruciaal (kritiek voor de besluitvorming), belangrijk (maar niet cruciaal) en onbelangrijk. Tevens definieerde de werkgroep tenminste voor de cruciale uitkomstmaten welke verschillen zij klinisch (patiënt) relevant vonden.

 

Strategie voor zoeken en selecteren van literatuur

Voor deze richtlijn is geen overkoepelende oriënterende zoekactie uitgevoerd. Voor de afzonderlijke uitgangsvragen is aan de hand van specifieke zoektermen gezocht naar gepubliceerde wetenschappelijke studies in (verschillende) elektronische databases. Tevens werd aanvullend gezocht naar studies aan de hand van de literatuurlijsten van de geselecteerde artikelen. In eerste instantie werd gezocht naar studies met de hoogste mate van bewijs. De werkgroepleden selecteerden de via de zoekactie gevonden artikelen op basis van vooraf opgestelde selectiecriteria. De geselecteerde artikelen werden gebruikt om de uitgangsvraag te beantwoorden. De databases waarin is gezocht, de zoekstrategie en de gehanteerde selectiecriteria zijn te vinden in de module van desbetreffende uitgangsvraag.

 

Kwaliteitsbeoordeling individuele studies

Individuele studies werden systematisch beoordeeld, op basis van op voorhand opgestelde methodologische kwaliteitscriteria, om zo het risico op vertekende studieresultaten (risk of bias) te kunnen inschatten. Deze beoordelingen kunt u vinden in de Risk of bias (ROB) tabellen.

 

Samenvatten van de literatuur

De relevante onderzoeksgegevens van alle geselecteerde artikelen werden overzichtelijk weergegeven in evidence-tabellen. De belangrijkste bevindingen uit de literatuur werden beschreven in de samenvatting van de literatuur. Bij een voldoende aantal studies en overeenkomstigheid (homogeniteit) tussen de studies werden de gegevens ook kwantitatief samengevat (meta-analyse) met behulp van Review Manager 5.

 

Beoordelen van de kracht van het wetenschappelijke bewijs

A) Voor interventievragen (vragen over therapie of screening)

De kracht van het wetenschappelijke bewijs werd bepaald volgens de GRADE-methode. GRADE staat voor Grading Recommendations Assessment, Development and Evaluation (zie http://www.gradeworkinggroup.org/).

 

GRADE onderscheidt vier gradaties voor de kwaliteit van het wetenschappelijk bewijs: hoog, redelijk, laag en zeer laag. Deze gradaties verwijzen naar de mate van zekerheid die er bestaat over de literatuurconclusie (Schünemann, 2013).

 

GRADE

Definitie

Hoog

  • er is hoge zekerheid dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie;
  • het is zeer onwaarschijnlijk dat de literatuurconclusie verandert wanneer er resultaten van nieuw grootschalig onderzoek aan de literatuuranalyse worden toegevoegd.

Redelijk*

  • er is redelijke zekerheid dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie;
  • het is mogelijk dat de conclusie verandert wanneer er resultaten van nieuw grootschalig onderzoek aan de literatuuranalyse worden toegevoegd.

Laag

  • er is lage zekerheid dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie;
  • er is een reële kans dat de conclusie verandert wanneer er resultaten van nieuw grootschalig onderzoek aan de literatuuranalyse worden toegevoegd.

Zeer laag

  • er is zeer lage zekerheid dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie;
  • de literatuurconclusie is zeer onzeker.

*In 2017 heeft het Dutch GRADE Network bepaalt dat de voorkeursformulering voor de op één na hoogste gradering ‘redelijk’ is in plaats van ‘matig’

 

B) Voor vragen over diagnostische tests, schade of bijwerkingen, etiologie en prognose

De kracht van het wetenschappelijke bewijs werd eveneens bepaald volgens de GRADE-methode: GRADE-diagnostiek voor diagnostische vragen (Schünemann, 2008) en een generieke GRADE-methode voor vragen over schade of bijwerkingen, etiologie en prognose. In de gehanteerde generieke GRADE-methode werden de basisprincipes van de GRADE methodiek toegepast: het benoemen en prioriteren van de klinisch (patiënt) relevante uitkomstmaten, een systematische review per uitkomstmaat, en een beoordeling van bewijskracht op basis van de vijf GRADE criteria (startpunt hoog; downgraden voor risk of bias, inconsistentie, indirectheid, imprecisie en publicatiebias).

 

Formuleren van de conclusies

Voor elke relevante uitkomstmaat werd het wetenschappelijk bewijs samengevat in een of meerdere literatuurconclusies waarbij het niveau van bewijs werd bepaald volgens de GRADE methodiek. De werkgroepleden maakten de balans op van elke interventie (overall conclusie). Bij het opmaken van de balans werden de gunstige en ongunstige effecten voor de patiënt afgewogen. De overall bewijskracht wordt bepaald door de laagste bewijskracht gevonden bij een van de cruciale uitkomstmaten. Bij complexe besluitvorming waarin naast de conclusies uit de systematische literatuuranalyse vele aanvullende argumenten (overwegingen) een rol spelen, werd afgezien van een overall conclusie. In dat geval werden de gunstige en ongunstige effecten van de interventies samen met alle aanvullende argumenten gewogen onder het kopje Overwegingen.

 

Overwegingen (van bewijs naar aanbeveling)

Om te komen tot een aanbeveling zijn naast (de kwaliteit van) het wetenschappelijke bewijs ook andere aspecten belangrijk en worden meegewogen, zoals de expertise van de werkgroepleden, de waarden en voorkeuren van de patiënt (patient values and preferences), kosten, beschikbaarheid van voorzieningen en organisatorische zaken. Deze aspecten worden, voor zover geen onderdeel van de literatuursamenvatting, vermeld en beoordeeld (gewogen) onder het kopje Overwegingen.

 

Formuleren van aanbevelingen

De aanbevelingen geven antwoord op de uitgangsvraag en zijn gebaseerd op het beschikbare wetenschappelijke bewijs en de belangrijkste overwegingen en een weging van de gunstige en ongunstige effecten van de relevante interventies. De kracht van het wetenschappelijk bewijs en het gewicht dat door de werkgroep wordt toegekend aan de overwegingen, bepalen samen de sterkte van de aanbeveling. Conform de GRADE-methodiek sluit een lage bewijskracht van conclusies in de systematische literatuuranalyse een sterke aanbeveling niet a priori uit, en zijn bij een hoge bewijskracht ook zwakke aanbevelingen mogelijk. De sterkte van de aanbeveling wordt altijd bepaald door weging van alle relevante argumenten tezamen.

 

Randvoorwaarden (Organisatie van zorg)

In de knelpuntenanalyse en bij de ontwikkeling van de richtlijn is expliciet rekening gehouden met de organisatie van zorg: alle aspecten die randvoorwaardelijk zijn voor het verlenen van zorg (zoals coördinatie, communicatie, (financiële) middelen, menskracht en infrastructuur). Randvoorwaarden die relevant zijn voor het beantwoorden van een specifieke uitgangsvraag maken onderdeel uit van de overwegingen bij de bewuste uitgangsvraag. Meer algemene, overkoepelende, of bijkomende aspecten van de organisatie van zorg worden behandeld in de module Randvoorwaarden.

 

Indicatorontwikkeling

Bij deze modulaire revisie van chirurgische interventies zijn geen nieuwe kwaliteitsindicatoren ontwikkeld, wel worden er bij de submodules, indien relevant, suggesties gedaan voor de ontwikkeling van een indicator.

 

Kennislacunes

Tijdens de ontwikkeling van deze richtlijnmodule is systematisch gezocht naar onderzoek waarvan de resultaten bijdragen aan een antwoord op de uitgangsvraag (deelvragen). Bij elke deelvraag is door de werkgroep nagegaan of er (aanvullend) wetenschappelijk onderzoek gewenst is om de deelvraag te kunnen beantwoorden. De onderwerpen waarvoor (aanvullend) wetenschappelijk onderzoek van belang wordt geacht, zijn als aanbeveling vermeld bij de richtlijnmodule (submodules).

 

Commentaar- en autorisatiefase

De conceptrichtlijn werd aan de betrokken (wetenschappelijke) verenigingen en (patiënt) organisaties voorgelegd ter commentaar. Daarnaast werden de volgende verenigingen en organisaties benaderd voor commentaar: Nederlandse Vereniging voor Neurologie (NVN), Nederlandse Vereniging voor Kinder Neurologie (NVKN), Koninklijk Nederlands Genootschap voor Fysiotherapie (KNGF), Nederlandse Vereniging voor Kinderfysiotherapie (NVFK), Ergotherapie Nederland (EN), Nederlandse Vereniging voor Kindergeneeskunde (NVK), Zorginstituut Nederland (ZIN), Zorgverzekeraars Nederland (ZN), Inspectie Gezondheidszorg en Jeugd (IGZ), Nederlandse Vereniging voor Radiologie (NVvR), Nederlandse Vereniging van Artsen voor Verstandelijk Gehandicapten (NVAVG), Nederlandse Zorgautoriteit (NZa), en Patiëntenfederatie Nederland. De commentaren werden verzameld en besproken met de werkgroep. Naar aanleiding van de commentaren werd de conceptrichtlijn aangepast en definitief vastgesteld door de werkgroep. De definitieve richtlijn werd aan de deelnemende (wetenschappelijke) verenigingen en (patiënt) organisaties voorgelegd voor autorisatie en door hen geautoriseerd dan wel geaccordeerd.

 

Literatuur

Brouwers MC, Kho ME, Browman GP, et al. AGREE II: advancing guideline development, reporting and evaluation in health care. CMAJ. 2010;182(18):E839-42. doi: 10.1503/cmaj.090449. Epub 2010 Jul 5. Review. PubMed PMID: 20603348.

Medisch Specialistische Richtlijnen 2.0. Adviescommissie Richtlijnen van de Raad Kwalitieit. Link: http://richtlijnendatabase.nl/over_deze_site/over_richtlijnontwikkeling.html. 2012.

Ontwikkeling van Medisch Specialistische Richtlijnen: stappenplan. Kennisinstituut van Medisch Specialisten. Link

Schünemann H, Brożek J, Guyatt G, et al. GRADE handbook for grading quality of evidence and strength of recommendations. Updated October 2013. The GRADE Working Group, 2013. Available from http://gdt.guidelinedevelopment.org/central_prod/_design/client/handbook/handbook.html.

Schünemann HJ, Oxman AD, Brozek J, et al. Grading quality of evidence and strength of recommendations for diagnostic tests and strategies. BMJ. 2008;336(7653):1106-10. doi: 10.1136/bmj.39500.677199.AE. Erratum in: BMJ. 2008 May 24;336(7654). doi: 10.1136/bmj.a139. PubMed PMID: 18483053.

Zoekverantwoording

Zoekacties zijn opvraagbaar. Neem hiervoor contact op met de Richtlijnendatabase.