Uitgangsvraag

Wat is het effect van krachttraining op het lopen?

Aanbeveling

Gebruik bij kinderen met spastische CP bij voorkeur geen krachttraining om het vermogen van het lopen in een gestandaardiseerde omgeving (capacity) te verbeteren.

 

Effecten van krachttraining op vermogen van het lopen in de eigen omgeving (capability) en uitvoering van het lopen (performance) zijn onvoldoende bekend.

Inleiding

Krachttraining wordt veel toegepast in de behandeling van kinderen met spastische CP. In de richtlijn uit 2006 was de aanbeveling dat krachttraining, uitgevoerd op een functionele, taakgeoriënteerde manier, toegepast kan worden om de loopsnelheid te verbeteren. Het is nog onduidelijk wat precies de toegevoegde waarde is van krachttraining voor verbetering van het lopen. Ook is er in Nederland nog geen eenduidigheid in trainingsvorm en geen coherentie in uitkomstmaten. In de huidige revisie van de richtlijn wordt gekeken naar de effecten van krachttraining op mobiliteit, gedefinieerd als “het lopen”. De uitgangsvraag richt zich niet op andere vormen van mobiliteit. De krachttraining is bij deze uitgangsvraag niet gekoppeld aan andere vormen van therapie, zoals chirurgie of behandeling met botulinetoxine.

 

Onder krachttraining wordt verstaan progressieve weerstandstraining onder functionele condities, volgens de richtlijnen van de National Strength and Conditioning Association (NSCA; Faigenbaum et al., 2009). Cruciale elementen hierbij zijn dat de training geïndividualiseerd wordt en progressief is in intensiteit, zodat kracht meer toeneemt dan op basis van normale groei of ontwikkeling verwacht kan worden. De training moet voldoende weerstand bieden zodat een klein aantal repetities (meestal 8 tot 15) nodig is om vermoeidheid te induceren en een oplopende weerstand bieden wanneer kracht toeneemt. De trainingsperiode moet lang genoeg zijn om er profijt van te hebben en de trainingsfrequentie behelst tenminste twee niet-opeenvolgende dagen per week. Krachttraining kan worden toegepast bij kinderen vanaf de leeftijd van zeven jaar.

Conclusies

Matig GRADE

Krachttraining lijkt het vermogen van het lopen in een gestandaardiseerde omgeving (capacity), gemeten met de GMFM-88 (dimensie E, of D+E), GMFM-66 of de BOTMP, van kinderen met spastische cerebrale parese niet te verbeteren.

 

Bronnen (Lee et al., 2008; Liao et al., 2007; Fowler et al., 2010; Chen et al., 2012; Scholtes et al., 2010; Dodd et al., 2003)

 

Laag GRADE

Krachttraining lijkt het vermogen van het lopen in een gestandaardiseerde omgeving (capacity), gemeten met de loopsnelheid, van kinderen met spastische cerebrale parese niet te verbeteren.

 

Bronnen (Unger et al., 2006; Lee et al., 2008; Liao et al., 2007; Fowler et al., 2010; Scholtes et al., 2012; Dodd et al., 2003; Blundell et al., 2003; Damiano et al., 1998; McPhail et al., 1995)

 

No GRADE

Effecten van krachttraining op het vermogen van het lopen in de eigen omgeving (capability) en uitvoering van het lopen (performance) worden niet gerapporteerd in de geïncludeerde studies.

Samenvatting literatuur

Met betrekking tot de mobiliteit, werd in de eerdere versie van de richtlijn aangegeven dat het aannemelijk leek dat individueel taakgeoriënteerde krachttraining leidde tot een toename van de loopsnelheid bij kinderen met CP (Dodd et al., 2003; Blundell et al., 2003; Damiano 1995a). Daarnaast waren er aanwijzingen dat isokinetische krachttraining geen effect heeft op de loopsnelheid en het energieverbruik (MacPhail et al., 1995). Tot slot waren er aanwijzingen dat krachttraining leidt tot actiever meedoen met fysieke activiteiten en gemakkelijker traplopen (Dodd, 2003; McBurney et al., 2003).

 

Beschrijving nieuwe studies

In de huidige literatuurzoektocht zijn vijf systematische reviews (Martin et al., 2010; Scianni 2009; Mockford 2008; Anttila et al., 2008; Verschuren et al., 2008) en drie RCT’s (Fowler, 2010; Chen; Scholtes, 2012) gevonden die het effect van krachttraining op het lopen van kinderen met spastische cerebrale parese bespreken. De verschillende systematische reviews includeren studies tot minimaal september 2006 (Verschuren) en maximaal oktober 2009 (Martin). Een meta-analyse van de resultaten was niet mogelijk als gevolg van onaanvaardbare klinische heterogeniteit tussen de studies (verschillende leeftijdsgroepen, verschillende inhoud van de interventies, variatie in de duur van de interventies en mogelijke verschillen in controlebehandeling). Daarnaast waren de reviews van matige kwaliteit door inclusie van een beperkt aantal RCT’s, of het slechts analyseren van de ‘within-group’ resultaten van de interventiegroep (zie exclusietabel). Er zijn over alle reviews zeven RCT’s die besproken worden. Twee studies (Dodd et al., 2002 en 2003) zijn van voor 2006 en derhalve niet meegenomen in de huidige analyse. De RCT’s van Patikas (2006) en Seniorou (2006) zijn geëxcludeerd omdat dit interventies betroffen in combinatie met een operatie. De relevante RCT’s (Unger; Lee; Liao) van na 1 januari 2006 uit de betreffende reviews en de recentere RCT’s (Fowler, 2010; Chen; Scholtes, 2012) worden daarom afzonderlijk besproken.

 

Unger beschrijft het resultaat van een generiek krachttrainingsprogramma voor 31 kinderen met spastische diplegie (GMFCS I-III) in de leeftijd 13 tot 18 jaar. Er werden tweemaal zoveel deelnemers in de trainingsgroep geloot dan in de controlegroep. De trainingsgroep van 21 kinderen volgde acht weken het trainingsprogramma (1 tot 3x/week, 40 tot 60 min/x) waarbij steeds acht oefeningen ter verbetering van de spierkracht van armen, benen en romp werden uitgevoerd. Er werden drie sets van 12 herhalingen gedaan en als meer dan 12 herhalingen mogelijk waren werd de oefening verzwaard met losse gewichtjes, pols- of enkelgewichtjes. Er is niet beschreven wat de activiteiten van de controlegroep waren. Het vermogen van het lopen werd gemeten via de loopsnelheid tijdens lopen op zelf gekozen snelheid over een afstand van 11 meter. Na acht weken training was er geen sprake van een statistisch significant interventie-effect op de loopsnelheid (p>0,05): beide groepen lieten een even grote toename van de loopsnelheid zien (+5%) zien.

 

In de kwalitatief goede, maar kleine studie van Lee, werden 17 kinderen met CP in de leeftijd 4 tot 12 jaar geïncludeerd. Na loting deden negen kinderen mee aan een vijf weken durend krachttrainingsprogramma bestaande uit functionele oefeningen (sit-to-stand, step ups, etc.) (3x/week, 60 min/x). De acht kinderen in de controlegroep gingen door met hun gebruikelijke therapie, bestaande uit neurodevelopmental treatment (NDT), oefeningen ter bevordering van de gewrichtsmobiliteit of looptraining. Het vermogen van het lopen werd gemeten met GMFM-88 dimensie E en via de loopsnelheid tijdens een 3-dimensionale loopanalyse. Na vijf weken training was er sprake van een statistisch significante verbetering op de GMFM-88 dimensie E in het voordeel van de trainingsgroep (p<0,05), maar deze toename van 1,1 procentpunt lijkt niet klinisch relevant. De loopsnelheid verbeterde statisch significant en klinisch relevant (+36%) in de trainingsgroep vergeleken met de controlegroep (p<0.05).

 

Liao heeft een studie van redelijke kwaliteit uitgevoerd. De resultaten van de 20 kinderen met CP (GMFCS I-II) in de leeftijd 5 tot 12 jaar die de studie afgerond hebben, zijn beschreven. Na loting voerden tien kinderen thuis een zes weken durend krachttrainingsprogramma uit (3x/week, 60 tot 90 min/dag). Met behulp van een gewichtenvestje werd het 1-herhalingsmaximum bepaald. Kinderen voerden vervolgens iedere trainingssessie een ‘sit-to-stand’ beweging uit op 50% van het 1-herhalingsmaximum, totdat men uitgeput was. Hiernaast volgde trainingsgroep ook nog de gebruikelijke fysiotherapie, bestaande uit passieve oefeningen ter verbetering van de gewrichtsmobiliteit, balanstraining en functionele training, NDT. De controlegroep kreeg alleen de gebruikelijke fysiotherapie, op een iets hogere frequentie dan in de trainingsgroep. Het vermogen van het lopen werd gemeten met de GMFM-88 dimensie D+E en via de loopsnelheid tijdens tien meter lopen op comfortabele loopsnelheid. Er werd een statistisch significante verbetering gevonden op de GMFM-88 dimensie D+E in het voordeel van de trainingsgroep (+2.1 procentpunt, p=0,02). De verandering is groter dan de klinisch relevante verandering op samengestelde GMFM-88 dimensie D en E van 1,4 procentpunt en is hiermee waarschijnlijk klinisch relevant. Het is echter met een dergelijke samengestelde score onduidelijk of de verbetering plaats heeft gevonden binnen de dimensie staan (D) of lopen (E). De verandering in loopsnelheid tussen de trainingsgroep en de controlegroep was statistisch niet significant en bleek ook niet klinisch relevant te zijn (+2,3 m/min (+4%), p=0,18).

 

De studie van Fowler (2010) is van goede kwaliteit en betrof 62 deelnemers met CP in de leeftijd 7 tot 18 jaar die geclassificeerd waren als GMFCS I-III. Na randomisatie volgde de helft van de deelnemers een drie maanden durend kracht- en aeroob trainingsprogramma, waarbij kinderen 3x/week 60 minuten op een hometrainer fietsten, de weerstand werd steeds aangepast. De controlegroep kreeg geen interventie. Capacity van het lopen werd gemeten met de GMFM-66 en via de loopsnelheid (m/min) bepaald tijdens de 600-yard looptest en de 30-seconden looptest. Er werd geen klinisch relevante meerwaarde van de fietstraining ten opzichte van geen-fietstraining geconstateerd op de GMFM-66 score (+0,7; p=0,23) en de loopsnelheid (600-yard test: +3,1 m/min (+4%); p=0.24, 30-seconden looptest: -2,2 m/min (-4%); p=0,52).

 

De kwalitatief goed opgezette studie van Chen includeerde 28 deelnemers tussen de 6 tot 12 jaar die geclassificeerd waren als GMFCS I en II. Na randomisatie volgde de helft van de deelnemers 12 weken lang een ‘virtual-reality’ thuistrainingsprogramma (3x/week, 40 min/x), waarbij deelnemers steeds 20 sit-to-stand herhalingen uitvoerden en 20 minuten op een fietsergometer trainden. De weerstand op de fiets werd progressief verzwaard via Eloton SimCycle Virtual cycling system software op basis van de mogelijkheden van de deelnemer. De andere helft voerde thuis algemene lichamelijke oefeningen uit. Het vermogen van het lopen werd gemeten met het domein “rensnelheid en agility” (vijf items) van de Bruininsky-Oseretsky Test for Motor Proficiency (BOTMP). Op baseline scoorde de controlegroep aanzienlijk lager dan de interventiegroep (I: 6,3 (SD 6,2), C: 2,8 (SD 3,0)), maar dit was niet statistisch verschillend (p=0,065). Na 12 weken training werd er geen statistisch significant en geen klinisch relevant interventie-effect gevonden op het domein “rensnelheid en agility” van de BOTMP (tussengroepsverschil: -0,3 punten (-8%), η2 =0,005 p=0,72) voor de interventiegroep ten opzichte van de controlegroep.

 

De studies van Scholtes (2012 en 2010) zijn van goede kwaliteit en includeerde 51 kinderen met CP in de leeftijd 6 tot 13 jaar (GMFCS I-III). Na loting volgden 26 kinderen het twaalf weken durende trainingsprogramma gericht op het verbeteren van de beenspierkracht (3x/week, 60 min/x). Het programma bestond uit functionele oefeningen met een gewichtenvestje en een oefening op de ‘leg press’ die in ieder drie sets van acht herhalingen uitgevoerd werden. De oefeningen werden in de loop van de trainingsperiode verzwaard met gewichten. De controlegroep volgde de gebruikelijke fysiotherapie (1 tot 3x/week). Het vermogen van het lopen werd gemeten met de GMFM-66 en via de loopsnelheid (m/s) die werd bepaald aan de hand van zowel de tien-meter looptest als de één-minuut snelwandeltest. Er werd geen statistisch significante en klinisch relevante meerwaarde van de training ten opzichte van gebruikelijke fysiotherapie geconstateerd op de GMFM-66 score (-0,56 [95%CI: -2,11 to 0,99], p=0.48) en de loopsnelheid (10-meter looptest: -0,04 m/s [95%CI: -0,18 to 0,10], -4%, p=0,56; 1-minuut looptest: 0,04 m/s [95%CI: -0,04 to 0,12], +4%, p=0,30).

 

Resultaten per uitkomstmaat

De trainingsperiode in de verschillende studies varieerde: vijf (Lee 2008), zes (Liao 2007), acht (Unger) of twaalf weken (Fowler, 2010; Chen; Scholtes, 2010,). De frequentie was doorgaans 3x/week, alleen bij Unger was het 1 tot 3x/week trainen. De duur van het aandeel progressieve krachttraining varieerde eveneens tussen +/- 20 minuten (Chen; Unger), 30 minuten (Fowler, 2010), 60 minuten (Lee; Scholtes, 2010) of langer (Liao) per trainingssessie.

 

Van de zes studies die het effect op de loopvaardigheid bepaalden, rapporteerde één RCT, van redelijke kwaliteit (Liao) een statistisch significant en klinisch relevant positief interventie-effect op het vermogen van het lopen, gemeten met de GMFM-88 dimensie D+E. De vijf andere RCT’s van goede kwaliteit demonstreerden geen klinisch relevante of statistisch significante toename van de interventie groep op het vermogen van het lopen gemeten met ofwel GMFM-88 dimensie E (Lee), de GMFM-66 (Fowler, 2010; Scholtes, 2010) of het domein ‘running speed and agility’ van de BOTMP (Chen).

 

Eén van de vijf RCT’s die loopsnelheid evalueerden, rapporteerde een statistisch significant en klinisch relevante verbetering van de loopsnelheid na vijf weken krachttraining (Lee 2008) ten opzichte van de controlegroep. Dit betrof een kleine studie met een korte trainingsperiode. De overige vier studies vonden geen meerwaarde van krachttraining voor het verbeteren van de loopsnelheid (Unger; Liao; Fowler, 2010; Scholtes, 2012).

 

Geen van de geïncludeerde studies rapporteert uitkomstmaten op capability en performance niveau.

 

Bijwerkingen en complicaties

Slechts één van de zes studies besprak de bijkomende effecten van krachttraining op spasticiteit en gewrichtsmobiliteit (Scholtes, 2010). Hieruit kwam naar voren dat spasticiteit niet toenam (p=0,26), maar de m. rectus femoris wel leek te verkorten in de krachttrainingsgroep (p=0,03).

 

In de eerdere versie van de richtlijn waren aanwijzingen gevonden dat de bewegingsuitslag niet afneemt (Dodd et al., 2002) en de spasticiteit niet toeneemt door krachttraining (Fowler et al., 2001; Dodd et al., 2002). Wel werden toen aanwijzingen gevonden dat men voorzichtigheid moet betrachten bij krachttraining teneinde het kniegewricht niet te overstrekken (Damiano et al., 1995a en 1995b).

 

De patiënt-/oudertevredenheid met de training werd in geen van de studies meegenomen.

 

Bewijskracht van de literatuur

In de richtlijn van 2006 werd het effect van krachttraining op mobiliteit onder andere geëvalueerd aan de hand van het energieverbruik tijdens het lopen (MacPhail). Daar de werkgroep van mening is dat dit een evaluatie op stoornisniveau betreft, is deze uitkomstmaat niet meegenomen in de huidige herziening van de richtlijn.

 

De bewijskracht voor uitblijven van een effect van progressieve krachttraining op de uitkomstmaat capacity van het lopen, gemeten met de GMFM-88 (dimensie E of D+E), de GMFM-66 en het domein ‘running speed and agility’ van de BOTMP, is met één niveau verlaagd vanwege inconsistentie. Vier nieuwe RCT’s van goede kwaliteit rapporteren geen interventie-effect ten aanzien van het vermogen van het lopen na 5 tot 12 weken krachttraining (Lee; Fowler, 2010; Chen; Scholtes, 2010). In de vorige versie van de richtlijn werd een niet-significante verbetering waargenomen op GMFM domein E (Dodd 2003). Echter, in één nieuwe RCT van redelijke kwaliteit (Liao) werd een statistisch significant en klinisch relevant effect op GMFM-88 dimensie D+E gevonden. Het is met deze samengestelde score echter onduidelijk of de verbetering plaats heeft gevonden binnen de dimensie staan (D) of lopen (E). De studie van McBurney over het effect van krachttraining welke gebruikt was in de vorige versie van de richtlijn, is in deze literatuuranalyse niet meegenomen, omdat het een kwalitatieve evaluatie van de interventie betrof.

 

De bewijskracht voor uitblijven van een effect van progressieve krachttraining op de uitkomstmaat capacity van het lopen, gemeten via de loopsnelheid, is met twee niveaus verlaagd vanwege inconsistentie van de resultaten tussen de eerdere versie van de richtlijn en de huidige richtlijn, alsmede heterogeniteit van de interventies (wijze van krachttraining) en de controlebehandelingen (geen interventie, NDT, functionele fysiotherapie of niet gespecificeerd). In de vorige versie van de richtlijn gaven drie RCT’s positieve effecten van taakgeoriënteerde krachttraining aan op de loopsnelheid (Dodd 2003; Blundell 2003; Damiano et al., 1998) terwijl één niet vergelijkende studie geen effect rapporteerde na isokinetische krachttraining (MacPhail). In de nieuwe literatuuranalyse is er slechts één kleine studie (Lee) die een positief effect op de loopsnelheid constateert. De vier andere recente RCT’s die progressieve krachttraining onderzochten vonden geen verbetering in loopsnelheid (Unger; Liao; Fowler, 2010; Scholtes, 2012).

Zoeken en selecteren

Om de uitgangsvraag te kunnen beantwoorden is er een systematische literatuuranalyse verricht naar de volgende wetenschappelijke vraagstelling(en): kinderen met spastische cerebrale parese; vergelijking van krachttraining (volgens definitie uit de inleiding) met geen krachttraining; met als uitkomst mobiliteit gedefinieerd als ‘het lopen’.

 

Relevante uitkomstmaten

Er wordt onderscheid gemaakt tussen capacity, capability en performance van het lopen. Onder capacity wordt verstaan of een patiënt een taak of activiteit zoals lopen kan in een gestandaardiseerde omgeving (can do). Capability geeft weer wat een patiënt kan in zijn eigen omgeving. Onder performance wordt verstaan wat een patiënt in eigen omgeving feitelijk doet (does do).

 

De werkgroep achtte de GMFM-66/ GMFM-88 dimensie E, de Bruininks-Oseretsky Test of Motor Proficiency en de loopsnelheid voor de besluitvorming een kritieke uitkomstmaat voor het vermogen van het lopen in een gestandaardiseerde omgeving (capacity). De werkgroep achtte het domein ambulantie van de PEDI Functionele vaardighedenschaal (functional skills scale [FSS]) voor de besluitvorming kritieke uitkomstmaten voor het vermogen van het lopen in de eigen omgeving (capability) en het domein mobiliteit van de PEDI Verzorgerassistentieschaal (caregiver assistance scale [CAS]) voor de besluitvorming een kritieke uitkomstmaat voor de uitvoering van het lopen (performance). De werkgroep achtte patiënt-/oudertevredenheid en bijwerkingen/complicaties voor de besluitvorming belangrijke algemene uitkomstmaten.

 

Klinische relevantie

De werkgroep definieerde een verschil op de GMFM-88 dimensie E als klinisch relevant, afhankelijk van de ernst van de spastische CP: tenminste 1,8 procentpunten (bij kinderen in categorie GMFCS III), 2,8 procentpunten (GMFCS II) en 4,0 procentpunten (GMFCS I) (Oeffinger 2009). Wanneer het effect voor kinderen met GMFCS I-III niet separaat werd geëvalueerd werd voor de GMFM-88 dimensie E een minimaal klinisch relevant verschil van 1,6 procentpunten aangehouden voor de hele groep kinderen (Oeffinger 2009).

 

Voor de studies waarbij een samengestelde score werd gehanteerd voor dimensie D+E van de GMFM-88, werd voor iedere GMFCS-categorie het gemiddeld klinisch relevant verschil van dimensie D en E aangehouden, zoals vermeld in Oeffinger (2009): 1,7 procentpunten (GMFCS III), 3,1 procentpunten (GMFCS II), 3,2 procentpunten (GMFCS I), 1,4 procentpunten (voor gehele groep kinderen binnen GMFCS I-III).

 

De werkgroep definieerde een verschil op de GMFM-66 als klinisch relevant, afhankelijk van de ernst van spastische CP: tenminste 0,7 punt (GMFCS III), 1,0 punt (GMFCS II) en 1,7 punt (GMFCS I) (Oeffinger 2009). Wanneer het effect voor kinderen met GMFCS I-III niet separaat werd geëvalueerd werd voor de GMFM-66 een klinisch relevant verschil van 0,8 punt aangehouden voor de hele groep kinderen (Oeffinger 2009).

 

Voor loopsnelheid werd een verschil van 5,5% (loopsnelheid kinderen met GMFCS III) tot 8,7% (loopsnelheid bij GMFCS I) als klinisch relevant gedefinieerd (Oeffinger 2009).

De werkgroep definieerde een verschil van drie punten (schaalscore) op de Pediatric Evaluation of Disability Inventory (PEDI) als klinisch relevant voor de hele groep kinderen met spastische CP (GMFCS I-V) (Law 2007).

 

Zoeken en selecteren (Methode)

In de databases Medline (OVID), Embase and Cochrane is met relevante zoektermen gezocht vanaf 2006. De zoekverantwoording is weergegeven in de desbetreffende sectie. De literatuurzoekactie leverde 991 treffers op. Studies werden geselecteerd op grond van de volgende selectiecriteria: systematische review of RCT, waarbij de effecten van krachttraining bij lopende kinderen met spastische CP op activiteitenniveau (loopvaardigheid) zijn beschreven. Op basis van titel en abstract werden in eerste instantie achttien studies voorgeselecteerd. Na raadpleging van de volledige tekst, werden vervolgens twaalf studies geëxcludeerd (zie exclusietabel) en zes studies definitief geselecteerd, waaronder vijf systematische reviews.

 

Zes onderzoeken zijn opgenomen in de literatuuranalyse (Unger et al., 2006; Lee et al., 2008; Liao et al., 2007; Fowler et al., 2010; Chen et al., 2012; Scholtes et al., 2012). De belangrijkste studiekarakteristieken en resultaten zijn opgenomen in de evidencetabellen.

Referenties

  1. Anttila H, Utti-Ramo I, Suoranta J, et al. Effectiveness of physical therapy interventions for children with cerebral palsy: a systematic review, BMC Pediatr 2008;8:14. PubMed PMID: 18435840.
  2. Blundell SW, Shepherd RB, Dean CM, et al. Functional strenght training in cerebral palsy: a pilot study of a group circuit training class for children aged 4-8 years. Clin Rehabil 2003;17:48-57. PubMed PMID: 12617379.
  3. Chen CL, Hong WH, Cheng HY, et al. Muscle strength enhancement following home-based virtual cycling training in ambulatory children with cerebral palsy. Res Dev Disabil 2012;33:1087-1094. PubMed PMID: 22502833.
  4. Damiano DL, Abel MF. Functional outcomes of strength training in spastic cerebral palsy. Arch Phys Med Rehabil 1998;79:119-125. PubMed PMID: 9473991.
  5. Damiano DL, Kelly LE Vaughn CL. Effects of quadriceps femoris muscle strengthening on crouch gait in children with spastic diplegia. Phys Ther 1995a;75:658-667. PubMed PMID: 7644570.
  6. Damiano DL, Vaughn CL, Abel MF. Muscle response to heavy resistance exercise in children with spastic cerebral palsy. Dev Med Child Neurol 1995b;37:731-739. PubMed PMID: 7672470.
  7. Dodd KJ, Taylor NF, Damiano DL. A systematic review of the effectiveness of strength-training programs for people with cerebral palsy. Arch Phys Med Rehabil 2002;83:1157-1164. PubMed PMID: 12161840.
  8. Dodd KJ, Taylor NF, Graham HK. A randomized clinical trial of strenght training in young people with cerebral palsy. Dev Med Child Neurol 2003;45:652-657. PubMed PMID: 14515935.
  9. Faigenbaum AD, Kraemer WJ, Blimkie CJ, et al. Youth resistance training: updated position statement paper from the national strength and conditioning association. J Strength Cond Res 2009;23:S60-79. PubMed PMID: 19620931.
  10. Fowler EG, Ho TW, Nwigwe AI, et al. The effect of quadriceps femoris muscle strengthening exercises on spasticity in children with cerebral palsy. Phys Ther 2001;81:1215-1223. PubMed PMID: 11380277.
  11. Fowler EG, Knutson LM, DeMuth SK, et al. Pediatric endurance and limb strengthening (PEDALS) for children with cerebral palsy using stationary cycling: a randomized controlled trial. Phys Ther 2010;90:367-381. PubMed PMID:20093327.
  12. Lee JH, Sung IY, Yoo JY. Therapeutic effects of strengthening exercise on gait function of cerebral palsy. Disabil Rehabil 2008;30:1439-1444. PubMed PMID: 19230216.
  13. Liao HF, Liu YC, Liu WY, et al. Effectiveness of loaded sit-to-stand resistance exercise for children with mild spastic diplegia: a randomized clinical trial. Arch Phys Med Rehabil 2007;88:25-31. PubMed PMID: 17207671.
  14. Martin L, Baker R, Harvey A. A systematic review of common physiotherapy interventions in school-aged children with cerebral palsy. Phys Occup Ther Pediatr 2010;30:294-312. PubMed PMID: 20735200.
  15. McBurney H, Taylor NF, Dodd KJ, et al. A qualitative analysis of the benefits of strength training for young people with cerebral palsy. Dev Med Child Neurol 2003;4:658-663. PubMed PMID: 14515936.
  16. McPhail HEA, Kramer JF. Effect of isokinetic strength-training on functional ability and walking efficiency in adolescents with cerebral palsy. Dev Med Child Neurol 1995;37:763-775. PubMed PMID: 7589859.
  17. Mockford M, Caulton JM. Systematic review of progressive strength training in children and adolescents with cerebral palsy who are ambulatory. Pediatr Phys Ther 2008;20:318-333. PubMed PMID: 19011522.
  18. Oeffinger DJ, Rogers SP, Bagley A, et al. Clinical applications of outcome tools in ambulatory children with cerebral palsy. Phys Med Rehabil Clin N Am 2009;20:549-65. PubMed PMID: 19643353.
  19. Park EY, Kim WH. Meta-analysis of the effect of strengthening interventions in Individuals with cerebral palsy. Res Dev Disability 2014;35:239?249. PubMed PMID: 24291625.
  20. Scholtes VA, Becher JG, Comuth A, et al. Effectiveness of functional progressive resistance exercise strength training on muscle strength and mobility in children with cerebral palsy: a randomized controlled trial. Dev Med Child Neurol 2010;52:e107-e113. PubMed PMID: 20132136.
  21. Scholtes VA, Becher JG, Janssen-Potten YJ, et al. Effectiveness of functional progressive resistance exercise training on walking ability in children with cerebral palsy: a randomized controlled trial. Res Dev Disabil 2012;33:181-188. PubMed PMID: 22093663.
  22. Scianni A, Butler JM, Ada L, et al. Muscle strengthening is not effective in children and adolescents with cerebral palsy: a systematic review. Aust J Physiother 2009;55:81-87. PubMed PMID: 19463078.
  23. Unger M, Faure M, Frieg A. Strength training in adolescent learners with cerebral palsy: a randomized controlled trial. Clin Rehabil 2006;20:469-477. PubMed PMID: 16892929.
  24. Verschuren O, Ada L, Maltais B, et al. Muscle Strengthening in Children and Adolescents With Spastic Cerebral Palsy: Considerations for Future Resistance Training Protocols. Phys Ther 2011;91:1130-1139. PubMed PMID: 21546567.

Evidence tabellen

Evidence table for intervention studies (randomized controlled trials and non-randomized observational studies [cohort studies, case-control studies, case series]

Research question: what are the effects strength-training for people with cerebral palsy 

on mobility?

Study reference

Study characteristics

Patient characteristics 2

Intervention (I)

Comparison / control (C) 3

Follow-up

Outcome measures and effect size 4

Comments

Scholtes 2012

Scholtes 2010

Type of study:

RCT

 

Setting:

3 specials schools for children with a disability

 

Country: The Netherlands

 

Source of funding: non-commercial funding (Johanna Kinder Fonds, Adriaanstichting, Phelps Stichting)

Inclusion criteria:

Spastic unilateral and bilateral CP; Age 6-13 yrs; Understand simple verbal commands; GMFCS I-III; Able to participate in group training

 

Exclusion criteria:

Unstable seizures; Orthopaedic surgery <6mo or planned; BTX injections/other spasticity treatments <3mo or planned; Change in spasmolytic medication expected during the study; Having other diseases conflicting with PRE-training

N total at baseline:

Intervention: 26

Control: 25

 

Important prognostic factors2:

Age (yrs:mo), mean (SD):

I: 10:4 (1:10)

C: 10:3 (2:3)

Sex:

I: N=16, 67% M

C:N=13, 52% M

GMFCS I/II/III:

I: 13/8/3

C: 12/9/4

 

Groups comparable at baseline? IG was statistically sign. stronger than CG, but gait parameters were not statistically different between groups.

 

Mean (SD)

Comfortable walking speed  (m/s) (10-m looptest):

I: 0.95 (0.29)

C: 0.95 (0.28)

Fast walking speed (FWS) (m/s) (1-minuut looptest):

I: 1.29 (0.45)

C: 1.25 (0.39)

GMFM-66 (Scholtes2010):

I: 76.1 (12.8)

C: 71.8 (12.5)

Describe intervention (treatment/ procedure/ test):

 

Progressive resistive exercises (PRE)

 

12 wks functional PRE exercises (leg press, sit to stand, lateral step up, half knee rise) wearing a weighted vest, 3x/wk, 60 minutes

Each training 4 exercises were performed 3x 8 reps at 25%-100% of the 8 repetition maximum determined at the leg press.

Training load was progressively increased during the training period.

Describe control (treatment/ procedure/ test):

 

Conventional pediatric physiotherapy (1-3 x/week)

Length of follow-up:

baseline, 12 weeks (end of the intervention), 6-week follow-up.

 

Loss-to-follow-up:

Intervention:

N=2 (4%)

Control:

N=0

 

1 girl (GMFCS III) dropped out before baseline due to hip surgery

1 girl (GMFCS II) dropped out during intervention due to long-term stay abroad

 

Incomplete outcome data after completion of the trial:

Gait parameters:

3-4 children (I: n=2, C: n=2-3).

GMFM:

1 child (I: n=0, C: n=1)

Muscle strength

1-4 children had incomplete data (I:0-1, C: n=1-3)

No reasons were mentioned for missing data

 

 

 

 

Between-group effects at 12-weeks

 

Activity:

Timed 10-meter walk test

Between group change, effect size (95%CI), p-value:

-comfortable walking speed (CWS) (m/s): -0.04 (-0.18 to 0.10), p=0.56

Between group difference (%) zelf berekend t.o.v. gemiddelde baseline score (in dit geval 83,3 m/min):

Dit leidt tot: +3.3 m/min (+4%)

 

1-min fast walk test

Between group change, effect size (95%CI), p-value:

-fast walking speed (FWS) (m/s): 0.04 (-0.04 to 0.12), p=0.30

Between group difference (%) zelf berekend t.o.v. gemiddelde baseline score (in dit geval 83,3 m/min):

Dit leidt tot: +3.3 m/min (+4%)

 

Timed stair test (TST) (sec)

Between group change, effect size (95%CI), p-value:

0.83 (-2.64 to 4.30), p=0.64

 

GMFM-66 scores:

Between group change, effect size (95%CI), p-value:

-0.56 (-2.11 to 0.99), p=0.48

 

Adverse effects:

ROM hip adductors, rectus femoris, hamstrings, soleus, gastrocnemius;

between-group effect for ROM after completion of the training (p>0.10),

At 6 weeks FU: shortening of the rectus femoris in I compared to C (-15.02 (-28.7 to 1.3), p=0.03).

 

Spasticity:

Between group change, effect size (95%CI), p-value:

0.46 (-0.92 to 0.49), p=0.26

 

Between-group effects at 6-weeks follow-up (18-weeks)

 

Activity:

Timed 10-meter walk test

Between group change, effect size (95%CI), p-value:

-comfortable walking speed (CWS) (m/s): -0.06 (-0.17 to 0.04), p=0.25

 

1-min fast walk test

Between group change, effect size (95%CI), p-value:

-fast walking speed (FWS) (m/s): -0.01 (-0.08 to 0.06), p=0.78

 

GMFM-66 scores:

Between group change, effect size (95%CI), p-value:

0,26 (-1,23 to 1,76), p=0.73

The author’s conclusion:

PRE training improves muscle strength, but not walking ability (speed and stride length) and gross motor function. PRE training has no adverse effect on spasticity, but possible negative effects on ROM should be studied.

 

Clinical relevant difference?

No information in paper on clinical relevance of the differences. However, increases in strength do not seem to carry over to gait improvements making muscle improvements less clinically relevant.

 

Methodological quality

There is a low risk of bias as a result of the methodological quality of the study.

 

Published comment on study quality:

No insight in the content and frequency of the physiotherapy in the control group.

 

 

Chen

2012

Type of study:

RCT

 

Setting: home

 

Country: Taiwan

 

Source of funding: national science council for the  republic of china, taiwan

Inclusion criteria:

Diagnosis CP; Age 6-12 y; GMFCS I or II; Prepubertal stage; Ability to walk independently, and undergo motor function and isokinetic muscle tests; Able to ollow instructions

Exclusion criteria:

Chromosomal abnormalities; Progressive neurological disorder/severe concurrent illness not typically associated with CP; Active medical conditions (e.g. pneumonia); Major surgery / nerve block <3 mo; Hormonal disturbance; Poor tolerance of isokinetic test / poor cooperation during assessment

N total at baseline:

Intervention: 14 (13 analysed)

Control: 16 (15 analyzed)

 

Important prognostic factors2:

Age (yrs), mean (SD):

I: 8.7 (2.1)

C: 8.5 (2.2)

Sex: n (%) male

I:  9 (69)

C: 10 (67)

GMFCS I/II (n):

I: 10/3

C: 12/3

Hemiplegia/ Diplegia (n):

I: 3/10

C: 5/10

 

Groups comparable at baseline? Mean (SD)

Bruininks-Oseretsky Test of Motor Proficiency (BOTMP) – running speed and agility:

I: 6.3 (6.2)

C: 2.8 (3.0)

BOTMP- strength

I: 7.8 (5.3)

C: 5.3 (4.9)

Describe intervention (treatment/ procedure/ test):

 

Progressive resistive exercises (PRE)

 

12 wks home-based virtual cycling training program (hVCT); 3x/wk, 40min/x.

20 reps of Sit-to-stands

20 min cycling

 

Eloton SimCycle Virtual cycling system software progressively increased resistance of the cycling exercise, based on the ability of the participant

Describe control (treatment/ procedure/ test):

 

General physical activity at home under supervision of parents

Length of follow-up:

0, 12 weeks (end intervention)

 

Loss-to-follow-up:

I: 1

C: 1

 

Both dropped out due to a lack of time to complete study

 

Incomplete outcome data:

I:  0

C: 1

 

 

Activities

BOTMP

‘running speed and agility’ (5 items)

‘strength’(5 items)

 

Between-group effect at 12 weeks (standardized effect size η2, p-value); η2>0.138 = large effect size (Cohen 1988).

 

-  Knee ext (60°/s): η2=0.15, p=0.045

-  Knee ext (120°/s): η2=0.25, p=0.008

-  Knee flex (60°/s): η2=0.18, p=0.028

-  Knee flex (120°/s): η2=0.30, p=0.003

 

Activities

BOTMP - ‘running speed and agility’: η2=0.005, p=0.722

Post-treatment scores, mean (SD):

I: 5,5 (6,2) – within group difference: -0,8

C: 2,5 (4,0) – within group difference: -0,3

Between group difference (%) zelf berekend t.o.v. de gemiddelde baseline score (in dit geval 4 punten):

Dit leidt tot een mean between-group difference van: -0,3 punten (-8%)

BOTMP -‘strength’: η2=0.04, p=0.315

 

The author’s conclusion:

The 12-week home virtual cycling training program enhances knee muscle strength, but not gross motor function.

 

Clinical relevant difference?

No statement of clinical relevance in the paper.

-          Gains in kneeflexor and kneeextensor strength comparable to Scholtes 2010.

 

Methodological quality

There is risk of bias as a result of lack of information about other (regular) care services received during the intervention period;

 

Published comment on study quality:

Results only generalizable to GMFCS I-II in the age of 6-12 years old. No information on other muscle groups.

Liao

2007

Type of study:

RCT

 

Setting: Home

 

Country: Taiwan

 

Source of funding: non-commercial

Inclusion criteria:

Spastic diplegia; Age 5-12 y; GMFCS I or II; Ability to stand up from chair and stand for >5 sec; Ability to follow verbal instructions; No obvious limitation in passive range of motion of the lower extremities; Ability to attend physical therapy minimal once/week, parallel to regular treatment program; No participation in strength-training for the lower extremities <3mo; Parental commitment

Exclusion criteria:

Orthopedic intervention/ SDR/ BTX-A injections for lower extremities <6mo; Orthopedic/ medical contra-indications for the training

 

N total at baseline:

Intervention: 12

Control: 12

 

Characteristics of children only described for those who finished follow-up assessments

(I: n=10, C: n=10)

 

Important prognostic factors2:

Age (yrs), mean (SD):

I: 7.1 ( 1.7)

C: 7.6 (1.5)

Sex:

I: 7, 70% M

C: 5, 50% M

GMFCS I/II:

I: 4/6

C: 6/4

 

Groups comparable at baseline? Mean (SD)

GMFM-88 D + E (%):

I:  76.6 ( 4.4)

C: 83.1 ( 3.2)

Self-selected gait speed (m/min):

I: 56.9 ( 5.1)

C: 63.8 ( 3.0)

Describe intervention (treatment/ procedure/ test):

 

Progressive resistive exercises (PRE)

 

6 wks loaded sit-to-stand exercises at home

3x/wk, 3 sets/day (totalling 60-90 min training/day)

Body vests and lead weigths were used to increase the load

One session of 20-30 min (warm-up; 10 reps at 20% 1RM STS load; rest; reps until exhaustion at 50% 1 RM STS load; 10 reps at 20% 1 RM STS load) 

Every two weeks training load was progressively increased to 50% of the 1RM STS load (determined at the laboratory). 

 

+ Conventional pediatric physiotherapy (passive ROM exercises, positioning, balance training, functional training, neurodevelopmental training - (content of PT similar to control group, but at a lower frequency)

Describe control (treatment/ procedure/ test):

 

Conventional pediatric physiotherapy (passive ROM exercises, positioning, balance training, functional training, neurodevelopmental training) - (content of conventional PT similar to intervention group; frequency higher than in Intervention)

Length of follow-up:

Baseline, 6 weeks

 

Loss-to-follow-up:

Intervention:

N=2 (17%)

Control:

N=2 (17%)

 

All drop-outs were a result of a Severe Acute Respiratory Syndrome (SARS) epidemic.

 

Incomplete outcome data after completion of the trial:

Gait parameters:

3-4 children (I: n=2, C: n=2-3).

GMFM:

1 child (I: n=0, C: n=1)

Muscle strength

1-4 children had incomplete data (I: 0-1, C: n=1-3)

 

No reasons were mentioned for missing data.

 

 

 

 

Activity:

GMFM-88 D + E (aver. %)

Self-selected gait speed (m/min) derived from a 10 meter walk

 

Between-group effect at 6 weeks (mean, standardized effect size (95%CI), p-value)

 

Activity:

GMFM-88 D + E:             + 2.1, 1.17 (0.18 to 2.07), p=0.02

(Improvements particularly on ‘jumping’ items)

Between group difference (%) zelf berekend t.o.v. de gemiddelde baseline score (in dit geval 79,85 procent op dimensie D+E):

Dit leidt tot een between-group procentuele verandering van: +3 procent

 

Gait speed

+2.3, not stated, p=0.18

Between group difference (%) zelf berekend t.o.v. de gemiddelde baseline score (in dit geval 60,35 m/min):

Dit leidt tot een between-group procentuele verandering van: +4 procent

 

In red text I have reported mean between-group differences (calculated by me, based on adjusted post-intervention scores)

 

The author’s conclusion:

The 6-week sit-to-stand training program can improve basic motor abilities, functional muscle strength, and walking efficiency in children with CP (GMFCS I and II) aged 5-12.

 

Clinical relevant difference?

No statement of clinical relevance of the findings.

GMFM D+E: 2.1% increase seems lower than MCID of medium effect size described for GMFCS I and II.(Oeffinger 2008, Dev Med Child Neurol)

 

Methodological quality

There is risk of bias as a result of a low number of participants (imprecision), and an unclear randomization procedure.

 

Published comment on study quality:

Control group had a higher frequency of regular physiotherapy than the intervention group. This may have decreased the contrast between groups.

 

Lee

2008

Type of study:

RCT

 

Setting: 3x/wk at home; 1x/wk at center

 

Country: Korea

 

Source of funding: non-commercial funding (Nancie Finnie Charitable Trust)

Inclusion criteria:

Spastic CP; Hemiplegia or diplegia; Age 4-12 y; GMFCS II or III

Exclusion criteria:

Unable to follow instructions; Fixed contracture of knee or hip joint (>25 degrees); Medical or orthopaedic disease that prevent them from exercising; Orthopaedic surgery of lower limb, or injections with antispastic drug in the past (time not specified)

N total at baseline:

Intervention: 9

Control: 8

 

Important prognostic factors2:

Age (yrs), mean (SD):

I: 6.3 (2.1)

C: 6.3 (2.9)

Sex: n (%) male

I:  4 (44)

C: 6 (75)

Hemiplegia/ Diplegia:

I: 5/4

C: 3/5

 

Groups comparable at baseline? Mean (SD)

Hipext strength:

I: 3.0 (0.7)

C: 2.9 (0.9)

GMFM E:

I: 61.6 (34.1)

C: 61.4 (33.9)

Sit-to-stand:

I: 11.6 (6)

C: 13.2 (14.1)

Lateral step up:

I: 6.4 (4.1)

C: 6.6 (4.7)

Gait speed:

I: 54.7 (30.7)

C: 69.8 (43)

 

Describe intervention (treatment/ procedure/ test):

 

Progressive resistive exercises (PRE)

 

5 wks PRE exercises (squat to stands, lateral step up, stair walk up-down, isotonic exc of lower limb muscles [loaded with free weigths], isokinetic exc with bike);

3x/wk, 60 min/x

2 sets of 10 reps per muscle group

Describe control (treatment/ procedure/ test):

 

Conventional therapy (NDT, range of motion exercises, gait training)

Length of follow-up:

0, 5 weeks (end intervention), 11 weeks (6wk follow-up)

 

Loss-to-follow-up:

Not mentioned

 

Incomplete outcome data:

Not mentioned

 

 

Activities

-     GMFM-88, dim E

-     30-sec sit-to-stand (reps)

-     30-sec lateral step up (reps)

-     3-D gait analysis

Self-selected gait speed (cm/s)

Stride length (cm)

Cadence

% Single limb support

% double limb support

 

Between-group effect at 5 weeks (mean, p-value)

 

Muscle strength

-     Hipflex: NS

-     Hipabd: NS

-     Hipext: +0.3, p<0.05

-     Hipadd: NS

-     Kneeflex: NS

-     Kneeext: NS

 

Activities

-     Total GMFM-88: NS

-     GMFM E: +1.1, p<0.05

-     Sit-to-stand: +1.3, p<0.05

-     Lateral step up: NS

-     Gait speed: +21.5 (+36%), p<0.05

 

The author’s conclusion:

The 5-week training program aimed at strengthening the lower limbs positively influences ambulation.

 

Clinical relevant difference?

No statement of clinical relevance in the paper.

-          Hipext strength: clinical relevance of 10% increase on an ordinal scale is unclear.

-          GMFM E: +1.1% increase is lower than MCID of medium effect size described for GMFCS II and III.

-          Clinical relevance of the 13.8% increase in Sit-to-stand reps. unclear.

-          Speed: +36% increase is larger than MCID of large effect size of +10.9%

-          Stride length: +28% increase is larger than MCID of large effect size of +6.3%

(Oeffinger 2008, Dev Med Child Neurol)

 

Methodological quality

There is risk of bias as a result of a small sample size.

 

Published comment on study quality:

Method of assessing muscle strength too crude to determine changes.

The intervention period of 5 weeks was possibly too short to elicit improvements in muscle strength.

Fowler, 2010

 

Gecombineerde training; aandeel krachttraining op de fiets niet heel duidelijk

 

Type of study:

RCT

 

Setting: community-based pediatric physical therapy clinic

 

Country: USA (southern California and southwest

Missouri)

 

Source of funding: Foundation for physical therapy

Inclusion criteria:

Spastic diplegic CP; Age 7-18 yrs; Understand simple verbal commands; GMFCS I-III; Able to isolate both knee and ankle  ovement out of synergy / able to isolate knee extension but not ankle dorsiflexion

Exclusion criteria:

surgery/baclofen pum <1yr; BTX injections/serial casting/new orthosis /start oral medication affecting neuromusc system <3mo; Start PT, exercise/sports, changes in assistive devices <3mo; Behavior problems; Serious medical conditions; Participation in fitness program that included >= 1x/wk cardiovasc. Exercise; Hip,knee,ankle joint contractures limiting passive movement of legs during cycling

N total at baseline:

Intervention: 31

Control: 31

 

Important prognostic factors2:

age ± SD:

I: 11.1 (95%CI: 9.9 – 12.3) yrs

C: 11.6 (95%CI: 10.6 – 12.6) yrs

Sex:

I: N=18, 58% M

C:N=11, 36% M

 

Groups comparable at baseline? Yes, for participant characteristics

 

600 Yard Walk-run test (95%CI):

I: 85.0 (69.7 to 100.4)

C: 81.6 (65.9 to 97.4)

30-sec walktest (95%CI)::

I: 66.9 (58.6 to 75.1)

C: 58.7 (51.0 to 66.5)

GMFM-66 (95%CI)::

I: 69.6 (65.4 to 73.8)

C: 68.8 (64.5 to 73.0)

Describe intervention (treatment/ procedure/ test):

 

12 wks cycling on a stationary bike, 3x/wk, 60 minutes, 30 sessions

(each session has two phases:

1) lower-extremity strengthening,

2) 15-30 min cardiorespiratory endurance (target HR: 70-80% of HRmax; HRmax was determined as 220-age.); verbal encouragement

 

+ general stretching program prior to cycling session

 

Typical Exercise Heart Rate (TEHR) registered at end of all sessions: Mean TEHR = 147 (SD: 14.4) b/min

[52.2% of Hrmax, SD: 12.2, range 8-77%]

 

Adherence to training sessions: 89.6%

Describe control (treatment/ procedure/ test):

 

No cycling

Length of follow-up:

baseline, 12 weeks

 

Loss-to-follow-up:

Intervention:

N=2 (6%)

Control:

N=2 (6%)

 

2 for personal reasons, and 2 for not maintaining exclusion criteria anymore (1 initiated sport program, 1 had medical treatment for vision)

 

Fowler, 2010

 

Incomplete outcome data:

 

600-yard walk run test 

Intervention:

N= another 2, Reasons (?)

Control:

N= another 1, Reasons (?)

 

 

Activity:

600 Yard Walk-run test (meter/min):

between group change, moderate effect size=0.33, p=0.24

IG: within group change = 5.6 (95%CI: 1.6-9.5) m/min, p=0.008

CG: within group change=2.5 (95%CI: -1.1 to 6) m/min, p=0.16

Between group difference (%) zelf berekend t.o.v. gemiddelde baseline score (in dit geval 83,3 m/min):

Dit leidt tot: +3.3 m/min (+4%)

 

30-sec walktest (meter/min):

between group change,  effect size= not rep, p=0.52

IG: within group change = 1.2 (95%CI: -3.9 to 6.2) m/min, p=0.64

CG: within group change=3.4 (95%CI: -1.7 to 8.4) m/min, p=0.18

Between group difference (%) zelf berekend t.o.v. gemiddelde baseline score (in dit geval 62,8 m/min):

Dit leidt tot: -2,2 m/min (-4%)

 

GMFM-66 scores:

between group change, moderate effect size= 0.38, p=0.23

IG: within group change = 1.2 (95%CI: 0.5 to 1.8) m/min, p=0.002

CG: within group change=0.5 (95%CI: -0.2 to 1.3), p=0.12

 

The author’s conclusion:

Cycling intervention no added value to ‘no cycling’ for improving walking ability, and gross motor capacity.

However, results in the cycling group were promising and may guide developing future interventions.

 

Clinical relevant difference?

1.2 point improvement in GMFM-66 scores in intervention group corresponds with the 0.8 (medium effect size) to 1.3 point (large effect size) minimum clinically important difference reported by Oeffinger et al 2008.

 

Methodological quality

There is a low risk of bias as a result of the methodological quality of the study.

 

Published comment on study quality:

Reduced study power as a result of small study size.

High intra-subject variability limits detection of sign between-group differences.

 

The outcome measures of which results have been described in a review are in bold text.

 

 

Exclusietabel na het lezen van het volledige artikel

Auteur en jaartal

Redenen van exclusie

Martin 2010

Syst review, alleen visuele weergave van resultaten; klinische heterogeniteit studies en uitkomstmaten veronderstelt. Beoordeling individuele RCT’s noodzakelijk.

Scianni 2009

Syst review, Klinische heterogeniteit, maakt meta-analyse niet mogelijk. De relevante RCT’s van na 2006 zijn apart geïncludeerd.

Mockford 2008

Syst review, alleen bespreking within-group results; veel ongecontrolleerde studies; between-group resultaten van afzonderlijke RCT’S uit deze review nodig.

Antilla 2008, BMC

Syst review, Klinische heterogeniteit, maakt meta-analyse niet mogelijk. De relevante RCT’s van na 2006 zijn apart geïncludeerd.

Antilla 2008, Am J Phys Med Rehabil

Review of reviews tot 2003; die zouden al in de oude richtlijn moeten zijn opgenomen.

Verschuren 2008

Syst review, voornamelijk ongecontrolleerde studies; slechts 2 uit 2006, de rest is ouder.

Effgen 2008

Review of reviews; niet systematisch.

McNee 2009

Geen RCT.

Salem 2009

Krachttraining wordt niet volgens gangbare richtlijnen progressief verzwaard (uitbreiden aantal herhalingen of moeilijkheidsgraad verhogen). Daarnaast pre-post evaluatie .

Unnithan 2007

Voldoet niet aan de definitie krachttraining (PRE, progressive resistance exercise)

Engsberg 2006

Pre-post evaluatie van de kinderen die kracht verbeterden binnen de RCT.

Jiang 2006

Artikel in Chinees.

 

 

Table of quality assessment

Risk of bias table for intervention studies (randomized controlled trials) 

Research question: what are the effects strength-training for people with cerebral palsy 

on mobility?

Study reference

 

 

 

 

 

(first author, publication year)

Describe method of randomisation

Bias due to inadequate  concealment of allocation?

 

 

 

(unlikely/ likely/ unclear)

Bias due to inadequate blinding of participants to treatment allocation?

 

 

(unlikely/ likely/ unclear)

Bias due to inadequate blinding of care providers to treatment allocation?

 

 

(unlikely/ likely/ unclear)

Bias due to inadequate blinding of outcome assessors to treatment allocation?

 

(unlikely/ likely/ unclear)

Bias due to selective outcome reporting on basis of the results?

 

 

(unlikely/ likely/ unclear)

Bias due to loss to follow-up?

 

 

 

(unlikely/ likely/ unclear)

Bias due to violation of

intention to treat analysis?

 

(unlikely/ likely/ unclear)

Scholtes 2012, 2010

independent researcher using sealed envelopes

Unlikely

Unlikely **

Likely ***

Unlikely

Unlikely *****

Unlikely

Unlikely

Fowler 2010

Data Management

Center provided subject randomization

Unlikely

Unlikely **

 

Likely ***

Unlikely

Unlikely *****

Unlikely

Unlikely

Liao 2007

Not described

Unclear

Unlikely **

Likely ***

Unlikely

Unlikely

Unlikely

Unlikely

Unger 2006

Every third name drawn from a hat allocated to control

Unclear

Unlikely **

Likely ***

Unlikely

Unlikely

Unclear

Unlikely

Chen 2012

Not described

Likely

Unlikely **

Unlikely *******

Likely

Unlikely ******

Unlikely

Unlikely

Lee 2008

Concealed methods

Unlikely

Unlikely **

Likely ***

Likely

Unlikely ******

Unlikely

Unlikely

* Randomisation based on timing of recruitment in study; no further details provided.

** No blinding of participants, but objective tests were performed.

*** Care providers were not blinded (or it was not described that they were blinded) which might have influenced the care provided by the therapists in the control group.

**** The one who assessed the GMFM was aware of group allocation.

***** Outcome measures described in the paper are in agreement with those described in the trial register.

****** No protocol paper available, but both negative and positive effects are reported.

******* No care providers were involved. Intervention was performed at home

Overwegingen

De resultaten op het gebied van het vermogen van het lopen sluiten aan bij de conclusies uit de systematische reviews die niet geïncludeerd zijn in deze literatuursamenvatting vanwege te grote klinische heterogeniteit. De reviews van Anttila en Martin vonden inconsistente effecten op de GMFM. Daarnaast concludeerde de review van Anttila dat krachttraining niet effectief is voor het vergroten van de loopsnelheid. Een recente meta-analyse (Park et al., 2014) die buiten de periode van inclusie voor deze richtlijn viel, geeft wel een matige effect size voor toename van loopsnelheid ten gunste van krachttraining. In deze meta-analyse zijn 13 RCT’s geïncludeerd tussen 2001 en 2012. Het aantal studies was echter te klein en te heterogeen om definitieve conclusies te trekken over verbetering van vermogen van het lopen door krachttraining. Er zijn bijvoorbeeld ook studies geïncludeerd waarbij elektrische stimulatie werd toegepast. Ook werd er niet altijd aan de definitie van progressieve weerstandstraining voldaan.

 

In de geïncludeerde studies voor deze richtlijn was de uitvoering van de krachttraining heterogeen, zowel qua inhoud, frequentie, tijd per sessie en duur van de trainingsperiode. Soms werd een combinatie met aerobe training toegepast (Fowler, 2010; Chen). Het is niet altijd duidelijk hoe met de toepassing van functionele condities tijdens de training werd omgegaan. In de studie van Fowler (2010) bijvoorbeeld werd alleen op de fiets getraind, terwijl loopsnelheid een uitkomstmaat was.

 

Effecten op stoornisniveau

Wat betreft de spierkracht constateerden vier van de vijf studies die spierkracht evalueerden een verbetering na training (Lee; Liao; Chen; Scholtes, 2010). De studie van Fowler (2010) vond geen effect op spierkracht, maar dit was de enige studie waarbij de krachttraining alleen tijdens fietsen op een ergometer werd uitgevoerd. De review van Martin concludeerde eveneens dat spierkracht kan verbeteren door krachttraining. In de review en meta-analyse van Verschuren waarin vier RCT’S (Dodd 2003; Lee; Liao; Scholtes, 2010) werden geïncludeerd werden echter niet significante effecten gevonden met kleine effect sizes. De meta-analyse van Park, met de kanttekeningen hierboven beschreven, vond wel verbetering van kracht van heupabductoren, heupextensoren, knie-extensoren en heupflexoren, echter op andere spiergroepen werd geen toename van kracht gevonden (Park 2014). Er werd in deze studie verder nog verbetering van kinematische en kinetische parameters van het gaan gevonden.

 

Slechts één RCT van redelijke kwaliteit evalueerde walking economy en rapporteerde een positief maar niet klinisch relevant effect op de physiological cost index (PCI). Liao constateerde na zes weken krachttraining dat er sprake was van een statistisch significante verbetering van de ‘PCI ([hartfrequentie tijdens zeven minuten lopen minus de rusthartfrequentie/loopsnelheid) (verlaging van de PCI met 0,16 slagen/minuut, p=0,005). Het verschil lijkt niet klinisch relevant.

 

Samenvattend; hoewel krachttraining, waaronder wordt verstaan progressieve weerstandstraining onder functionele condities mogelijk op stoornisniveau effect kan hebben, lijkt dit niet te leiden tot een verbetering van de capacity van het lopen, gemeten met de GMFM en de loopsnelheid. Het gaat hier niet om krachttraining in aanvulling op andere interventies zoals een operatie of een behandeling met botulinetoxine.

Autorisatiedatum en geldigheid

Laatst beoordeeld : 01-04-2015

Laatst geautoriseerd : 01-04-2015

In 2006 is de ”richtlijn diagnostiek en behandeling van kinderen met spastische Cerebrale Parese” (VRA 2006) vastgesteld. Bij de revisie (autorisatie 01-04-2015) zijn drie nieuwe uitgangsvragen uitgewerkt en zeven uitgangsvragen gereviseerd, en is de geldigheid van de niet-gereviseerde uitgangsvragen beoordeeld. Bij de eerste modulaire revisie (autorisatie 10-09-2018) is de module 'Effect van orthopedische chirurgie op mobiliteit' (zie Behandeling gericht op verbetering mobiliteit) gereviseerd en toegevoegd aan de Richtlijnendatabase.

 

Geldigheid van niet-gereviseerde uitgangsvragen uit de eerdere richtlijn (2006)

De werkgroep heeft in 2015 de geldigheid van aanbevelingen uit de eerdere versie van de richtlijn (VRA 2006) beoordeeld. Een van de onderdelen werd beoordeeld als niet meer valide: vanwege nieuwe gegevens in de literatuur waren de analyse, conclusie en aanbeveling van uitgangsvraag - 'Wat is het effect van spierverlenging, tenotomie, osteotomie op ROM, spiertonus en kracht?'- niet meer geldig. Dit onderdeel is gereviseerd in 2018 (zie module 'Effect van orthopedische chirurgie op mobiliteit').

 

De overige aanbevelingen uit de richtlijn van 2006 werden in 2015 beoordeeld als onverminderd van toepassing, wel waren enkele tekstuele correcties en aanvullingen noodzakelijk. De belangrijkste aanvullingen en correcties zijn beschreven in het addendum (zie aanverwant ‘Addendum revisie 2015’) en betreffen onder andere de verduidelijking van de rol van de kindergeneeskundige expertise.

Initiatief en autorisatie

Initiatief : Nederlandse Vereniging van Revalidatieartsen

Geautoriseerd door:
  • Nederlandse Vereniging voor Neurologie

Algemene gegevens

In samenwerking met

Nederlandse Vereniging voor Fysiotherapie in de Kinder- en Jeugdgezondheidszorg

 

Financiering

De richtlijnontwikkeling werd ondersteund door het Kennisinstituut van Medisch Specialisten (www.kennisinstituut.nl) en werd gefinancierd uit de Kwaliteitsgelden Medisch Specialisten (SKMS).

Doel en doelgroep

Doel

Deze richtlijn is een document met aanbevelingen en handelingsinstructies ter ondersteuning van de dagelijkse praktijkvoering. De richtlijn berust op de resultaten van wetenschappelijk onderzoek en aansluitende meningsvorming gericht op het expliciteren van goed medisch handelen. Er wordt aangegeven wat, volgens de huidige maatstaven en aansluitend bij de gangbare Nederlandse praktijk, in het algemeen de beste zorg is voor kinderen / jongeren met spasticiteit en CP. De richtlijn is bestemd voor personen met een spastische Cerebrale Parese in de leeftijdsgroep van 0 tot 18 jaar behalve de module met betrekking tot de transitie naar volwassenheid waar een definitie tot 25 jaar wordt gehanteerd. Met ‘kinderen’ wordt in deze richtlijn bedoeld: mensen in de leeftijd van 0 tot 18 jaar. De richtlijn geeft aanbevelingen over de diagnostiek, behandeling van spasticiteit op stoornisniveau, vaardigheidsniveau en participatie, op basis van het ICF-CY model en terminologie. Specifieke doelen van deze richtlijn voor de behandeling van spasticiteit bij kinderen met CP zijn het verkrijgen van uniformiteit met betrekking tot de diagnostiek, en de behandeling en begeleiding in de diverse centra. De richtlijn beoogt de kaders te definiëren waarbinnen de multidisciplinaire zorg van kinderen met spastische CP dient plaats te vinden. Deze richtlijn wil tevens bijdragen aan verbeterde communicatie tussen behandelaars onderling en tussen de patiënt, diens naasten en behandelaars.

 

Doelgroep

De richtlijn is bedoeld voor zorgverleners die primair bij de behandeling van kinderen met spastische CP betrokken zijn: (kinder-)revalidatieartsen, (kinder-)neurologen, kinderartsen, plastisch chirurgen, (kinder-)fysiotherapeuten, ergotherapeuten en logopedisten. Daarnaast zijn vele andere disciplines meer incidenteel betrokken bij diagnostiek en behandeling van deze kinderen, zoals jeugdartsen, artsen voor verstandelijk gehandicapten, psychosociale hulpverleners, onderwijsdeskundigen etc.

Samenstelling werkgroep

Voor het ontwikkelen van de richtlijn is in 2012 een multidisciplinaire werkgroep ingesteld, bestaande uit vertegenwoordigers van alle relevante specialismen die betrokken zijn bij de zorg voor patiënten met spastische cerebrale parese.

De werkgroepleden zijn door hun beroepsverenigingen gemandateerd voor deelname. De werkgroep werkte gedurende twee jaar aan de totstandkoming van de richtlijn.

De werkgroep is verantwoordelijk voor de integrale tekst van deze richtlijn.

 

Kerngroep:

  • Prof. dr. J.G. Becher, kinderrevalidatiearts, VRA (voorzitter)
  • Dr. R.J. Vermeulen, kinderneuroloog, NVKN en NVN
  • Dr. M. Ketelaar, bewegingswetenschapper, op persoonlijke titel
  • Mw. M.W. Harmer-Bosgoed, ergotherapeut, Ergotherapie Nederland
  • Dr. J.M. Voorman, kinderrevalidatiearts, VRA
  • Dr. A.I. Buizer, kinderrevalidatiearts, VRA
  • Dr. O.W. Verschuren, kinderfysiotherapeut, NVFK/KNGF
  • Drs. L.A.W.M. Speth, kinderrevalidatiearts, VRA
  • Dr. E.A.A. Ramaeckers, kinderfysiotherapeut, NVFK/KNGF
  • Dr. S.R. Hilberink, psycholoog, BOSK
  • Dr. L. van Wely, bewegingswetenschapper, op persoonlijke titel

 

Klankbordgroep:

  • Dr. P.B.M. Aarts, ergotherapeut, Ergotherapie Nederland
  • Dr. M.J.M. Heim, taalwetenschapper, persoonlijke titel
  • Mw. K. van Hulst, logopedist, NVLF
  • Mw. K Boeschoten, ergotherapeut, Ergotherapie Nederland
  • Drs. J.J.M. Geijtenbeek, logopedist, NVLF
  • Dr. P. van Schie, fysiotherapeut, NVFK/KNGF
  • Mw. B. Piskur, ergotherapeut, Ergotherapie Nederland
  • Dr. M. Roebroek, bewegingswetenschapper, persoonlijke titel
  • Mw. N. van den Dikkenberg, kinderergotherapeut, Ergotherapie Nederland
  • Dhr. R. Wong Chung, kinderfysiotherapeut, NVFK/KNGF
  • Dr. A. Dallmeijer, bewegingswetenschapper, persoonlijke titel
  • Mw. H. Dekkers, kinderrevalidatiearts, VRA
  • Dr. R. van den Berg, bewegingswetenschapper, persoonlijke titel
  • Dr. F.C. Schasfoort, bewegingswetenschapper, persoonlijke titel
  • Mw. K. Folmer, revalidatiearts, VRA
  • Mw. E.E.H. van Bommel, kinderfysiotherapeut, NVFK/KNGF
  • Mw. C. Scheijmans, ergotherapeut, Ergotherapie Nederland
  • Dr. C.G.B. Maathuis, kinderrevalidatiearts, VRA; BOSK
  • Dr. W.M.A. van der Slot, revalidatiearts, VRA

 

Met ondersteuning van:

  • Dr. K.N.J. Burger, epidemioloog, adviseur Kennisinstituut van Medisch Specialisten
  • Drs. M. Wessels, informatiespecialist Kennisinstituut van Medisch Specialisten
  • Mw. S.K. Josso, secretariaat, Kennisinstituut van Medisch Specialisten
  • Mw. N.F. Bullock, secretariaat, Kennisinstituut van Medisch Specialisten

Belangenverklaringen

De werkgroepleden hebben schriftelijk verklaard of ze in de laatste vijf jaar een (financieel ondersteunde) betrekking onderhielden met commerciële bedrijven, organisaties of instellingen die in verband staan met het onderwerp van de richtlijn. Tevens is navraag gedaan naar persoonlijke financiële belangen, belangen door persoonlijke relaties, belangen door middel van reputatiemanagement, belangen vanwege extern gefinancierd onderzoek en belangen door kennisvalorisatie. De belangenverklaringen zijn op te vragen bij het secretariaat van het Kennisinstituut van Medisch Specialisten (Kennisinstituut) en hieronder weergegeven.

 

Naam

Functie

Nevenfuncties

Persoonlijke financiële belangen

Persoonlijke relaties

Reputatie manage-ment

Extern gefinancierd onderzoek

Kennisvalorisatie

Overige belangen

Ketelaar               

Senior onderzoeker Kenniscentrum Revalidatie-geneeskunde Utrecht, UMC Utrecht en De Hoogstraat Revalidatie        

Bestuurslid Dutch-ACD - niet betaald; Editorial Board Physical and Occupational Therapy in Pediatrics - niet betaald; Bestuurslid CP-Net

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

- PERRIN - subsidie ZonMw

- LEARN2MOVE - subsidie ZonMw

- Fitheid bij kinderen met CP - subsidie Phelps Stichting

Participatie van kinderen - subsidie Johanna KinderFonds en KinderFonds AdriaanStichting

n.v.t.

n.v.t.

van Wely

Beoordelen van de literatuur, opstellen evidence-tabellen, schrijven van een samenvatting met gegradeerde literatuur-conclusies

Promovendus (fulltime): Onderzoek naar de effectiviteit van een bewegings-stimulerings-programma bij kinderen met cerebrale parese. Betaald

 

Incidenteel (2-3 x per jaar): gastcolleges op de Hogeschool van Amsterdam, minor kinderen (fysiotherapie, oefentherapie, ergotherapie). betaald

Geen   

Collega / promotiebegeleider houdt zich bezig met onder andere krachttraining bij kinderen met CP.

Andere promotie begeleider (arts) houdt zich bezig met diagnose en behandeling van kinderen met CP.

Zij hebben geen financieel belang (m.i.) in een bepaalde uitkomst of advies. Hoogstens qua reputatie

Geen

Promotie-onderzoek (LEARN 2 MOVE 7-12 years: a randomized controlled trial on the effects of a physical activity stimulation  program in children with cerebral palsy) is gefinancieerd door ZonMw en diverse Nederlandse fondsen. Financiers zijn niet betrokken bij studie opzet, analyzes en publicate beslissingen.

Expertise op het gebied van krachttraining, conditietraining, fysiotherapie thuis en motivational  interviewing (counseling) bij kinderen met CP. Eventuele plannen voor een cursus voor kinder-fysiotherapeuten en/of implementatie in de praktijk.

Nee

Harmer-Bosgoed

Projectpleider Implementatie;

Ergotherapeut revalidatie volwassenen; coordinator Stichting CP-Net

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

Projectleider van de richtlijn CP in Praktijk dat gesubsidieerd wordt door de innovatiegelden van Revalidatie Nederland en ZonMw

Voorheen implementatie-medewerker voor PERRIN - subsidie ZonMw

n.v.t.

Nee

Speth

Kinder-revalidatiearts

Wetenschappelijk onderzoek, BoBiVa, effect botuline toxine A injecties in de bovenste extremiteit al dan niet gecombineerd met taakspecifieke oefentherapie op functies en tweehandige vaardigheden bij CP kinderen met een unilaterale spastische handfunctie stoornis.

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

Nee

Verschuren               

onderzoeker

Editorial Board Psychical and Occupational Therapy in Pediatrics (niet betaald) Review Board Pediatric Psychical Therapy (niet betaald)

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

PERRIN - subsidie ZonMw

LEARN2MOVE - subsidie ZonMw

Fitheid bij kinderen met CP - subsidie Phelps Stichting

Participatie van kinderen - subsidie Johanna KinderFonds en KinderFonds AdriaanStichting

n.v.t

n.v.t.

Becher

hoogleraar kinderrevalidatie geneeskunde Vumc, kinder-revalidatiearts

voorzitter Dutch Academy of childhood disability (onbezoldigd), task officer cerebral Palsy van de International Society for prosthetics and orthotics (onbezoldigd), voorzitter medisch comité Wandafonds (onbezoldigd), cursusleider: multi-level behandeling met Botuline toxine bij kinderen met cerebrale parese, ter verbetering van de loopvaardigheid (bezoldigd, financiële ondersteuning van firma Allergan).               

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

Geen patenten, cursusondersteuning firma Allergan t.a.v. behandeling kinderen met cerebrale parese met botuline toxine (botox) in de zin van vergoeding van personele inzet.

n.v.t.

Voorman

kinder-revalidatiearts Merem - RC De Trappenberg

deelname werkgroep Cerebrale parese (niet betaald)

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

n.v.t.

Buizer

kinder-revalidatiearts

geen

geen

geen

geen

geen

geen

geen

Rameckers

Onderzoeker Aselante kinderen, valkenburg

Inhoudelijk coordinator Avansplus MSPT opleiding

onderzoeker en docentfunctie (betaald)

geen

geen

geen

geen

geen

geen

Hilberink

Lid kernwerkgroep

 

geen

geen

Zelf volwassene met Cerale Parese, maar richtlijn richt zich op kinderen.

geen

Werkzaam bij het Erasmus MC, de Transition &Lifespan Research Group

geen

Vermeulen

Kinderneuroloog VUmc Amsterdam

Lid Raad van Toezicht Stichting Heliomare (vergoeding gaat naar het VUmc)

geen

geen

geen

Jack Rabbit foundation: Onderzoek naar taalbegrip bij kinderen met een ernstige cerebrale parese.

Phelps stichting (2008043): Onderzoek naar taalbegrip bij kinderen met een ernstige cerebrale parese.

ONWAR meertfonds: ABIP-2011-23: Fetal brain imaging, imaging Phelps stichting, Revalidatie fonds, Johanna Kinderfonds: baclofen treatment in dystonic cerebral palsy: a randomized clinical trial (VUmc MUMC)

2013015: implementatie van C-BiLLT voor gebruik in klinische setting.

geen

geen

Inbreng patiëntenperspectief

Er werd aandacht besteed aan het patiëntenperspectief door twee afgevaardigden van de Vereniging van en voor mensen met een aangeboren lichamelijke handicap (BOSK) in de werkgroep. De BOSK is tevens gevraagd een knelpunt te benoemen en dit knelpunt is bewerkt tot een uitgangsvraag (zie module 'Begeleiding transitie naar volwassenheid'). Daarnaast is de conceptrichtlijn voor commentaar voorgelegd aan de BOSK.

Methode ontwikkeling

Evidence based

Implementatie

Naar aanleiding van de publicatie van de richtlijn in 2006 zijn er twee projecten uitgevoerd om de aanbevelingen te implementeren: (i) Richtlijn CP in praktijk en (ii) Richtlijn CP in praktijk-2. In deze projecten is een landelijk netwerk opgebouwd van mensen met CP en hun ouders, onderzoekers en ervaren zorgverleners (knowledge brokers) in revalidatieteams voor personen met CP. De aanbevelingen zijn naar de dagelijkse praktijk vertaald door de uitwisseling van kennis en ervaring in het netwerk. Implementatie van de aanbevelingen in de praktijk wordt in het netwerk begeleid en implementatie-ervaringen worden uitgewisseld (zie http://www.cp-research.nl). In april 2014 is door BOSK, De Hoogstraat Revalidatie en de afdeling revalidatiegeneeskunde van het VUmc, de onafhankelijke stichting CP-Net opgericht (zie http://www.cp-net.nl). Inmiddels hebben 27 multidisciplinaire revalidatieteams verbonden aan revalidatiegeneeskundige afdelingen zich aangesloten. Het is de bedoeling de nieuwe aanbevelingen in de richtlijn opnieuw te vertalen naar de dagelijkse praktijk en via CP-Net de implementatie te ondersteunen. Daarnaast zal er aandacht besteed worden aan de nieuwe aanbevelingen via scholing voor revalidatieartsen in opleiding (CP werkgroep van de VRA), en het D-ACD congres (zie http://www.dutch-acd.nl). Financiële ondersteuning moet aangevraagd worden om verdere implementatie activiteiten te bekostigen.

 

Gelijktijdig met het ontwikkelen van de conceptrichtlijn werden er interne kwaliteitsindicatoren ontwikkeld om het toepassen van de richtlijn in de praktijk te volgen en te versterken.

Werkwijze

Knelpuntenanalyse

Tijdens de voorbereidende fase inventariseerden de werkgroep en de adviseur de knelpunten. De werkgroep beoordeelde de aanbevelingen uit de eerdere richtlijn (VRA 2006) op noodzaak tot revisie. Tevens zijn er knelpunten aangedragen door de Vereniging van en voor mensen met een aangeboren lichamelijke handicap  (BOSK). De werkgroep stelde vervolgens een long list met knelpunten op en prioriteerde de knelpunten op basis van: (1) klinische relevantie, (2) de beschikbaarheid van (nieuwe) evidence van hoge kwaliteit, (3) en de te verwachten impact op de kwaliteit van zorg.

 

Uitgangsvragen en uitkomstmaten

Op basis van de uitkomsten van de knelpuntenanalyse en prioritering zijn door de werkgroep de definitieve uitgangsvragen vastgesteld (zeven revisies en drie nieuwe uitgangsvragen). Vervolgens inventariseerde de werkgroep per uitgangsvraag welke uitkomstmaten voor de patiënt relevant zijn, waarbij zowel naar gewenste als ongewenste effecten werd gekeken. De werkgroep waardeerde deze uitkomstmaten volgens hun relatieve belang als kritiek, belangrijk en onbelangrijk. Tevens definieerde de werkgroep, voor zover mogelijk, wat zij voor een bepaalde uitkomstmaat een klinisch relevant verschil vond, dat wil zeggen wanneer de verbetering in uitkomst een verbetering voor de patiënt is.

 

Strategie voor zoeken en selecteren van literatuur

Als eerste werden de searches voor de afzonderlijke modules op hoofdlijnen geactualiseerd voor de periode vanaf 2006. Hierbij werden de searches van de oude richtlijn herhaald, waarbij met sensitieve zoekfilters werd gelimiteerd op systematische reviews en/of gerandomiseerde klinische studies. Ook is er nog een algemene search gedaan naar systematische reviews in Medline en de Cochrane Library. De resultaten van deze searches zijn gebruikt bij het bepalen van de noodzaak tot revisie en de prioritering. Een overzicht van de zoekstrategieën per module zijn te vinden in de zoekverantwoording oriënterende search Revisie - actualisatie per module in desbetreffend aanverwant.

 

Vervolgens werd voor de afzonderlijke uitgangsvragen aan de hand van specifieke zoektermen gezocht naar gepubliceerde wetenschappelijke studies in (verschillende) elektronische databases. Tevens werd aanvullend gezocht naar studies aan de hand van de literatuurlijsten van de geselecteerde artikelen. In eerste instantie werd gezocht naar studies met de hoogste mate van bewijs. De werkgroepleden selecteerden de via de zoekactie gevonden artikelen op basis van vooraf opgestelde selectiecriteria. De geselecteerde artikelen werden gebruikt om de uitgangsvraag te beantwoorden. De databases waarin is gezocht, de zoekstrategieën en de gehanteerde selectiecriteria zijn te vinden in de module van desbetreffende uitgangsvraag. De geselecteerde artikelen werden gebruikt om de uitgangsvraag te beantwoorden.

 

Kwaliteitsbeoordeling individuele studies

Individuele studies werden systematisch beoordeeld, op basis van op voorhand opgestelde methodologische kwaliteitscriteria, om zo het risico op vertekende studieresultaten (bias) te kunnen inschatten. Deze beoordelingen kunt u vinden in de methodologische checklijsten.

 

Samenvatten van de literatuur

De relevante onderzoeksgegevens van alle geselecteerde artikelen werden overzichtelijk weergegeven in evidencetabellen. De belangrijkste bevindingen uit de literatuur werden beschreven in de samenvatting van de literatuur. Bij voldoende overeenkomsten tussen de studies werden de gegevens ook kwantitatief samengevat (meta-analyse) met behulp van Review Manager 5.

 

Beoordelen van de kracht van het wetenschappelijke bewijs

A)    Voor interventievragen

De kracht van het wetenschappelijke bewijs werd bepaald volgens de GRADE-methode. GRADE staat voor ‘Grading Recommendations Assessment, Development and Evaluation’ (zie http://www.gradeworkinggroup.org/) (Atkins et al, 2004).

 

GRADE onderscheidt vier gradaties voor de kwaliteit van het wetenschappelijk bewijs: hoog, matig, laag en zeer laag. Deze gradaties verwijzen naar de mate van vertrouwen in de literatuurconclusie (WHO Handbook for guideline development). 

 

GRADE

Definitie

Hoog

  • er is veel vertrouwen dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie;
  • het is zeer onwaarschijnlijk dat de literatuurconclusie verandert als er verder onderzoek wordt gedaan.

Matig

  • er is matig vertrouwen dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie;
  • het is mogelijk dat de conclusie verandert als er verder onderzoek wordt gedaan.

Laag

  • er is beperkt vertrouwen dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie;
  • het is waarschijnlijk dat de conclusie verandert als er verder onderzoek wordt gedaan.

Zeer laag

  • er is weinig vertrouwen dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie;
  • de conclusie is zeer onzeker.

 

B)    Voor vragen over de waarde van diagnostische tests, schade of bijwerkingen, etiologie en prognose.

Bij dit type vraagstelling kan GRADE (nog) niet gebruikt worden. De bewijskracht van de conclusie is bepaald volgens de gebruikelijke EBRO-methode (van Everdingen et al, 2004).

 

C)    Voor vragen over de waarde van meet- of classificatie-instrumenten.

Bij dit type vraagstelling kan GRADE noch de EBRO-methode worden gebruikt. Deze instrumenten werden beoordeeld op validiteit, intra- (test-hertest) en inter-beoordelaarsbetrouwbaarheid, responsiviteit (alleen bij meetinstrumenten) en bruikbaarheid in de praktijk. Bij ontbreken van een gouden standaard, werd een beoordeling van de bewijskracht van literatuurconclusies achterwege gelaten.

 

Formuleren van de conclusies

Voor vragen over de waarde van diagnostische tests, schade of bijwerkingen, etiologie en prognose is het wetenschappelijke bewijs samengevat in een of meerdere conclusies, waarbij het niveau van het meest relevante bewijs is weergegeven.

Bij interventievragen verwijst de conclusie niet naar één of meer artikelen, maar wordt getrokken op basis van alle studies samen (body of evidence). Hierbij maakten de werkgroepleden de balans op van elke interventie. Bij het opmaken van de balans werden de gunstige en ongunstige effecten voor de patiënt afgewogen.

 

Overwegingen

Voor een aanbeveling zijn naast het wetenschappelijke bewijs ook andere aspecten belangrijk, zoals de expertise van de werkgroepleden, patiëntenvoorkeuren, kosten, beschikbaarheid van voorzieningen of organisatorische zaken. Deze aspecten worden, voor zover geen onderdeel van de literatuursamenvatting.

 

Formuleren van aanbevelingen

De aanbevelingen geven een antwoord op de uitgangsvraag en zijn gebaseerd op het beschikbare wetenschappelijke bewijs en de belangrijkste overwegingen.

 

Randvoorwaarden (Organisatie van zorg)

In de knelpuntenanalyse en bij de ontwikkeling van de richtlijn is expliciet rekening gehouden met de organisatie van zorg: alle aspecten die randvoorwaardelijk zijn voor het verlenen van zorg (zoals coördinatie, communicatie, (financiële) middelen, menskracht en infrastructuur). Randvoorwaarden die relevant zijn voor het beantwoorden van een specifieke uitgangsvraag maken onderdeel uit van de overwegingen bij de bewuste uitgangsvraag.

 

Indicatorontwikkeling

Gelijktijdig met het ontwikkelen van de conceptrichtlijn werden er interne kwaliteitsindicatoren ontwikkeld om het toepassen van de richtlijn in de praktijk te volgen en te versterken. Meer informatie over de methode van indicatorontwikkeling is op te vragen bij het Kennisinstituut van Medisch Specialisten (secretariaatkims@demedischspecialist.nl).

 

Kennislacunes

Tijdens de ontwikkeling van deze richtlijn is systematisch gezocht naar onderzoek waarvan de resultaten bijdragen aan een antwoord op de uitgangsvragen. Bij elke uitgangsvraag is door de werkgroep nagegaan of er (aanvullend) wetenschappelijk onderzoek gewenst is. Een overzicht van aanbevelingen voor nader/vervolgonderzoek staat in de aanverwant ‘Kennislacunes’.

 

Commentaar- en autorisatiefase

De conceptrichtlijn werd aan de betrokken (wetenschappelijke) verenigingen voorgelegd voor commentaar. De commentaren werden verzameld en besproken met de werkgroep. Naar aanleiding van de commentaren werd de conceptrichtlijn aangepast en definitief vastgesteld door de werkgroep. De definitieve richtlijn werd aan de betrokken (wetenschappelijke) verenigingen voorgelegd voor autorisatie en door hen geautoriseerd.

 

Implementatie

In de verschillende fasen van de richtlijnontwikkeling is rekening gehouden met de implementatie van de richtlijn en de praktische uitvoerbaarheid van de aanbevelingen. Daarbij is uitdrukkelijk gelet op factoren die de invoering van de richtlijn in de praktijk kunnen bevorderen of belemmeren.

Zoekverantwoording

Zoekacties zijn opvraagbaar. Neem hiervoor contact op met de Richtlijnendatabase.