Orthodontie bij kinderen met OSA
Uitgangsvraag
Bij welke patiënten met pediatrisch OSA is orthodontie apparatuur geïndiceerd? Is er daarnaast ook plaats voor myofunctionele interventies?
Aanbeveling
Overweeg alleen een MRA/activator bij kinderen met obstructief slaapapneu indien dit al geïndiceerd is voor orthodontische doeleinden, en niet primair/alleen voor OSA.
Overweeg alleen maxillaire expansie bij kinderen met obstructief slaapapneu indien dit reeds geïndiceerd is voor orthodontische doeleinden, en niet primair/alleen voor OSA.
MFT wordt niet aanbevolen voor de behandeling voor OSA bij kinderen. Overweeg MFT bij OSA bij kinderen alleen toe te passen in onderzoeksverband.
Overwegingen
Voor- en nadelen van de interventie en de kwaliteit van het bewijs
Er is literatuuronderzoek uitgevoerd om te onderzoeken bij welke kinderen met OSA orthodontische interventie geïndiceerd is die gericht is op verbetering van de (obstructieve) luchtweg. Deze uitgangsvraag is opgesplitst in drie PICO’s, waarbij er onderzocht is wat het effect is van behandeling met mandibulaire (advancement-)repositieapparatuur (PICO 1), maxillaire expansieapparaten (PICO 2) of myofunctionele therapie (PICO 3) ten opzichte van geen behandeling van obstructieve slaapapneu bij kinderen. Het aantal apneus of hypopneus werd gedefinieerd als een kritische uitkomstmaat. Complicaties (gerelateerd aan de behandeling), therapietrouw en kwaliteit van leven werden als belangrijke uitkomstmaten gedefinieerd.
PICO 1: mandibulaire repositieapparatuur versus geen behandeling
Er werd één gerandomiseerde studie geïncludeerd in de literatuuranalyse voor de vergelijking van mandibulaire repositieapparatuur versus geen behandeling bij kinderen met obstructieve slaapapneu (Idris, 2018). De analyse van de resultaten liet geen klinisch relevant verschil zien tussen beide groepen met betrekking tot het aantal apneus (of hypopneus). De bewijskracht hiervoor is zeer laag, vanwege het kleine aantal patiënten waarop de resultaten zijn gebaseerd en heterogeniteit in de geïncludeerde studiepopulatie. Patiënten werden geïncludeerd op meer dan drie dagen per week snurken, maar vulden vervolgens wel de PSQ in en de AHI werd pre- en post-interventie gescoord. Mogelijk zijn er op deze wijze kinderen geïncludeerd met een hele lage AHI of AHI van 0, hetgeen de resultaten zou kunnen beïnvloeden. Opvallend is ook dat de AHI in de controlegroep (SHAM-MAS) omhooggaat na de placebo interventie.
Er werd geen klinisch relevant verschil gevonden in de uitkomstmaat ‘kwaliteit van leven’ tussen beiden groepen. Ook voor deze uitkomstmaat was de bewijskracht laag. Er kon geen uitspraak worden gedaan over het effect van mandibulaire repositieapparatuur op complicaties (gerelateerd aan de behandeling) en therapietrouw, aangezien er bij de geïncludeerde studies geen data hierover werden gerapporteerd.
Villa (2002) includeerden in een RCT 32 kinderen tussen 4 en 10 jaar met dysgnathie en een AI van > 1 event/h tijdens diagnostische polysomnografie. Een gepersonaliseerde uitneembare beugel met extensie om de tong naar voren te houden werd vervaardigd, waarbij echter sprake was van correctie van verschillende afwijkingen (diepe beet, overbeet, kruisbeet of combinaties) en leeftijden. Van de 32 patiënten bleven er 23 over voor volledige evaluatie, 14 patiënten en 9 controles. Hoewel de auteurs beschrijven dat er op zowel de gerapporteerde (vragenlijst) OSA-symptomen als de AHI een verbetering wordt waargenomen in de interventie groep en niet in de controle groep, worden deze data niet allemaal objectief weergegeven ten opzichte van de 2 groepen. Vanwege de heterogeniteit in inclusie en het kleine aantal patiënten in combinatie met het ontbreken van deze informatie in de tabel/grafiek is deze niet meegenomen in de literatuur analyse. De bewijskracht derhalve zeer laag dat deze interventie therapeutisch kan worden toegepast bij kinderen met OSA.
PICO 2: maxillaire expansieapparatuur versus geen behandeling
Voor PICO 2 werd eveneens één gerandomiseerde studie geïncludeerd (Hoxha, 2018). Echter, de studie rapporteerde alleen de cruciale uitkomstmaat van het aantal apneus (of hypopneus). De belangrijke uitkomstmaten complicaties (gerelateerd aan de behandeling), therapietrouw en kwaliteit van leven werden niet gerapporteerd. Er werd geen verschil gevonden tussen in het aantal apneus (of hypopneus) bij kinderen met obstructief slaapapneu. De bewijskracht hiervoor is zeer laag, wat wil zeggen dat op basis van de literatuur het effect van maxillaire expansie op het aantal apneus (of hypopneus) in vergelijking met geen behandeling zeer onzeker is.
Pirelli (2005) beschrijven 31 kinderen met obstructief slaapapneu voor en na behandeling met maxillaire expansie apparatuur. De gemiddelde AHI voor behandeling was 12.2, en na behandeling was dit gemiddeld < 1. De gemiddelde verbreding was 4.32 ± 0.7 mm. Hoewel de resultaten volgens de auteurs succesvol zijn en er gerapporteerd wordt dat RME bij kinderen met OSA zonder vergroot adenoïde een valide behandeling is, worden de resultaten niet vergeleken met een controlegroep en is de bewijskracht derhalve laag.
In het artikel van Miano (2009) worden negen kinderen met OSA geïncludeerd in de leeftijdsgroep tussen de 4 en 8 jaar en een leeftijd gematchte controlegroep. De patiëntengroep werd behandeld met een RME en een PSG, CAP-score, arousal en sleep respiration analyse werd uitgevoerd. Er werd een verbetering gezien met RME, maar zonder significante verschillen. De baselinescores van de interventiegroep worden vergeleken met de resultaten op follow-up. De AHI wordt alleen 'binnen' de interventiegroep vergeleken. Er vindt geen vergelijking plaats met een controlegroep voor de AHI.
Villa (2007) concluderen dat RME een effectieve behandeling is voor kinderen met OSA. 16 kinderen met PSG-bevestigde OSA met een gemiddelde leeftijd van 6.6 (+/-2) jaar werden geanalyseerd. Echter in de interventie groep bevonden zich ook patiënten met tonsillaire hypertrofie, en de uitkomsten worden alleen voor en na de interventie vergeleken, zonder controlegroep.
PICO 3: myofunctionele therapie versus geen behandeling
Er werd één cohortstudie geïncludeerd in de literatuuranalyse voor de vergelijking van myofunctionele therapie versus geen behandeling bij kinderen met obstructieve slaapapneu (Chuang, 2019). De analyse van de resultaten lieten zowel voor de cruciale uitkomstmaat voor het aantal apneus (of hypopneus) als de belangrijke uitkomstmaat kwaliteit van leven geen klinisch relevant verschil zien tussen beide groepen. De bewijskracht hiervoor is voor beide uitkomstmaten zeer laag, vanwege het baseren van de resultaten op een kleine observationele studie met een aantal beperkingen in de studieopzet. Er is een verschil in aantal patiënten tussen interventie en controles, in hypertrofisch adenoïd en tonsilweefsel, en de aard van de MFT-device is niet standaard. Er kon geen uitspraak worden gedaan over het effect van mandibulaire repositieapparatuur op complicaties (gerelateerd aan de behandeling) en therapietrouw, aangezien geen van deze uitkomsten in de geïncludeerde studies werd gerapporteerd.
Waarden en voorkeuren van patiënten (en evt. hun verzorgers)
Het is van belang om de ouders en zo mogelijk de patiënt te betrekken bij de keuze voor behandeling/therapie. Ouders en patiënten hebben het recht om te weten wat de mogelijkheden zijn qua behandeling/therapie en wanneer zij daarover geïnformeerd worden op een voor hen duidelijke en begrijpelijke manier kunnen zij samen met hun behandelaar/zorgverlener een keuze maken. Voor patiënten en ouders/verzorgers is mandibulaire advancement en/of verbreding van de bovenkaak in het algemeen onderdeel van geaccepteerde orthodontische behandeling in het kader van overige functionele stoornissen zoals crowding, overbeet, kruisbeet etc. In dit licht zou eenzelfde behandeling in het kader van obstructieve slaapapneu een geaccepteerde behandeling kunnen zijn zonder overmatige belasting voor patiënt of verzorgers. Er is echter onvoldoende tot geen objectief bewijs in de literatuur om dit te bevestigen.
Wat betreft MFT, wordt deze vaak op jongere leeftijd geïndiceerd, mede door bijvoorbeeld de logopedist in het kader van spraakproblematiek en tongpositionering. Vanuit klinische ervaringen is de compliance laag en belasting voor patiënt hoog, maar ook hier is geen evidence beschikbaar om dit te onderbouwen. In het algemeen wordt de compliance wel benoemd, maar worden er geen ruwe data per groep beschreven, en is dit onvoldoende om objectief te analyseren.
Kosten (middelenbeslag)
De kosten voor orthodontische interventies zijn in Nederland extramuraal georganiseerd. Indien bewezen effectiviteit van de orthodontische behandeling van OSA bij kinderen, zal dit door de patiënt zelf betaald te worden, al dan niet gedeeltelijk vergoed vanuit de aanvullende zorgverzekering. De behandelingen worden ook bij niet-OSA kinderen toegepast vanwege overige dento-skeletale afwijkingen en brengen geen extra kosten voor het ziekenhuis met zich mee, aangezien de orthodontie een eigen declaratiesysteem kent.
Aanvaardbaarheid, haalbaarheid en implementatie
Indien bewezen effectief, zou een orthodontische interventie bij kinderen met obstructief slaapapneu een aanvaardbaar, haalbaar en eenvoudig implementeerbaar instrument zijn. Behandeling kan worden uitgevoerd in samenwerking met een externe orthodontist of met de orthodontist die reeds werkzaam is binnen het multidisciplinaire team van het ziekenhuis. Naast regelmatige nascholing als team met betrekking tot de pediatrische OSA, zijn daar geen aanvullende trainingen voor nodig aangezien deze interventies ook tot het normale palet van orthodontische behandeling horen in de algemene populatie. Op dit moment ontbreekt echter voldoende bewijs in de literatuur om bij kinderen met obstructief slaap apneu de orthodontische behandeling standaard therapeutisch toe te passen om de OSA op te heffen.
Rationale van de aanbeveling: weging van argumenten voor en tegen de interventies
Zowel voor MRA als voor RME en MFT blijkt dat er onvoldoende literatuur beschikbaar is die de respectievelijke interventies objectief, met voldoende aantallen en pre- en postinterventie met een controlegroep vergelijkt voor de behandeling van OSA bij kinderen op de uitkomstmaat ‘AHI’ en secundair op de uitkomstmaten ‘complicaties, kwaliteit van leven en therapietrouw’.
Ten gevolge hiervan is de bewijskracht zeer laag GRADE, of is er voor sommige uitkomstmaten zelfs geen GRADE-beoordeling mogelijk (in geval van het ontbreken van dergelijke uitkomstmaten). Omdat de interventies wel in het algemeen vanwege orthodontische redenen in de populatie worden toegepast, zijn de aanbevelingen zoals onderstaand opgesteld.
Onderbouwing
Achtergrond
Deze module behandelt de mogelijke indicaties voor orthodontische en myofunctionele interventies bij kinderen met OSA. Deze kunnen verdeeld worden in vier categorieën, elk met een eigen indicatie gebied en anatomisch effect: mandibulair repositie apparaat (MRA), waarbij de onderkaak in voorwaartse positie wordt gebracht bij mandibulaire retrognathie, rapid maxillary expansion (RME) met verbreding van de bovenkaak bij transversale maxillaire discrepantie, de pre-epiglottic baton plate (PEB) waarbij de tong in voorwaartse positie wordt gehouden, eveneens bij mandibulaire retrognathie en/of glossoptosis, en myofunctional therapy (MFT) gericht op spierfunctie en weke delen. De MFT wordt doorgaans niet uitgevoerd door orthodontisten maar door logopedisten en heeft als zodanig geen plaats binnen de orthodontische praktijk. Aangezien deze logopedische behandeling soms kan interveniëren met orthodontische principes, is deze wel meegenomen in deze module. In alle gevallen zou een positief effect op de grootte van de luchtweg kunnen ontstaan, maar op verschillende niveaus.
Naast onderverdeling op anatomisch niveau, heeft uitwerking in leeftijdscategorieën (baby – kinderleeftijd – adolescenten) de voorkeur, omdat de aanpak, de coöperatie en het effect per leeftijd verschillend is. De implementatie van bepaalde orthodontische interventies is afhankelijk van de mate van groei en fase van gebitsontwikkeling. Daarnaast is coöperatie en therapietrouw essentieel bij de vaak uitneembare apparatuur. Aangezien de PEB op babyleeftijd plaatsvindt, zal deze besproken worden in de richtlijn Pierre Robin Sequentie en hier verder buiten beschouwing worden gelaten (By the Working Group on Writing a European Guideline on Robin Sequence, 2024). Het mogelijk negatieve effect op OSA van premolaarextracties om dysgnatie dentaal te compenseren zal eveneens in deze module niet worden behandeld.
Omdat veel kinderen in Nederland toegang hebben tot orthodontie en reeds behandeld worden voor overige functionele stoornissen zoals crowding, overbeet of kruisbeet, lijkt het een laagdrempelig middel in de behandeling van obstructief slaapapneu bij kinderen.
Conclusies
PICO 1: Mandibular repositioning devices versus no treatment
- Apneas (or hypopneas)
|
Very low GRADE |
The evidence was very uncertain about the effect of treatment with mandibular repositioning devices on the number of apneas (or hypopneas) when compared with no treatment in children with obstructive sleep apnea syndrome.
Sources: Idris (2018). |
- Complications (related to the treatment
|
No GRADE |
Due to a lack of relevant literature, it was not possible to draw any conclusion with regards to the outcome complications (related to the treatment) for the comparison of mandibular repositioning devices compared with no treatment in children with obstructive sleep apnea syndrome.
Sources: - |
- Compliance
|
No GRADE |
Due to a lack of relevant literature, it was not possible to draw any conclusion with regards to the outcome compliance for the comparison of mandibular repositioning devices compared with no treatment in children with obstructive sleep apnea syndrome.
Sources: - |
- Quality of life
|
Very low GRADE |
The evidence was very uncertain about the effect of treatment with mandibular repositioning devices on quality of life when compared with no treatment in children with obstructive sleep apnea syndrome.
Sources: Idris (2018). |
PICO 2: Rapid Maxillary Expansion versus no treatment
- Apneas (or hypopneas)
|
Very low GRADE |
The evidence was very uncertain about the effect of treatment with rapid maxillary expansion on the number of apneas (or hypopneas) when compared with no treatment in children with obstructive sleep apnea syndrome.
Sources: Hoxha (2018). |
- Complications (related to the treatment
|
No GRADE |
Due to a lack of relevant literature, it was not possible to draw any conclusion with regards to the outcome complications (related to the treatment) for the comparison of rapid maxillary expansion compared with no treatment in children with obstructive sleep apnea syndrome.
Sources: - |
- Compliance
|
No GRADE |
Due to a lack of relevant literature, it was not possible to draw any conclusion with regards to the outcome compliance for the comparison of rapid maxillary expansion compared with no treatment in children with obstructive sleep apnea syndrome.
Sources: - |
- Quality of life
|
No GRADE |
Due to a lack of relevant literature, it was not possible to draw any conclusion with regards to the outcome quality of life for the comparison of rapid maxillary expansion compared with no treatment in children with obstructive sleep apnea syndrome.
Sources: - |
PICO 3: Myofunctional therapy versus no treatment
- Apneas (or hypopneas)
|
Very low GRADE |
The evidence was very uncertain about the effect of treatment with myofunctional therapy on the number of apneas (or hypopneas) when compared with no treatment in children with obstructive sleep apnea syndrome.
Sources: Chuang (2019). |
- Complications (related to the treatment
|
No GRADE |
Due to a lack of relevant literature, it was not possible to draw any conclusion with regards to the outcome complications (related to the treatment) for the comparison of myofunctional therapy compared with no treatment in children with obstructive sleep apnea syndrome.
Sources: - |
- Compliance
|
No GRADE |
Due to a lack of relevant literature, it was not possible to draw any conclusion with regards to the outcome compliance for the comparison of myofunctional therapy compared with no treatment in children with obstructive sleep apnea syndrome.
Sources: - |
- Quality of life
|
Very low GRADE |
The evidence is very uncertain about the effect of myofunctional therapy on quality of life when compared with no treatment in children with obstructive sleep apnea syndrome.
Sources: Chuang (2019). |
Samenvatting literatuur
Description of studies
PICO 1: Mandibular repositioning devices (MRA) versus no treatment
The randomized crossover trial of Idris (2018) investigated the effectiveness of a mandibular advancement splint for the management of sleep-disordered breathing. In total, eighteen participants were included and randomized to either a mandibular advancement splint (MAS) or a SHAM mandibular advancement splint (SHAM MAS-group did not receive the active appliance after randomization. Eventually, seven participants in the MAS group (N=7) wore an active appliance overnight for three weeks. The Clark’s Twin-block was chosen as the active intervention. The Twin-Block consisted of two removable upper and lower acrylic plates, each with matching surfaces, which encourage the lower jaw to posture forward as the upper and lower teeth come together. The SHAM MAS group (N=9) wore a SHAM MAS splint, which consisted of two upper and lower acrylic plates, resembling the design of the active MAS, but without any component to protrude the mandible. Two patients in the MAS group were lost to follow-up. The maximum length of follow-up was three weeks. The reported outcomes in the study of Idris (2018) were the AHI and quality of life (measured with the OSA-18 instrument).
PICO 2: Rapid Maxillary Expansion (RME) versus no treatment
The randomized controlled trial of Hoxha (2018) investigated the effect of semi-rapid maxillary expansion orthodontic treatment in children with obstructive sleep apnea syndrome. In total, 30 children were included in the study and randomly assigned to either the treatment group (N=15) or control group (N=15). In the treatment group, a modified McNamara RME device was cemented with an expansion screw connecting right and left maxillary dental acrylic segments to each other with a Hyrax type maxi screw. The screw was turned twice a day for the first seven days, then once a day until the palatal cusp of the upper molar met the buccal cusp of the lower molar. After this initial treatment, when the maxillary arch was sufficiently over-expanded, the screw was fixed with a steel ligature wire. Patients in the control group did not receive any treatment. The maximum length of follow-up was five months. The reported outcome in the study of Hoxha (2018) was the AHI.
PICO 3: Myofunctional therapy (MFT) versus no treatment
The cohort study of Chuang (2019) investigated the treatment effect of passive MFT based on a neutral mandibular advancement appliance in children with obstructive sleep apnea. In total, 57 participants were included in the study. The treatment group (N=40) was treated with a custom-designed oral appliance with a built-in tongue bead during sleep for one year. The control group (N=17) received no treatment. The maximum length of follow-up was one year. The reported outcome in the study of Chuang (2019) was the AHI.
Results
PICO 1: Mandibular repositioning devices versus no treatment
- Apneas (or hypopneas)
The mean (SD) number of apneas or hypopneas per hour recorded in the study of Idris (2018) in the MRA group (N=7) was 1.9 (2.1), compared to 3.7 (4.7) in the SHAM MAS group (N=9). This resulted in a mean difference (MD) of -1.80 (95% CI -5.24 to 1.64), in favor of the MRA group. This was/was not considered as a clinically relevant difference.
- Complications (related to the treatment)
Due to the absence of studies meeting the selection criteria, no studies were included that reported information regarding the outcome complications (related to the treatment) in children with obstructive sleep apnea syndrome.
- Compliance
Due to the absence of studies meeting the selection criteria, no studies were included that reported information regarding the outcome compliance in children with obstructive sleep apnea syndrome.
- Quality of life
The quality of life was assessed with the OSA-18 questionnaire. The mean (SD) OSA-18 score in the study of Idris (2018) in the MRA group (N=7) was 35.7 (15.2), compared to 41.8 (14.4) in the SHAM MAS group (N=9). This resulted in a mean difference (MD) of 6.10 (95% CI -8.57 to 20.77), in favor of the SHAM MAS group. This was not considered as a clinically relevant difference.
PICO 2: Rapid Maxillary Expansion versus no treatment
- Apneas (or hypopneas)
The mean (SD) number of apneas or hypopneas per hour recorded in the study of Hoxha (2018) in the RME group (N=15) was 1.79 (1.05), compared to 1.80 (1.08) in the control group (N=15). This resulted in a mean difference (MD) of -0.01 (95% CI -0.77 to 0.75), in favor of the control group. This was not considered as a clinically relevant difference.
- Complications (related to the treatment)
Due to the absence of studies meeting the selection criteria, no studies were included that reported information regarding the outcome complications (related to the treatment) in children with obstructive sleep apnea syndrome.
- Compliance
Due to the absence of studies meeting the selection criteria, no studies were included that reported information regarding the outcome compliance in children with obstructive sleep apnea syndrome.
- Quality of life
Due to the absence of studies meeting the selection criteria, no studies were included that reported information regarding the outcome quality of life in children with obstructive sleep apnea syndrome.
PICO 3: Myofunctional therapy versus no treatment
- Apneas (or hypopneas)
The mean (SD) number of apneas or hypopneas per hour recorded in the study of Chuang (2018) in the MFT group (N=40) was 2.16 (1.80), compared to 3.95 (3.74) in the control group (N=17). This resulted in a mean difference (MD) of -1.79 (95% CI -3.65 to 0.07), in favor of the MFT group. This was/was not considered as a clinically relevant difference.
- Complications (related to the treatment)
Due to the absence of studies meeting the selection criteria, no studies were included that reported information regarding the outcome complications (related to the treatment) in children with obstructive sleep apnea syndrome.
- Compliance
Due to the absence of studies meeting the selection criteria, no studies were included that reported information regarding the outcome compliance in children with obstructive sleep apnea syndrome.
- Quality of life
Quality of life was reported in one study (Chuang, 2019). The quality of life was assessed with the OSA-18 questionnaire. The OSA-18 quality of life questionnaire consists of 18 items. The items are grouped into 5 domains (sleep disturbance, physical suffering, emotional distress, daytime problems, and caregiver concerns). Each item was graded on a seven-point scale ranging from one (none of the time) to seven (all the time) to evaluate the severity of the problem.
The mean (SD) OSA-18 score in the MFT group (N=40) was 55.85 (17.44), compared to 45.51 (14.44) in the control group (N=17). This resulted in a mean difference (MD) of 10.34 (95% CI 1.60 to 19.08), in favor of the MFT group. This was not considered as a clinically relevant difference.
Level of evidence of the literature
PICO 1: Mandibular repositioning devices versus no treatment
- Apneas (or hypopneas)
The level of evidence regarding the outcome apneas (or hypopneas) was derived from a randomized controlled trial and therefore started high. The level of evidence was downgraded by three levels because of heterogeneity in the included study population (risk of bias, -1) and the wide confidence interval crossing small number of included patients in the study (imprecision, -2). The level of evidence was considered as very low.
- Complications (related to the treatment)
Because of a lack of data, it was not possible to grade the literature for the outcome complications (related to the treatment) in children with obstructive sleep apnea syndrome.
- Compliance
Because of a lack of data, it was not possible to grade the literature for the outcome compliance in children with obstructive sleep apnea syndrome.
- Quality of life
The level of evidence regarding the outcome quality of life was derived from a randomized controlled trial and therefore started high. The level of evidence was downgraded by three levels because of heterogeneity in the included study population (risk of bias, -1) and the small number of included patients in the study, and the wide confidence interval crossing the upper boundary of clinical relevance (both imprecision, -2). The level of evidence was considered as very low.
PICO 2: Rapid Maxillary Expansion versus no treatment
- Apneas (or hypopneas)
The level of evidence regarding the outcome apneas (or hypopneas) was derived from a randomized controlled trial and therefore started high. The level of evidence was downgraded by three levels because of a lack of blinding in the included study (risk of bias, -1) and the small number of included patients in the study (imprecision, -2). The level of evidence was considered as very low.
- Complications (related to the treatment)
Because of a lack of data, it was not possible to grade the literature for the outcome complications (related to the treatment) in children with obstructive sleep apnea syndrome.
- Compliance
Because of a lack of data, it was not possible to grade the literature for the outcome compliance in children with obstructive sleep apnea syndrome.
- Quality of life
Because of a lack of data, it was not possible to grade the literature for the outcome quality of life in children with obstructive sleep apnea syndrome.
PICO 3: Myofunctional therapy versus no treatment
- Apneas (or hypopneas)
The level of evidence regarding the outcome apneas (or hypopneas) was derived from a cohort study and therefore started low. The level of evidence was downgraded by one level because of a lack of information regarding adjustments for confounding (risk of bias, -1) and the small number of included patients in the study (imprecision, -2). The level of evidence was considered as very low.
- Complications (related to the treatment)
Because of a lack of data, it was not possible to grade the literature for the outcome complications (related to the treatment) in children with obstructive sleep apnea syndrome.
- Compliance
Because of a lack of data, it was not possible to grade the literature for the outcome compliance in children with obstructive sleep apnea syndrome.
- Quality of life
The level of evidence regarding the outcome quality of life was derived from a cohort study and therefore started low. The level of evidence was downgraded by one level because of a lack of information regarding adjustments for confounding (risk of bias, -1) and the small number of included patients in the study (imprecision, -2). The level of evidence was considered as very low.
Zoeken en selecteren
PICO 1: Mandibular repositioning devices versus no treatment
A systematic review of the literature was performed to answer the following question: What are the (un)beneficial effects of treatment with a mandibular repositioning device (MRA) compared to no intervention in children with obstructive sleep apnea syndrome (OSA)?
P: Children (aged between zero and eighteen years of age) with obstructive sleep apnea syndrome.
I: Mandibular repositioning devices (MRA).
C: No treatment.
O: Apnea hypopnea index (AHI), complications (related to the treatment), quality of life, compliance.
PICO 2: Rapid Maxillary Expansion versus no treatment
A systematic review of the literature was performed to answer the following question: What are the (un)beneficial effects of treatment with (surgically assisted) rapid maxillary expansion (RME or SARME) compared to no intervention in children with obstructive sleep apnea syndrome?
P: Children (aged between zero and eighteen years of age) with obstructive sleep apnea syndrome.
I: Rapid Maxillary Expansion (RME)
C: No treatment.
O: Apnea hypopnea index (AHI)*, complications (related to the treatment), quality of life, compliance.
PICO 3: Myofunctional therapy versus no treatment
A systematic review of the literature was performed to answer the following question: What are the (un)beneficial effects of treatment with myofunctional therapy (MFT) compared to no intervention in children with obstructive sleep apnea syndrome?
P: Children (aged between zero and eighteen years of age) with obstructive sleep apnea syndrome.
I: Myofunctional therapy (MFT).
C: No treatment.
O: Apnea Hypopnea Index (AHI)*, complications (related to the treatment), quality of life (OSA-18)**, compliance.
* The AHI is the number of apneas or hypopneas recorded during the study per hour of sleep. It is generally expressed as the number of events per hour.
**The OSA-18 quality of life questionnaire consists of 18 items. The items are grouped into five domains (sleep disturbance, physical suffering, emotional distress, daytime problems, and caregiver concerns). Each item was graded on a seven-point scale ranging from one (none of the time) to seven (all of the time) to evaluate the severity of the problem.
Relevant outcome measures
The guideline development group considered the Apnea Hypopnea Index (AHI) as a critical outcome for decision making; and complications (related to the treatment), quality of life, compliance as important outcomes for decision making.
The working group defined a threshold of 10% for continuous outcomes and a relative risk (RR) for dichotomous outcomes of < 0.80 and > 1.25 as a minimal clinically (patient) important difference.
Search and select (Methods)
The databases Medline (via OVID) and Embase (via Embase.com) were searched with relevant search terms until the 9th of December 2021. The detailed search strategy is depicted under the tab Methods. The systematic literature search resulted in 452 hits. Studies were selected based on the following criteria: literature on the effects of orthodontic interventions (such as MRA, RME, and MFT) in children with OSA. Twenty-four studies were initially selected based on title and abstract screening. After reading the full text, twenty-one studies were excluded (see the table with reasons for exclusion under the tab Methods), and three studies were included.
Results
Three studies (one randomized controlled trial, one randomized crossover trial and one cohort study) were included in the analysis of the literature. Important study characteristics and results are summarized in the evidence tables. The assessment of the risk of bias is summarized in the risk of bias tables.
Referenties
- By the Working Group on Writing a European Guideline on Robin Sequence. European Guideline Robin Sequence An Initiative From the European Reference Network for Rare Craniofacial Anomalies and Ear, Nose and Throat Disorders (ERN-CRANIO). J Craniofac Surg. 2024 Jan-Feb 01;35(1):279-361. doi: 10.1097/SCS.0000000000009701. Epub 2023 Oct 9. PMID: 37811988.
- Chuang LC, Hwang YJ, Lian YC, Hervy-Auboiron M, Pirelli P, Huang YS, Guilleminault C. Changes in craniofacial and airway morphology as well as quality of life after passive myofunctional therapy in children with obstructive sleep apnea: a comparative cohort study. Sleep Breath. 2019 Dec;23(4):1359-1369. doi: 10.1007/s11325-019-01929-w. Epub 2019 Sep 3. PMID: 31478126.
- Hoxha S, Kaya-Sezginer E, Bakar-Ates F, Köktürk O, Toygar-Memiko?lu U. Effect of semi-rapid maxillary expansion in children with obstructive sleep apnea syndrome: 5-month follow-up study. Sleep Breath. 2018 Dec;22(4):1053-1061. doi: 10.1007/s11325-018-1636-4. Epub 2018 Feb 17. PMID: 29453640.
- Idris G, Galland B, Robertson CJ, Gray A, Farella M. Mandibular advancement appliances for sleep-disordered breathing in children: A randomized crossover clinical trial. J Dent. 2018 Apr;71:9-17. doi: 10.1016/j.jdent.2018.01.006. Epub 2018 Jan 31. PMID: 29357293.
Evidence tabellen
|
Study reference |
Study characteristics |
Patient characteristics 2 |
Intervention (I) |
Comparison / control (C) 3 |
Follow-up |
Outcome measures and effect size 4 |
Comments |
|
Hoxha (2018) |
Type of study: RCT
Setting and country: Department of Orthodontics of Ankara University School of Dentistry.
Funding This study was supported by Ankara University Scientific Research Foundation with 13L3334002 project number. The sponsor had no role in the design or conduct of this research.
Conflicts of interest: The authors declare that they have no conflict of interest. |
Inclusion criteria:
Exclusion criteria:
N total at baseline: Intervention: N = 15 Control: N = 15
Important prognostic factors2: age ± SD: I: 12.27 (1.93) C: 11.46 (2.06)
Sex: I: 8 males and 7 females C: 8 males and 7 females
Groups comparable at baseline? Yes. |
Describe intervention (treatment/procedure/test):
A modified McNamara RME device was cemented with an expansion screw connecting right and left maxillary dental acrylic segments to each other with a Hyrax type maxi screw. The screw was turned twice a day for the first 7 days, then once a day until the palatal cusp of the upper molar came into contact with the buccal cusp of the lower molar.
|
Describe control (treatment/procedure/test):
No treatment. |
Length of follow-up: 5 months.
Loss-to-follow-up: None.
|
Outcome measure: AHI, mean (SD)
I: 1.79 (1.05) (N=15) C: 1.80 (1.08) (N=15) |
Author’s conclusion: SRME treatment can be considered as a useful approach in children with OSA. A further investigation of OSA- related biomarkers and their relationship with sleep and orthodontic parameters is needed for providing easier and reliable modulatory strategies in the treatment of OSA. |
|
Chuang (2019) |
Type of study: Cohort study.
Setting and country: Not stated.
Funding This study was supported by the Chang Gung Memorial Hospital (CMRPG3G1951 and CMRPG3H1591; Grant Recipient: Li- Chuan Chuang). The data of the study were first presented at the 5th International Pediatric Sleep Association Congress, Paris, April, 2018.
Conflicts of interest: None declared. |
Inclusion criteria:
Exclusion criteria:
N total at baseline: Intervention: N = 40 Control: N = 17
Important prognostic factors2: age ± SD: I: 7.95 (3.27) C: 7.65 (2.70)
Sex: I: 31/40 (77.5%) M C: 13/17 (76.5%) M
Groups comparable at baseline? Yes. |
Describe intervention (treatment/procedure/test):
The appliance is a one-piece, custom-made adjustable oral device for advancing the mandible. A bead is mounted on the lower end of the frame for the tip of the tongue to roll, which in turn places the tongue in a forward position so as to open the airway. The amount of mandibular advancement from wearing the device is 50% of the maximum mandibular advancement.
|
Describe control (treatment/procedure/test):
No treatment. |
Length of follow-up: One year.
Loss-to-follow-up: None. |
Outcome measure: AHI, mean (SD)
I: 2.16 (1.80) (N=40) C: 3.95 (3.74) (N=17) |
Author’s conclusion:
Preliminary evidence is substantiated for the benefits of 1-year PMFT using an oral device with a built-in tongue bead, including improvements in nasal breathing during sleep, mandible linear growth (Co-Gn and N-Me), airway morphology (OPha-Ophp), and patients’ quality of life. |
|
Idris (2018) |
Type of study: Randomized controlled trial.
Setting and country:
Funding
Conflicts of interest: None declared. |
Inclusion criteria:
Exclusion criteria:
N total at baseline: Intervention: N = 7 Control: N = 9
Important prognostic factors2: age ± SD: Overall: 9.8 (1.4) years
Sex: Overall: 13 males and 3 females.
Groups comparable at baseline? Unclear. |
Describe intervention (treatment/procedure/test):
An active appliance overnight for three weeks. The Clark’s Twin-block was chosen as the active intervention. The Twin-Block consisted of two removable upper and lower acrylic plates, each with matching surfaces, which encourage the lower jaw to posture forward as the upper and lower teeth come together.
|
Describe control (treatment/procedure/test):
The SHAM MAS group wore a SHAM MAS splint, which consisted of two upper and lower acrylic plates, resembling the design of the active MAS, but without any component to protrude the mandible. |
Length of follow-up: Three weeks
Loss-to-follow-up: N = 1 intervention group. |
Outcome measure: AHI, mean (SD) (e/h) I: 1.9 (2.1) C: 3.7 (4.7)
Outcome measure: Quality of life (OSA-18), mean (SD) I: 35.7 (15.2) C: 41.8 (14.4) |
Author’s conclusion: Wearing an Active MAS overnight, over a short period can be beneficial for SDB children, resulting in a clinically relevant reduction of supine AHI.
|
Quality assessment
|
Study reference
(first author, publication year) |
Was the allocation sequence adequately generated?
Definitely yes Probably yes Probably no Definitely no |
Was the allocation adequately concealed?
Definitely yes Probably yes Probably no Definitely no |
Blinding: Was knowledge of the allocated interventions adequately prevented?
Were patients blinded?
Were healthcare providers blinded?
Were data collectors blinded?
Were outcome assessors blinded?
Were data analysts blinded? Definitely yes Probably yes Probably no Definitely no |
Was loss to follow-up (missing outcome data) infrequent?
Definitely yes Probably yes Probably no Definitely no |
Are reports of the study free of selective outcome reporting?
Definitely yes Probably yes Probably no Definitely no |
Was the study apparently free of other problems that could put it at a risk of bias?
Definitely yes Probably yes Probably no Definitely no |
Overall risk of bias If applicable/necessary, per outcome measure
LOW Some concerns HIGH |
|
Hoxha (2018) |
Probably yes.
Reason: “This population was divided into two groups randomly as control and SRME-treated group.” |
No information.
Reason: - |
Probably no
Reason: No information reported regarding blinding of patients and staff. |
Definitely no.
Reason: No lost to follow-up reported. |
Probably yes
Reason: All predefined outcomes were reported. |
Probably yes.
Reason: No bias reported. |
Some concerns: no information regarding allocation concealment and patients were not blinded. |
|
Idris (2018) |
Definitely yes
Reason: “Participants enrolled in the trial were randomly assigned to one of two sequences involving either the Active MAS treatment being delivered first followed by the Sham MAS, or the opposite order.” |
Definitely yes
Reason: “Randomization was performed using computer-generated blocks of size 4 for the two treatments. Allocation was concealed using opaque envelopes, which were only disclosed immediately after enrolment by a member of the research team (MF).” |
Definitely yes
Reason: “Participants were not made aware of whether the appliance they received was the Active or the Sham appliance.” |
Probably yes
Reason: Only one lost to follow-up in the intervention group versus no lost to follow-up in the control group. |
Probably yes
Reason: All predefined outcomes were reported. |
Probably yes.
Reason: No bias reported. |
Low |
|
Author, year |
Selection of participants
Was selection of exposed and non-exposed cohorts drawn from the same population?
|
Exposure
Can we be confident in the assessment of exposure?
|
Outcome of interest
Can we be confident that the outcome of interest was not present at start of study?
|
Confounding-assessment
Can we be confident in the assessment of confounding factors? |
Confounding-analysis
Did the study match exposed and unexposed for all variables that are associated with the outcome of interest or did the statistical analysis adjust for these confounding variables? |
Assessment of outcome
Can we be confident in the assessment of outcome?
|
Follow up
Was the follow up of cohorts adequate? In particular, was outcome data complete or imputed?
|
Co-interventions
Were co-interventions similar between groups?
|
Overall risk of bias |
|
Definitely yes, probably yes, probably no, definitely no |
Definitely yes, probably yes, probably no, definitely no |
Definitely yes, probably yes, probably no, definitely no |
Definitely yes, probably yes, probably no, definitely no |
Definitely yes, probably yes, probably no, definitely no |
Definitely yes, probably yes, probably no, definitely no |
Definitely yes, probably yes, probably no, definitely no |
Definitely yes, probably yes, probably no, definitely no |
|
|
|
Chuang (2019) |
Probably yes
Reason: Children suspected of pediatric OSA and those with a con- firmed diagnosis based on nocturnal polysomnography ac- cording to the International Classification of Sleep Disorders Third Edition were recruited for the study, ranging in age from 4 to 14 years. The final diagnosis was based on children’s complaints/clinical symptoms as well as the results of PSG conducted at the Sleep Center of the Chang Gung Memorial Hospital. |
No information
Reason: - |
Probably yes
Reason: The exclusion criteria were as follows: epilepsy, head injury, severe develop- mental delay and mental retardation, autism, schizophrenia, severe depression, craniofacial abnormality, severe cardiac or medical disease, or inability to cooperate for the measurement of PSG. Patients with severe hypertrophic tonsil or adenoid tissues were also excluded. |
No information.
Reason: - |
No information
Reason: - |
Probably yes.
Reason: No missing data reported. |
Probably no
Reason: Follow up was quite short. |
No information.
Reason: - |
Some concerns |
Table of excluded studies
|
Author and year |
Reason for exclusion |
|
Al-Jewair (2016) |
Studies in this SR are already included. |
|
Bahammam (2020) |
Studies in this SR did not match the PICO of this guideline. |
|
Bandyopadhyay (2020) |
Studies that met the inclusion criteria of this guideline were already included. |
|
Bariani (2021) |
Does not match the PICO of this guideline. |
|
Camacho (2015) |
Wrong study population. |
|
Camacho (2017) |
Studies in this SR did not match the PICO of this guideline. |
|
Caprioglio (2014) |
SR includes non-comparative studies and studies that did not match the PICO of this guideline. |
|
Carvalho (2016) |
The included study in this SR did not match the PICO of this guideline. |
|
Huang (2019) |
Wrong comparison of interventions. |
|
Huang (2019) |
Wrong comparison of interventions. |
|
Hyunh (2016) |
Studies in this SR did not match the PICO of this guideline. |
|
Machado Junior (2016) |
Studies in this SR did not match the PICO of this guideline. |
|
Nazarali (2015) |
Studies in this SR did not match the PICO of this guideline. |
|
Niu (2020) |
Wrong study population. |
|
Nunes (2019) |
Wrong outcomes. |
|
Rueda (2020) |
Wrong study population. |
|
Taddei (2015) |
Wrong study population. |
|
Templier (2020) |
Studies in this SR did not match the PICO of this guideline. |
|
Vale (2017) |
SR includes non-comparative studies without a control group. |
|
Villa (2017) |
Wrong outcomes. |
|
Yanyan (2019) |
SR includes non-comparative studies and studies that did not match the PICO of this guideline. |
Verantwoording
Autorisatiedatum en geldigheid
Laatst beoordeeld : 16-04-2024
Laatst geautoriseerd : 16-04-2024
Geplande herbeoordeling : 16-04-2029
Algemene gegevens
De ontwikkeling/herziening van deze richtlijnmodule werd ondersteund door het Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten (www.demedischspecialist.nl/kennisinstituut) en werd gefinancierd uit de Kwaliteitsgelden Medisch Specialisten (SKMS). De financier heeft geen enkele invloed gehad op de inhoud van de richtlijnmodule.
Samenstelling werkgroep
Voor het ontwikkelen van de richtlijnmodule is in 2021 een multidisciplinaire werkgroep ingesteld, bestaande uit vertegenwoordigers van alle relevante specialismen (zie hiervoor de Samenstelling van de werkgroep) die betrokken zijn bij de zorg voor patiënten met pediatrisch OSA.
Werkgroep
- dr. B. (Bas) Pullens (voorzitter), NVKNO, kno-arts (Erasmus MC)
- dr. M.A.J. (Marjolein) van Looij, NVKNO, kno-arts (OLVG)
- drs. C.C.A.F.M. (Christianne) Veugen, NVKNO, AIOS kno (UMCG)
- F.H. (Frea) Kruisinga, NVK, algemeen kinderarts (Amsterdam UMC)
- E.M. (Esther) Dias, NVA, anesthesioloog (Máxima Medisch Centrum)
- dr. J.W. (Jitske) Nolte, NVMKA, MKA-chirurg (Amsterdam UMC)
- E.C. (Esen) Doganer, Stichting Kind en Ziekenhuis, patiëntvertegenwoordiger, tijdelijk vervangen door:
- Anne Swinkels, Stichting Kind en Ziekenhuis (maart 2023 – augustus 2023)
- Marjolein Jager, Stichting Kind en Ziekenhuis (vanaf september 2023)
- T. (Tanja) Mast, Apneuvereniging, patiëntvertegenwoordiger
Klankbordgroep
- drs. W.J.D.M. (Wilma) van Beers, NVvO, orthodontist (tot mei 2023)
- drs. P.C.M. (Petra) Zuurbier, NVvO, orthodontist (vanaf mei 2023)
Met dank aan
- Prof. dr. K.F.M. (Koen) Joosten, kinderarts-intensivist (Erasmus MC)
Met ondersteuning van
- dr. A. (Anja) van der Hout, adviseur Kennisinstituut (vanaf september 2022)
- drs. E.R.L. (Evie) Verweg, junior adviseur Kennisinstituut (vanaf november 2022)
- dr. I. (Iris) Duif, adviseur Kennisinstituut (tot september 2022)
Belangenverklaringen
De Code ter voorkoming van oneigenlijke beïnvloeding door belangenverstrengeling is gevolgd. Alle werkgroepleden hebben schriftelijk verklaard of zij in de laatste drie jaar directe financiële belangen (betrekking bij een commercieel bedrijf, persoonlijke financiële belangen, onderzoeksfinanciering) of indirecte belangen (persoonlijke relaties, reputatiemanagement) hebben gehad. Gedurende de ontwikkeling of herziening van een module worden wijzigingen in belangen aan de voorzitter doorgegeven. De belangenverklaring wordt opnieuw bevestigd tijdens de commentaarfase.
Een overzicht van de belangen van werkgroepleden en het oordeel over het omgaan met eventuele belangen vindt u in onderstaande tabel. De ondertekende belangenverklaringen zijn op te vragen bij het secretariaat van het Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten.
|
Werkgroeplid |
Functie |
Nevenfuncties |
Gemelde belangen |
Ondernomen actie |
|
Pullens |
KNO arts Erasmus MC |
Voorzitter werkgroep landelijke kwaliteitsregistratie Amandeloperaties (die zal een landelijke registratie over amandeloperaties opzetten). Daarnaast voorzitter van de “educational committee” van de Europese kinderKNO vereniging ESPO |
Presentatie tegen vergoeding (sprekersfee) bij Smith & Nephew over coblatie-operaties bij amandelen |
Exclusie bij beslissingen over module aangaande coblatie-operaties bij amandelen. |
|
Veugen |
AIOS Keel-, Neus-, en Oorheelkunde UMCG |
- PhD kandidaat KNO St. Antonius Ziekenhuis/UMCU (onbetaald) - Lid Kerngroep slaapgeneeskunde van de KNO-vereniging |
Promotieonderzoek op het gebied van OSA bij volwassenen, deels gefinancierd door de industrie. Dit gaat echter om OSA bij volwassenen, derhalve hebben zij geen belang in de adviezen die voortvloeien uit de richtlijn pediatrisch OSA. |
Geen restricties |
|
Van Looij |
KNO-arts, somnoloog OLVG |
- Voorzitter Commissie Kwaliteit en Accreditatie SVNL (onbetaald) - Lid richtlijncommissie ESRS - Lid Bestuur SVNL, a.i. voorzitter (onbetaald) - Lid Commissie PrevENT, KNO-vereniging (onbetaald, vacatiegelden) - Adviserend arts voor DEKRA Certification B.V. (incidenteel) - Lid klankbordgroep van de themagroep slaapgeneeskunde van de KNO-vereniging. - Plaatsvervangend opleider van de AIOS en HAIO’s |
Geen |
Geen restricties. Niet de verwachting dat DEKRA Certification B.V. belang heeft bij product. |
|
Dias |
Anesthesioloog Máxima Medisch Centrum |
Geen |
- Sprekersfee (Johnson en Johnson) voor praatjes die niet relateren aan OSA bij kinderen - Principal investigator van Multi-Centre Clinical Trial (PREPARATION) - Wil een onderzoek opzetten naar post-operatief beloop van kinderen met obesitas en bariatrische chirurgie. |
Geen restricties |
|
Nolte |
MKA-chirurg Amsterdam UMC en Schisisteam Amsterdam |
Bestuur Nederlandse Vereniging voor Schisis en Craniofaciale Afwijkingen (NVSCA, penningmeester, onbetaald) |
Geen |
Geen restricties |
|
Kruisinga |
Algemeen kinderarts |
Geen |
Wetenschappelijk onderzoek OSA bij kinderen waaronder: diagnostische instrumenten |
Geen restricties |
|
Mast |
Medewerker ApneuVereniging t.a.v. apneu bij kinderen en t.a.v. de Löwenstein |
- Afdelingssecretaresse Thoraxcentrum Enschede (betaald) - Secretaresse hartrevalidatie bij het Thoraxcentrum |
Geen |
Geen restricties |
|
Doganer |
Junior projectmanager/ beleidsmedewerker Stichting Kind en Ziekenhuis |
Geen |
Geen |
Geen restricties |
|
Swinkels |
Junior projectmanager/ beleidsmedewerker Stichting Kind en Ziekenhuis |
Geen |
Geen |
Geen restricties |
|
Jager |
Junior beleids- en projectmedewerker Stichting Kind en Ziekenhuis |
Begeleider C bij Sherpa, betaald (3 contracturen). |
Geen |
Geen restricties |
|
Zuurbier |
- Orthodontist, deels eigenaar praktijk orthodontisten Heemstede -Orthodontist, staflid afdeling orthodontie, ACTA |
Lid wetenschappelijke commissie van de NVTS |
Geen |
Geen restricties |
|
Van Beers |
Recent met pensioen, voorheen praktijkhouder orthodontisten praktijk |
- Vice voorzitter College Tandheelkundig Specialisten - Lid VICO, visitatiecommissie orthodontisten - Lid Consilium orthodontiae - Lid LOP - Lid verantwoordingsorgaan tandarts pensioenfonds (betaald), - Zelfstandig gevestigd mediator - Ombudspersoon voor Volt Europa - Waarnemer zzp (betaald) |
Geen |
Geen restricties |
Inbreng patiëntenperspectief
Er werd aandacht besteed aan het patiëntenperspectief door inbreng van De Apneu Vereniging en Stichting Kind en Ziekenhuis in de knelpuntenanalyse en afgevaardigden van De Apneu Vereniging en Stichting Kind en Ziekenhuis in de werkgroep. De verkregen input is meegenomen bij het opstellen van de uitgangsvragen, de keuze voor de uitkomstmaten en bij het opstellen van de overwegingen. De conceptrichtlijn is tevens voor commentaar voorgelegd aan Stichting Kind en Ziekenhuis en de Apneuvereniging en de eventueel aangeleverde commentaren zijn bekeken en verwerkt.
Kwalitatieve raming van mogelijke financiële gevolgen in het kader van de Wkkgz
Bij de richtlijn is conform de Wet kwaliteit, klachten en geschillen zorg (Wkkgz) een kwalitatieve raming uitgevoerd of de aanbevelingen mogelijk leiden tot substantiële financiële gevolgen. Bij het uitvoeren van deze beoordeling zijn richtlijnmodules op verschillende domeinen getoetst (zie het stroomschema op de Richtlijnendatabase).
Uit de kwalitatieve raming blijkt dat er waarschijnlijk geen substantiële financiële gevolgen zijn, zie onderstaande tabel.
|
Module |
Uitkomst raming |
Toelichting |
|
Module Orthodontie |
geen financiële gevolgen |
Hoewel uit de toetsing volgt dat de aanbeveling(en) breed toepasbaar zijn (> 40.000 patiënten), volgt ook uit de toetsing dat het geen nieuwe manier van zorgverlening of andere organisatie van zorgverlening betreft, het geen toename in het aantal in te zetten voltijdsequivalenten aan zorgverleners betreft en het geen wijziging in het opleidingsniveau van zorgpersoneel betreft. Er worden daarom geen substantiële financiële gevolgen verwacht. |
Werkwijze
AGREE
Deze richtlijnmodule is opgesteld conform de eisen vermeld in het rapport Medisch Specialistische Richtlijnen 2.0 van de adviescommissie Richtlijnen van de Raad Kwaliteit. Dit rapport is gebaseerd op het AGREE II instrument (Appraisal of Guidelines for Research & Evaluation II; Brouwers, 2010).
Knelpuntenanalyse en uitgangsvragen
Tijdens de voorbereidende fase inventariseerde de werkgroep de knelpunten in de zorg voor patiënten met pediatrisch OSA. De werkgroep beoordeelde de aanbeveling(en) uit de eerdere richtlijnmodule (NVKNO, 2013) op noodzaak tot revisie. Tevens zijn er knelpunten aangedragen door De Apneu Vereniging en Stichting Kind en Ziekenhuis. Een verslag hiervan is opgenomen onder aanverwante producten.
Uitkomstmaten
Na het opstellen van de zoekvraag behorende bij de uitgangsvraag inventariseerde de werkgroep welke uitkomstmaten voor de patiënt relevant zijn, waarbij zowel naar gewenste als ongewenste effecten werd gekeken. Hierbij werd een maximum van acht uitkomstmaten gehanteerd. De werkgroep waardeerde deze uitkomstmaten volgens hun relatieve belang bij de besluitvorming rondom aanbevelingen, als cruciaal (kritiek voor de besluitvorming), belangrijk (maar niet cruciaal) en onbelangrijk. Tevens definieerde de werkgroep tenminste voor de cruciale uitkomstmaten welke verschillen zij klinisch (patiënt) relevant vonden.
Methode literatuursamenvatting
Een uitgebreide beschrijving van de strategie voor zoeken en selecteren van literatuur is te vinden onder ‘Zoeken en selecteren’ onder Onderbouwing. Indien mogelijk werd de data uit verschillende studies gepoold in een random-effects model. Review Manager 5.4 werd gebruikt voor de statistische analyses. De beoordeling van de kracht van het wetenschappelijke bewijs wordt hieronder toegelicht.
Beoordelen van de kracht van het wetenschappelijke bewijs
De kracht van het wetenschappelijke bewijs werd bepaald volgens de GRADE-methode. GRADE staat voor ‘Grading Recommendations Assessment, Development and Evaluation’ (zie https://www.gradeworkinggroup.org). De basisprincipes van de GRADE-methodiek zijn: het benoemen en prioriteren van de klinisch (patiënt) relevante uitkomstmaten, een systematische review per uitkomstmaat, en een beoordeling van de bewijskracht per uitkomstmaat op basis van de acht GRADE-domeinen (domeinen voor downgraden: risk of bias, inconsistentie, indirectheid, imprecisie, en publicatiebias; domeinen voor upgraden: dosis-effect relatie, groot effect, en residuele plausibele confounding).
GRADE onderscheidt vier gradaties voor de kwaliteit van het wetenschappelijk bewijs: hoog, redelijk, laag en zeer laag. Deze gradaties verwijzen naar de mate van zekerheid die er bestaat over de literatuurconclusie, in het bijzonder de mate van zekerheid dat de literatuurconclusie de aanbeveling adequaat ondersteunt (Schünemann, 2013; Hultcrantz, 2017).
|
GRADE |
Definitie |
|
Hoog |
|
|
Redelijk |
|
|
Laag |
|
|
Zeer laag |
|
Bij het beoordelen (graderen) van de kracht van het wetenschappelijk bewijs in richtlijnen volgens de GRADE-methodiek spelen grenzen voor klinische besluitvorming een belangrijke rol (Hultcrantz, 2017). Dit zijn de grenzen die bij overschrijding aanleiding zouden geven tot een aanpassing van de aanbeveling. Om de grenzen voor klinische besluitvorming te bepalen moeten alle relevante uitkomstmaten en overwegingen worden meegewogen. De grenzen voor klinische besluitvorming zijn daarmee niet één op één vergelijkbaar met het minimaal klinisch relevant verschil (Minimal Clinically Important Difference, MCID). Met name in situaties waarin een interventie geen belangrijke nadelen heeft en de kosten relatief laag zijn, kan de grens voor klinische besluitvorming met betrekking tot de effectiviteit van de interventie bij een lagere waarde (dichter bij het nuleffect) liggen dan de MCID (Hultcrantz, 2017).
Overwegingen (van bewijs naar aanbeveling)
Om te komen tot een aanbeveling zijn naast (de kwaliteit van) het wetenschappelijke bewijs ook andere aspecten belangrijk en worden meegewogen, zoals aanvullende argumenten uit bijvoorbeeld de biomechanica of fysiologie, waarden en voorkeuren van patiënten, kosten (middelenbeslag), aanvaardbaarheid, haalbaarheid en implementatie. Deze aspecten zijn systematisch vermeld en beoordeeld (gewogen) onder het kopje ‘Overwegingen’ en kunnen (mede) gebaseerd zijn op expert opinion. Hierbij is gebruik gemaakt van een gestructureerd format gebaseerd op het evidence-to-decision framework van de internationale GRADE Working Group (Alonso-Coello, 2016a; Alonso-Coello 2016b). Dit evidence-to-decision framework is een integraal onderdeel van de GRADE methodiek.
Formuleren van aanbevelingen
De aanbevelingen geven antwoord op de uitgangsvraag en zijn gebaseerd op het beschikbare wetenschappelijke bewijs en de belangrijkste overwegingen, en een weging van de gunstige en ongunstige effecten van de relevante interventies. De kracht van het wetenschappelijk bewijs en het gewicht dat door de werkgroep wordt toegekend aan de overwegingen, bepalen samen de sterkte van de aanbeveling. Conform de GRADE-methodiek sluit een lage bewijskracht van conclusies in de systematische literatuuranalyse een sterke aanbeveling niet a priori uit, en zijn bij een hoge bewijskracht ook zwakke aanbevelingen mogelijk (Agoritsas, 2017; Neumann, 2016). De sterkte van de aanbeveling wordt altijd bepaald door weging van alle relevante argumenten tezamen. De werkgroep heeft bij elke aanbeveling opgenomen hoe zij tot de richting en sterkte van de aanbeveling zijn gekomen.
In de GRADE-methodiek wordt onderscheid gemaakt tussen sterke en zwakke (of conditionele) aanbevelingen. De sterkte van een aanbeveling verwijst naar de mate van zekerheid dat de voordelen van de interventie opwegen tegen de nadelen (of vice versa), gezien over het hele spectrum van patiënten waarvoor de aanbeveling is bedoeld. De sterkte van een aanbeveling heeft duidelijke implicaties voor patiënten, behandelaars en beleidsmakers (zie onderstaande tabel). Een aanbeveling is geen dictaat, zelfs een sterke aanbeveling gebaseerd op bewijs van hoge kwaliteit (GRADE gradering HOOG) zal niet altijd van toepassing zijn, onder alle mogelijke omstandigheden en voor elke individuele patiënt.
|
Implicaties van sterke en zwakke aanbevelingen voor verschillende richtlijngebruikers |
||
|
|
||
|
|
Sterke aanbeveling |
Zwakke (conditionele) aanbeveling |
|
Voor patiënten |
De meeste patiënten zouden de aanbevolen interventie of aanpak kiezen en slechts een klein aantal niet. |
Een aanzienlijk deel van de patiënten zouden de aanbevolen interventie of aanpak kiezen, maar veel patiënten ook niet. |
|
Voor behandelaars |
De meeste patiënten zouden de aanbevolen interventie of aanpak moeten ontvangen. |
Er zijn meerdere geschikte interventies of aanpakken. De patiënt moet worden ondersteund bij de keuze voor de interventie of aanpak die het beste aansluit bij zijn of haar waarden en voorkeuren. |
|
Voor beleidsmakers |
De aanbevolen interventie of aanpak kan worden gezien als standaardbeleid. |
Beleidsbepaling vereist uitvoerige discussie met betrokkenheid van veel stakeholders. Er is een grotere kans op lokale beleidsverschillen. |
Organisatie van zorg
In de knelpuntenanalyse en bij de ontwikkeling van de richtlijnmodule is expliciet aandacht geweest voor de organisatie van zorg: alle aspecten die randvoorwaardelijk zijn voor het verlenen van zorg (zoals coördinatie, communicatie, (financiële) middelen, mankracht en infrastructuur). Randvoorwaarden die relevant zijn voor het beantwoorden van deze specifieke uitgangsvraag zijn genoemd bij de overwegingen. Meer algemene, overkoepelende, of bijkomende aspecten van de organisatie van zorg worden behandeld in de module Organisatie van zorg.
Commentaar- en autorisatiefase
De conceptrichtlijnmodule werd aan de betrokken (wetenschappelijke) verenigingen en (patiënt) organisaties voorgelegd ter commentaar. De commentaren werden verzameld en besproken met de werkgroep. Naar aanleiding van de commentaren werd de conceptrichtlijnmodule aangepast en definitief vastgesteld door de werkgroep. De definitieve richtlijnmodule werd aan de NVKNO, NVA, NVK en Apneuvereniging voorgelegd voor autorisatie en door hen geautoriseerd dan wel geaccordeerd.
Literatuur
Agoritsas T, Merglen A, Heen AF, Kristiansen A, Neumann I, Brito JP, Brignardello-Petersen R, Alexander PE, Rind DM, Vandvik PO, Guyatt GH. UpToDate adherence to GRADE criteria for strong recommendations: an analytical survey. BMJ Open. 2017 Nov 16;7(11):e018593. doi: 10.1136/bmjopen-2017-018593. PubMed PMID: 29150475; PubMed Central PMCID: PMC5701989.
Alonso-Coello P, Schünemann HJ, Moberg J, Brignardello-Petersen R, Akl EA, Davoli M, Treweek S, Mustafa RA, Rada G, Rosenbaum S, Morelli A, Guyatt GH, Oxman AD; GRADE Working Group. GRADE Evidence to Decision (EtD) frameworks: a systematic and transparent approach to making well informed healthcare choices. 1: Introduction. BMJ. 2016 Jun 28;353:i2016. doi: 10.1136/bmj.i2016. PubMed PMID: 27353417.
Alonso-Coello P, Oxman AD, Moberg J, Brignardello-Petersen R, Akl EA, Davoli M, Treweek S, Mustafa RA, Vandvik PO, Meerpohl J, Guyatt GH, Schünemann HJ; GRADE Working Group. GRADE Evidence to Decision (EtD) frameworks: a systematic and transparent approach to making well informed healthcare choices. 2: Clinical practice guidelines. BMJ. 2016 Jun 30;353:i2089. doi: 10.1136/bmj.i2089. PubMed PMID: 27365494.
Brouwers MC, Kho ME, Browman GP, Burgers JS, Cluzeau F, Feder G, Fervers B, Graham ID, Grimshaw J, Hanna SE, Littlejohns P, Makarski J, Zitzelsberger L; AGREE Next Steps Consortium. AGREE II: advancing guideline development, reporting and evaluation in health care. CMAJ. 2010 Dec 14;182(18):E839-42. doi: 10.1503/cmaj.090449. Epub 2010 Jul 5. Review. PubMed PMID: 20603348; PubMed Central PMCID: PMC3001530.
Hultcrantz M, Rind D, Akl EA, Treweek S, Mustafa RA, Iorio A, Alper BS, Meerpohl JJ, Murad MH, Ansari MT, Katikireddi SV, Östlund P, Tranæus S, Christensen R, Gartlehner G, Brozek J, Izcovich A, Schünemann H, Guyatt G. The GRADE Working Group clarifies the construct of certainty of evidence. J Clin Epidemiol. 2017 Jul;87:4-13. doi: 10.1016/j.jclinepi.2017.05.006. Epub 2017 May 18. PubMed PMID: 28529184; PubMed Central PMCID: PMC6542664.
Medisch Specialistische Richtlijnen 2.0 (2012). Adviescommissie Richtlijnen van de Raad Kwalitieit. http://richtlijnendatabase.nl/over_deze_site/over_richtlijnontwikkeling.html
Neumann I, Santesso N, Akl EA, Rind DM, Vandvik PO, Alonso-Coello P, Agoritsas T, Mustafa RA, Alexander PE, Schünemann H, Guyatt GH. A guide for health professionals to interpret and use recommendations in guidelines developed with the GRADE approach. J Clin Epidemiol. 2016 Apr;72:45-55. doi: 10.1016/j.jclinepi.2015.11.017. Epub 2016 Jan 6. Review. PubMed PMID: 26772609.
Schünemann H, Brożek J, Guyatt G, et al. GRADE handbook for grading quality of evidence and strength of recommendations. Updated October 2013. The GRADE Working Group, 2013. Available from http://gdt.guidelinedevelopment.org/central_prod/_design/client/handbook/handbook.html.
Zoekverantwoording
Zoekacties zijn opvraagbaar. Neem hiervoor contact op met de Richtlijnendatabase.