Diagnostiek door vragenlijsten en korte filmopnames bij kinderen met OSA
Uitgangsvraag
Wat is de waarde van diagnostische vragenlijsten of korte filmopnames vergeleken met anamnese en lichamelijk onderzoek bij de diagnostiek van OSA bij kinderen?
Aanbeveling
Gebruik geen vragenlijsten en smartphone opnames om pediatrisch OSA bij kinderen uit te sluiten teneinde overbehandeling tegen te gaan, vanwege de lage specificiteit.
Overweeg de PSQ in te zetten als vragenlijst om met meer zekerheid (matig) pediatrisch OSA te diagnosticeren en het effect op behandeling te evalueren.
Overweeg door ouders opgenomen smartphone opnames van hun snurkende kind in te zetten om met meer zekerheid (matig) pediatrisch OSA te diagnosticeren en het effect op behandeling te evalueren. Overweeg hierbij om de Monash kwalificatie te gebruiken.
Doe altijd een PSG wanneer er ook verdenking is op andere slaapstoornissen en/of bij kinderen met ernstige comorbiditeiten, of wanneer objectivering van OSA ernst en risicostratificatie en/of effect van OSA behandeling nodig is.
Overwegingen
Voor- en nadelen van de interventie en de kwaliteit van het bewijs
Er is een literatuuronderzoek uitgevoerd naar de diagnostische accuratesse van diagnostische vragenlijsten en smartphone video’s bij het diagnosticeren van OSA aan de hand van de AHI in vergelijking met de referentiestandaard polysomnografie PSG. Drie systematische reviews en vier studies die vragenlijsten onderzocht hebben werden geïncludeerd. Twee systematische reviews en drie studies onderzochten de diagnostische vragenlijst PSQ (Incerti Parenti, 2021; Wu, 2020; Ferry, 2020; Solis, 2022; Umano, 2022). Twee systematische reviews onderzochten de diagnostische vragenlijst OSA-18 (Incerti Parenti, 2021; Wu, 2020). Eén systematische review onderzocht de diagnostische vragenlijsten OSA Score en Severity Score (Patel, 2020) en één studie onderzocht de diagnostische vragenlijst SCR (Mylona, 2022). Uit de resultaten blijkt dat er in de literatuur conflicterende resultaten bestaan met betrekking tot de diagnostische accuratesse van diagnostische vragenlijsten voor het diagnosticeren van OSA bij kinderen.
Er werd één studie gevonden die korte smartphone opnames vergeleek met de uitslag van de PSG (Thomas, 2022). Er werden geen studies gevonden die diagnostische vragenlijsten of video’s gemaakt door ouders vergeleken met anamnese/lichamelijk onderzoek.
Er is voor de verschillende diagnostische vragenlijsten bij verschillende AHI-afkappunten (mild, matig en ernstige OSA) gekeken naar de sensitiviteit, specificiteit, positief voorspellende waarde en negatief voorspellende waarde. De werkgroep vindt een hoge specificiteit van de vragenlijsten/smartphone filmpjes het meest belangrijk in de huidige Nederlandse praktijkvoering (zie verder onder overwegingen).
Voor de diagnostische vragenlijst PSQ werd een redelijke sensitiviteit en lage specificiteit gevonden voor milde (AHI< 5) en matige (AHI 5-10) OSA. Voor ernstige OSA (AHI > 10) werd een redelijk tot hoge sensitiviteit gevonden en een lage specificiteit. De PSQ is dus redelijk geschikt om patiënten met OSA te diagnosticeren, maar niet geschikt om patiënten zonder OSA te identificeren. Bij patiënten met een hogere AHI is pediatrisch OSA iets makkelijker te diagnosticeren met de PSQ dan bij patiënten met een lagere AHI.
Voor de diagnostische vragenlijst OSA-18 werd een lage tot redelijke sensitiviteit gevonden, waarbij de sensitiviteit hoger was voor een hogere AHI-waarde. De OSA-18 is dus niet zo geschikt om OSA te diagnosticeren. Daarnaast werd er een lage specificiteit gevonden, wat betekent dat de OSA-18 dus ook niet geschikt is om patiënten zonder OSA te identificeren. Voor de diagnostische vragenlijst OSA Score werd een lage sensitiviteit en een redelijke specificiteit gevonden voor milde en matige OSA. De OSA Score is dus redelijk geschikt om patiënten zonder milde of matige OSA te identificeren, maar niet geschikt om patiënten met milde of matige OSA te diagnosticeren. Er werden geen studies naar de diagnostische accuratesse van de OSA Score voor ernstige OSA gevonden.
Voor de diagnostische vragenlijst Severity Score werd voor milde OSA een lage sensitiviteit en laag tot redelijke specificiteit gevonden. Voor matige OSA werd een lage tot redelijke sensitiviteit en een redelijke specificiteit gevonden. De Severity Score is dus niet geschikt om patiënten met milde of matige OSA te diagnosticeren, maar redelijk geschikt om patiënten zonder milde of matige OSA te identificeren. Er werden geen studies naar de diagnostische accuratesse van de Severity Score voor ernstige OSA gevonden. Voor de SCR (sleep clinical record) werd een hoge sensitiviteit en een lage specificiteit gevonden voor matige OSA. De SCR lijkt dus geschikt om matige OSA te diagnosticeren, maar niet geschikt om patiënten zonder matige OSA te identificeren. Er werden geen studies naar de diagnostische accuratesse van de SCR voor milde en ernstige OSA gevonden.
Voor kortdurende (1-2 minuten) smartphone video’s (afkappunt ≥3) werd een sensitiviteit en negatief voorspellende waarde van 100% gevonden voor het diagnosticeren van matig tot ernstige OSA. Er werd een lage specificiteit en positief voorspellende waarde gevonden. Kortdurende smartphone video’s zijn dus geschikt om matig tot ernstige OSA te diagnosticeren, maar deze zijn niet geschikt om patiënten zonder matig tot ernstige OSA te identificeren.
Overwegingen
In het literatuuronderzoek zijn vijf vragenlijsten onderzocht op diagnostische accuraatheid: de pediatric sleeping scale (PSQ) volgens Chervin (2007), de OSA-score volgens Brouillette (1984), de Severity Score volgens Spruyt (2012) (inclusief revisie volgens Kadmon (2013)), de OSA 18 vragenlijst volgens Franco (2000) en de Sleep Clinical Record volgens Villa (2013).
Belangrijke vraag bij het beoordelen van deze vragenlijsten is wat het doel van de vragenlijst moet zijn. Is dit om te voorkomen dat er geen kinderen met OSA gemist worden (hoge sensitiviteit), of om te voorkomen dat kinderen zonder OSA toch (chirurgisch) behandeld worden (hoge specificiteit)? In de huidige Nederlandse praktijk wordt de diagnose pediatrisch OSA gesteld op basis van anamnese en lichamelijk onderzoek in de spreekkamer, meestal door de KNO-arts. Kinderen zijn hier doorgaans naartoe verwezen door de huisarts en/of door de jeugdgezondheidszorg vanwege de klachten van obstructieve ademhaling in de slaap (snurken, stokkende ademhaling, moeheid overdag etc.). Deze poliklinische inschatting heeft een lage sensitiviteit en lage positief voorspellende waarde op het voorkomen van pediatrisch OSA als voor de diagnose pediatrisch OSA de PSG-waardes wordt gebruikt. De vraag is of gevalideerde vragenlijsten hier meer onderscheidend in kunnen zijn.
Bij verdenking op pediatrisch OSA in de spreekkamer zal, in afwezigheid van voorhanden meetinstrumenten, laagdrempelig worden overgegaan tot behandeling. Dit is zeer begrijpelijk: een onbehandeld pediatrisch OSA kan ernstige gevolgen hebben. Het risico bestaat dat er met deze huidige praktijk kinderen behandeld worden terwijl ze geen pediatrisch OSA hebben en dus eigenlijk geen behandeling nodig hebben. De werkgroep acht het dan ook het meest wenselijk dat er een vragenlijst komt met een hoge specificiteit; eentje die kinderen zonder pediatrisch OSA goed kan identificeren opdat zij niet onterecht chirurgisch behandeld worden. Helaas heeft geen enkele onderzochte vragenlijst een goede specificiteit voor de diagnose pediatrisch OSA. Dat betekent dat vragenlijsten geen verhelderende rol spelen in het voorkomen van onnodige behandeling van kinderen zonder pediatrisch OSA als daarvoor strikt naar de PSG-waardes wordt gekeken. Ook voor de door ouders opgenomen smartphone filmpjes geldt een lage specificiteit.
De twee vragenlijsten met de hoogste sensitiviteit voor het diagnosticeren van pediatrisch OSA zijn de PSQ en de SCR. Beide vragenlijsten worden ook in de meest recente pediartisch OSA richtlijn van de ERS (European Respiratory Society) genoemd als nuttige vragenlijsten om aanwezigheid van matig OSA waarschijnlijker te maken als PSG niet voorhanden is. (Kaditis, 2015). Beide vragenlijsten hebben de hoogste sensitiviteit voor het voorspellen van matig/ernstig OSA (AHI> 5). De SCR is echter nog weinig onderzocht in validatie studies.
De klinische waarde van deze instrumenten valt of staat bij de validiteit van de PSG-meting en in het bijzonder de AHI als de belangrijkste maat en methode om pediatrisch OSA te diagnosticeren. De waarde van de PSG en de AHI om de ernst van symptomen en effect van behandeling te voorspellen is twijfelachtig voor kinderen en volwassenen. Rosen (2015) toonde in de CHAT trial binnen een subpopulatie van 5 tot 9-jarigen met milde obstructieve klachten aan dat de score op de PSQ-vragenlijst een veel betere correlatie heeft met OSA gerelateerde neurocognitieve klachten, slaperigheid overdag en ziekte specifieke kwaliteit van leven dan de waardes die uit de PSG verkregen zijn. Hetzelfde geldt voor de correlatie met verbetering op neurocognitieve klachten, slaperigheid overdag en kwaliteit van leven na adenotonsillectomie: de PSQ heeft een betere correlatie dan de waardes, verkregen met de PSG. Dit kan betekenen dat het incorporeren van gerichte vragenlijsten van waarde is voor het inschatten van de ernst van de OSA en het effect van behandeling (zie module Gradering ernst van OSA bij kinderen.
Het gebruik van kortdurende smartphone opnames heeft een hoge sensitiviteit voor het diagnosticeren van matig OSA (oAHI > 5) echter een lage specificiteit en lage positief voorspellende waarde. Wel moet vermeld dat er in de enige studie die dit heeft onderzocht slechts een zeer klein deel van de ouders daadwerkelijk een bruikbaar filmpje heeft aangeleverd. Idealiter dient bij het beoordelen van de smartphone opnames gebruik gemaakt te worden van de door Thomas (2022) beschreven “Monash Obstructive Sleep Apnoea Video Score” (Zie bijlage Tabel Monash score).
Waarden en voorkeuren van patiënten (en evt. hun verzorgers)
In de beslissing wel of niet over te gaan tot (chirurgische) behandeling van hun kind zullen ouders geen probleem hebben met het invullen van een korte vragenlijst of het maken van een smartphone filmpje van hun slapende kind en dit mailen naar de betreffende arts. Technisch kan het maken van een filmpje van het slapende kind en daarbij filmen van de snurkende geluiden, ligging, borst- en buikbewegingen en eventuele intrekkingen lastig zijn en in de praktijk zal dit niet altijd bruikbare opnames opleveren, gezien ook het lage aantal ingeleverde filmpjes in de studie van Thomas (2022). Wanneer ervoor gekozen wordt om videobeelden te gebruiken om het slapende kind te kunnen beoordelen is het belangrijk dat ouders/verzorgers een duidelijke instructie krijgen over hoe ze moeten filmen, waar ze de camera op moeten richten en waar ze op moeten letten.
Kosten (middelenbeslag)
Klinisch gebruikmaken van gevalideerde vragenlijsten en smartphone opnames is zeer goedkoop, zeker wanneer afgezet tegen de zeer kostbare polysomnografie. In de Nederlandse situatie zullen vragenlijsten en smartphone-opnames niet zozeer de PSG vervangen maar als extra klinische evaluatie kunnen dienen om de waarschijnlijkheid van de diagnose en het positieve effect van behadeling vast te kunnen stellen. Ook voor dit doel zijn de kosten zeer klein.
Gezien de lage specificiteit hebben de vragenlijsten en smartphone filmpjes geen rol in het voorkomen van (chirurgische) behandeling van kinderen die wellicht geen OSA hebben en geen behandeling behoeven.
Aanvaardbaarheid, haalbaarheid en implementatie
De vragenlijst, mits beschikbaar in het Nederlands zou eenvoudig geïncorporeerd kunnen worden in de spreekkamer om waarschijnlijkheid van pediatrisch OSA en positief effect van (chirurgische) behandeling te voorspellen.
Rationale van de aanbeveling: weging van argumenten voor en tegen de diagnostische procedure
Na evaluatie van bovengenoemde literatuur en overwegingen beveelt de werkgroep aan om de PSQ-vragenlijst en smartphone opnames gemaakt door ouders alleen in te zetten om kinderen met pediatrisch OSA te identificeren, niet om pediatrisch OSA bij kinderen uit te sluiten.
Onderbouwing
Achtergrond
De gouden standaard om pediatrisch OSA vast te stellen of uit te sluiten is de klinische polysomnografie. In Nederland is de polysomnografie voor kinderen in verband met kosten en beschikbaarheid niet geschikt om grote groepen te screenen op OSA. Behalve bij geselecteerde patiëntengroepen met een hoge a priori kans op pediatrisch OSA wordt in de dagelijkse praktijk de waarschijnlijkheidsdiagnose obstructieve ademhaling of pediatrisch OSA gesteld op basis van anamnese en lichamelijk onderzoek in de spreekkamer. In de richtlijn uit 2012 is gesteld dat de waarde van anamnese en lichamelijk onderzoek, net als de waarde van vragenlijsten onvoldoende is om de diagnose pediatrisch OSA met zekerheid te stellen. Dit betekent dat in de Nederlandse praktijk veel kinderen behandeld worden voor een verdenking pediatrisch OSA zonder dat er zekerheid is over de diagnose.
Er is in Nederland duidelijk behoefte aan non-invasieve, goedkope middelen om zekerheid over de diagnose pediatrisch OSA te verkrijgen zonder een PSG nodig te hebben. Deze module onderzoekt in hoeverre diagnostische vragenlijsten en korte filmopnames, gemaakt door ouders met een smartphone, van toegevoegde waarde zijn bij de beoordeling van kinderen met een verdenking op pediatrisch OSA.
Conclusies / Summary of Findings
Questionnaires
Sensitivity
|
Moderate GRADE |
The sensitivity of questionnaires for the diagnosis of mild, moderate, and severe OSA in children with suspected OSA varies between low and medium for the different questionnaires. The sensitivity of questionnaires for the diagnosis of moderate to severe OSA in children with suspected OSA varies between low and high for the different questionnaires. The sensitivity of questionnaires for the diagnosis of severe OSA in children with suspected OSA with the use of a questionnaire is medium for the different questionnaires.
Source: Ferry, 2020; Incerti Parenti, 2021; Kalyoncu, 2023; Mylona, 2023; Patel, 2020; Solis, 2022; Umano, 2022; Wu, 2020 |
Specificity
|
Moderate GRADE |
The specificity of questionnaires for the diagnosis of mild, moderate, and severe OSA in children with suspected OSA varies between low and medium for the different questionnaires. The specificity of questionnaires for the diagnosis of moderate to severe OSA in children with suspected OSA varies between low and high for the different questionnaires. The specificity of questionnaires for the diagnosis of severe OSA in children with suspected OSA is low for the different questionnaires.
Source: Ferry, 2020; Incerti Parenti, 2021; Kalyoncu, 2023; Mylona, 2023; Patel, 2020; Solis, 2022; Umano, 2022; Wu, 2020 |
Positive predictive value (PPV)
|
Moderate GRADE |
The PPV of questionnaires for the diagnosis of mild, moderate, and severe OSA in children with suspected OSA varies between low and high for the different questionnaires. The PPV of questionnaires for the diagnosis of moderate to severe OSA in children with suspected OSA varies between low and medium for the different questionnaires. The PPV of questionnaires for the diagnosis of severe OSA in children with suspected OSA is low for the different questionnaires.
Source: Ferry, 2020; Incerti Parenti, 2021; Kalyoncu, 2023; Mylona, 2023; Patel, 2020; Solis, 2022; Umano, 2022; Wu, 2020 |
Negative predictive value (NPV)
|
Moderate GRADE |
The NPV of questionnaires for the diagnosis of mild, moderate, and severe OSA in children with suspected OSA varies between low and medium for the different questionnaires. The NPV of questionnaires for the diagnosis of moderate to severe OSA in children with suspected OSA varies between low and high for the different questionnaires. The NPV of questionnaires for the diagnosis of severe OSA in children with suspected OSA is medium for the different questionnaires.
Source: Ferry, 2020; Incerti Parenti, 2021; Kalyoncu, 2023; Mylona, 2023; Patel, 2020; Solis, 2022; Umano, 2022; Wu, 2020 |
Smartphone videos
Sensitivity, negative predictive value
|
Low GRADE |
The sensitivity and NPV of smartphone videos for the diagnosis of moderate to severe OSA in children with suspected OSA are very high.
Source: Thomas, 2022 |
Specificity, positive predictive value
|
Low GRADE |
The specificity and PPV of smartphone videos for the diagnosis of moderate to severe OSA in children with suspected OSA are low.
Source: Thomas, 2022 |
Samenvatting literatuur
Description of studies
SRs
Incerti Parenti (2021) performed a systematic review to evaluate the diagnostic accuracy of screening questionnaires for pediatric obstructive sleep apnea (OSA). Both prospective and retrospective studies that met the following inclusion criteria were eligible: the use of any parent answered questionnaire for the screening of OSA in children, participants under eighteen years of age and polysomnography (PSG) employed as the reference standard to confirm the diagnosis of OSA. Exclusion criteria were: the use of any other diagnostic test (e.g., clinical exams, pulse oximetry, electrocardiography, laboratory testing), lack of data to measure sensitivity, specificity, diagnostic odds ratio, positive and negative likelihood ratio of screening questionnaires, and exclusive evaluation of other sleep related problems (e.g., sleepiness, insomnia, narcolepsy, nighttime walking, difficulty to wake up). Studies considered eligible for the qualitative analysis were further selected for subsequent quantitative analysis to the following inclusion criteria: use of the currently accepted diagnostic threshold of AHI ≥1, and questionnaires adopted by at least four studies. PubMed, Scopus, Web of Science and The Cochrane Library were searched until May 2020. In total, thirteen studies considering two questionnaires (PSQ: pediatric sleep questionnaire and OSA-18) were included in the quantitative analysis. Bivariate meta-analysis was performed to calculate sensitivity, specificity, positive/negative likelihood ratios and DOR.
Patel (2020) performed a systematic review to assess the diagnostic test accuracy of questionnaire and clinical examination-based scoring tools in the diagnosis of pediatric obstructive sleep apnea (OSA). Studies were eligible for inclusion if they assessed the diagnostic accuracy of a clinical scoring tool for the diagnosis of pediatric OSA (children under the age of eighteen), which can be completed in a single outpatient visit. Exclusion criteria were scoring tools that rely on specialist investigations such as overnight oximetry, invasive tests, or laboratory blood analysis that are not widely available and studies assessing children with craniofacial, neurological, congenital syndromic pathologies, or other complex medical conditions. The reference standard used in the studies had to be overnight, attended PSG. Since interpretation of AHI thresholds vary, any criteria for diagnosis were acceptable, if clearly stated. MEDLINE, Embase, and Cumulative Index to Nursing and Allied Health Literature databases were searched from January 1960 to February 2018. In total, 27 studies considering four questionnaires (OSA Score, Sleep-Related Breathing Disorder Scale (PSQ), Severity Score, and OSA-18) were included in the analysis. Meta-analysis was performed to calculate sensitivity and specificity.
Wu (2020) performed a systematic review to compare the pooled sensitivity and specificity of the Pediatric Sleep Questionnaire (PSQ) and the Obstructive Sleep Apnea Questionnaire (OSA-18) according to OSA severity. Original articles that met the following inclusion criteria were eligible: examination of children and adolescents aged one to eighteen years, and assessment of the sensitivity and specificity of the PSQ, OSA-18, and pulse oximetry compared with the AHI (≥1 = mild, ≥5 = moderate, ≥10 = severe) measured through overnight in-laboratory or in-home polysomnography (reference standard). No exclusion criteria were reported. Embase, PubMed and ProQuest Dissertations and Theses A&I were searched from their inception to September 29, 2018. In total, fourteen studies considering PSQ, seven studies considering OSA-18, and eighteen studies considering pulse oximetry were included in the analysis. Meta-regression analysis was performed.
Diagnostic studies
Ferry (2020) performed a retrospective chart review to analyze the relationship between a patient’s subjective complaints and the results from the PSG to determine the diagnostic value of the Pediatric Sleep Questionnaire (PSQ) for detecting OSA in children. Patients under the age of eighteen years who were evaluated by a pediatric otolaryngologist for suspected OSA were included in the analysis. In total, 63 patients completed the PSQ and underwent PSG, and were therefore eligible for analysis. The indextest, the PSQ was compared with the reference standard, the PSG, for AHI cut-off values > 1 and > 5. The following relevant diagnostic outcome measures were reported: sensitivity, specificity, positive predictive value, and negative predictive value.
Kalyoncu (2023) performed a retrospective diagnostic accuracy study to examine the association between results of polysomnography (PSG) and the Pediatric Sleep Questionnaire (PSQ), and the specificity and sensitivity of the PSQ for OSA in patients with chronic illnesses. Patients performing sleep studies between the ages of 0 and 21 were included (outcome measures calculated for subgroup 2 to 18). No exclusion criteria were reported. In total, 745 patients were included, of whom 588 patients were between 2 and 18 years old. The prevalence of mild OSA was 26.2%, the prevalence of moderate OSA was 9.1%, and the prevalence of severe OSA was 16.2%. The index test, the PSQ, was compared with the reference standard, the PSG, for the oAHI cut-off value ≥5. The following relevant outcome measures were reported: sensitivity, specificity, positive predictive value, and negative predictive value.
Mylona (2023) performed a prospective diagnostic accuracy study to determine the best sleep clinical record (SCR) score that could facilitate diagnosis of moderate-to-severe OSA in children with snoring. Children between two and sixteen years old who had snoring and were referred for PSG were included in the analysis. Exclusion criteria were signs of an acute respiratory tract infection, prior AT, or any other treatment interventions for OSA, and a history of craniofacial abnormalities, neuromuscular neurocutaneous or genetic diseases, congenital heart disease, or chronic lung disease. In total, 273 patients were included in the in the analysis. The prevalence of OSA in the population was 17% for moderate or severe OSA, while 83% of the population met the criteria for mild OSA or primary snoring (PS). The index test, the sleep clinical record, was compared with the reference standard, the PSG, for AHI cut-off values ≤5 and > 5. The following relevant outcome measures were reported: sensitivity, specificity, positive predictive value, and negative predictive value.
Solis (2022) performed a retrospective cohort study to determine the accuracy of the Pediatric Sleep Questionnaire (PSQ) as a screening tool for obstructive sleep apnea in children with craniofacial anomalies. Children seen for a multidisciplinary evaluation between the ages of two to eighteen years who completed PSQ within nine months of having a full-night, in-laboratory PSG at the university sleep lab were eligible for inclusion. Exclusion criteria were patients with an isolated cleft lip, and those that had an interval surgery between completing the PSQ and obtaining a PSG (children with prior sleep surgery, e.g., adenotonsillectomy, were not excluded). In total, 50 patients were included in the analysis. The prevalence of OSA (AHI ≥5) was 17.6% in children without a syndrome compared to 51.5% in children with a syndrome. The index test, the PSQ, was compared with the reference standard, the polysomnography, for the AHI cut-off value ≥5. The following relevant outcome measures were reported: sensitivity, specificity, positive predictive value, and negative predictive value.
Umano (2022) performed a retrospective diagnostic accuracy study to verify the association of PSQ with polysomnographic characteristics in children and adolescents with obesity and to identify a predictive cut-off for severe OSA. Children with obesity (BMI ≥95th for age and sex according to reference charts, and children who presented a pathological score on a sleep questionnaire for OSA screening were eligible. Exclusion criteria were drug consumption and secondary forms of obesity. In total, 60 patients were included in the analysis. The prevalence of mild OSA was 41.1%, the prevalence of moderate OSA was 27.9%, and the prevalence of severe OSA was 22.8%. The remaining 8.2% of the patients had primary snoring. The index test, the PSQ was compared with the reference standard, the polysomnography, for AHI cut-off values 1 < AHI ≤ 5 (mild), 5 > AHI < 10 (moderate), and AHI ≥ 10 (severe). The following relevant outcome measures were reported: sensitivity, specificity, positive predictive value, and negative predictive value.
Thomas (2022) developed and tested a standardized scoring system for smartphone videos taken by parents of children with suspected OSA. Parents were asked to take a smartphone video of their children of approximately one to two minutes, capturing the breathing pattern that they were worried about. The authors created and subsequently adjusted the Monash obstructive sleep apnea video score tool to score the videos. Children aged one to sixteen years undergoing polysomnography for suspected OSA were eligible. Exclusion criteria were major medical comorbidities, non-English speaking parents, or parents without an email address to use to submit the video. In total, 43 children were included in the analysis. The prevalence of mild OSA was 32.6% and the prevalence of moderate-severe OSA was 41.9%. The index test, a one to two minute video of the breathing of the child, was compared with the reference standard, the polysomnography. An AHI cut-off value of ≥5 (moderate to severe OSA) was used. The following relevant outcome measures were reported: sensitivity, specificity, positive predictive value, and negative predictive value.
Results
Diagnostic accuracy
Sensitivity (important), specificity (critical), positive predictive value (important), negative predictive value (important)
Three systematic reviews (Incerti Parenti, 2021; Patel, 2020; Wu, 2020) and five studies (Ferry, 2020; Kalyoncu, 2023; Mylona, 2023; Solis, 2022; Umano, 2022) reported sensitivity, specificity, positive predictive value, and negative predictive value of the questionnaires PSQ, OSA-18, OSA score, Severity score, and Sleep Clinic Record. The results are presented in Table 1. One study reported sensitivity, specificity, positive predictive value, and negative predictive value of smartphone videos taken by parents.
Table 1 – Diagnostic accuracy measures for PSQ, OSA-18, OSA score, Severity score and Sleep Clinic Record
|
|
Number of patients |
Prevalence |
AHI/OAI criterion |
Sensitivity (%) |
Specificity (%) |
PPV |
NPV |
|
PSQ |
|||||||
|
AHI ≥1 / AHI ≥1.5 / AHI ≥2 (mild OSA) |
|||||||
|
Bertran, 2015 |
83 |
42.2 |
> 1 |
71.4 |
52.1 |
52.1 |
71.4 |
|
Chervin, 2007 |
105 |
39 |
≥1 |
78 |
72 |
64 |
84 |
|
Ehsan, 2017 |
160 |
48 |
> 1 |
81.6 |
13.1 |
46.4 |
43.5 |
|
Ferry, 2020 |
63 |
65 |
> 1 |
83 |
32 |
70 |
50 |
|
Ishman, 2016 |
45 |
84.4 |
≥1 |
82 |
71 |
94 |
42 |
|
Li, 2016 |
235 |
62 |
≥1 |
77.6 |
86.7 |
91 |
71 |
|
Longlalerng, 2019 |
62 |
59.7 |
≥1 |
62 |
60 |
69.66 |
51.59 |
|
Øverland, 2019 |
100 |
35 |
≥1 |
75.6 |
45.5 |
43 |
76 |
|
Pabary, 2019 |
523 |
NR |
≥1 |
67.1 |
38.9 |
NR |
NR |
|
Sproson, 2009 |
61 |
79.69 |
≥1 |
84.8 |
16.6 |
79.96 |
21.77 |
|
Chan, 2012 |
102 |
27 |
> 1.5 |
50 |
55 |
29 |
75 |
|
Ward, 2017 a |
68 |
NR |
≥1.5 |
86 |
28 |
NR |
NR |
|
Ward, 2017 b |
75 |
NR |
≥1.5 |
63 |
42 |
NR |
NR |
|
Cielo, 2014 |
83 |
53.0 |
> 2 |
57 |
51 |
57 |
51 |
|
AHI ≥5 (moderate OSA) |
|||||||
|
Ahmed, 2018 |
43 |
51.16 |
≥5 |
72.73 |
61.9 |
66.67 |
68.42 |
|
Carno, 2008 |
96 |
61.5 |
≥5 |
84 |
23 |
63.54 |
47.37 |
|
Chervin, 2000 |
82 |
85 |
≥5 |
85 (IP) |
87 |
97.37 |
50.58 |
|
Cielo, 2014 |
83 |
27.7 |
> 5 |
57 |
48 |
30.0 |
74.0 |
|
Ferry, 2020 |
63 |
32 |
> 5 |
95 |
30 |
39 |
93 |
|
Ishman, 2016 |
45 |
48.9 |
≥5 |
86 |
38 |
55.0 |
75.0 |
|
Kalyoncu, 2023 |
429 |
9.1 |
≥5 |
71.8 |
40.4 |
27.6 |
81.9 |
|
Øverland, 2019 |
100 |
23 |
≥5 |
82.4 |
37 |
28 |
88 |
|
Pabary, 2019 |
523 |
NR |
≥5 |
71.6 |
38.5 |
NR |
NR |
|
Pena-Zarza, 2012 |
98 |
15 |
> 5 |
91 |
30.2 |
19 |
95 |
|
Solis, 2022 |
50 |
40 |
≥5 |
70 |
40 |
0.44 |
0.67 |
|
Sproson, 2009 |
61 |
31.14 |
≥5 |
88.2 |
17.1 |
32.48 |
76.22 |
|
Umano, 2022 |
60 |
50 |
> 5 |
80 |
100 |
100 |
83.33 |
|
AHI ≥10 (severe OSA) |
|||||||
|
Øverland, 2019 |
100 |
29 |
≥10 |
85.7 |
31.9 |
34 |
85 |
|
Pena-Zarza, 2012 |
98 |
9 |
> 10 |
100 |
22.7 |
11 |
100 |
|
OSA-18 |
|||||||
|
AHI ≥1 / AHI ≥1.5 / AHI ≥2 (mild OSA) |
|||||||
|
Borgstrom, 2013 |
225 |
90.22 |
> 1 |
55.2 |
40.9 |
89.6 |
9 |
|
Huang, 2015 |
251 |
NR |
> 1 |
79 |
77 |
86 |
68 |
|
Ishman, 2015 |
79 |
89.9 |
≥ 1 |
54.9 |
75 |
95.1 |
15.8 |
|
Kang, 2014 |
109 |
71.56 |
≥ 1 |
62.8 |
83.9 |
90.7 |
47.3 |
|
Mousailidis, 2014 |
141 |
62.4 |
≥ 1 |
53.4 |
83 |
83.9 |
51.77 |
|
Øverland, 2019 |
100 |
35 |
≥ 1 |
54.7 |
45.5 |
35 |
65 |
|
Walter, 2016 |
216 |
NR |
> 2 |
95 |
30 |
NR |
NR |
|
AHI ≥5 (moderate OSA) |
|||||||
|
Ahmed, 2018 |
43 |
51.16 |
≥ 5 |
59.09 |
57.14 |
59.09 |
57.14 |
|
Borstrom, 2013 |
225 |
56.88 |
≥ 5 |
59.3 |
48.5 |
60.30 |
47.50 |
|
Ishman, 2015 |
79 |
59.5 |
≥ 5 |
56.3 |
54.8 |
65.9 |
44.7 |
|
Øverland, 2019 |
100 |
23 |
≥ 5 |
58.8 |
50 |
26 |
80 |
|
Walter, 2016 |
216 |
21.3 |
> 5 |
93 |
25 |
25.13 |
92.96 |
|
AHI ≥10 (severe OSA) |
|||||||
|
Ishman, 2015 |
79 |
36.7 |
≥ 10 |
69 |
58 |
48.8 |
76.3 |
|
Øverland, 2019 |
100 |
29 |
≥10 |
67.9 |
50.7 |
36 |
79 |
|
OSA Score |
|||||||
|
AHI ≥1 / AHI ≥1.5 / AHI ≥2 (mild OSA) |
|||||||
|
Carroll, 1995 |
83 |
42 |
≥ 1 |
31.4 |
87.5 |
64.7 |
63.6 |
|
Rosen, 1999 |
326 |
59 |
≥ 1 |
46.9 |
28.4 |
48.4 |
27.1 |
|
AHI ≥5 (moderate OSA) |
|||||||
|
Lamm, 1999 |
23 |
48 |
≥ 5 |
45.5 |
83.3 |
71.4 |
62.5 |
|
Severity score |
|||||||
|
AHI ≥1 / AHI ≥1.5 / AHI ≥2 (mild OSA) |
|||||||
|
Abumuamar, 2017 |
179 |
55 |
≥ 1.5 (< 13 yr)
|
57.6 |
51.3 |
59.4 |
49.4 |
|
Spruyt, 2012 |
667 |
NR |
≥ 3 |
59.0 |
82.9 |
35.4 |
92.7 |
|
AHI ≥5 (moderate OSA) |
|||||||
|
Kadmon, 2013 |
85 |
16 |
≥ 5 |
85.7 |
63.9 |
31.6 |
95.8 |
|
Abumuamar, 2017 |
5 |
NR |
≥ 5 (> 13 yr) |
38.4 |
78.8 |
64.4 |
56.1 |
|
Nguyen, 2017 |
96 |
29 |
≥ 5 |
82.1 |
80.9 |
63.9 |
91.7 |
|
Sleep Clinical Record |
|||||||
|
AHI ≥5 (moderate OSA) |
|||||||
|
Mylona, 2021 |
273 |
17 |
> 5 |
100 |
53 |
30 |
100 |
NR = not reported (or could not be calculated)
Two systematic reviews presented pooled results for the sensitivity and specificity of the included studies (Incerti Parenti, 2021; Wu, 2020). These results are presented in Table 2. Patel did not report pooled results for the sensitivity and specificity.
Table 2 – Pooled sensitivity and specificity in two systematic reviews
|
|
PSQ AHI ≥ 1 |
PSQ AHI ≥ 5 |
PSQ AHI ≥ 10 |
OSA-18 AHI ≥ 1 |
OSA-18 AHI ≥ 5 |
OSA-18 AHI ≥ 10 |
|
Incerti Parenti (2021) |
|
|
|
|
|
|
|
Number of studies |
4 |
7 |
NR |
4 |
4 |
NR |
|
Number of participants |
248 |
487 |
NR |
554 |
563 |
NR |
|
Pooled sensitivity |
0.76 (0.65 to 0.84) |
0.79 (0.69 to 0.86) |
NR |
0.56 (0.51 to 0.61) |
0.69 (0.45 to 0.85) |
NR |
|
Pooled specificity |
0.43 (0.27 to 0.60) |
0.47 (0.28 to 0.67) |
NR |
0.73 (0.53 to 0.87) |
0.44 (0.31 to 0.58) |
NR |
|
Wu (2020) |
|
|
|
|
|
|
|
Number of studies |
13 |
7 |
2 |
7 |
3 |
2 |
|
Number of participants |
NR |
NR |
NR |
NR |
NR |
NR |
|
Pooled sensitivity |
0.73 (0.67 to 0.78) |
0.80 (0.71 to 0.86) |
0.89 (0.75 to 0.97) |
0.68 (0.52 to 0.80) |
0.69 (0.60 to 0.76) |
0.69 (0.55 to 0.80) |
|
Pooled specificity |
0.48 (0.35 to 0.61) |
0.46 (0.28 to 0.65) |
0.26 (0.20 to 0.34) |
0.64 (0.46 to 0.79) |
0.33 (0.27 to 0.40) |
0.53 (0.44 to 0.62) |
Smartphone videos
Thomas (2022) reported the outcome measures sensitivity, specificity, positive predictive value, and negative predictive value. For a total video score of ≥3, the sensitivity was 100% (95% CI 82 to 100), the specificity was 36% (95% CI 18 to 58), the positive predictive value was 53% (95% CI 35 to 70), and the negative predictive value was 100% (95% CI 66 to 100) to predict moderate-severe OSA.
Level of evidence of the literature
Questionnaires
The certainty of the evidence started high, as the evidence originated from a systematic review of diagnostic accuracy studies and diagnostic accuracy studies.
Sensitivity, specificity, PPV, NPV
The level of evidence regarding the outcome measures sensitivity, specificity, PPV, and NPV was downgraded by one level because of conflicting results (inconsistency, -1). The level of evidence was therefore graded as moderate.
Smartphone videos
The certainty of the evidence started high, as the evidence originated from a diagnostic accuracy study.
Sensitivity, specificity, PPV, NPV
The level of evidence regarding the outcome measures sensitivity, specificity, PPV, and NPV was downgraded by two levels because of study limitations (risk of bias, -1) and because of a small population (imprecision, -1). The level of evidence was therefore graded as low.
Zoeken en selecteren
A systematic review of the literature was performed to answer the following question:
What is the diagnostic accuracy of diagnostic questionnaires compared to anamnesis and physical examination to detect pediatric OSA in children?
|
P (Patients) |
Children with suspected OSA |
|
I (Intervention) |
Diagnostic questionnaires (OSA score, SRBD scale, Severity score, OSA-18, sleep clinic record), and/or (smartphone) video made by parents + anamnesis and physical examination |
|
C (Comparison) |
anamnesis and physical examination |
|
R (Reference) |
Type 1 polysomnography (PSG) |
|
O (Outcome) |
Diagnostic accuracy (negative predictive value, positive predictive value, sensitivity, specificity) |
|
T/S (Timing and Setting) |
In the doctor’s office, after a child has been referred |
Relevant outcome measures
The guideline development group considered the ability for questionnaires/smartphone videos to rule out pediatric OSA a critical outcome measure for decision making, with true negatives and false negatives as critical outcomes and True positives, false positives, and inconclusive outcomes as important outcomes. Therefore, specificity and negative predictive value are considered critical outcome measures for decision making.
|
Outcome |
Consequence |
Relevance |
|
True positives (TP) |
Patient is correctly diagnosed with OSA, and gets relevant treatment |
Important |
|
True negatives (TN) |
Patients is correctly not diagnosed with OSA, and will get other diagnostic test to diagnose correct condition |
Critical |
|
False positives (FP) |
Patient is wrongly diagnosed with OSA, and gets treatment which is not necessary, and symptoms of condition may persist |
Important |
|
False negatives (FN) |
Patients is wrongly not diagnosed with OSA and does net get relevant treatment and symptoms of OSA may persist or get worse |
Critical |
|
Inconclusive outcomes |
Patient is subjected to other diagnostic tests, but will get treatment according to the guideline |
Important |
Search and select (Methods)
The databases Medline (via OVID) and Embase (via Embase.com) were searched with relevant search terms until September 25th, 2023. The detailed search strategy is depicted under the tab Methods. The systematic literature search resulted in 479 hits. Studies were selected based on the following criteria: systematic reviews and diagnostic accuracy studies comparing diagnostic questionnaires and/or videos made by parents with physical examination (intervention) and anamnesis (comparison) and/or type 1 polysomnography in children with suspected OSA (reference). In total, 37 studies were initially selected based on title and abstract screening. After reading the full text, 21 studies were excluded (see the table with reasons for exclusion under the tab Methods), and sixteen studies were included. Seven of the sixteen studies were included in the systematic reviews by Incerti Parenti (2021), Patel (2020), and Wu (2020). Therefore, in total, three systematic reviews and six diagnostic test accuracy studies were included.
Results
Three systematic reviews and five diagnostic test accuracy studies were included in the analysis of the literature comparing diagnostic questionnaires with type 1 polysomnography. One study was found comparing parental made short smartphone videos with PSG outcome.
No studies on questionnaires or videos made by parents compared with anamnesis and physical examination were found. Important study characteristics and results are summarized in the evidence tables. The assessment of the risk of bias is summarized in the risk of bias tables.
Referenties
- Brouilette R, Hanson D, David R, Klemka L, Szatkowski A, Fernbach S, Hunt C. A diagnostic approach to suspected obstructive sleep apnea in children. J Pediatr. 1984 Jul;105(1):10-4. doi: 10.1016/s0022-3476(84)80348-0. PMID: 6737123.
- Chervin RD, Weatherly RA, Garetz SL, Ruzicka DL, Giordani BJ, Hodges EK, Dillon JE, Guire KE. Pediatric sleep questionnaire: prediction of sleep apnea and outcomes. Arch Otolaryngol Head Neck Surg. 2007 Mar;133(3):216-22. doi: 10.1001/archotol.133.3.216. PMID: 17372077.
- Ferry AM, Wright AE, Ohlstein JF, Khoo K, Pine HS. Efficacy of a Pediatric Sleep Questionnaire for the Diagnosis of Obstructive Sleep Apnea in Children. Cureus. 2020 Dec 23;12(12):e12244. doi: 10.7759/cureus.12244. PMID: 33500863; PMCID: PMC7819429.
- Franco RA Jr, Rosenfeld RM, Rao M. First place--resident clinical science award 1999. Quality of life for children with obstructive sleep apnea. Otolaryngol Head Neck Surg. 2000 Jul;123(1 Pt 1):9-16. doi: 10.1067/mhn.2000.105254. PMID: 10889473.
- Incerti Parenti S, Fiordelli A, Bartolucci ML, Martina S, D'Antò V, Alessandri-Bonetti G. Diagnostic accuracy of screening questionnaires for obstructive sleep apnea in children: A systematic review and meta-analysis. Sleep Med Rev. 2021 Jun;57:101464. doi: 10.1016/j.smrv.2021.101464. Epub 2021 Mar 11. PMID: 33827032.
- Kaditis AG, Alonso Alvarez ML, Boudewyns A, Alexopoulos EI, Ersu R, Joosten K, Larramona H, Miano S, Narang I, Trang H, Tsaoussoglou M, Vandenbussche N, Villa MP, Van Waardenburg D, Weber S, Verhulst S. Obstructive sleep disordered breathing in 2- to 18-year-old children: diagnosis and management. Eur Respir J. 2016 Jan;47(1):69-94. doi: 10.1183/13993003.00385-2015. Epub 2015 Nov 5. PMID: 26541535.
- Kadmon G, Shapiro CM, Chung SA, Gozal D. Validation of a pediatric obstructive sleep apnea screening tool. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2013 Sep;77(9):1461-4. doi: 10.1016/j.ijporl.2013.06.009. Epub 2013 Jul 6. PMID: 23838544.
- Mylona AM, Rapti G, Vavougios G, Lachanas VA, Liakos P, Skoulakis C, Kaditis AG, Gourgoulianis K, Alexopoulos EI. Accuracy of the sleep clinical record for the diagnosis of pediatric moderate-to-severe obstructive sleep apnea syndrome. Sleep Breath. 2022 Jun;26(2):763-769. doi: 10.1007/s11325-021-02471-4. Epub 2021 Aug 8. PMID: 34365608.
- Patel AP, Meghji S, Phillips JS. Accuracy of clinical scoring tools for the diagnosis of pediatric obstructive sleep apnea. Laryngoscope. 2020 Apr;130(4):1034-1043. doi: 10.1002/lary.28146. Epub 2019 Jun 24. PMID: 31233218.
- Rosen CL, Wang R, Taylor HG, Marcus CL, Katz ES, Paruthi S, Arens R, Muzumdar H, Garetz SL, Mitchell RB, Jones D, Weng J, Ellenberg S, Redline S, Chervin RD. Utility of symptoms to predict treatment outcomes in obstructive sleep apnea syndrome. Pediatrics. 2015 Mar;135(3):e662-71. doi: 10.1542/peds.2014-3099. Epub 2015 Feb 9. Erratum in: Pediatrics. 2016 Apr;137(4): PMID: 25667240; PMCID: PMC4338327.
- Solis RN, Aulakh SS, Velazquez-Castro OS, Farber NI, Olarewaju AM, Nandalike K, Tollefson TT, Senders CW, Funamura JL. Utility of Screening for Obstructive Sleep Apnea with the Pediatric Sleep Questionnaire (PSQ) in Children with Craniofacial Anomalies. Cleft Palate Craniofac J. 2022 Dec 26:10556656221147815. doi: 10.1177/10556656221147815. Epub ahead of print. PMID: 36572962.
- Spruyt K, Gozal D. Screening of pediatric sleep-disordered breathing: a proposed unbiased discriminative set of questions using clinical severity scales. Chest. 2012 Dec;142(6):1508-1515. doi: 10.1378/chest.11-3164. PMID: 22677350; PMCID: PMC3515026.
- Thomas RJ, Dalton S, Harman K, Thacker J, Horne RSC, Davey MJ, Nixon GM. Smartphone videos to predict the severity of obstructive sleep apnoea. Arch Dis Child. 2022 Feb;107(2):148-152. doi: 10.1136/archdischild-2020-320752. Epub 2021 Jul 8. PMID: 34244163.
- Umano GR, Rondinelli G, Luciano M, Pennarella A, Aiello F, Mangoni di Santo Stefano GSRC, Di Sessa A, Marzuillo P, Papparella A, Miraglia Del Giudice E. Pediatric Sleep Questionnaire Predicts Moderate-to-Severe Obstructive Sleep Apnea in Children and Adolescents with Obesity. Children (Basel). 2022 Aug 27;9(9):1303. doi: 10.3390/children9091303. PMID: 36138612; PMCID: PMC9497855.
- Villa MP, Paolino MC, Castaldo R, Vanacore N, Rizzoli A, Miano S, Del Pozzo M, Montesano M. Sleep clinical record: an aid to rapid and accurate diagnosis of paediatric sleep disordered breathing. Eur Respir J. 2013 Jun;41(6):1355-61. doi: 10.1183/09031936.00215411. Epub 2012 Sep 27. PMID: 23018902.
- Wu CR, Tu YK, Chuang LP, Gordon C, Chen NH, Chen PY, Hasan F, Kurniasari MD, Susanty S, Chiu HY. Diagnostic meta-analysis of the Pediatric Sleep Questionnaire, OSA-18, and pulse oximetry in detecting pediatric obstructive sleep apnea syndrome. Sleep Med Rev. 2020 Dec;54:101355. doi: 10.1016/j.smrv.2020.101355. Epub 2020 Jul 15. PMID: 32750654.
Evidence tabellen
Evidence table for systematic reviews of diagnostic test accuracy studies
*Comparator test equals the C of the PICO; two or more index/ comparator tests may be compared; note that a comparator test is not the same as a reference test (golden standard)
Evidence table for diagnostic test accuracy studies
|
Study reference |
Study characteristics |
Patient characteristics
|
Index test (test of interest) |
Reference test
|
Follow-up |
Outcome measures and effect size |
Comments |
|
Ferry, 2020 |
Type of study: retrospective chart review
Setting and country: University of Texas Medical Branch at Galveston (UTMB), USA
Funding and conflicts of interest: No financial support and no conflict of interest declared. |
Inclusion criteria: Patients under the age of 18 years who were evaluated by a pediatric otolaryngologist for suspected OSA.
Exclusion criteria: Not reported.
N=63
Prevalence: 65%
Mean age ± SD: Not reported.
Sex: % M / % F: Not reported. |
Describe index test: The Pediatric Sleep Questionnaire (PSQ) to predict sleep-related breathing disorders. Answer choices included “yes”, “no”, or “don’t know”.
Cut-off point(s): Questionnaire scores > 33% were deemed positive.
Comparator test: Not applicable.
Cut-off point(s): Not applicable. |
Describe reference test: Polysomnography (PSG).
Cut-off point(s): > 1 AHI < 5 (mild) > 5 AHI < 10 (moderate)
|
Time between the index test and reference test: Not reported. Pre-operative PSQ scores compared with PSG.
For how many participants were no complete outcome data available? 98 (61%)
Reasons for incomplete outcome data described? PSG or PSQ not completed. |
Sensitivity: AHI > 1: 0.83 AHI > 5: 0.95
Specificity: AHI > 1: 0.32 AHI > 5: 0.30
Positive predictive value: AHI > 1: 0.70 AHI > 5: 0.39
Negative predictive value: AHI > 1: 0.50 AHI > 5: 0.93
|
|
|
Kalyoncu, 2023 |
Type of study: retrospective diagnostic accuracy study
Setting and country: Pediatric Pulmonology Division of Marmara University, Istanbul, Turkey
Funding and conflicts of interest: No funding, no competing interests. |
Inclusion criteria: Patients performing sleep studies between the ages of 0 and 21 were included (outcome measures calculated for subgroup 2 to 18).
Exclusion criteria: Not reported.
N=745
Prevalence: The prevalence of mild OSA was 26.2%, the prevalence of moderate OSA was 9.1%, and the prevalence of severe OSA was 16.2%.
Age median (25-27p) in months: 81 (34-151)
Sex: % M: 462 (62) |
Index test: The Pediatric Sleep Questionnaire (PSQ) to predict sleep-related breathing disorders. Answer choices included “yes”, “no”, or “don’t know”.
Cut-off point(s): Questionnaire scores > 33% were deemed positive.
Comparator test: Not applicable.
Cut-off point(s): Not applicable. |
Describe reference test: Polysomnography (PSG).
Cut-off point(s): ≥5 AHI (moderate) |
Time between the index test and reference test: Not reported.
For how many participants were no complete outcome data available? 159 (27.1%)
Reasons for incomplete outcome data described? PSQ not completed. |
Sensitivity: AHI ≥5: 71.8
Specificity: AHI ≥5: 40.4
Positive predictive value: AHI ≥5: 27.6
Negative predictive value: AHI ≥5: 81.9 |
Children with complex chronic diseases. |
|
Mylona, 2022 |
Type of study: Prospective diagnostic test accuracy study
Setting and country: The Larissa University Hospital, Larissa, Greece
Funding and conflicts of interest: Sources of funding were not reported. The authors declare no competing interests. |
Inclusion criteria: Children between two and sixteen years old who had snoring and were referred for PSG.
Exclusion criteria: signs of an acute respiratory tract infection, prior AT, or any other treatment interventions for OSA, and a history of craniofacial abnormalities, neuromuscular neurocutaneous or genetic diseases, congenital heart disease, or chronic lung disease.
N=273
Prevalence: Moderate or severe OSA: 17%, mild OSA or primary snoring: 83%.
Mean age ± SD: AHI ≤5: 6.3 ± 2.4 AHI > 5: 6.4 ± 3.3
Sex: % M: AHI ≤5: 134 (58%) AHI > 5: 22 (52%) |
Describe index test: Sleep clinical record (SCR): physical examination findings, patients’ subjective symptoms and features of inattention and hyperactivity.
Cut-off point(s): Not reported.
Comparator test: Not applicable.
Cut-off point(s): Not applicable. |
Describe reference test: Laboratory polysomnography (PSG).
Cut-off point(s): AHI > 5 (moderate to severe OSA) |
Time between the index test and reference test: Same day.
For how many participants were no complete outcome data available? Not reported.
Reasons for incomplete outcome data described? Not reported. |
Outcome measures and effect size (include 95% CI and p-value if available)4:
Sensitivity: AHI > 5: 100
Specificity: AHI > 5: 53
Positive predictive value: AHI > 5: 30
Negative predictive value: AHI > 5: 100
|
|
|
Solis, 2022 |
Type of study: Retrospective cohort study
Setting and country: Multidisciplinary cleft and craniofacial clinic at a tertiary care center, California, USA.
Funding and conflicts of interest: The authors received no financial support for the research, authorship and/or publication of this article. Nothing reported about conflicts of interest. |
Inclusion criteria: Children seen for a multidisciplinary evaluation between the ages of two to eighteen years who completed PSQ within nine months of having a full-night, in-laboratory PSG at the university sleep lab.
Exclusion criteria: isolated cleft lip, and those that had an interval surgery between completing the PSQ and obtaining a PSG.
N=50
Prevalence: AHI ≥5: 17.6% (children without syndrome) AHI ≥5: 51.5% (children with syndrome)
Mean age ± SD: 9.6 ± 4.0
Sex: % F: 25 (50%) |
Describe index test: The Pediatric Sleep Questionnaire (PSQ): 22 yes or no questions related to the symptoms of OSA.
Cut-off point(s): A score of ≥ 0.33 was a positive screen.
Comparator test: Not applicable.
Cut-off point(s): Not applicable.
|
Describe reference test: Full-night, in-laboratory polysomnography.
Cut-off point(s): AHI ≥5
|
Time between the index test en reference test: Completion of PSQ within 9 months of PSG.
For how many participants were no complete outcome data available? Not reported.
Reasons for incomplete outcome data described? Not reported. |
Outcome measures and effect size (include 95% CI and p-value if available)4:
Sensitivity: AHI ≥5: 0.70
Specificity: AHI ≥5: 0.40
Positive predictive value: AHI ≥5: 0.44
Negative predictive value: AHI ≥5: 0.67
|
|
|
Umano, 2022 |
Type of study: Retrospective diagnostic accuracy study
Setting and country: Pediatric unit of the University of Campania, Italy.
Funding and conflicts of interest: No external funding, no conflicts of interest declared. |
Inclusion criteria: Children with obesity (BMI ≥95th for age and sex according to reference charts, and children who presented a pathological score on a sleep questionnaire for OSA screening.
Exclusion criteria: drug assumption and secondary forms of obesity.
N=60
Prevalence: Mild OSA: 41.1% Moderate OSA: 27.9% Severe OSA: 22.8%
Mean age ± SD: 11 (9.2-14)
Sex: % M: 54.1% |
Describe index test: Pediatric sleep questionnaire (PSQ) (for moderate to severe OSA diagnosis).
Cut-off point(s): ≥0.33 indicative for OSA.
Comparator test: Not applicable.
Cut-off point(s): Not applicable. |
Describe reference test: Cardiorespiratory polygraphy (nasal airflow, oral airflow, oximetry, respiratory thoracic and abdominal muscle activity, and electrocardiogram).
Cut-off point(s): Mild: 1 < AHI ≤5 Moderate: 5 > AHI < 10 Severe: ≥10
|
Time between the index test and reference test: Not reported.
For how many participants were no complete outcome data available? Not reported.
Reasons for incomplete outcome data described? Not reported. |
Sensitivity: AHI > 5: 80
Specificity: AHI > 5: 100
Positive predictive value: AHI > 5: 100
Negative predictive value: AHI > 5: 83.33 |
|
|
Thomas, 2022 |
Type of study: Prospective diagnostic accuracy study
Setting and country: Melbourne Children’s Sleep Centre, Monash Children’s Hospital, Clayton, Victoria, Australia.
Funding and conflicts of interest: Supported by Equity Trustees, no competing interests declared. |
Inclusion criteria: Children aged one to sixteen years undergoing polysomnography for suspected OSA were eligible.
Exclusion criteria: major medical comorbidities, non-English speaking parents, or parents without an email address to use to submit the video.
N=43
Prevalence: The prevalence of mild OSA was 32.6% and the prevalence of moderate-severe OSA was 41.9%.
Mean age median (range): 5.7 (2.7-14.0)
Sex % M: 65% |
A smartphone video made by parents of their children of approximately one to two minutes, capturing the breathing pattern that they were worried about.
Cut-off (highest sensitivity): ≥3 |
Overnight polysomnography
Cut off: ≥5 (moderate-severe OSA)
|
Time between the index test and reference test: Maximum of one week between video and PSG.
For how many participants were no complete outcome data available? n=16 -video low quality (n=15) -inadequate PSG (n=1)
|
Sensitivity: 100%
Specificity: 36%
Positive predictive value: 53%
Negative predictive value: 100% |
|
Risk of bias tables
Table of quality assessment for systematic reviews of diagnostic studies
Based on AMSTAR checklist (Shea, 2007, BMC Methodol 7: 10; doi:10.1186/1471-2288-7-10) and PRISMA checklist (Moher, 2009, PLoS Med 6: e1000097; doi:10.1371/journal.pmed1000097)
|
Study
First author, year |
Appropriate and clearly focused question?1
Yes/no/unclear |
Comprehensive and systematic literature search?2
Yes/no/unclear |
Description of included and excluded studies?3
Yes/no/unclear |
Description of relevant characteristics of included studies?4
Yes/no/unclear |
Assessment of scientific quality of included studies?5
Yes/no/unclear |
Enough similarities between studies to make combining them reasonable?6
Yes/no/unclear |
Potential risk of publication bias taken into account?7
Yes/no/unclear |
Potential conflicts of interest reported?8
Yes/no/unclear |
|
Incerti Parenti, 2021 |
Yes |
Yes |
Yes |
Yes |
Yes |
Unclear |
No |
Yes |
|
Patel, 2020 |
Yes |
Yes |
No |
Yes |
Yes |
Unclear |
No |
Yes |
|
Wu, 2020 |
Yes |
Yes |
Yes |
Yes |
Yes |
Unclear |
Yes |
Yes |
Table of quality assessment for diagnostic accuracy studies
|
Study reference |
Patient selection
|
Index test |
Reference standard |
Flow and timing |
Comments with respect to applicability |
|
Ferry, 2020 |
Was a consecutive or random sample of patients enrolled? Unclear
Was a case-control design avoided? Yes
Did the study avoid inappropriate exclusions? Yes
|
Were the index test results interpreted without knowledge of the results of the reference standard? Yes
If a threshold was used, was it pre-specified? Yes
|
Is the reference standard likely to correctly classify the target condition? Yes
Were the reference standard results interpreted without knowledge of the results of the index test? Yes
|
Was there an appropriate interval between index test(s) and reference standard? Unclear
Did all patients receive a reference standard? Yes
Did patients receive the same reference standard? Yes
Were all patients included in the analysis? Yes |
Are there concerns that the included patients do not match the review question? No
Are there concerns that the index test, its conduct, or interpretation differ from the review question? No
Are there concerns that the target condition as defined by the reference standard does not match the review question? No
|
|
CONCLUSION: Could the selection of patients have introduced bias?
RISK: UNCLEAR |
CONCLUSION: Could the conduct or interpretation of the index test have introduced bias?
RISK: LOW |
CONCLUSION: Could the reference standard, its conduct, or its interpretation have introduced bias?
RISK: LOW |
CONCLUSION Could the patient flow have introduced bias?
RISK: UNCLEAR |
||
|
Mylona, 2022
|
Was a consecutive or random sample of patients enrolled? Yes
Was a case-control design avoided? Yes
Did the study avoid inappropriate exclusions? Yes
|
Were the index test results interpreted without knowledge of the results of the reference standard? Unclear
If a threshold was used, was it pre-specified? Unclear
|
Is the reference standard likely to correctly classify the target condition? Yes
Were the reference standard results interpreted without knowledge of the results of the index test? Yes
|
Was there an appropriate interval between index test(s) and reference standard? Yes
Did all patients receive a reference standard? Yes
Did patients receive the same reference standard? Yes
Were all patients included in the analysis? Yes |
Are there concerns that the included patients do not match the review question? No
Are there concerns that the index test, its conduct, or interpretation differ from the review question? No
Are there concerns that the target condition as defined by the reference standard does not match the review question? No
|
|
CONCLUSION: Could the selection of patients have introduced bias?
RISK: LOW |
CONCLUSION: Could the conduct or interpretation of the index test have introduced bias?
RISK: UNCLEAR |
CONCLUSION: Could the reference standard, its conduct, or its interpretation have introduced bias?
RISK: LOW |
CONCLUSION Could the patient flow have introduced bias?
RISK: LOW |
||
|
Solis, 2022
|
Was a consecutive or random sample of patients enrolled? Unclear
Was a case-control design avoided? Yes
Did the study avoid inappropriate exclusions? Yes
|
Were the index test results interpreted without knowledge of the results of the reference standard? Unclear
If a threshold was used, was it pre-specified? Yes
|
Is the reference standard likely to correctly classify the target condition? Yes
Were the reference standard results interpreted without knowledge of the results of the index test? Unclear
|
Was there an appropriate interval between index test(s) and reference standard? No
Did all patients receive a reference standard? Yes
Did patients receive the same reference standard? Yes
Were all patients included in the analysis? Yes |
Are there concerns that the included patients do not match the review question? No
Are there concerns that the index test, its conduct, or interpretation differ from the review question? No
Are there concerns that the target condition as defined by the reference standard does not match the review question? No
|
|
CONCLUSION: Could the selection of patients have introduced bias?
RISK: UNCLEAR |
CONCLUSION: Could the conduct or interpretation of the index test have introduced bias?
RISK: UNCLEAR |
CONCLUSION: Could the reference standard, its conduct, or its interpretation have introduced bias?
RISK: UNCLEAR |
CONCLUSION Could the patient flow have introduced bias?
RISK: HIGH |
||
|
Umano, 2022 |
Was a consecutive or random sample of patients enrolled? Unclear
Was a case-control design avoided? Yes
Did the study avoid inappropriate exclusions? Yes
|
Were the index test results interpreted without knowledge of the results of the reference standard? Unclear
If a threshold was used, was it pre-specified? Yes
|
Is the reference standard likely to correctly classify the target condition? Unclear
Were the reference standard results interpreted without knowledge of the results of the index test? Unclear
|
Was there an appropriate interval between index test(s) and reference standard? Unclear
Did all patients receive a reference standard? Yes
Did patients receive the same reference standard? Yes
Were all patients included in the analysis? Yes |
Are there concerns that the included patients do not match the review question? No
Are there concerns that the index test, its conduct, or interpretation differ from the review question? No
Are there concerns that the target condition as defined by the reference standard does not match the review question? No
|
|
CONCLUSION: Could the selection of patients have introduced bias?
RISK: UNCLEAR |
CONCLUSION: Could the conduct or interpretation of the index test have introduced bias?
RISK: UNCLEAR |
CONCLUSION: Could the reference standard, its conduct, or its interpretation have introduced bias?
RISK: UNCLEAR |
CONCLUSION Could the patient flow have introduced bias?
RISK: UNCLEAR |
||
|
Thomas, 2022 |
Was a consecutive or random sample of patients enrolled? Yes
Was a case-control design avoided? Yes
Did the study avoid inappropriate exclusions? Yes
|
Were the index test results interpreted without knowledge of the results of the reference standard? Yes
If a threshold was used, was it pre-specified? No
|
Is the reference standard likely to correctly classify the target condition? Yes
Were the reference standard results interpreted without knowledge of the results of the index test? Unclear
|
Was there an appropriate interval between index test(s) and reference standard? Yes
Did all patients receive a reference standard? Yes
Did patients receive the same reference standard? Yes
Were all patients included in the analysis? No |
Are there concerns that the included patients do not match the review question? No
Are there concerns that the index test, its conduct, or interpretation differ from the review question? No
Are there concerns that the target condition as defined by the reference standard does not match the review question? No
|
|
CONCLUSION: Could the selection of patients have introduced bias?
RISK: LOW |
CONCLUSION: Could the conduct or interpretation of the index test have introduced bias?
RISK: HIGH |
CONCLUSION: Could the reference standard, its conduct, or its interpretation have introduced bias?
RISK: UNCLEAR |
CONCLUSION Could the patient flow have introduced bias?
RISK: HIGH |
||
|
Kalyoncu, 2023 |
Was a consecutive or random sample of patients enrolled? Unclear
Was a case-control design avoided? Yes
Did the study avoid inappropriate exclusions? Yes
|
Were the index test results interpreted without knowledge of the results of the reference standard? Unclear
If a threshold was used, was it pre-specified? Yes
|
Is the reference standard likely to correctly classify the target condition? Yes
Were the reference standard results interpreted without knowledge of the results of the index test? Unclear
|
Was there an appropriate interval between index test(s) and reference standard? Unclear
Did all patients receive a reference standard? Yes
Did patients receive the same reference standard? Yes
Were all patients included in the analysis? No |
Are there concerns that the included patients do not match the review question? No
Are there concerns that the index test, its conduct, or interpretation differ from the review question? No
Are there concerns that the target condition as defined by the reference standard does not match the review question? No
|
|
CONCLUSION: Could the selection of patients have introduced bias?
RISK: UNCLEAR |
CONCLUSION: Could the conduct or interpretation of the index test have introduced bias?
RISK: UNCLEAR |
CONCLUSION: Could the reference standard, its conduct, or its interpretation have introduced bias?
RISK: UNCLEAR |
CONCLUSION Could the patient flow have introduced bias?
RISK: HIGH |
Table of excluded studies
|
Reference |
Reason for exclusion |
|
Bannink N, Maliepaard M, Raat H, Joosten KF, Mathijssen IM. Reliability and validity of the obstructive sleep apnea-18 survey in healthy children and children with syndromic craniosynostosis. J Dev Behav Pediatr. 2011 Jan;32(1):27-33. doi: 10.1097/DBP.0b013e3181fa579f. PMID: 21160438. |
Not conform PICO: wrong population (healthy children and children with craniosynostosis)
|
|
Brockmann Veloso, P. E., Holmgren, N. L., Salinas, P., & Prado, F. (2011). Usefulness of a clinical questionnaire for diagnosis of respiratory disorders of sleep in children with neuromuscular diseases. |
Not conform PICO: Population: children with neuromuscular disease (21 children), diagnosis of sleep disordered breathing |
|
Bseikri M, Zhang J, Kirley J, Lee C, Castillo A, Feliciano EMC. Predicting obstructive sleep apnea severity in children referred for polysomnography: use of the Pediatric Sleep Questionnaire and Subscales. Sleep Breath. 2023 May;27(2):545-552. doi: 10.1007/s11325-022-02647-6. Epub 2022 May 28. PMID: 35633476. |
Not conform PICO: wrong outcome measures (AUC), Population: children referred for PSG due to concern for sleep disorder, PSQ subscales
|
|
Church GD. The role of polysomnography in diagnosing and treating obstructive sleep apnea in pediatric patients. Curr Probl Pediatr Adolesc Health Care. 2012 Jan;42(1):2-25. doi: 10.1016/j.cppeds.2011.10.001. PMID: 22221590. |
Wrong study design: narrative review |
|
Constantin E, Tewfik TL, Brouillette RT. Can the OSA-18 quality-of-life questionnaire detect obstructive sleep apnea in children? Pediatrics. 2010 Jan;125(1):e162-8. doi: 10.1542/peds.2009-0731. Epub 2009 Dec 21. PMID: 20026494. |
Not conform PICO: reference is nocturnal pulse oximetry study
|
|
Corrêa CC, Weber SAT, Evangelisti M, Villa MP. The short evaluation of orofacial myofunctional protocol (ShOM) and the sleep clinical record in pediatric obstructive sleep apnea. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2020 Oct;137:110240. doi: 10.1016/j.ijporl.2020.110240. Epub 2020 Jul 12. PMID: 32896353. |
Not conform PICO: physical examination
|
|
De Luca Canto G, Singh V, Major MP, Witmans M, El-Hakim H, Major PW, Flores-Mir C. Diagnostic capability of questionnaires and clinical examinations to assess sleep-disordered breathing in children: a systematic review and meta-analysis. J Am Dent Assoc. 2014 Feb;145(2):165-78. doi: 10.14219/jada.2013.26. PMID: 24487608. |
Article not available, Diagnosis of SDB
|
|
Goldstein NA, Stefanov DG, Graw-Panzer KD, Fahmy SA, Fishkin S, Jackson A, Sarhis JS, Weedon J. Validation of a clinical assessment score for pediatric sleep-disordered breathing. Laryngoscope. 2012 Sep;122(9):2096-104. doi: 10.1002/lary.23455. Epub 2012 Aug 13. PMID: 22890967. |
Not conform PICO: no sensitivity/specificity for questionnaires (only for clinical assessment score), Population: children suspective of SDB.
|
|
Isaiah A, Shikara M, Pereira KD, Das G. Refining screening questionnaires for prediction of sleep apnea severity in children. Sleep Breath. 2020 Dec;24(4):1349-1356. doi: 10.1007/s11325-019-01964-7. Epub 2019 Nov 27. PMID: 31776897. |
Not conform PICO: correlation between different questions of questionnaires, wrong outcome measures
|
|
Kaditis AG, Alonso Alvarez ML, Boudewyns A, Alexopoulos EI, Ersu R, Joosten K, Larramona H, Miano S, Narang I, Trang H, Tsaoussoglou M, Vandenbussche N, Villa MP, Van Waardenburg D, Weber S, Verhulst S. Obstructive sleep disordered breathing in 2- to 18-year-old children: diagnosis and management. Eur Respir J. 2016 Jan;47(1):69-94. doi: 10.1183/13993003.00385-2015. Epub 2015 Nov 5. PMID: 26541535. |
Not conform PICO: Population: diagnosis of SDB, no comparison, no questionnaire
|
|
Kumar HV, Schroeder JW, Gang Z, Sheldon SH. Mallampati score and pediatric obstructive sleep apnea. J Clin Sleep Med. 2014 Sep 15;10(9):985-90. doi: 10.5664/jcsm.4032. PMID: 25142764; PMCID: PMC4153107. |
Not conform PICO: Malampatti score (physical examination)
|
|
Masoud AI, Adavadkar PA, Park C, Gowharji LF, Alwadei AH, Carley DW. Comparing two pediatric sleep questionnaires: The Pediatric Sleep Questionnaire (PSQ) and a set of 6 hierarchically arranged questions (6Q). Cranio. 2022 Jul;40(4):303-312. doi: 10.1080/08869634.2020.1792221. Epub 2020 Jul 26. PMID: 32713295. |
Not conform PICO: no results for PSQ, wrong comparison with PSG. Population: 7-17, referred for sleep study, to predict sleep apnea (not necessarily obstructive).
|
|
Michelet D, Julien-Marsollier F, Vacher T, Bellon M, Skhiri A, Bruneau B, Fournier J, Diallo T, Luce V, Brasher C, Dahmani S. Accuracy of the sleep-related breathing disorder scale to diagnose obstructive sleep apnea in children: a meta-analysis. Sleep Med. 2019 Feb;54:78-85. doi: 10.1016/j.sleep.2018.09.027. Epub 2018 Oct 28. PMID: 30529781. |
Accuracy of SRBD scale in diagnosis of OSA compared with PSG, mostly overlapping with other SRs, few extra studies but specific groups (kidney failure) and no AHI specified
|
|
Mitchell RB, Garetz S, Moore RH, Rosen CL, Marcus CL, Katz ES, Arens R, Chervin RD, Paruthi S, Amin R, Elden L, Ellenberg SS, Redline S. The use of clinical parameters to predict obstructive sleep apnea syndrome severity in children: the Childhood Adenotonsillectomy (CHAT) study randomized clinical trial. JAMA Otolaryngol Head Neck Surg. 2015 Feb;141(2):130-6. doi: 10.1001/jamaoto.2014.3049. PMID: 25474490; PMCID: PMC4795000. |
Not conform PICO: univariate and multivariable correlations, wrong outcome measures
|
|
Skotko BG, Macklin EA, Muselli M, Voelz L, McDonough ME, Davidson E, Allareddy V, Jayaratne YS, Bruun R, Ching N, Weintraub G, Gozal D, Rosen D. A predictive model for obstructive sleep apnea and Down syndrome. Am J Med Genet A. 2017 Apr;173(4):889-896. doi: 10.1002/ajmg.a.38137. Epub 2017 Jan 26. PMID: 28124477; PMCID: PMC9933889. |
Population: children with DS 3-24 years, model created with Logic Learning Machine based on survey, physical examination, cephalograms, photography, metabolic markers
|
|
Soh HJ, Rowe K, Davey MJ, Horne RSC, Nixon GM. The OSA-5: Development and validation of a brief questionnaire screening tool for obstructive sleep apnea in children. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2018 Oct;113:62-66. doi: 10.1016/j.ijporl.2018.07.029. Epub 2018 Jul 19. PMID: 30174012. |
Not conform PICO: no results for OSA 18, OSA-5, compared with PSG (subgroup)
|
|
Teplitzky TB, Zauher AJ, Isaiah A. Alternatives to Polysomnography for the Diagnosis of Pediatric Obstructive Sleep Apnea. Diagnostics (Basel). 2023 Jun 3;13(11):1956. doi: 10.3390/diagnostics13111956. PMID: 37296808; PMCID: PMC10252945. |
Wrong study design: narrative review |
|
Villa MP, Sujanska A, Vitelli O, Evangelisti M, Rabasco J, Pietropaoli N, Banovcin P, Kheirandish-Gozal L, Gozal D. Use of the sleep clinical record in the follow-up of children with obstructive sleep apnea (OSA) after treatment. Sleep Breath. 2016 Mar;20(1):321-9. doi: 10.1007/s11325-015-1287-7. Epub 2015 Nov 13. PMID: 26564170. |
Not conform PICO: sleep clinical record for follow-up after treatment, not diagnosis
|
|
Walter LM, Biggs SN, Cikor N, Rowe K, Davey MJ, Horne RS, Nixon GM. The efficacy of the OSA-18 as a waiting list triage tool for OSA in children. Sleep Breath. 2016 May;20(2):837-44. doi: 10.1007/s11325-015-1289-5. Epub 2015 Dec 15. PMID: 26669876. |
Not conform PICO: screening tool for sleep disordered breathing, sens/spec only for subscales, part of children had oximetry as reference |
|
Wijayaratne PR, Williams K, Davey MJ, Horne RSC, Nixon GM. Prediction of obstructive sleep apnoea in children and adolescents with Down syndrome. J Intellect Disabil Res. 2023 Sep;67(9):880- 892. doi: 10.1111/jir.13065. Epub 2023 Jun 29. PMID: 37382027. |
Not conform PICO: questionnaire not defined in PICO. |
|
Wu D, Li X, Guo X, Qin J, Li S. A simple diagnostic scale based on the analysis and screening of clinical parameters in paediatric obstructive sleep apnoea hypopnea syndrome. J Laryngol Otol. 2017 Apr;131(4):363-367. doi: 10.1017/S0022215117000238. PMID: 28244843. |
Not conform PICO: clinical parameters instead of questionnaire
|
Verantwoording
Beoordelingsdatum en geldigheid
Laatst beoordeeld : 16-04-2024
Algemene gegevens
De ontwikkeling/herziening van deze richtlijnmodule werd ondersteund door het Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten (www.demedischspecialist.nl/kennisinstituut) en werd gefinancierd uit de Kwaliteitsgelden Medisch Specialisten (SKMS). De financier heeft geen enkele invloed gehad op de inhoud van de richtlijnmodule.
Samenstelling werkgroep
Voor het ontwikkelen van de richtlijnmodule is in 2021 een multidisciplinaire werkgroep ingesteld, bestaande uit vertegenwoordigers van alle relevante specialismen (zie hiervoor de Samenstelling van de werkgroep) die betrokken zijn bij de zorg voor patiënten met pediatrisch OSA.
Werkgroep
- dr. B. (Bas) Pullens (voorzitter), NVKNO, kno-arts (Erasmus MC)
- dr. M.A.J. (Marjolein) van Looij, NVKNO, kno-arts (OLVG)
- drs. C.C.A.F.M. (Christianne) Veugen, NVKNO, AIOS kno (UMCG)
- F.H. (Frea) Kruisinga, NVK, algemeen kinderarts (Amsterdam UMC)
- E.M. (Esther) Dias, NVA, anesthesioloog (Máxima Medisch Centrum)
- dr. J.W. (Jitske) Nolte, NVMKA, MKA-chirurg (Amsterdam UMC)
- E.C. (Esen) Doganer, Stichting Kind en Ziekenhuis, patiëntvertegenwoordiger, tijdelijk vervangen door:
- Anne Swinkels, Stichting Kind en Ziekenhuis (maart 2023 – augustus 2023)
- Marjolein Jager, Stichting Kind en Ziekenhuis (vanaf september 2023)
- T. (Tanja) Mast, Apneuvereniging, patiëntvertegenwoordiger
Klankbordgroep
- drs. W.J.D.M. (Wilma) van Beers, NVvO, orthodontist (tot mei 2023)
- drs. P.C.M. (Petra) Zuurbier, NVvO, orthodontist (vanaf mei 2023)
Met dank aan
- Prof. dr. K.F.M. (Koen) Joosten, kinderarts-intensivist (Erasmus MC)
Met ondersteuning van
- dr. A. (Anja) van der Hout, adviseur Kennisinstituut (vanaf september 2022)
- drs. E.R.L. (Evie) Verweg, junior adviseur Kennisinstituut (vanaf november 2022)
- dr. I. (Iris) Duif, adviseur Kennisinstituut (tot september 2022)
Belangenverklaringen
De Code ter voorkoming van oneigenlijke beïnvloeding door belangenverstrengeling is gevolgd. Alle werkgroepleden hebben schriftelijk verklaard of zij in de laatste drie jaar directe financiële belangen (betrekking bij een commercieel bedrijf, persoonlijke financiële belangen, onderzoeksfinanciering) of indirecte belangen (persoonlijke relaties, reputatiemanagement) hebben gehad. Gedurende de ontwikkeling of herziening van een module worden wijzigingen in belangen aan de voorzitter doorgegeven. De belangenverklaring wordt opnieuw bevestigd tijdens de commentaarfase.
Een overzicht van de belangen van werkgroepleden en het oordeel over het omgaan met eventuele belangen vindt u in onderstaande tabel. De ondertekende belangenverklaringen zijn op te vragen bij het secretariaat van het Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten.
|
Werkgroeplid |
Functie |
Nevenfuncties |
Gemelde belangen |
Ondernomen actie |
|
Pullens |
KNO arts Erasmus MC |
Voorzitter werkgroep landelijke kwaliteitsregistratie Amandeloperaties (die zal een landelijke registratie over amandeloperaties opzetten). Daarnaast voorzitter van de “educational committee” van de Europese kinderKNO vereniging ESPO |
Presentatie tegen vergoeding (sprekersfee) bij Smith & Nephew over coblatie-operaties bij amandelen |
Exclusie bij beslissingen over module aangaande coblatie-operaties bij amandelen. |
|
Veugen |
AIOS Keel-, Neus-, en Oorheelkunde UMCG |
- PhD kandidaat KNO St. Antonius Ziekenhuis/UMCU (onbetaald) - Lid Kerngroep slaapgeneeskunde van de KNO-vereniging |
Promotieonderzoek op het gebied van OSA bij volwassenen, deels gefinancierd door de industrie. Dit gaat echter om OSA bij volwassenen, derhalve hebben zij geen belang in de adviezen die voortvloeien uit de richtlijn pediatrisch OSA. |
Geen restricties |
|
Van Looij |
KNO-arts, somnoloog OLVG |
- Voorzitter Commissie Kwaliteit en Accreditatie SVNL (onbetaald) - Lid richtlijncommissie ESRS - Lid Bestuur SVNL, a.i. voorzitter (onbetaald) - Lid Commissie PrevENT, KNO-vereniging (onbetaald, vacatiegelden) - Adviserend arts voor DEKRA Certification B.V. (incidenteel) - Lid klankbordgroep van de themagroep slaapgeneeskunde van de KNO-vereniging. - Plaatsvervangend opleider van de AIOS en HAIO’s |
Geen |
Geen restricties. Niet de verwachting dat DEKRA Certification B.V. belang heeft bij product. |
|
Dias |
Anesthesioloog Máxima Medisch Centrum |
Geen |
- Sprekersfee (Johnson en Johnson) voor praatjes die niet relateren aan OSA bij kinderen - Principal investigator van Multi-Centre Clinical Trial (PREPARATION) - Wil een onderzoek opzetten naar post-operatief beloop van kinderen met obesitas en bariatrische chirurgie. |
Geen restricties |
|
Nolte |
MKA-chirurg Amsterdam UMC en Schisisteam Amsterdam |
Bestuur Nederlandse Vereniging voor Schisis en Craniofaciale Afwijkingen (NVSCA, penningmeester, onbetaald) |
Geen |
Geen restricties |
|
Kruisinga |
Algemeen kinderarts |
Geen |
Wetenschappelijk onderzoek OSA bij kinderen waaronder: diagnostische instrumenten |
Geen restricties |
|
Mast |
Medewerker ApneuVereniging t.a.v. apneu bij kinderen en t.a.v. de Löwenstein |
- Afdelingssecretaresse Thoraxcentrum Enschede (betaald) - Secretaresse hartrevalidatie bij het Thoraxcentrum |
Geen |
Geen restricties |
|
Doganer |
Junior projectmanager/ beleidsmedewerker Stichting Kind en Ziekenhuis |
Geen |
Geen |
Geen restricties |
|
Swinkels |
Junior projectmanager/ beleidsmedewerker Stichting Kind en Ziekenhuis |
Geen |
Geen |
Geen restricties |
|
Jager |
Junior beleids- en projectmedewerker Stichting Kind en Ziekenhuis |
Begeleider C bij Sherpa, betaald (3 contracturen). |
Geen |
Geen restricties |
|
Zuurbier |
- Orthodontist, deels eigenaar praktijk orthodontisten Heemstede -Orthodontist, staflid afdeling orthodontie, ACTA |
Lid wetenschappelijke commissie van de NVTS |
Geen |
Geen restricties |
|
Van Beers |
Recent met pensioen, voorheen praktijkhouder orthodontisten praktijk |
- Vice voorzitter College Tandheelkundig Specialisten - Lid VICO, visitatiecommissie orthodontisten - Lid Consilium orthodontiae - Lid LOP - Lid verantwoordingsorgaan tandarts pensioenfonds (betaald), - Zelfstandig gevestigd mediator - Ombudspersoon voor Volt Europa - Waarnemer zzp (betaald) |
Geen |
Geen restricties |
Inbreng patiëntenperspectief
Er werd aandacht besteed aan het patiëntenperspectief door inbreng van De Apneu Vereniging en Stichting Kind en Ziekenhuis in de knelpuntenanalyse en afgevaardigden van De Apneu Vereniging en Stichting Kind en Ziekenhuis in de werkgroep. De verkregen input is meegenomen bij het opstellen van de uitgangsvragen, de keuze voor de uitkomstmaten en bij het opstellen van de overwegingen. De conceptrichtlijn is tevens voor commentaar voorgelegd aan Stichting Kind en Ziekenhuis en de Apneuvereniging en de eventueel aangeleverde commentaren zijn bekeken en verwerkt.
Kwalitatieve raming van mogelijke financiële gevolgen in het kader van de Wkkgz
Bij de richtlijn is conform de Wet kwaliteit, klachten en geschillen zorg (Wkkgz) een kwalitatieve raming uitgevoerd of de aanbevelingen mogelijk leiden tot substantiële financiële gevolgen. Bij het uitvoeren van deze beoordeling zijn richtlijnmodules op verschillende domeinen getoetst (zie het stroomschema op de Richtlijnendatabase).
Uit de kwalitatieve raming blijkt dat er waarschijnlijk geen substantiële financiële gevolgen zijn, zie onderstaande tabel.
|
Module |
Uitkomst raming |
Toelichting |
|
Module Diagnostiek door vragenlijsten |
geen financiële gevolgen |
Hoewel uit de toetsing volgt dat de aanbeveling(en) breed toepasbaar zijn (> 40.000 patiënten), volgt ook uit de toetsing dat het geen nieuwe manier van zorgverlening of andere organisatie van zorgverlening betreft, het geen toename in het aantal in te zetten voltijdsequivalenten aan zorgverleners betreft en het geen wijziging in het opleidingsniveau van zorgpersoneel betreft. Er worden daarom geen substantiële financiële gevolgen verwacht. |
Werkwijze
AGREE
Deze richtlijnmodule is opgesteld conform de eisen vermeld in het rapport Medisch Specialistische Richtlijnen 2.0 van de adviescommissie Richtlijnen van de Raad Kwaliteit. Dit rapport is gebaseerd op het AGREE II instrument (Appraisal of Guidelines for Research & Evaluation II; Brouwers, 2010).
Knelpuntenanalyse en uitgangsvragen
Tijdens de voorbereidende fase inventariseerde de werkgroep de knelpunten in de zorg voor patiënten met pediatrisch OSA. De werkgroep beoordeelde de aanbeveling(en) uit de eerdere richtlijnmodule (NVKNO, 2013) op noodzaak tot revisie. Tevens zijn er knelpunten aangedragen door De Apneu Vereniging en Stichting Kind en Ziekenhuis. Een verslag hiervan is opgenomen onder aanverwante producten.
Uitkomstmaten
Na het opstellen van de zoekvraag behorende bij de uitgangsvraag inventariseerde de werkgroep welke uitkomstmaten voor de patiënt relevant zijn, waarbij zowel naar gewenste als ongewenste effecten werd gekeken. Hierbij werd een maximum van acht uitkomstmaten gehanteerd. De werkgroep waardeerde deze uitkomstmaten volgens hun relatieve belang bij de besluitvorming rondom aanbevelingen, als cruciaal (kritiek voor de besluitvorming), belangrijk (maar niet cruciaal) en onbelangrijk. Tevens definieerde de werkgroep tenminste voor de cruciale uitkomstmaten welke verschillen zij klinisch (patiënt) relevant vonden.
Methode literatuursamenvatting
Een uitgebreide beschrijving van de strategie voor zoeken en selecteren van literatuur is te vinden onder ‘Zoeken en selecteren’ onder Onderbouwing. Indien mogelijk werd de data uit verschillende studies gepoold in een random-effects model. Review Manager 5.4 werd gebruikt voor de statistische analyses. De beoordeling van de kracht van het wetenschappelijke bewijs wordt hieronder toegelicht.
Beoordelen van de kracht van het wetenschappelijke bewijs
De kracht van het wetenschappelijke bewijs werd bepaald volgens de GRADE-methode. GRADE staat voor ‘Grading Recommendations Assessment, Development and Evaluation’ (zie https://www.gradeworkinggroup.org). De basisprincipes van de GRADE-methodiek zijn: het benoemen en prioriteren van de klinisch (patiënt) relevante uitkomstmaten, een systematische review per uitkomstmaat, en een beoordeling van de bewijskracht per uitkomstmaat op basis van de acht GRADE-domeinen (domeinen voor downgraden: risk of bias, inconsistentie, indirectheid, imprecisie, en publicatiebias; domeinen voor upgraden: dosis-effect relatie, groot effect, en residuele plausibele confounding).
GRADE onderscheidt vier gradaties voor de kwaliteit van het wetenschappelijk bewijs: hoog, redelijk, laag en zeer laag. Deze gradaties verwijzen naar de mate van zekerheid die er bestaat over de literatuurconclusie, in het bijzonder de mate van zekerheid dat de literatuurconclusie de aanbeveling adequaat ondersteunt (Schünemann, 2013; Hultcrantz, 2017).
|
GRADE |
Definitie |
|
Hoog |
|
|
Redelijk |
|
|
Laag |
|
|
Zeer laag |
|
Bij het beoordelen (graderen) van de kracht van het wetenschappelijk bewijs in richtlijnen volgens de GRADE-methodiek spelen grenzen voor klinische besluitvorming een belangrijke rol (Hultcrantz, 2017). Dit zijn de grenzen die bij overschrijding aanleiding zouden geven tot een aanpassing van de aanbeveling. Om de grenzen voor klinische besluitvorming te bepalen moeten alle relevante uitkomstmaten en overwegingen worden meegewogen. De grenzen voor klinische besluitvorming zijn daarmee niet één op één vergelijkbaar met het minimaal klinisch relevant verschil (Minimal Clinically Important Difference, MCID). Met name in situaties waarin een interventie geen belangrijke nadelen heeft en de kosten relatief laag zijn, kan de grens voor klinische besluitvorming met betrekking tot de effectiviteit van de interventie bij een lagere waarde (dichter bij het nuleffect) liggen dan de MCID (Hultcrantz, 2017).
Overwegingen (van bewijs naar aanbeveling)
Om te komen tot een aanbeveling zijn naast (de kwaliteit van) het wetenschappelijke bewijs ook andere aspecten belangrijk en worden meegewogen, zoals aanvullende argumenten uit bijvoorbeeld de biomechanica of fysiologie, waarden en voorkeuren van patiënten, kosten (middelenbeslag), aanvaardbaarheid, haalbaarheid en implementatie. Deze aspecten zijn systematisch vermeld en beoordeeld (gewogen) onder het kopje ‘Overwegingen’ en kunnen (mede) gebaseerd zijn op expert opinion. Hierbij is gebruik gemaakt van een gestructureerd format gebaseerd op het evidence-to-decision framework van de internationale GRADE Working Group (Alonso-Coello, 2016a; Alonso-Coello 2016b). Dit evidence-to-decision framework is een integraal onderdeel van de GRADE methodiek.
Formuleren van aanbevelingen
De aanbevelingen geven antwoord op de uitgangsvraag en zijn gebaseerd op het beschikbare wetenschappelijke bewijs en de belangrijkste overwegingen, en een weging van de gunstige en ongunstige effecten van de relevante interventies. De kracht van het wetenschappelijk bewijs en het gewicht dat door de werkgroep wordt toegekend aan de overwegingen, bepalen samen de sterkte van de aanbeveling. Conform de GRADE-methodiek sluit een lage bewijskracht van conclusies in de systematische literatuuranalyse een sterke aanbeveling niet a priori uit, en zijn bij een hoge bewijskracht ook zwakke aanbevelingen mogelijk (Agoritsas, 2017; Neumann, 2016). De sterkte van de aanbeveling wordt altijd bepaald door weging van alle relevante argumenten tezamen. De werkgroep heeft bij elke aanbeveling opgenomen hoe zij tot de richting en sterkte van de aanbeveling zijn gekomen.
In de GRADE-methodiek wordt onderscheid gemaakt tussen sterke en zwakke (of conditionele) aanbevelingen. De sterkte van een aanbeveling verwijst naar de mate van zekerheid dat de voordelen van de interventie opwegen tegen de nadelen (of vice versa), gezien over het hele spectrum van patiënten waarvoor de aanbeveling is bedoeld. De sterkte van een aanbeveling heeft duidelijke implicaties voor patiënten, behandelaars en beleidsmakers (zie onderstaande tabel). Een aanbeveling is geen dictaat, zelfs een sterke aanbeveling gebaseerd op bewijs van hoge kwaliteit (GRADE gradering HOOG) zal niet altijd van toepassing zijn, onder alle mogelijke omstandigheden en voor elke individuele patiënt.
|
Implicaties van sterke en zwakke aanbevelingen voor verschillende richtlijngebruikers |
||
|
|
||
|
|
Sterke aanbeveling |
Zwakke (conditionele) aanbeveling |
|
Voor patiënten |
De meeste patiënten zouden de aanbevolen interventie of aanpak kiezen en slechts een klein aantal niet. |
Een aanzienlijk deel van de patiënten zouden de aanbevolen interventie of aanpak kiezen, maar veel patiënten ook niet. |
|
Voor behandelaars |
De meeste patiënten zouden de aanbevolen interventie of aanpak moeten ontvangen. |
Er zijn meerdere geschikte interventies of aanpakken. De patiënt moet worden ondersteund bij de keuze voor de interventie of aanpak die het beste aansluit bij zijn of haar waarden en voorkeuren. |
|
Voor beleidsmakers |
De aanbevolen interventie of aanpak kan worden gezien als standaardbeleid. |
Beleidsbepaling vereist uitvoerige discussie met betrokkenheid van veel stakeholders. Er is een grotere kans op lokale beleidsverschillen. |
Organisatie van zorg
In de knelpuntenanalyse en bij de ontwikkeling van de richtlijnmodule is expliciet aandacht geweest voor de organisatie van zorg: alle aspecten die randvoorwaardelijk zijn voor het verlenen van zorg (zoals coördinatie, communicatie, (financiële) middelen, mankracht en infrastructuur). Randvoorwaarden die relevant zijn voor het beantwoorden van deze specifieke uitgangsvraag zijn genoemd bij de overwegingen. Meer algemene, overkoepelende, of bijkomende aspecten van de organisatie van zorg worden behandeld in de module Organisatie van zorg.
Commentaar- en autorisatiefase
De conceptrichtlijnmodule werd aan de betrokken (wetenschappelijke) verenigingen en (patiënt) organisaties voorgelegd ter commentaar. De commentaren werden verzameld en besproken met de werkgroep. Naar aanleiding van de commentaren werd de conceptrichtlijnmodule aangepast en definitief vastgesteld door de werkgroep. De definitieve richtlijnmodule werd aan de NVKNO, NVA, NVK en Apneuvereniging voorgelegd voor autorisatie en door hen geautoriseerd dan wel geaccordeerd.
Literatuur
Agoritsas T, Merglen A, Heen AF, Kristiansen A, Neumann I, Brito JP, Brignardello-Petersen R, Alexander PE, Rind DM, Vandvik PO, Guyatt GH. UpToDate adherence to GRADE criteria for strong recommendations: an analytical survey. BMJ Open. 2017 Nov 16;7(11):e018593. doi: 10.1136/bmjopen-2017-018593. PubMed PMID: 29150475; PubMed Central PMCID: PMC5701989.
Alonso-Coello P, Schünemann HJ, Moberg J, Brignardello-Petersen R, Akl EA, Davoli M, Treweek S, Mustafa RA, Rada G, Rosenbaum S, Morelli A, Guyatt GH, Oxman AD; GRADE Working Group. GRADE Evidence to Decision (EtD) frameworks: a systematic and transparent approach to making well informed healthcare choices. 1: Introduction. BMJ. 2016 Jun 28;353:i2016. doi: 10.1136/bmj.i2016. PubMed PMID: 27353417.
Alonso-Coello P, Oxman AD, Moberg J, Brignardello-Petersen R, Akl EA, Davoli M, Treweek S, Mustafa RA, Vandvik PO, Meerpohl J, Guyatt GH, Schünemann HJ; GRADE Working Group. GRADE Evidence to Decision (EtD) frameworks: a systematic and transparent approach to making well informed healthcare choices. 2: Clinical practice guidelines. BMJ. 2016 Jun 30;353:i2089. doi: 10.1136/bmj.i2089. PubMed PMID: 27365494.
Brouwers MC, Kho ME, Browman GP, Burgers JS, Cluzeau F, Feder G, Fervers B, Graham ID, Grimshaw J, Hanna SE, Littlejohns P, Makarski J, Zitzelsberger L; AGREE Next Steps Consortium. AGREE II: advancing guideline development, reporting and evaluation in health care. CMAJ. 2010 Dec 14;182(18):E839-42. doi: 10.1503/cmaj.090449. Epub 2010 Jul 5. Review. PubMed PMID: 20603348; PubMed Central PMCID: PMC3001530.
Hultcrantz M, Rind D, Akl EA, Treweek S, Mustafa RA, Iorio A, Alper BS, Meerpohl JJ, Murad MH, Ansari MT, Katikireddi SV, Östlund P, Tranæus S, Christensen R, Gartlehner G, Brozek J, Izcovich A, Schünemann H, Guyatt G. The GRADE Working Group clarifies the construct of certainty of evidence. J Clin Epidemiol. 2017 Jul;87:4-13. doi: 10.1016/j.jclinepi.2017.05.006. Epub 2017 May 18. PubMed PMID: 28529184; PubMed Central PMCID: PMC6542664.
Medisch Specialistische Richtlijnen 2.0 (2012). Adviescommissie Richtlijnen van de Raad Kwalitieit. http://richtlijnendatabase.nl/over_deze_site/over_richtlijnontwikkeling.html
Neumann I, Santesso N, Akl EA, Rind DM, Vandvik PO, Alonso-Coello P, Agoritsas T, Mustafa RA, Alexander PE, Schünemann H, Guyatt GH. A guide for health professionals to interpret and use recommendations in guidelines developed with the GRADE approach. J Clin Epidemiol. 2016 Apr;72:45-55. doi: 10.1016/j.jclinepi.2015.11.017. Epub 2016 Jan 6. Review. PubMed PMID: 26772609.
Schünemann H, Brożek J, Guyatt G, et al. GRADE handbook for grading quality of evidence and strength of recommendations. Updated October 2013. The GRADE Working Group, 2013. Available from http://gdt.guidelinedevelopment.org/central_prod/_design/client/handbook/handbook.html.
Zoekverantwoording
Zoekacties zijn opvraagbaar. Neem hiervoor contact op met de Richtlijnendatabase.