Uitgangsvraag

Wat is de effectiviteit van psychosociale begeleiding vanuit een multidisciplinair team voor kinderen met een (cheilognatho-)palatoschisis en hun ouders?

 

  • Op welke momenten in de ontwikkeling van het kind kan psychosociale begeleiding het beste plaatsvinden?

Aanbeveling

Screen het kind met schisis en ouders op psychosociale problemen, na de geboorte, op de leeftijd van 2 à 3 jaar, 5 jaar, 10 à 11 jaar en 17 jaar.

 

Screen bij dit contact op kindfactoren (welbevinden, mogelijke leerproblemen, angst voor medische interventies en acceptatieproblemen) en gezins/ouderfactoren (acceptatieproblemen, rouw en opvoedstijl).

 

Gebruik naast gesprekken binnen alle schisisteams hiervoor hetzelfde gevalideerde instrument (SDQ, GVL, gesprek met ouder en/of kind).

 

Bied ouders en kind op basis van de uitkomsten van de screening indien nodig nadere diagnostiek dan wel behandeling aan.

 

Stel binnen het schisisteam een postacademisch geschoolde gedragskundige (gezondheidszorgpsycholoog of orthopedagoog-generalist en maatschappelijk werker, voor de minder complexe problematiek) aan ten behoeve van de diagnostiek van psychosociale problemen van kind en gezin en voor de behandeling van complexe psychosociale problematiek.

Inleiding

Ouders die een kind krijgen met een aangeboren afwijking zoals een schisis hebben verschillende redenen om zich zorgen te maken over de toekomst van hun kind. De ervaring leert, dat deze zorg van ouders meestal direct bij het (al dan niet prenataal) stellen van de diagnose schisis ontstaat, en daarna op verschillende momenten in de ontwikkeling van het kind aanwezig is. In de klinische praktijk blijkt dat er bij ouders sprake kan zijn van acceptatieproblematiek, rouw en zorgen om zaken als de sociale acceptatie van het kind in de toekomst. Het verloop van de begeleiding aan ouders (en kind) ten aanzien van het psychosociaal welbevinden en de opvoeding is complex en spant zich uit over verschillende periodes in de ontwikkeling van het kind van baby tot (jong) volwassene. Hoewel veel van de primaire behandeling medisch/chirurgisch van aard is, is het uiteindelijke doel van de totale behandeling van een schisisteam het psychosociaal welbevinden van het kind met een schisis en zijn of haar familie. Het is daarom wenselijk om in kaart te brengen of en wanneer ouders en kind gebaat zouden zijn bij psychosociale ondersteuning en, zo ja, op welke momenten in de ontwikkeling van het kind dit het beste kan plaats vinden.

Conclusies

No assessment

Currently there is insufficient evidence to support any specific psychosocial intervention for individuals with cleft lip and/or palate and their parents.

 

Norman, 2014

 

No assessment

The age of an individual with cleft lip and palate does not appear to influence the occurrence or severity of psychosocial problems.

Hunt, 2005

Samenvatting literatuur

Description of studies

Psychosocial interventions

One study, a systematic review, was included in this literature summary. Norman, 2014 aimed to assess the effectiveness of different psychological interventions for children and adults with cleft lip and/or palate and their parents. Six databases (including Medline and Embase) were searched until June 2013. Studies were included if at least 90% of participants had cleft lip/palate (or parents of children with cleft lip/palate), unless results were reported separately for patients with cleft lip and/or palate or raw data were available upon request from authors. A total of 7 studies were included in this review.

 

Psychosocial development

For this literature summary the conclusions of systematic review by Hunt, 2005_1 was considered as a fundament. The conclusions from the review were supplemented by the 24 studies published after the systematic literature search of this review was performed (December 2003). No GRADE-assessment was performed of these studies and no literature conclusions were formulated, since the study designs was not suitable for this. However, the studies are described narratively in the paragraphs below.

 

Hunt, 2005 is a systematic review examining the psychosocial impact of cleft lip and palate among children and adults. The following specific research questions were assessed: 1) are children and adults with cleft lip and palate at increased risk of impaired psychosocial functioning? 2) What, if any, type of psychosocial impairement do children and adults with cleft lip and palate develop? 3) Is there a relationship between cleft type and the prevalence and severity of psychosocial impairement? 4) Are children with cleft lip and palate more vulnerable to psychosocial problems at particular stages of developement? In this review a systematic seach was performed up to december 2003 and found 64 papers that met the inclusion criteria, that were prospective, retrospective or cross-sectional in nature. Only 30 of the included studies had a control group.

 

Baker, 2008 is a cross-sectional study that examined the role of parent’s coping strategies and social support in the family impact of cleft lip and palate and levels of adjustment. A total of 103 parents of children and young adults with cleft lip and palate (age 0 – 18 years) participated in this study, by filling out a Coping Response Inventory, the Interpersonal Support Evaluation List – Short Form, the Stress-related Growth Scale, the Family Impact Scale and the General Health Questionnaire.

 

Berger, 2009 is a cross-sectional study exploring the nature of psychosocial adjustment in youg peaople with a cleft and their parents. A total of 145 participants aged 11 – 16 years and their families were included in this study. Participants completed measures of psychological adjustment, coping, social experiences, satisfaction with appearence, cleft-related factors and demographic information.

 

Brand, 2008 is a cross-sectional assessed psychological functioning and interactional competencies and sleep patterns in children with cleft lip and palate. A total of 32 children with cleft lip and palate and 34 controls aged 6-16 years old were included in this study. For psychosocial assessment the Strength and Difficulties Questionnaire and a questionnaire on interactional competencies was used. For sleep assessment a sleep log was completed for seven consecutive nights.

 

Collett, 2012 is a cross-sectional study that aimed to determine whether psychosocial functioning in children with orofacial clefts and their parents differs from unaffected controls. A total of 93 participants with orofacial clefts and 124 controls aged 5-9 years were included in this study. Psychosocial functioning was measured by the Child Behaviour Checklist, the PedsQL 4.0, the Social Competence Scale and the Parenting Stress Inventory.

 

Demir, 2011 is a cross-sectional study aiming to determine whether children with non-syndromic cleft lip and palate are more likely to be diagnosed with psychiatric disorders and whether cleft-related factors are related to psychopathology. A total of 20 children aged 6-16 years with cleft lip and palate were included in this study together with 40 controls without cleft lip and palate. Children were assessed by psychiatric interviews and by the Child Depression Inventory, State-trait Anxiety Invetory for Children, Piers-Harris Children Self-Concept Scale, Schedule for Affective Disorders and Schizophrenia for School-aged Children – Present and Lifetime version, Ankara Articulation Test, Weschsler Intelligence Scale for Children, Beck Anxiety Inventory and Beck Depression Inventory.

 

Feragen, 2009 is a cross-sectional study that assessed self-reported social experience in children with a cleft lip and/or palate. A total of 268 10-year old children were included in this study, also their parents were requested to participate. The Child Experience Questionnaire, Personal Inventory for Children and Satisfaction with Appearence Scales were used to study cognitive, emotional and psychosocial functioning.

 

Feragen, 2010_1 is a cross-sectional study that investigated associations between percieved peer harassment and satisfaction with appearence in children with a cleft lip and/or palate. A total of 661 children with a cleft (non-visible in 227 patients) aged 10-16 years were included in this study. Peer harassment was measured by the Child Experience Questionnaire. Satisfaction with appearence was measured with the Satisfaction with Appearence Scales.

 

Feragen, 2010_2 is a cross-sectional study that investigates the role of friendships and social acceptance in adolescents with a cleft. A total of 196 adolescents with a visible cleft, 93 with a non-visible cleft and 1832 controls with no cleft were includeed in this study. The adolescents aged 16 years filled out the Hopkins Symptom Checklist for depressive symptoms and the Self-Perception Profile for Adolescents.

 

Feragen, 2014 is a cross-sectional study that explores psychological functioning in adolescents with a cleft aged 16 years. A total of 857 adolescents with a cleft (non-visible in 284 participants) and 1832 healthy controls were included in this study. Cognitive, emotional, behavioral, appearence-related and psychosocial adjustment was assessed by the Hopkins Symptom Checklist, the Harter Self-Perception Scale for adolescents, the Child Experience Questionnaire and Satisfaction with Appearence Scale.

 

Hentges, 2011 reports a follow-up of the population of Murray, 2007, when the children are aged 7 yeras. Again, cognitive development of children with delayed lip closure (n=49), early lip closure (n=44) and healthy controls (n=77) were assessed in terms of Intelligent Quotient, language and school development.

 

Hoek, 2009 is a cross-sectional study that examined the social-emotional health of children with a cleft performed in the Netherlands. In total 80 children with a cleft, aged 9-12 years were included in this study. The participants, as well as their parents and teachers filled in questionnaires about their social-emotional health: the “Strengt hand Difficulties Questionnaire”, the “Child Behavior checklist” (parents) and the “Teacher’s Report form” (teachers).

 

Hunt, 2006 is a cross sectional study that aimed to determine the psychosocial effects of cleft lip and/or palate among children and young adults, and compare those effects to a control group without cleft lip and/or palate. A total of 160 children / young adults aged 8-21 years were included in this study, together with 113 controls. Psychological functioning was assessed using validated psychological questionnaires. Happiness with facial appearence was rated using the visual analogue scale. Social functioning, including experience with teasing/bullying was assessed using a semi-structured interview.

 

Hunt, 2007 is a cross-sectional study that aimed 1) to determine the opinion of parents regarding the psychosocial functioning of their child with cleft lip and palate, 2) to identify predictors of psychosocial functioning, 3) to determine the level of agreement between children with cleft lip and palate and their parents. A total of 129 parents of children with cleft lip and palate and 96 parents of healthy controls were included in this study. Children were aged 8-18 (mean 12) years. Parents completed the Child Behavioural checklist, were interviewed and gave their opinion of the child’s self-esteem, anxiety, happiness and problems caused by facial appearence using visual analogue scales.

 

Hutchinson, 2011 is a systematic review and meta-analysis that examined the cross-cultural psychosocial impact of cleft lip and/or palate in non-Anglo populations. A total of 4 studies containing 2276 adolescents and adults with cleft lip and palate were included in this review. The studies were performed in China, Hong-Kong, Taiwan and Norway. Effect sizes were estimated using Cohen’s d and confidence intervals.

 

Kramer, 2009 is a cross-sectional study that studied the quality of life and social functioning in schoolchildren with a cleft and their families. A total of 170 children with cleft lip and palate and their families were included in this study. Both child an family were requested to fill in the Impact on Family Scale Questionnaire. The results were compared with age-matched average scores of unaffected children from a control group of 132 families.

 

Murray, 2007 is an observational study in which the effect of early versus late cleft lip repair are studied on infant development and mother-infant interactions. A total of 94 infants with cleft lip, and 96 control infants were examined. Early lip closure (<1 month) was performed in 48 infants and late lip closure (3-4 months) in 55 infants. Cognitive development, behavioural problems and attachment were assessed at 2, 6 and 12 months.

 

Murray, 2010 is an observational study that studies the effect of cleft lip on socio-emotional functioning in school-aged children. A total of 93 children with cleft lip (wit hand without cleft palate) and 77 controls were included in this study at the age of 18 months, and followed for 7 years. Socio-emotional functioning of children was assessed using teacher and maternal reports, observations of social interactions, and child social representations.

 

Petrackova, 2015 is a observational study that compares the effects of early versus late exposure to anesthesia on intelligence quotient and psychosocial development in children who were operated for cleft lip. In 15 patient early lip closure, in the first 8 days of life, was performed. In 17 patients late repair, at 3-10 months, was performed. Intelligence quotient and psychosocial development were compared at the age of 3-7 years.

 

Roberts, 2012 is a systematic review that examined the cognitive functioning of children and adults with cleft lip and palate or cleft lip or cleft palate only. A total of 29 papers was included in this review, containing data from 1 546 persons with a cleft and 279 805 controls. The included studies showed large heterogenity (age of study population, length of follow-up, measurement of outcome variables). Cohen’s d effect sizes were calculated to compare the difference between the cognitive performance of the cleft and control groupsfor the 10 broad cognitive domains. Effect sizes were weighed by inverse variances (corrrected for sample size per study). Due to the large heterogeniety of the included studies, the results of these weighed effect sizes should be interpreted with caution.

 

Silfer, 2003 is a cross-sectional study in which the social interaction patterns of children with and without clefts were studied. A total of 34 children with oral clefts aged 8-15 years were matched to 34 non-cleft controls (match for sex, age and socioeconomic status). Participatents were videotaped while interacting with a peer confederate. The cleft- and control groups were compared on social behaviour.

 

Speltz, 2000 is a prospective longitudinal study that examines cognitive and psychomotor development in patients with a cleft. A total of 29 patients with cleft lip and palate, 28 with cleft palate only, and 69 healthy controls were included in this study. Infants were administered the Bayley Scales of Infant Development at the age of 3, 12 and 24 months.

 

Swanenburg de Veye, 2002 is a cross-sectional study which studies the association between associated congenital malformations and the mental and psychomotor development of children with clefts. A total of 148 children with cleft lip (n=56), cleft palate (n=32) or both (n=62) were included. The children’s level of development was determined by means of the Dutch version of the Bayley Scales of Infant Development.

 

Wehby, 2012 is a longitudinal database study (it is not mentioned whether the data collection was prospective or retrospective) that examines behavioural health in children aged 2-12 with oral clefts. A population-based sample of 104 children with oral clefts in the United States of America is used for this purpose. Behaviour was evaluated using the Child Behavior Checklist or the Pediatric Behaviour Scale 30, depending on age comapred with normative samples.

 

Wehby, 2014 is a longitudinal database study (it is not mentioned whether the data collection was prospective or retrospective) that compares the academic achievement of children with oral clefts to their classmates in a population-based study in the United States of America. The sample included 588 children with clefts (3744 child-grade observations) and 1874 classmates without clefts (13159 child-grade observations). Differences were assessed at different ages/levels of education (elementary, middle and high school). Academic achievement was essesed by using standardized tests of academic progress developed by the Iowa testing programs.

 

Results

Psychosocial interventions

Norman, 2014 concludes that out of the 7 included studies only 2 were randomized controlled trials (RCTs) and included for full data analysis (one of which failed to meet the full inclusion criteria). Both of these RCTs were performed in adults (some with clefts), and therefore, not relevant to answering our research question. The five remaining studies were observational and included only in a narrative synthesis, because data were available for people or parents of those with cleft lip and/or palate only. Two studies (Maddern, 2006; n=29 and Kapp-Simon, 2005, n=20) were performed in children (some with clefts) and one in parents of children with cleft palate (Pelchat, 2004, n=76).

 

Maddern, 2006 described the effect of cognitive behavioural training (CBT) in children with any form of disfigurement aged 5-16 years. A total of 4 sessions was administered by a clinical psychologist or assistant psychologist (duration of sessions not stated). Patients were followed for 6 months after the intervention. At 6 months follow-up children reported a reduction in the frequency of teasing and in the degree of distress it caused both in the classroom and in the playground. Parents reported reductions in their children's' somatizing behaviour and levels of anxiety.

 

Kapp-Simon, 2005 described the effect of social skills training (SST) in children with craniofacial conditions aged 12-14 years. A total of 12 sessions lasting 90 minutes were administered. Children on the waiting list for the SST served as controls. Both target and peer-controlled total communication improved across time with adolescents receiving social skills intervention showing significantly more improvement than those adolescents not receiving direct social skills interventions. Adolescents receiving treatment participated in significantly more target initiated conversations lasting at least three interchanges and showed a trend toward a greater frequency of target initiations and positive responses to peer initiations. Peers were more likely to respond to treatment subject initiations after intervention. Fewer treatment subjects used nondirected communication, whereas control subjects continued to use nondirected communication at a slightly increased frequency.

 

Pelchat, 2004 describes a family intervention programme (a form of CBT) in parents of newborn children with cleft lip and/or palate and Down syndrome. The intervention consisted out of 6-8 sessions administered by a nurse (duration of session not stated). Parents reported to be significantly satisfied about the intervention programme. Parents of children with cleft lip and/or palate were significantly more satisfied than the children of parents with Down’s syndrome.

 

Pooling and meta-analysis of data was not possible due to heterogeneity of the included studies. This review found no evidence to support any specific intervention.

 

Psychosocial development

Hunt, 2005 summarizes that the majority of adults and children with cleft lip and palate do not appear to experience major psychosocial problems. Berger, 2009; Collett, 2012; Hoek, 2009 and Feragen, 2014 concur with these findings. It has to be noted, though, that literature has tended to report the psychosocial functioning of cleft lip and palate children in a general way. This has often disguised specific problems that these children have in relation to adjustment, behavioural problems, self-concept, self-esteem, self-confidence, body image, satisfaction with facial appearence, satisfaction with speech, social life, anxiety, depression and learning problems. Children with cleft lip and palate has been described as more external in locus of control and significantly more field dependent than non-cleft controls. Children with cleft lip and palate also tend to have higher levels of hostility, negative self-worth, a negative outlook and greater dependence compared with the general population. Furthermore, children with cleft lip and palate tend to see their parents as having more negative feelings and worrying more, and adolescents express a lower degree of percieved parental acceptance than controls. Feragen, 2009 reports that psychosocial resilience is associated with adequate emotional functioning, high satisfaction with appearence and a lower frequency of reported teasing.

 

Self concept appears to be good among children with cleft lip and palate, in some cases even better than in the control group. This concurs with the findings of Kramer, 2009, who reports that children with cleft lip and palate have a better quality of life than the control group. But when present, limitations in quality of life in children with cleft lip and palate mostly affected the social role. However, when specific components of self-concept are examined, some problems emerge. Children with cleft lip and palate may have lower personal and social self-concept scores compared to non-cleft controls.

 

Self esteem is considered to be generally good among children with cleft lip and palate, although it has been linked to the child’s opinion about facial appearence. Children who are more accepting of their cleft tend to have higher self-esteem, and the more physically attractive a person rates themselves, the higher that person’s self-esteem tends to be. Children, adolescents and adults have reported that their self-confidence has been affected by having a cleft lip and palate. Hunt, 2007 reports that self-esteem is lower in children with clefts compared to healthy controls. Regarding timing of cleft lip surgery, Petrackova, 2015 reports that children with early cleft-lip surgery (<8 days) have a better selft esteem that those with late (3-10 months) lip surgery.

 

Regarding body-image, although most children seem relativeley satisfied, some features (nose and teeth) are considered less satisfactory and may result in problems with body image. There is conflicting evidence about satisfaction with facial appearence, 3 studies report that cleft lip and palate patients are generally pleased with their facial appearence, while 5 studies report that many cleft lip and palate patients express dissatisfaction. Silfer, 2003 also reports that children with clefts and their parents report greater dissatisfaction with facial appearence. A visible scar appears to be of most concern. Likewise, Feragen, 2014 reports that cleft visibility was a risk factor for dissatisfaction with appearence, while Feragen, 2010_1 states that cleft visibility was not associated with appearence dissatisfaction, although this relation is strongly mediated by experiences of peer harassment. Feragen, 2010_2 adds that subjective dissatisfaction with facial appearenc is related to depressive symptoms. Hunt, 2006 and Hunt, 2007 report that happiness with appearence is lower in children with clefts compared to healthy controls, and that this happiness is related to how visible the scar is and whether the child has been teased. Satisfaction with facial appearence has been linked to the incidence of behavioural problems, this finding is also reported in Wehby, 2012.

 

Regarding behavioural problems, there are contrasting reports in children with cleft lip and palate. On one hand, 2 studies reported that children with cleft lip and palate have higher than average levels of internalizing behaviour (that is a risk factor for developing anxiety problems). On the other hand, 2 studies reported that children with cleft lip and palate are less agressive than controls and do not exhibit any signs of delinquency.

 

Patients with cleft lip and palate appear to be more socially affected as a result of having a cleft (as reported by professionals who care for cleft lip and palate patients and self-reports by adults with cleft lip and palate). Several studies performed in the 1970’s have shown that young people with cleft lip and palate are more likely to drop out of school and less likely to belong to a club or society. Also, a larger proportion of adolescents with cleft lip and palate indicate no aspiration for further education, when compared to controls (also study from 1974).

 

Wehby, 2012 reports that most children with oral clefts had similar behavioural health outcomes as unaffected children, except for increased risk of inattention / hyperactivity ath the age 6-12 years. In contrast, Brand, 2008 reports that there was no difference in conduct problems or hyperactivity between children with cleft lip and palate and non-cleft controls aged 6 – 16 years. Hoek, 2009 also reports that there is less deviant behavior in children with clefts compared to controls with no clefts. Hunt, 2006 and Hunt, 2007 however report that more behavioural problems were reported in children with cleft lip and palate, when compared to healthy controls. Factors associated with behavioural problems were visibility of a scar and having being teased.

 

No studies regarding anxiety and depression in children with cleft lip and palate were reported, but in adults cleft lip and palate patients had a higher prevalence of anxiety and depression when compared to controls as assesed by Hunt, 2005. Also, dissatisfaction with facial appearence was found to be a predictor of depression, both among cleft lip and palate patients and controls, this finding is also confirmed in Feragen, 2010_2 and Demir, 2011. Murray, 2010 supplements that children with clefts aged 1.5 – 9 years had raised rates of teacher-reported social problems, and anxious and withdrawn-depressed behaviour. Hoek, 2009 also concludes that there is more depressive behaviour as reported by parents in children with clefts aged 9-12 years. Demir, 2011 supplements that social anxiety and major depressive disorder were more prevalent among children with cleft lip and palate than among controls without cleft lip and palate in children aged 6-16 years. However, Feragen 2010_2 reports that boys with a cleft report less depressive symptoms than their peers with no cleft, while overall there was no difference in depressive sypmtoms between 16-year olds with and without a cleft. Both Hunt, 2006 and Hunt, 2007 supplement that more anxiety was reported in children with cleft lip and palate when compared to healthy controls. Teasing was greater among participants who had cleft lip and/or palate and was a predictor of anxiety.

 

Regarding mother-child attachment, no differences were found between children with cleft lip and palate and controls in the studies described by Hunt, 2005. Likewise, Murray, 2007 reports no significant difference in attachment between cleft lip infants and their mothers versus controls at 18 months. However, some differences (less secure attachment for cleft infants) at 2 months of age are reported.

 

Regarding development, babies with cleft lip and palate at 5 months of age were found at risk of delayed development. However, at 36 months of age this difference seems to dissipate, except in the area of expressive language. A study from 2000, using both longitudinal and cross-sectional data, found that the difference in mental developmental scores decreased significantly as infants with cleft lip and palate increased in age. Specific learning problems have been described in two studies in children with cleft lip and palate with one study reporting that 1 in every 4 children with a cleft repeated a grade at school. The results of Wehby, 2014 concur with these conclusions: children with oral clefts had lower scores than their classmates across all domains of school levels. Furthermore, children with clefts were approximately one-half grade behind their classmates and had higher rates of academic underachievement. The Dutch study by Hoek, 2009 also reports that 1 in 3 children with a cleft had a learning problem. Timing of lip closure (and accompanying anesthesia) does not seem to influence the intelligence quotient or psychosocial development in patients with cleft lip, as reported by Petrackova, 2015. However, Murray, 2007 reports that late lip closure (3-4 months of age) is associated with worse scores on the Bayley Scales of Mental Development, when compared to neonatal lip closure. Hentges, 2011 supplements that the same infants as in Murray, 2007, at the age of 7 years, score lower on IQ, language and school achievements, compared to healthy controls, particulary those with late repair. Murray, 2010 and Silfer, 2003 also report that social interaction patterns of children with clefts are less developed than those of children without clefts. Also, in adults and adolescents with cleft lip and palate the level of psychosocial development is lower than in individuals without cleft lip and palate in a non-Anglosaxon population, as shown by the meta-analysis Hutchinson, 2011.

 

The type of cleft and its severity appears to have little influence on the individual’s overall psychosocial functioning. No significant association has been found between cleft type and the incidence of behavioural problems, self-esteem, mental and motor development or psychosocial functioning in general. However, a few differences between cleft types have been found in relation to self-concept, satisfaction with facial appearence, depression, attachment, learning problems and interpersonal relationships. In accordance with the findings of Hunt, 2005, Roberts 2012 reports that the cleft patients score lower than controls on the following cognitive domains: academic, attention / executive function, sensorimotor function, language and general cognition. However, cleft patients score similar to controls on the cognitive domains: visuospatian, memory (both delayed recall and immediate recall), motor skills and processing speed. Regarding differences in learning problems in relation to cleft type, Wehby, 2014 mentions that children with cleft lip and palate and cleft palate (but not children with cleft lip only) were more likely to use special education services. Swanenburg de Veye, 2002 reports that children with an isolated cleft palate showed the highes percentage of minor malformations that are minor, yet possibly worry some, while children with an isolated cleft lip showed the least. The children with associated congenital malformations appeared to be most disadvantaged with respect to their development. On the other hand Speltz, 2000 reports (in a slightly smaller sample) that the mental and psychomotor developmental scores of the cleft lip and palate group and the cleft palate only group were lower than those of the control group, but did not differ from one another.

 

Hunt, 2005 concludes that overall a few differences between cleft types have been found in relations esteem, satisfaction with facial appearence, depression, attachment, learning problems and interpersonal relationships. With a few exceptions, the age of the individuals with cleft lip and palate does not appear to influence the occurence or severity of psychosocial problems. However, the included studies lack uniformity and consistency required to adequately summarize the psychosocial problems resulting from cleft lip and palate.

 

Age and psychosocial problems

Hunt, 2005 concludes that overall the age of an individual with cleft lip and palate does not appear to influence the occurrence or severity of psychosocial problems. However, there are a few nuances to this conclusion. Increasing conduct problems have been reported as the child grows older. In relation to speech, parents and children with cleft lip and palate have reported increased satisfaction as the child grows older. While individuals of all ages have reported dissatisfaction with their facial appearence, one study did find that younger children and adolescents (age 10-15 years) were less satisfied with their appearence than subjects aged 20 years. Satisfaction with appearence in females has been found to decrease with age among those with inter-oral defects only.

 

Baker, 2008 concludes that for parents, having a younger child with cleft lip and palate is associated with a greater impact on the family than having an older child with cleft lip and palate.

 

Hutchinson, 2011 reports that adolescents are significantly less impacted by psychosocial issues than adults, in non-Anglosaxon populations.

 

Speltz, 2000 reports that in infants aged 3-24 months there is no difference in changes of psychomotor or mental developmental index accross time, when compared to healthy controls.

 

Wehby, 2012 finds that there is a significant difference (p<0.05) in inattention/ hyperactivity risk between children with oral clefts aged 2-5 years (4.4%) and aged 6-12 years (20.3%).

 

Wehby, 2014 supplements the conclusion of Hunt, 2005 that there were no consistent patterns of changes in educational achievements accross school levels (elementary-, middle- and high school).

 

Grading the evidence

Regarding the psychosocial development, a GRADE or EBRO assessment of the evidence could not be provided, since the research question was not prognostic, diagnostic or intervention-based by nature. Hence, no evidence tables were provided for the studies included in this part of the literature summary.

 

Regarding the psychosocial interventions, a GRADE or EBRO assessment of the evidence could not be provided, since there was insufficient evidence to support any psychosocial intervention.

Zoeken en selecteren

Om de uitgangsvraag te kunnen beantwoorden is er een systematische literatuuranalyse verricht op basis van wetenschappelijke zoekvragen met bijbehorende PICO’s:

 

Wat is de effectiviteit van psychosociale begeleiding vanuit een multidisciplinair team voor kinderen met schisis en hun ouders?

 

P: Patiënten met schisis en de ouders van patiënten met schisis

I: Psychosociale begeleiding

C: -

O: Voldoende kennis over psychosociale aspecten van schisis, psychosociaal welbevinden van kind en ouders, kwaliteit van leven, psychosociale ontwikkeling.

 

Wat voor psychosociale problemen in de ontwikkeling komen voor bij kinderen met schisis en wanneer uiten deze problemen zich?

 

P: Patiënten met schisis en de ouders van patiënten met schisis

I: -

C: -

O: Voldoende kennis over psychosociale ontwikkeling van kinderen met schisis, ontwikkeling, intelligentie en gedrag.

 

Relevante uitkomstmaten

De werkgroep achtte kwaliteit van leven van het kind, adequate psychosociale ontwikkeling, intelligentie, aanwezigheid van gedragsstoornissen en psychosociaal welbevinden van kind en ouders de voor de besluitvorming kritieke uitkomstmaten.

 

De werkgroep achtte de kennis over psychosociale ontwikkeling een voor de besluitvorming belangrijke uitkomstmaat.

 

Search and selection (methods)

A systematic search was performed in the databases of Medline (through OVID), Embase and the Cochrane Library between 1980 and October 21st, 2014 for PICO 1 and between 2000 and March 9th 2015 . This search was aimed to identify systematic reviews, RCTs and observational studies.

 

For PICO 1 studies were selected if they investigated the effectiveness of psychological interventions on the psychosocial development of children with cleft lip and/or palate and/or their parents. Children were identified as younger than 18 years of age. Data on effect sizes or primary data had to be available for at least one of the outcomes of interest: quality of life (of children with cleft palate and/or their parents), psychological/psychosocial development (of children with cleft palate and/or their parents), intelligence, behavioral disorders and knowledge of psychosocial development. For PICO 1: the initial search identified 213 references of which 12 were assessed on full text. After assessment of full text 11 studies were excluded and 1 study was included.

 

For PICO 2 studies were selected if they investigated the psychosocial development of children with cleft lip and/or palate and/or their parents. Children were identified as younger than 18 years of age. Data on effect sizes or primary data had to be available for at least one of the outcomes of interest: quality of life (of children with cleft palate and/or their parents), psychological/psychosocial development (of children with cleft palate and/or their parents), intelligence, behavioral disorders and knowledge of psychosocial development.

 

For PICO 2: the initial search identified 376 references of which 34 were assessed on full text. After assessment of full text 9 studies were excluded and 25 studies were included. Regarding the psychosocial development, a GRADE or EBRO assessment of the evidence could not be provided, since the research question was not prognostic, diagnostic or intervention-based by nature. Hence, no evidence tables were provided for the studies included in this part of the literature summary.

Referenties

  1. Baker SR, Owens J, Stern M, Willmot D. Coping strategies and social support in the family impact of cleft lip and palate and parents' adjustment and psychological distress. Cleft Palate-Craniofacial Journal 2009 May;46(3):229-36.
  2. Berger ZE, Dalton LJ. Coping with a cleft: psychosocial adjustment of adolescents with a cleft lip and palate and their parents. Cleft Palate Craniofac J. 2009;46(4):435-43.
  3. Brand S, Blechschmidt A, Muller A, Sader R, Schwenzer-Zimmerer K, Zeilhofer HF, et al. Psychosocial functioning and sleep patterns in children and adolescents with cleft lip and palate (CLP) compared with healthy controls. Cleft Palate-Craniofacial Journal 2009 Mar;46(2):124-35.
  4. Collett BR, Cloonan YK, Speltz ML, Anderka M, Werler MM. Psychosocial functioning in children with and without orofacial clefts and their parents. Cleft Palate-Craniofacial Journal 2012 Jul;49(4):397-405
  5. Demir T, Karacetin G, Baghaki S, Aydin Y. Psychiatric assessment of children with nonsyndromic cleft lip and palate. Gen Hosp Psychiatry. 2011;33(6):594-603.
  6. Feragen KB, Borge AI, Rumsey N. Social experience in 10-year-old children born with a cleft: exploring psychosocial resilience. Cleft Palate-Craniofacial Journal 2009 Jan;46(1):65-74.
  7. Feragen_1 KB, Kvalem IL, Rumsey N, Borge AI. Adolescents with and without a facial difference: The role of friendships and social acceptance in perceptions of appearance and emotional resilience. Body Image. 2010;7(4):271-9.
  8. Feragen_2 KB, Borge AI. Peer harassment and satisfaction with appearance in children with and without a facial difference. Body Image. 2010;7(2):97-105.
  9. Feragen KB, Stock NM, Kvalem IL. Risk and Protective Factors at Age 16: Psychological Adjustment in Children With a Cleft Lip and/or Palate. The Cleft palate-craniofacial journal : official publication of the American Cleft Palate-Craniofacial Association 2014 Sep 11.
  10. Hentges F, Hill J, Bishop DV, Goodacre T, Moss T, Murray L. The effect of cleft lip on cognitive development in school-aged children: a paradigm for examining sensitive period effects. J Child Psychol Psychiatry. 2011;52(6):704-12.
  11. Hoek IH, Kraaimaat FW, Admiraal RJ, Kuijpers-Jagtman AM, Verhaak CM. [Psychosocial adjustment in children with a cleft lip and/or palate]. Ned Tijdschr Geneeskd. 2009;153:B352.
  12. Hunt, Orlagh, et al. "The psychosocial effects of cleft lip and palate: a systematic review." The European Journal of Orthodontics 27.3 (2005): 274-285.
  13. Hunt O, Burden D, Hepper P, Stevenson M, Johnston C. Self-reports of psychosocial functioning among children and young adults with cleft lip and palate. Cleft Palate Craniofac J. 2006;43(5):598-605.
  14. Hunt O, Burden D, Hepper P, Stevenson M, Johnston C. Parent reports of the psychosocial functioning of children with cleft lip and/or palate. Cleft Palate Craniofac J. 2007 May;44(3):304-11.
  15. Hutchinson K, Wellman MA, Noe DA, Kahn A. The psychosocial effects of cleft lip and palate in non-Anglo populations: a cross-cultural meta-analysis. Cleft Palate Craniofac J. 2011;48(5):497-508
  16. Kapp-Simon, Kathleen A., et al. "Addressing quality of life issues in adolescents: social skills interventions." The Cleft palate-craniofacial journal42.1 (2005): 45-50.
  17. Kramer FJ, Gruber R, Fialka F, Sinikovic B, Hahn W, Schliephake H. Quality of life in school-age children with orofacial clefts and their families. J Craniofac Surg. 2009;20(6):2061-6.
  18. Maddern, Lynn H., Julia C. Cadogan, and Michael P. Emerson. "‘Outlook’: A psychological service for children with a different appearance." Clinical child psychology and psychiatry 11.3 (2006): 431-443.
  19. Murray L, Hentges F, Hill J, Karpf J, Mistry B, Kreutz M, et al. The effect of cleft lip and palate, and the timing of lip repair on mother-infant interactions and infant development. J Child Psychol Psychiatry. 2008;49(2):115-23.
  20. Murray L, Arteche A, Bingley C, Hentges F, Bishop DV, Dalton L, et al. The effect of cleft lip on socio-emotional functioning in school-aged children. J Child Psychol Psychiatry. 2010;51(1):94-103
  21. Norman, A., Persson, M., Stock, N., et al. (2014). The Effectiveness of Psychosocial Intervention for Individuals With Cleft Lip and/or Palate. The Cleft Palate-Craniofacial Journal.
  22. Pelchat, Diane, et al. "Parental satisfaction with an early family intervention program." The Journal of perinatal & neonatal nursing 18.2 (2004): 128-144.
  23. Petrackova I, Zach J, Borsky J, Cerny M, Hacklova R, Tvrdek M, et al. Early and late operation of cleft lip and intelligence quotient and psychosocial development in 3-7years. Early Hum Dev. 2015;91(2):149-52.
  24. Roberts RM, Mathias JL, Wheaton P. Cognitive functioning in children and adults with nonsyndromal cleft lip and/or palate: a meta-analysis. J Pediatr Psychol. 2012;37(7):786-97
  25. Slifer KJ, Amari A, Diver T, Hilley L, Beck M, Kane A, et al. Social interaction patterns of children and adolescents with and without oral clefts during a videotaped analogue social encounter. Cleft Palate Craniofac J. 2004;41(2):175-84.OBJECTIVES: To examine the social interaction patterns of children with and without oral clefts.
  26. Speltz ML, Endriga MC, Hill S, Maris CL, Jones K, Omnell ML. Cognitive and psychomotor development of infants with orofacial clefts. Journal of Pediatric Psychology 2000 Apr;25(3):185-90.
  27. Swanenburg de Veye HF, Beemer FA, Mellenbergh GJ, Wolters WH, Heineman-de Boer JA. An investigation of the relationship between associated congenital malformations and the mental and psychomotor development of children with clefts. Cleft Palate Craniofac J. 2003;40(3):297-303.OBJECTIVE: This research studied the relationship between associated congenital malformations and the mental and psychomotor development of children with clefts.
  28. Wehby GL, Tyler MC, Lindgren S, Romitti P, Robbins J, Damiano P. Oral clefts and behavioral health of young children. Oral Dis. 2012;18(1):74-84.OBJECTIVES: This study examined the behavioral health of young children with oral clefts, and effects of satisfaction with facial appearance, cleft team care, number of cleft-related surgeries, and socioeconomic status (SES).
  29. Wehby GL, Collet B, Barron S, Romitti PA, Ansley TN, Speltz M. Academic achievement of children and adolescents with oral clefts. Pediatrics. 2014;133(5):785-92.BACKGROUND AND OBJECTIVE: Previous studies of academic achievement of children with oral clefts have mostly relied on small, clinic-based samples prone to ascertainment bias. In the first study in the United States to use a population-based sample with direct assessment, we evaluated the academic achievement of children with oral clefts relative to their classmates.

Evidence tabellen

Table of excluded studies (exclusion after assessment of full text).

Psychosocial interventions

 

Author and year of publication

Reason for exclusion

Collet, 2006

Does not meet inclusion criteria (does not answer research question).

Collet, 2007

Does not meet inclusion criteria (review, not systematic).

Damiano, 2010

Does not meet inclusion criteria (does not answer research question).

Douglas, 2012

Does not meet inclusion criteria (does not report the required outcome measures).

Grollemund, 2012

Article in French

Habersaat, 2013

Article in French

Hill, 2004

Does not meet inclusion criteria (does not answer research question).

Hunt, 2005

Does not meet inclusion criteria (does not answer research question).

Murray, 2008

Does not meet inclusion criteria (does not answer research question).

Nelson, 2012

Does not meet inclusion criteria (does not answer research question).

Pelchat, 2004

Included in systematic review Norman, 2014.

Shkoukani, 2014

Does not meet inclusion criteria (review, not systematic).

 

Psychosocial developement

 

Author and year of publication

Reason for exclusion

Berger, 2011

Does not meet selection criteria (does not answer research question).

Broder, 2013

Does not meet selection criteria (does not answer research question).

Collett, 2009

Does not meet selection criteria (does not answer research question).

Collett, 2010

Does not meet selection criteria (does not answer research question).

Conrad, 2014

Does not meet selection criteria (does not answer research question).

Endriga, 2003

Does not meet selection criteria (does not answer research question).

Maris, 1998

Already included in the systematic review by Hunt, 2005

Yu-Fen, 2000

Taiwanese population, not representative to draw conclusions about Dutch population

Zeytinoglu, 2012

Does not meet selection criteria (review, not systematic)

 

 

 

 

Evidence table for systematic review of RCTs and observational studies (intervention studies)

Study reference

Study characteristics

Patient characteristics

Intervention (I)

Comparison / control (C)

 

Follow-up

Outcome measures and effect size

Comments

Norman, 2014

 

[individual study characteristics deduced from [1st author,

year of publication

]]

 

PS., study characteristics and results are extracted from the SR (unless stated otherwise)

SR and meta-analysis of [RCTs / cohort / case-control studies]

 

Literature search up to June 2013

 

A: Bessell, 2012

B: Newell, 2000

C: Maddern, 2006

D: Kapp-Simon, 2005

E: Pelchat, 2004

F: Kleve, 2002

G: Rpbinson, 1996

 

Study design:

A: RCT

B: RCT

C: observational

D: observational

E: observational

F: observational

G: observational

 

Setting and Country: United Kingdom

 

Source of funding:

Not reported

 

Inclusion criteria SR:

1) studies relating psychological interventions for children or adults with cleft lip and/or palate or parents of children with cleft lip and/or palate.

2) cleft lip and/or palate with or without cleft alveolus or individuals with syndromes with no developmental delay

3) randomized and non-randomized controlled trials and observational studies

4) interventions: all interventions addressing psychological adjustment

5) comparator: no intervention, other psychosocial intervention, or psychosocial intervention at a different point in time

6) outcome: measures related to psychosocial functioning

 

Exclusion criteria SR:

1) studies containing <90% cleft palate patients, unless they reported results separately for those with cleft lip and/or palate or raw data for this subgroup was available upon request from authors.

 

7 studies included

 

 

Important patient characteristics at baseline:

Number of patients; characteristics important to the research question and/or for statistical adjustment (confounding in cohort studies); for example, age, sex, bmi, ...

 

N, mean age

A: 8 patients, 18+

B: 106 patients, 18+

C: 29 patients, 5-16 years

D: 20 patients, 12-14 years

E: 76 parents, age NR

F: 36 patients, 17-72 years

G: 64 patients, adults

 

 

Sex:

A: 0% Male

B: 11% Male

C: 45% Male

D: 45% Male

E: 43% Male

F: 25% Male

G: 31% Male

 

Groups comparable at baseline? Not applicable

Describe intervention:

 

A: 8 weekly sessions, 60 minutes cognitive behavioural therapy (CBT) / social skills training (SST)

B: CBT

C: CBT

D: SST group sessions

E: CBT group sessions

F: CBT

G: SST

 

Describe control:

 

A: no treatment

B: no treatment

C: no control

D: waiting list control

E: no control

F: no control

G: no control

 

End-point of follow-up:

 

A: 6 months

B: 3 months

C: 6 months

D: immediately after sessions

E: immediately after sessions

F: 6 months

G: 6 months

 

 

For how many participants were no complete outcome data available?

(intervention/control)

A: NR

B: NR

C: NR

D: NR

E: NR

F: NR

G: NR

 

 

 

Outcome measure-1

 

This review found no evidence to support any specific intervention.

 

 

Facultative:

 

Brief description of author’s conclusion

 

Personal remarks on study quality, conclusions, and other issues (potentially) relevant to the research question

 

Level of evidence: GRADE (per comparison and outcome measure) including reasons for down/upgrading:

No GRADE assessment possible since insufficient evidence for any intervention is provided

 

Pooling not applicable due to large heterogeneity of studies.

 

 

 

 

Table of quality assessment for systematic reviews of RCTs and observational studies

Study

 

 

 

 

First author, year

Appropriate and clearly focused question?1

 

 

 

Yes/no/unclear

Comprehensive and systematic literature search?2

 

 

 

Yes/no/unclear

Description of included and excluded studies?3

 

 

 

Yes/no/unclear

Description of relevant characteristics of included studies?4

 

 

Yes/no/unclear

Appropriate adjustment for potential confounders in observational studies?5

 

 

Yes/no/unclear/notapplicable

Assessment of scientific quality of included studies?6

 

 

Yes/no/unclear

Enough similarities between studies to make combining them reasonable?7

 

Yes/no/unclear

Potential risk of publication bias taken into account?8

 

 

Yes/no/unclear

Potential conflicts of interest reported?9

 

 

 

Yes/no/unclear

Norman, 2014

Yes

Yes

No

Yes

Not applicable

Yes

No

No

`No

 

  1. Research question (PICO) and inclusion criteria should be appropriate and predefined
  2. Search period and strategy should be described; at least Medline searched; for pharmacological questions at least Medline + EMBASE searched
  3. Potentially relevant studies that are excluded at final selection (after reading the full text) should be referenced with reasons
  4. Characteristics of individual studies relevant to research question (PICO), including potential confounders, should be reported
  5. Results should be adequately controlled for potential confounders by multivariate analysis (not applicable for RCTs)
  6. Quality of individual studies should be assessed using a quality scoring tool or checklist (Jadad score, Newcastle-Ottawa scale, risk of bias table etc.)
  7. Clinical and statistical heterogeneity should be assessed; clinical: enough similarities in patient characteristics, intervention and definition of outcome measure to allow pooling? For pooled data: assessment of statistical heterogeneity using appropriate statistical tests (e.g. Chi-square, I2)?
  8. An assessment of publication bias should include a combination of graphical aids (e.g., funnel plot, other available tests) and/or statistical tests (e.g., Egger regression test, Hedges-Olken). Note: If no test values or funnel plot included, score “no”. Score “yes” if mentions that publication bias could not be assessed because there were fewer than 10 included studies.
  9. Sources of support (including commercial co-authorship) should be reported in both the systematic review and the included studies. Note: To get a “yes,” source of funding or support must be indicated for the systematic review AND for each of the included studies.

Overwegingen

Diagnostiek psychosociale problemen

Ondanks dat ouders in de focusgroep hebben aangegeven dat ze behoefte hebben aan psychosociale ondersteuning voor hen zelf en hun kind, is er in de literatuur geen bewijs gevonden voor specifieke psychosociale problemen bij kinderen met een geïsoleerde schisis, wanneer de gehele groep vergeleken wordt met kinderen zonder schisis (Hunt, 2005; Feragen, 2007; Hoek, 2009). Binnen de totale groep kinderen met een geïsoleerde schisis zijn er wel degelijk kinderen met psychosociale problemen maar er blijken geen specifieke kindkenmerken (zoals type schisis, geslacht, leeftijd, ontevredenheid met uiterlijk, zelfbeeld, cognitieve ontwikkeling) te zijn, die direct samenhangen met het psychosociaal welbevinden van het kind. We weten dat er binnen de groep kinderen met geïsoleerde schisis kinderen zijn die psycho-sociale problemen ontwikkelen, het is alleen op voorhand niet te voorspellen welke kinderen dit zullen zijn. (Hunt, 2007; Feragen, 2009; Feragen, 2014).

 

Hierbij moet worden opgemerkt dat de onderzoeken sterk wisselen in onderzoeksmethodiek, grootte van de groep, leeftijd van de onderzoekspopulatie, gebruikte onderzoeksmiddelen en de gemeten psychologische constructen. Meer specifiek wordt in het artikel van Hunt, (2005) de kanttekening gemaakt dat in de literatuur de tendens bestaat om ‘psychosociaal functioneren’ in het algemeen te beschrijven. Het gevolg hiervan is dat specifieke problemen die deze kinderen kunnen hebben (zoals acceptatie, gedrag, leerproblemen, zelfbeeld, tevredenheid met uiterlijk, pesten) worden verhuld. Als gevolg hiervan zijn de resultaten van de onderzoeken slecht generaliseerbaar en niet met elkaar te vergelijken.

 

De klinische ervaring leert dat voor ouders het krijgen van een kind met een schisis vaak leidt tot verschillende emoties en reacties waardoor ouders kunnen worden overspoeld. Gevoelens van teleurstelling over de afwijking zijn vaak moeilijk te hanteren. Je hoort immers als ouders blij te zijn met je baby. Je mag je kind niet afwijzen en boos er op zijn (bijvoorbeeld omdat je je gekrenkt voelt). Daarnaast kunnen de reacties van familie, vrienden en anderen op de afwijking heel verschillend en soms ook verwarrend zijn.

 

Uit de literatuur blijkt dat de gevolgen van het hebben van een kind met een aangeboren afwijking zoals een schisis voor een gezin groter zijn wanneer het kind jong is en er sprake is van bijkomende medische problematiek (Baker et al, 2008). Daarnaast kunnen gezinsvariabelen van invloed zijn op de psychosociale ontwikkeling van het kind. Hierbij worden onder meer demografische variabelen (zoals sociaal economische status) genoemd. Ook de opvoedvaardigheden (Murray et al, 2010), het niveau van ouderlijke stress (Endriga et al, 2003) en de moeder-kind interactie (Colett et al, 2009, Speltz et al, 2000). worden als risicovariabelen genoemd voor het ontwikkelen van sociaal-emotionele problemen, leesproblemen, taalproblemen en lagere cognitieve mogelijkheden bij kinderen met schisis.

 

Er is geen wetenschappelijk onderzoek beschikbaar over een eventueel verhoogd risico op psychosociale problemen vanwege de aanwezigheid van een schisis bij kinderen. Er zijn dan ook geen kindfactoren geïdentificeerd, op basis waarvan je kunt voorspellen welke kinderen een verhoogd risico lopen op het ontwikkelen van psychosociale problemen. Enkele afzonderlijke ouderfactoren (o.a. acceptatie, teleustelling, rouw) blijken wel duidelijk bij te dragen.

 

Omdat kinderen met een schisis onderzocht en behandeld worden in een multidisciplinair schisisteam en ouders in de focusgroep hebben aangegeven dat zij graag alle diagnostiek en behandeling geïntegreerd willen hebben, is het wenselijk om ook de psychosociale diagnostiek en behandeling die verband houdt met de schisis standaard op te nemen in de schisiszorg. Een veel gebruikt middel om psychosociale problematiek bij kinderen en/of ouders vroegtijdig te signaleren is een screening op vaste momenten naar aspecten die bij kinderen en/of ouders met schisis kunnen spelen zoals sociaal emotionele ontwikkeling, angst voor medische behandelingen, problemen met betrekking tot het uiterlijk en acceptatie. Juist omdat het op voorhand niet goed te voorspellen is of kindfactoren en gezins/ouder factoren beschermend al dan niet belemmerend werken in de psychosociale ontwikkeling, is het advies om alle kinderen met een schisis laagdrempelig te screenen. Gezien de aard van de screening (naar complexe mix van beschermende en belemmerende kind- en gezins/ouderfactoren) behoort dit tot de taken van een postacademisch geschoolde gedragskundige (gezondheidszorgpsycholoog of orthopedagoog-generalist). Meer specifiek is het advies om de volgende aspecten van de psychosociale ontwikkeling ten aanzien van de kindfactoren en de gezins/ouderfactoren binnen deze screening te onderzoeken.

 

Diagnostiek kindfactoren

Welbevinden

Uit de literatuur blijkt dat er aanwijzingen zijn dat het gevoel van welbevinden van een deel van de kinderen met een schisis minder is dan dat van leeftijdsgenoten. Dit kan zich uiten in emotionele problemen, gedragsproblemen en interactieproblemen, waaronder problemen in vriendschapsrelaties en de ervaring gepest te worden (Hunt, 2004) Het is wenselijk om in gesprekken met kinderen met enige regelmaat aandacht te besteden aan het door hen ervaren welbevinden Omdat uit de literatuur blijkt dat ouders een andere beleving kunnen hebben van het welbevinden en eventuele psychosociale problemen van het kind dan het kind zelf, is het belangrijk om deze ook met enige regelmaat bij de ouders uit te vragen. Dit kan al vanaf jonge leeftijd. Hierbij wordt geadviseerd om specifiek te vragen of het kind wordt gepest (Hunt, 2007), de sociale vaardigheden en het gevoel van eigenwaarde (Feragen et al, 2009).

 

Naast de gesprekken met het kind en de ouders adviseren wij om een gevalideerd instrument te gebruiken om eventuele psychosociale problematiek bij het kind in kaart te brengen. Zowel in de internationale literatuur als in de psychodiagnostiek wordt de SDQ (Strength and Difficulties Questionnaire, voor Nederland bewerkt door Treffers et al, 2000) gebruikt als meetinstrument voor het vaststellen van psychosociale problemen. De SDQ is een internationaal gevalideerde screeningslijst voor kinderen in de leeftijd van 3-17 jaar oud. Deze vragenlijst kan worden ingevuld door ouders, leerkrachten en het kind zelf (vanaf 11 jaar). De lijst screent op emotionele factoren, gedragsproblemen, hyperactiviteit/aandachtstekort, problemen met leeftijdgenoten en prosociaal gedrag. Aan de hand van deze vragenlijst kan worden besloten of verder onderzoek is geïndiceerd. De afname duurt 5 tot 10 minuten. Het advies van de werkgroep is om dit instrument standaard op te nemen in het onderzoeksprotocol bij de schisisteams omdat dit (naast gesprekken) een gevalideerd instrument is om psychosociale problematiek te inventariseren. Wanneer alle schisisteams hetzelfde instrument hanteren is het bovendien mogelijk om breed wetenschappelijk onderzoek hiermee te doen. Het standaard uitvoeren en analyseren van dit screeningsinstrument als aanvulling op het gesprek kost de gedragskundige ongeveer 10 minuten.

 

Indien de screening met het kind en /of de ouders wijst op de aanwezigheid van psychosociale problemen die vermoedelijk samenhangen met de schisis of medische behandeling daarvan, is nader psychologisch onderzoek binnen het schisisteam geïndiceerd. Binnen deze uitgebreidere diagnostiek, kan, met name bij jonge kinderen, een spelobservatie een belangrijk middel zijn (Murray et al, 2010).

 

Intelligentie / cognitie / leren

Er is enige evidentie dat een deel van de kinderen met een geïsoleerde schisis leerproblemen zouden kunnen ontwikkelen, waarbij het met name gaat om lees- en taalproblemen (Hoek et al, 2009; Roberts, 2012; Wehby, 2014). Ondanks dat in de buitenlandse literatuur wordt gesuggereerd om binnen de schisisteams intensieve diagnostiek hiernaar te doen, ziet de werkgroep hier binnen het Nederlandse onderwijssysteem geen reden toe. De diagnostiek van leerproblemen in het Nederlandse onderwijs is goed geborgd. Wel is het raadzaam om binnen de gesprekken te informeren naar de schoolprestaties. Als hieruit bijzonderheden blijken die niet binnen de reguliere onderwijsstructuur zijn onderzocht is nader onderzoek geïndiceerd. Dit is ook het geval als er vanuit het multidisciplinaire schisisteam twijfels zijn over de algehele ontwikkeling (bijvoorbeeld een beneden gemiddeld taalbegrip). Deze diagnostiek kan vaak plaatsvinden binnen de reguliere onderwijsstructuren behalve indien er een relatie wordt verwacht tussen de onderwijsproblematiek en de schisis en er dus specifieke kennis vanuit het schisisteam is vereist. Dit is bijvoorbeeld het geval bij kinderen met schisis en meerdere aangeboren afwijkingen. Van deze groep is uit de literatuur bekend dat zij als groep lager scoren op ontwikkelingstests (Swanenburg de Veye, 2003). Om deze reden is het van belang de ontwikkeling van deze groep kinderen goed te volgen en herhalingsonderzoeken vanuit de schisisteams te plannen.

 

Diagnostiek gezins/ouderfactoren

Naast kindfactoren worden in de literatuur ook gezins/ouderfactoren genoemd die belangrijk zijn om in kaart te brengen. De interactie tussen ouders en kind is hierbij een belangrijke factor. Er zijn kinderen met een schisis, waarbij de ouder-kind interactie is verstoord. Deze kinderen lopen een verhoogd risico zich minder gunstig te ontwikkelen. (Hentges, 2011). De werkgroep acht het mede op basis van klinische ervaringen van ouders uit de focusgroep tevens van belang factoren als ouderlijke stress, de opvoedvaardigheden van ouders en de acceptatie van de schisis (o.a. mogelijke rouwverwerking van het niet hebben van een ‘perfect’ kind) in de gesprekken mee te nemen. In de klinische praktijk wordt ervaren dat deze variabelen van invloed kunnen zijn op de opvoeding en daarmee op de psychosociale ontwikkeling van kinderen met een schisis.

 

Ten aanzien van de gezins/oudervariabelen adviseert de werkgroep om naast gesprekken gebruik te maken van een gevalideerd instrument voor de screening. Voor het in kaart brengen van gezinsfactoren is de Gezinsvragenlijst (GVL, van der Ploeg & Scholte, 2008) een geschikte vragenlijst. De GVL is een vragenlijst die de kwaliteit van gezins- en opvoedingsomstandigheden in kaart brengt bij kinderen van 4-18 jaar. De vragenlijst kan worden ingevuld door de ouders of opvoeders van het kind. De lijst screent op responsiviteit (opvoedingsrelatie), communicatie, organisatie, partnerrelatie en sociaal netwerk. De afname duurt 30 minuten. De werkgroep adviseert om dit instrument standaard op te nemen in het onderzoeksprotocol bij de schisisteams omdat dit naast gesprekken een gevalideerd instrument is om gezinsfactoren te inventariseren. Wanneer alle schisisteams hetzelfde instrument hanteren is het bovendien mogelijk om breed wetenschappelijk onderzoek hier mee te doen. Het standaard uitvoeren en uitgebreid interpreteren van dit screeningsinstrument als aanvulling op het gesprek kost de gedragskundige ongeveer een kwartier.

 

Indien uit de screening blijkt dat er aanwijzingen zijn voor beïnvloedende gezins/ouderfactoren, is nadere diagnostiek vanuit het schisisteam geïndiceerd. Binnen deze diagnostiek zijn aanlsuitend op de hulpvraag van ouders en kind inzet van video-opnames van de interactie wenselijk, net als een spelobservatie waarbij ook de interactie tussen ouder en kind kan worden geobserveerd (Collett, en Speltz, 2006).

 

Samengevat is het advies aan de schisisteams om de kinderen met schisis zowel op kindfactoren als op gezins/ouderfactoren te screenen middels gesprekken en gestandaardiseerde instrumenten. In een gesprek met ouders en/of kind moet met nadruk aandacht worden besteed aan problemen die samenhangen met de schisis en de medische behandeling daarvan. Op basis van de literatuur zijn er geen duidelijke leeftijden gevonden waarop deze screening plaats moet vinden. Wel worden er enkele suggesties gegeven, bijvoorbeeld ten aanzien van belangrijke transitiemomenten. Op basis van de informatie uit de literatuur, klinische ervaring en ervaringen van ouders in de focusgroep adviseren wij de volgende screeningsmomenten, waarbij soms alleen met de ouders wordt gesproken en soms ook het kind wordt gezien.

 

Basisdiagnostiek (screening) psychosociale problemen

Eerste weken na geboorte

Informant:

ouders

Onderwerpen:

alle gezinsfactoren

Vorm:  

gesprek

Tussen de leeftijd van 2 en 3 jaar

Informant:

ouders en kind

Onderwerpen:

psychosociale kindfactoren en gezinsfactoren

Vorm:  

gesprek met ouders en observatie kind, in interactie met ouders

5 jaar*

Informant:

ouders

Onderwerpen:

psychosociale kindfactoren en gezinsfactoren

Vorm:  

gesprek en invullen GVL en SDQ

10 a 11 jaar**

Informant:

ouders en kind

Onderwerpen:

psychosociale kindfactoren en gezinsfactoren

Vorm:  

gesprek met ouders, gesprek met kind en invullen GVL en SDQ, gesprek met ouders, gesprek met kind

17 jaar

Informant:

kind

Onderwerpen:

kindfactoren en bespreken mogelijk erfelijke belasting

Vorm:  

gesprek

* in het jaar voor dat het kind naar groep 3 gaat

** Groep 7/8 van de basisschool

 

Deze basisdiagnostiek ten behoeve van het onderkennen van psychosociale problemen kost gemiddeld 5 uur per kind per behandeltraject en moet worden uitgevoerd onder eindverantwoordelijkheid van een postacademische geschoolde gedragskundige. In deze berekening is eventueel noodzakelijke aanvullende diagnostiek niet meegenomen.

 

Behandeling psychosociale problemen

In de literatuur worden adviezen gegeven over mogelijke effectieve behandelingen of behandeldoelen. Voor de kinderen wordt geadviseerd om waar nodig te starten met SOVA trainingen (Collett en Speltz, 2006), cognitieve gedragstherapie (Norman, 2014) of therapie gericht op het aanleren van alternatieve coping strategieën (Baker et al, 2008). Ten aanzien van de ouders wordt geadviseerd de eventuele behandeling te richten op rouw en acceptatie, het aanleren van coping strategieën (Endriga et al, 2003), het bespreken van angsten en zorgen die de ouders hebben ten aanzien van hun kind en de toekomst (Pelchat et al, 2004).

 

Op basis van klinische ervaring en aanbevelingen van ouders in de focusgroep concludeert de werkgroep dat behandeling van ouders en kind door gespecialiseerde zorgverleners zeer wenselijk is. Bovenstaande behandelmethoden worden in Nederland uitgevoerd door therapeuten met een verschillende achtergrond. Afhankelijk van de complexiteit van de psychosociale problematiek en de hulpvraag van ouders kan dit binnen het schisisteam (door maatschappelijk werker, gz-psycholoog of orthopedagoog-generalist) of in de periferie plaatsvinden. Het is mogelijk de behandeling in de periferie te laten plaatsvinden met supervisie vanuit het schisisteam. Naast behandeling kan contact met een lotgenoten ook als helpend ervaren worden. Het is wenselijk om de patiënten daarom in een vroeg stadium te wijzen op bestaande patiëntenorganisaties (zoals de BOSK) en de mogelijkheden die zij bieden om online en offline met andere ouders en kinderen in contact te komen.

 

Indien uit de diagnostiek blijkt dat er sprake is van complexe psychosociale problematiek is behandeling door, of onder eindverantwoordelijkheid van een postacademisch geschoolde gedragskundige geïndiceerd. Bij enkelvoudige psychosociale problematiek is behandeling door een HBO-geschoolde therapeut mogelijk.

 

Samenvatting en conclusies

Uit wetenschappelijke literatuur kan niet met zekerheid worden geconcludeerd of kinderen met schisis wel of niet een vergrote kans hebben op psychosociale problematiek (en wat voor soort problematiek specifiek); daarnaast is ook niet bewezen of psychosociale begeleiding hierbij zou kunnen helpen.

 

Vanwege een gebrek aan wetenschappelijke evidence kan geen eenduidige uitspraak worden gedaan over een eventueel verhoogd risico op psychosociale problemen vanwege de aanwezigheid van een schisis bij kinderen. Ook biedt de wetenschappelijke literatuur onvoldoende aanknopingspunten om een uitspraak te doen over de effectiviteit van psychosociale begeleiding op de psychosociale ontwikkeling van kinderen met een schisis.

Ondanks het ontbreken van gedegen wetenschappelijk onderzoek concludeert de werkgroep op basis van eigen ervaring uit de klinische praktijk en feedback van patiënten tijdens de focusgroepbijeenkomst dat er bij ouders behoefte is aan psychosociale begeleiding zowel voor henzelf als voor hun kind. De werkgroep is dan ook van mening dat de mogelijkheid tot psychosociale begeleiding tot de standaard goede zorg voor kinderen met schisis dient te behoren, en dat het zinvol is om ouders en kinderen hierop te screenen. Screeningsmomenten dienen naar mening van de werkgroep plaats te vinden bij de geboorte en op belangrijke transisitiemomenten in het leven van een kind met schisis: op de leeftijd van twee à drie jaar (voor start basisschool), 5 jaar (voor start leesproces), 10 à 11 jaar (voor transitie naar middelbaar onderwijs), 17 jaar (voor transitie naar vervolgonderwijs). Bij dit contact dient te worden gescreened op kindfactoren (welbevinden, mogelijke leerproblemen en acceptatieproblemen) en gezins/ouderfactoren (acceptatieproblemen, rouw en opvoedstijl). De werkgroep adsviseert dat voor deze screening hetzelfde gevalideerde instrument wordt gebruikt. Op basis van de resultaten van de screening dienen aan ouders en kind nadere diagnostiek danwel behandeling aangeboden te worden. Om een dergelijke screening aan te kunnen bieden dient een schisisteam over een postacademisch geschoolde gedragskundige (gezondheidszorgpsycholoog of orthopedagoog-generalist en maatschappelijk werker, voor de minder complexe problematiek) te beschikken.

Autorisatiedatum en geldigheid

Laatst beoordeeld : 01-09-2018

Laatst geautoriseerd : 01-09-2018

De richtlijnwerkgroep heeft als doel de richtlijn periodiek (digitaal) van updates te voorzien.

 

De NVPC is als houder van deze richtlijn de eerstverantwoordelijke voor de actualiteit van deze richtlijn. De andere aan deze richtlijn deelnemende wetenschappelijke verenigingen of gebruikers van de richtlijn delen de verantwoordelijkheid en informeren de eerstverantwoordelijke over relevante ontwikkelingen binnen hun vakgebied.

Initiatief en autorisatie

Initiatief : Nederlandse Vereniging voor Plastische Chirurgie

Geautoriseerd door:
  • Nederlandse Vereniging voor Keel-Neus-Oorheelkunde en Heelkunde van het Hoofd-Halsgebied
  • Nederlandse Vereniging voor Plastische Chirurgie
  • Vereniging Klinische Genetica Nederland
  • Nederlandse Vereniging voor Logopedie en Foniatrie
  • Nederlandse Vereniging voor Mond- Kaak- en Aangezichtschirurgie
  • Nederlandse Verenging voor Schisis en Cranio Faciale Afwijkingen
  • Nederlandse Vereniging van Orthodontisten

Algemene gegevens

In samenwerking met:

Nederlandse Vereniging voor Keel-Neus-Oorheelkunde en Heelkunde van het Hoofd-Halsgebied (NVKNO)

Nederlandse Vereniging van Orthodontisten (NVvO)

Nederlandse Vereniging voor Mondziekten, Kaak- en Aangezichtschirurgie (NVMKA)

Nederlandse Vereniging voor Tandheelkunde (NVT)

Vereniging Klinische Genetica Nederland (VKGN)

Nederlands Instituut van Psychologen (NIP)

Nederlandse Vereniging voor Logopedie en Foniatrie (NVLF)

Nederlandse Vereniging voor Schisis en Cranio-Faciale Afwijkingen (NVSCA)

Nederlandse Vereniging van Pedagogen en Onderwijskundigen (NVO)

 

Met ondersteuning van:

Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten

 

Financiering

De richtlijnontwikkeling werd gefinancierd uit de Kwaliteitsgelden Medisch Specialisten (SKMS) met cofinanciering van de NVKNO, NVvO, NvT en NVMKA.

Doel en doelgroep

Doel

Doel van de richtlijn is het optimaliseren van de zorg voor patiënten met een schisis in Nederland, voor zover mogelijk onderbouwd met wetenschappelijke kennis uit onderzoek. Onder optimaliseren wordt ook verstaan het inzichtelijk maken van de oorzaak van de bestaande praktijkvariatie tussen de verschillende schisisteams en hierbij onderscheid te maken tussen gewenste en ongewenste praktijkvariatie in de behandeling van patiënten met een schisis. Dit resulteert in voorstellen voor een meer uniforme behandeling voor zover dit wetenschappelijk onderbouwd kan worden.

 

Specifieke aandacht zal worden gegeven aan de volgende onderwerpen:

    1. terugdringen van ongewenste/ongefundeerde praktijkvariatie in de werkwijze en behandelprotocollen van de Nederlandse schisisteams, zonder daarbij maatwerk, innovatie of onderzoek in de weg te staan;
    2. het beschikbaar stellen en toegankelijk maken van objectieve / evidence based informatie over de behandeling van schisis aan zorgverleners, patiënten, ouders en andere partijen;
    3. te bezien in hoeverre de bestaande organisatie van zorg aanpassing behoeft om te kunnen voldoen aan de eisen ten aanzien van “state of the art” behandeling van een kind of volwassene met een schisis en de controle daarop.

 

De richtlijn biedt op deze wijze een handvat voor een meer uniforme zorg op het gebied van de postnatale behandeling van een kind met een schisis en de implementatie van deze zorg in Nederland.

 

Doelgroep

De richtlijn is primair bedoeld voor alle zorgverleners die betrokken zijn bij de zorg van een kind met een schisis: huisartsen, verloskundigen, gynaecologen, kinderartsen, keel-, neus- en oorartsen, plastische chirurgen, mond-, kaak- en aangezichtschirurgen, orthodontisten, klinisch genetici, gespecialiseerde verpleegkundigen, logopedisten, (kinder)tandartsen, medisch psychologen, orthopedagogen en maatschappelijk werkers. De secundaire doelgroep betreft de ouders en hun omgeving.

Samenstelling werkgroep

Voor het ontwikkelen van de richtlijn is in 2013 een multidisciplinair samengestelde werkgroep ingesteld, bestaande uit vertegenwoordigers van alle relevante specialismen die betrokken zijn bij de zorg voor patiënten met een schisis en de NVSCA (zie hiervoor de samenstelling van de werkgroep). De werkgroepleden zijn door hun wetenschappelijke verenigingen en de NVSCA gemandateerd voor deelname. De werkgroep werkte gedurende twee jaar aan de totstandkoming van de richtlijn. De werkgroep is verantwoordelijk voor de integrale tekst van deze richtlijn.

 

Samenstelling van de werkgroep:

  • dr. A.B. Mink van der Molen (voorzitter), plastisch chirurg, Universitair Medisch Centrum Utrecht
  • dr. R.J.C. Admiraal, KNO-arts, Radboudumc Nijmegen
  • dr. L.N.A. van Adrichem, plastisch chirurg, Erasmus MC Rotterdam
  • drs. F.Bierenbroodspot, Mond-, Kaak- en Aangezichtschirurg, Isala, Zwolle
  • drs. D. Bitterman, tandarts, Universitair Medisch Centrum Utrecht
  • dr. M.J.H. van den Boogaard, Klinisch Geneticus, Universitair Medisch Centrum Utrecht
  • drs. J.M. Dijkstra-Putkamer MPA, logopedist, Medisch Centrum Leeuwarden
  • dr. M.C.M. van Gemert-Schriks, tandarts-pedodontoloog, Academisch Centrum Tandheelkunde Amsterdam
  • Prof.dr. A.M. Kuijpers-Jagtman, orthodontist, Radboudumc Nijmegen
  • dr.C.M.Moues-Vink, plastisch chirurg, Medisch Centrum Leeuwarden Friesland
  • dr. H.F.N. Swanenburg de Veye, gezondheidszorgpsycholoog, Universitair Medisch Centrum Utrecht/Wilhelmina Kinderziekenhuis
  • drs. N. van Tol – Verbeek, orthopedagoog-generalist; Koninklijke Kentalis Deventer / Almelo
  • dr. C. Vermeij – Keers, registratieleider, Nederlandse Vereniging voor Schisis en Craniofaciale Afwijkingen
  • drs. H. de Wilde, logopedist, Universitair Medisch Centrum Utrecht

 

Met ondersteuning van:

  • P.H. Broos MSc, senior adviseur, Kennisinstituut van Medisch Specialisten
  • dr. I.M. Mostovaya, adviseur, Kennisinstituut van Medisch Specialisten

 

Met dank aan:

  • drs. N.G. Janssen, Mond-, kaak- en aangezichtschirurg, Universitair Medisch Centrum Utrecht

Belangenverklaringen

De KNMG-Code ter voorkoming van oneigenlijke beïnvloeding door belangenverstrengeling is gevolgd. Alle werkgroepleden hebben schriftelijk verklaard of zij in de laatste drie jaar directe financiële belangen (betrekking bij een commercieel bedrijf, persoonlijke financiële belangen, onderzoeksfinanciering) of indirecte belangen (persoonlijke relaties, reputatie management, kennisvalorisatie) hebben gehad. Op de richtlijnendatabase in de richtlijn behandeling van patiënten met een schisis vindt u een overzicht van de belangen van alle werkgroepleden en het oordeel over het omgaan met eventuele belangen.

 

In 2017/2018 hebben we de belangen opnieuw uitgevraagd van de mensen die meegewerkt hebben aan de aanvullende modules: (1) Le Fort I vs. distractie-osteogense en (2) NAM. Een overzicht van de belangen van deze werkgroepleden is zichtbaar in onderstaande tabel.  

 

De ondertekende belangenverklaringen zijn op te vragen bij het secretariaat van het Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten.

 

Werkgroeplid

Functie

Nevenfuncties

Persoonlijke financiële belangen

Persoonlijke relaties

Reputatiemanagement

Extern gefinancierd onderzoek

Kennisvalorisatie

Overige belangen

Admiraal

Arts

geen

nee

nee

nee

nee

nee

nee

Bierenbroodspot

lid werkgroep vanuit de
NVMKA

nee

nee

nee

nee

nee

nee

nee

Bitterman

kinderarts in WKZ Utrecht. Op dit moment hoofd poli kindertandheelkunde van WKZ Utrecht

werkzaam als tandarts in algemene praktijk

nee

nee

nee

nee

nee

nee

De Wilde

logopedist WKZ Utrecht

Post HBO cursus Schisis

nee

nee

nee

nee

nee

nee

Dijkstra-Putkamer

logopedist schisisteam (8 uur p/w)
physician assistant KNO (32 uur p/w)

voorzitter werkgroep
logopedisten schisisteams
Nederland, onbetaald. Bestuurslid stichting Schisis Friesland, onbetaald. Bestuurslid NVSCA, onbetaald

nee

nee

nee

nee

nee

nee

Kuipers-Jagtman

Hoogleraar orthodontie; omvang 1,0 fte tot 01-03-2014; daarna 0,6 fte

Editor-in-Chief Orthodontics and Craniofacial Research, hoofdredacteur scientific impact-factor journal op het gebied van orthodontisch en craniofaciaal onderzoek; 0,2 fte, betaald
Deputy Professor, Universitas Indonesia, Jakarta (Indonesia), onderwijs en onderzoek op het gebied van orthodontie en schisis; onbetaald
Member Cochrane Oral Health Expert Group, beoordeling en priorering van onderwerpen voor Cochrane Systematic Reviews, beoordeling van Chochrane protocollen op het gebied van Oral Health, waaronder ook schisis valt; ontbetaald
Councillor World Federation of Orthodfontics, professional world organisation to advance the art and science of orthodontics throughout the world; onbetaald
Voorzitter Stichting Sumbing Bibir voor behandeling van en onderzoek naar schisis in Indonesia; onbetaald

nee

nee

Ik was tot 01-01-2014 hoofd van het Centrum voor Schisis en Craniofaciale Afwijkingen van het Radboudumc.

nee

nee

nee

Mink van der Molen

50% UMCU, 50% St.
Antonius Ziekenhuis, Nieuwegein

nee

nee

nee

nee

nee

nee

nee

Moues

Werkgroep lid
Plastisch Chirurg te Leeuwarden

nee

nee

nee

nee

nee

nee

nee

Swanenburg de Veye

Gezondheidszorgpsycholoog

geen

nee

nee

nee

nee

nee

nee

Van Adrichem

Plastisch Chirurg, Erasmus MC Rotterdam (Sophia Kinderziekenhuis), sectorhoofd
Plastisch Chirurg, Velthuiskliniek (via Maatschap plastische chirurgie AZR/SFG)
Opleider Plastische Chirurgie Erasmus MC / SFG; plv afdelingshoofd Erasmus MC plch

Adviseur Medirisk/VVAA (betaald via Maatschap)
Vice-voorzitter kinderchirurgische groep (onbetaald, SKZ)
Secretaris concilium plastico chirurgicum (onbetaald, nvpc)
BBC NVPC adviseur op afroep (onbetaald)
Klankbordgroep Nieuwbouw Erasmus MC (onbetaald)
Projectgroep structuur thema Dijkzigt (onbetaald)
Voorzitter schisisteam Erasmus MC (onbetaald)
Voorzitter landelijke "Kenniscentra Schedelvormafwijkingen"

nee

nee

nee

nee

nee

nee

Van den Boogaard

klinisch geneticus

nee

nee

nee

nee

nee

nee

nee

Van Gemert – Schriks

Tandarts-pedodontoloog
- Coördinator post-initiële opleiding kindertandheelkunde (ACTA)
- Tandarts pedodontoloog CBT Rijnmond

 

geen

geen

geen

nvt

nvt

nee

Van Tol-Verbeek

behandelcoördinator Kentalis
vroeg-behandeling - 0,8 FTE

lid netwerk LZMG
en van de NVO (onbetaald)

nee

nee

nee

nee

nee

nee

Vermeij – Keers

registratieleider NVSCA schisis
en craniofaciale afwijkingen (onbetaald)

wetenschappelijk onderzoeker
Erasmus MC; gepensioneerd
met gastvrijheidsovereenkomst
(onbetaald)

nee

nee

nee

nee

nee

nee

Inbreng patiëntenperspectief

Er werd aandacht besteed aan het patiëntenperspectief door middel van een focusgroepbijeenkomst. Een geanonimiseerd verslag is als bijlage bij de richtlijn gevoegd. De resultaten van de focusgroepbijeenkomst zijn waar mogelijk verwerkt in de richtlijn. Daarnaast heeft de BOSK de conceptrichtlijn beoordeeld tijdens de commentaarfase en suggesties voor verbetering van de richtlijn gegeven.

Methode ontwikkeling

Evidence based

Implementatie

In de verschillende fasen van de richtlijnontwikkeling is rekening gehouden met de implementatie van de richtlijn en de praktische uitvoerbaarheid van de aanbevelingen. Daarbij is uitdrukkelijk gelet op factoren die de invoering van de richtlijn in de praktijk kunnen bevorderen of belemmeren.

 

De richtlijn wordt opgenomen in de richtlijnendatabase (www.richtlijnendatabase.nl) waarmee hij toegankelijk is voor alle relevante beroepsgroepen en patiënten. Daarnaast wordt er een samenvatting van de richtlijn gepubliceerd in tijdschriften van de deelnemende wetenschappelijke verenigingen. Ook is de richtlijn te downloaden vanaf de websites van betrokken wetenschappelijke verenigingen en de NVSCA.

 

De werkgroep heeft echter besloten geen nieuwe indicatoren te ontwikkelen bij de huidige richtlijn. De werkgroep beveelt de betrokken wetenschappelijke verenigingen aan om pas over een aantal jaren uitkomstindicatoren te ontwikkelen als de kwaliteitsregistratie van de NVSCA en PROMS ─ volgens bijvoorbeeld ICHOM ─ volledig operationeel zijn. Om dit te bereiken dienen de schisisteams eerst de tijd te krijgen toe te werken naar een uniforme werkwijze zoals beschreven in module Organisatie van zorg en het implementeren van PROMS.

Werkwijze

AGREE II

Deze richtlijn is opgesteld conform de eisen in het rapport ‘Richtlijnen 2.0’ van de adviescommissie Richtlijnen van de Raad kwaliteit van de Orde van Medisch Specialisten. Dit rapport is gebaseerd op het AGREE II instrument (Appraisal of Guidelines for Research & Evaluation II) (https://www.agreetrust.org/), dat een internationaal breed geaccepteerd instrument is voor de beoordeling van de kwaliteit van richtlijnen.

 

Knelpuntenanalyse

Tijdens de voorbereidende fase inventariseerden de voorzitter van de werkgroep en de adviseur de knelpunten. Tevens zijn in een invitational conference knelpunten besproken waarbij, naast vertegenwoordigers van de partijen in de werkgroep, vertegenwoordigers van de Nederlands Huisartsen Genootschap (NHG), de Bosk en Achmea aanwezig waren. Een verslag hiervan kunt u vinden in de bijlage bij de richtlijn.

 

Uitgangsvragen en uitkomstmaten

Op basis van de uitkomsten van de knelpuntenanalyse zijn door de voorzitter en de adviseur concept-uitgangsvragen opgesteld. Deze zijn vervolgens verder uitgewerkt door de leden van de werkgroep en tijdens de werkgroepvergadering vastgesteld. Vervolgens inventariseerde de werkgroep per uitgangsvraag welke uitkomstmaten voor de patiënt relevant zijn, waarbij zowel naar gewenste als ongewenste effecten werd gekeken. De werkgroep waardeerde deze uitkomstmaten volgens hun relatieve belang als kritiek, belangrijk en onbelangrijk. Tevens definieerde de werkgroep, voor zover mogelijk, wat zij voor een bepaalde uitkomstmaat een klinisch relevant verschil vond, dat wil zeggen wanneer de verbetering in uitkomst een verbetering voor de patiënt is.

 

Strategie voor zoeken en selecteren van literatuur

Er werd eerst oriënterend gezocht naar bestaande buitenlandse richtlijnen en naar systematische reviews in Medline (OVID) en Cochrane Library. Vervolgens werd voor de afzonderlijke uitgangsvragen aan de hand van specifieke zoektermen gezocht naar gepubliceerde wetenschappelijke studies in (verschillende) elektronische databases. Tevens werd aanvullend gezocht naar studies aan de hand van de literatuurlijsten van de geselecteerde artikelen. In eerste instantie werd gezocht naar studies met de hoogste mate van bewijs. De werkgroepleden selecteerden de via de zoekactie gevonden artikelen op basis van vooraf opgestelde selectiecriteria. De geselecteerde artikelen werden gebruikt om de uitgangsvraag te beantwoorden. De databases waarin is gezocht, de zoekactie of gebruikte trefwoorden van de zoekactie en de gehanteerde selectiecriteria zijn te vinden in de module van de desbetreffende uitgangsvraag. De gedetailleerde zoekstrategieën zijn vermeld in een bijlage bij de richtijn.

 

Kwaliteitsbeoordeling individuele studies

Individuele studies werden systematisch beoordeeld, op basis van op voorhand opgestelde methodologische kwaliteitscriteria, om zo het risico op vertekende studieresultaten (bias) te kunnen inschatten. Deze beoordelingen kunt u vinden in de kolom ‘Beoordeling kwaliteit studie’ van een evidencetabel.

 

Samenvatten van de literatuur

De relevante onderzoeksgegevens van alle geselecteerde artikelen werden overzichtelijk weergegeven in evidencetabellen. De belangrijkste bevindingen uit de literatuur werden beschreven in de samenvatting van de literatuur.

 

Beoordelen van de kracht van het wetenschappelijke bewijs

A) Voor interventievragen

De kracht van het wetenschappelijke bewijs werd bepaald volgens de GRADE-methode. GRADE staat voor ‘Grading Recommendations Assessment, Development and Evaluation’ (zie https://gdt.gradepro.org/app/handbook/handbook.html).

 

B) Voor vragen over de waarde van diagnostische tests, schade of bijwerkingen, etiologie en prognose

Bij dit type vraagstelling kan GRADE (nog) niet gebruikt worden. De bewijskracht van de conclusie is bepaald volgens de gebruikelijke EBRO-methode (Van Everdingen, 2004).

 

GRADE 

Definitie

Hoog

­      het is zeer onwaarschijnlijk dat de literatuurconclusie verandert als er verder onderzoek wordt gedaan;

­      er is veel vertrouwen dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie;

Matig

­      het is mogelijk dat de conclusie verandert als er verder onderzoek wordt gedaan;

­      er is matig vertrouwen dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie.

Laag

­      het is waarschijnlijk dat de conclusie verandert als er verder onderzoek wordt gedaan;

­      er is beperkt vertrouwen dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie.

Zeer laag

­      de conclusie is zeer onzeker;

­      er is weinig vertrouwen dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie.

 

Formuleren van de conclusies

Bij interventievragen verwijst de conclusie niet naar een of meer artikelen, maar wordt getrokken op basis van alle studies samen (body of evidence). Hierbij maakten de werkgroepleden de balans op voor elke interventie. Bij het opmaken van de balans werden door de werkgroep de gunstige en ongunstige effecten voor de patiënt afgewogen.

 

Voor vragen over de waarde van diagnostische tests, schade of bijwerkingen, etiologie en prognose is het wetenschappelijke bewijs samengevat in een of meerdere conclusie(s), waarbij het niveau van het meest relevante bewijs is weergegeven. Omwille van de homogeniteit is het niveau van bewijs voor alle conclusies weergegeven als hoog/matig/laag/zeer laag, waarbij EBRO niveau 1 is vertaald naar hoog, 2 naar matig, 3 naar laag en 4 naar zeer laag.

 

Wanneer er voor een uitgangsvraag geen systematisch literatuuronderzoek werd verricht, is de literatuur niet beoordeeld op kwaliteit en is de kracht van het bewijs niet bepaald.

 

Overwegingen

Voor een aanbeveling zijn naast het wetenschappelijke bewijs ook andere aspecten belangrijk, zoals de expertise van de werkgroepleden, patiëntenvoorkeuren, kosten, beschikbaarheid van voorzieningen of organisatorische zaken. Deze aspecten worden, voor zover niet wetenschappelijk onderzocht, vermeld onder het kopje ‘Overwegingen’.

 

Formuleren van aanbevelingen

De aanbevelingen geven een antwoord op de uitgangsvraag en zijn gebaseerd op het beschikbare wetenschappelijke bewijs en de belangrijkste overwegingen. Bij het formuleren en graderen van de aanbeveling worden minimaal de volgende vier factoren in ogenschouw genomen: algehele kwaliteit van het wetenschappelijke bewijs; balans tussen voor- en nadelen van de interventie; waarden en voorkeuren van professional en patiënten; en beschikbare middelen.

 

Kennislacunes

Tijdens de ontwikkeling van deze richtlijn is systematisch gezocht naar onderzoek waarvan de resultaten bijdragen aan een antwoord op de uitgangsvragen. Bij elke uitgangsvraag is door de werkgroep nagegaan of er (aanvullend) wetenschappelijk onderzoek gewenst is.

 

Commentaar- en autorisatiefase

De conceptrichtlijn werd aan de betrokken (wetenschappelijke) verenigingen voorgelegd voor commentaar. De commentaren werden verzameld en besproken met de werkgroep. Naar aanleiding van de commentaren werd de conceptrichtlijn aangepast en definitief vastgesteld door de werkgroep. De definitieve richtlijn werd aan de betrokken (wetenschappelijke) verenigingen voorgelegd voor autorisatie en door hen geautoriseerd.

Zoekverantwoording

Zoekacties zijn opvraagbaar. Neem hiervoor contact op met de Richtlijnendatabase.