Orthodontie: Nasoalveolar molding bij schisis
Uitgangsvraag
Is er een indicatie voor nasoalveolar molding (NAM) bij patiënten met een complete unilaterale of bilaterale cheilognathopalatoschisis?
Aanbeveling
Wees terughoudend met het toepassen van NAM bij baby’s met een complete unilaterale of bilaterale cheilognathopalatoschisis en pas NAM in principe alleen toe ter voorbereiding op of in een klinische trial.
Overwegingen
Ofschoon NAM nu ruim 20 jaar in centra wereldwijd onderdeel is van de multidisciplinaire behandeling van baby’s met schisis is over deze therapie zeer weinig onderzoek van goede kwaliteit te vinden. De werkgroep identificeerde twee recente studies (Liang, 2016; Shetty, 2017) waarin de vorm van de neus (Liang, 2016) en de vorm van de boventandboog worden onderzocht na NAM (Shetty, 2017). Beide onderzoeken zijn methodologisch van zeer magere kwaliteit. Andere, mogelijk gunstige of ongunstige effecten van NAM zijn (nog) niet gerapporteerd in de literatuur in studies van hoge kwaliteit. Het blijkt dus niet mogelijk op basis van de huidige literatuur tot evidence-based aanbevelingen te komen voor het toepassen van NAM.
De werkgroep heeft daarom de Special Interest Group Orthodontie (SIG orthodontie) van de Nederlandse Vereniging voor Schisis en Craniofaciale Afwijkingen geraadpleegd (februari 2018). Hierin zijn alle orthodontisten in Nederland verenigd die op regelmatige basis kinderen met schisis behandelen.
De respondenten hebben allen kennis van NAM, maar realiseren zich dat er tot op heden geen bewijs voor deze therapie bestaat. Door geen van de respondenten wordt NAM toegepast. De schisisorthodontisten zijn zeer terughoudend vanwege het ontbreken van wetenschappelijk bewijs en gezien de kosten van de behandeling en meer nog vanwege de toename in ‘’burden of care’’ voor de ouders terwijl er geen bewezen effectiviteit is. Benadrukt wordt dat goed klinisch onderzoek dringend noodzakelijk is.
De vraag die in dit onderdeel van de richtlijn centraal stond ‘’Is er een indicatie voor NAM bij patiënten met een complete unilaterale of bilaterale cheilognathopalatoschisis?’’ kan bij de huidige stand van zaken noch ontkennend noch bevestigend beantwoord worden. Daarnaast dient in de overwegingen betrokken te worden, dat NAM arbeidsintensief is voor ouders en orthodontist gezien de frequente behandelsessies die deze behandeling vergt en de kosten van de totale behandeling doet toenemen, terwijl de effectiviteit niet is bewezen. Daar staat tegenover dat er tot op heden in ieder geval geen negatieve effecten van NAM op de ontwikkeling van de kaakboog, de vorm van de neus en de esthetische resultaten in de literatuur zijn gerapporteerd.
Een search in enige internationale clinical trial registers (zie onder) laat zien dat er op dit moment geen trials gaande zijn waaruit een antwoord verwacht kan worden. Voor een gerandomiseerd gecontroleerd onderzoek waarin NAM wordt vergeleken met een andere interventie of non-interventie is gelijkwaardige ervaring in beide interventies vereist. De recent gepubliceerde resultaten van de Scandcleft trial hebben dat nog eens onderstreept: verschil in ervaring van chirurgen voor de ingrepen in de armen van de trial hadden invloed op de resultaten in deze trial (Rautio, 2017; Shaw, 2017). Daarom beveelt de werkgroep aan om NAM eventueel wel toe te passen ter voorbereiding op een trial.
Gezien de veelheid aan parameters, die een antwoord behoeven suggereert de werkgroep terughoudend te zijn met NAM in baby’s met een unilaterale of bilaterale cheilognathopalatoschisis en verder gerandomiseerd klinisch onderzoek te verrichten alvorens meer robuuste aanbevelingen gedaan kunnen worden over de indicatie voor NAM.
Onderbouwing
Achtergrond
Neonatal Infant Orthopedics (IO) beoogt de bovenkaaksegmenten met een gehemelteplaatje in een betere stand ten opzichte van elkaar te brengen bij patiënten met een complete unilaterale of bilaterale cheilognathopalatoschisis (UCLP/BCLP). Daarnaast zijn nog vele andere doelen van deze therapie in de literatuur genoemd (Hosseini, 2017). In Nederland is een 'landmark' randomized controlled trial (RCT) gedaan (DUTCHCLEFT (2001)) naar effecten van IO versus geen IO met een passief gehemelteplaatje bij kinderen met een UCLP tot 12 jaar. Uit het onderzoek bleek dat IO op de lange termijn geen meerwaarde heeft (Kuijpers-Jagtman, 2013). Daarna hebben alle centra in Nederland deze therapie bij kinderen met een UCLP vrijwel verlaten terwijl deze bij patiënten met een BCLP nog wel wordt toegepast. Tegelijkertijd kwam nasoalveolar molding (NAM) - ook geschreven als moulding - op, waarbij nasale stents aan het gehemelteplaatje zijn toegevoegd om een betere vorm van de neus te bereiken waarna een chirurgische lipsluiting wordt uitgevoerd al dan niet in combinatie met periosteoplastie van de kaakspleet (Maull, 1999). In Nederland wordt deze therapie vrijwel niet toegepast maar wereldwijd woedt een verhitte discussie over het nut van NAM.
Conclusies
|
Very low GRADE |
We found very low quality evidence that NAM, compared to no NAM, is associated with no differences in nasal shape and symmetry of patients with a complete unilateral cleft lip and palate.
Bronnen (Liang, 2016) |
|
- GRADE |
We found inssuficient evidence to formulate a conclusion on the effect of NAM, compared to no NAM, on psychosocial wellbeing of parents of patients with a complete unilateral or bilateral cleft lip and palate. |
|
- GRADE |
We found insufficient evidence to formulate a conclusion on the effect of NAM, compared to no NAM, on esthetic outcome of patients with a complete unilateral or bilateral cleft lip and palate. |
|
- GRADE |
We found insufficient evidence to formulate a conclusion on the effect of NAM, compared to no NAM, on cost effectiveness of patients with a complete unilateral or bilateral cleft lip and palate. |
|
- GRADE |
We found insufficient evidence to formulate a conclusion on the effect of NAM, compared to no NAM, on facilitation of surgery of patients with a complete unilateral or bilateral cleft lip and palate. |
|
Very low GRADE |
We found very low quality evidence that NAM, compared to no NAM, is associated with no difference in maxillary arch dimensions of patients with a complete unilateral cleft lip and palate.
Bronnen (Shetty, 2017) |
|
- GRADE |
We found insufficient evidence to formulate a conclusion on the effect of NAM, compared to no NAM, on cross bite of patients with a complete unilateral or bilateral cleft lip and palate. |
|
- GRADE |
We found insufficient evidence to formulate a conclusion on the effect of NAM, compared to no NAM, on maxillofacial growth of patients with a complete unilateral or bilateral cleft lip and palate. |
Samenvatting literatuur
Beschrijving studies
A total of 2 studies are included in this literature summary (Liang, 2016; Shetty, 2017).
Liang (2016) is a study that compares the effect of NAM (n=42) versus no NAM (n=42) on long-term nasal shape and symmetry in patients with complete non-syndromic UCLP. The allocation of treatment was based on time period of investigation. All patients that entered the hospital in 2001 had no NAM. All patients that entered the hospital between 2008 and 2010 received NAM. The treatment started between 24 to 61 days (mean age 33 days). The duration of the NAM ranged from 36 to 104 days (mean 72 days). After that, primary cheiloplasty was performed without nasal cartilage dissection at a mean age of 113 days in the NAM group. In the no-NAM group the same surgical procedure was followed by the same surgeon at a mean age of 109 days. A score for nasal shape and symmetry was based on full-face and submental photographs taken 4 to 5 years postoperatively. A panel of 10 professionals from different medical disciplines rated full face frontal pictures for the position of the alar base, and symmetry of the nasal dome and nasolabial fold. On submental oblique facial photographs, the panel rated symmetry of the nasal dome and nostrils, length of the columella, and shape of the nostril sill and tip of the nose. A score ranging from 1-5 per picture was calculated (1= poor; 2= fair; 3= average; 4= good; and 5= excellent). The score of the two pictures was combined into a total score (2 to 10) per patient. The professionals were blinded for the type of treatment. The procedure resulted in a total score between 20 to 100 points per patient.
Shetty (2017) is a study investigating the long-term effect of NAM (n=60) versus no NAM (n=60) on the growth of the maxillary arch in patients with UCLP at different ages. The randomization of participants to the study versus control group was not described in the article. The intervention group was divided into three subgroups (I: NAM initiated within 1 month, II: between 1 and 6 months, III: between 6 and 12 months). NAM was started at 11 days (range 1 to 28) in subgroup I, 94 days (range 33 to 180) in subgroup II and 235 days (range 180 to 365) in subgroup III. Patients with UCLP in subgroup I were treated with NAM until 6 months of age and in subgroup II and III for a minimum of 3 months. The control group was also divided into three groups (I: underwent operation at 6 months of age, II: between 6 and 9 months of age, III: between 9 and 15 months of age). Cheiloplasty was performed at the same time in the case and control group. Palatoplasty was performed in both groups at 18 months.
Figuur 1
Modified from Shetty (2017) (courtesy Robin Bruggink, Radboudumc). To quantify maxillary arch dimensions 3 distances were measured: intersegment distance (ISD, compares to alveolar cleft width), intercanine width (ICW) and posterior arch width (PAW) at first visit (T1), before cheiloplasty (T2) and at 6 years (T3)
Resultaten
Nasal shape and symmetry
The reliability coefficient was α= 0.925, indicating measurement consistency among the medical professionals. The mean score ± SD was 66.62 ± 14.25 and 66.31 ± 15.08 in the NAM and no NAM group respectively. The difference between the groups was not statistically different (F= 0.009, P= 0.923) (Liang, 2016).
Bewijskracht van de literatuur
Grading the evidence started at a level of high evidence, because the used data was derived from a RCT. Downgrading with three levels was, however, necessary as there were limitations in study design (no adequate randomisation, no allocation concealment, no blinding of care providers and patients), there was indirect evidence (participants with a specific ethnicity) and imprecision (small sample size).
Psychosocial wellbeing of the parents
Differences in psychosocial wellbeing between parents of both groups were not assessed in the included study.
Bewijskracht van de literatuur
Grading the evidence was not possible, because no articles were found investigating differences in psychosocial wellbeing between parents of both groups.
Esthetic outcome
Differences in esthetic outcomes between both groups were not assessed in the included studies.
Bewijskracht van de literatuur
Grading the evidence was not possible, because no articles were found investigating differences in esthetic outcome between both groups.
Cost effectiveness
Differences in cost effectiveness between both groups were not assessed in the included studies.
Bewijskracht van de literatuur
Grading the evidence was not possible, because no articles were found investigating differences in cost effectiveness between parents of both groups.
Facilitation of surgery
Differences in facilitation of surgery between both groups were not assessed in the included studies.
Bewijskracht van de literatuur
Grading the evidence was not possible, because no articles were found investigating differences in facilitation of surgery between both groups.
Shape of upper arch
The distance ISD was not significantly different between the NAM and the control groups at T1 and T3, but was significantly smaller in the NAM-groups at T2 (Mean difference (95% CI) I: -11.45 (-12.54, -10.37); II: -8.00 (-9.26, -6.74); III: -6.80 (-8.10, -5.51). The ICW was not significantly different between the NAM and control groups at T1 and T2, but was significantly different at T3 (Mean difference (95% CI) I: 3.30 (2.56, 4.04); II: 2.15 (1.31, 2.99); III: 1.15 (0.18, 2.12)). The PAW was not significantly different between the study and control group at T1, T2 and T3 (Shetty, 2017).
The change in mean ISD between T1 and T2 and T2 and T3 was significantly different in the study group versus the control group in all subgroups. The change in mean ICW between T1 and T2, T2 and T3, and T1 and T3 was also significantly different in the study group versus the control group in all subgroups (except between T1 and T2 in subgroup I). No statistical differences were found in mean PAW between T1 and T2, T2 and T3, and T1 and T3 in the study versus control group in all subgroups (except between T2 and T3 in subgroup III) (Shetty, 2017).
Bewijskracht van de literatuur
Grading the evidence started at a level of high evidence, because the used data was derived from a RCT. Downgrading with three levels was, however, necessary as there were limitations in study design (no adequate randomisation and no allocation concealment), there was indirect evidence (participants with a specific ethnicity) and imprecision (small sample size).
Cross bite
Differences in cross bite between both groups were not assessed in the included study.
Bewijskracht van de literatuur
Grading the evidence was not possible, because no articles were found investigating differences in cross bite between both groups.
Maxillofacial growth
Differences in maxillofacial growth between both groups were not assessed in the included study.
Bewijskracht van de literatuur
Grading the evidence was not possible, because no articles were found investigating differences in cross bite between both groups.
Zoeken en selecteren
Om de uitgangsvraag te kunnen beantwoorden is er een systematische literatuuranalyse verricht naar de volgende zoekvraag:
Wat zijn de effecten van NAM, vergeleken met geen NAM of NAM vergeleken met neonatal infant orthopedics zonder nasal stents, in patiënten met een complete unilaterale of bilaterale schisis?
P: patiënten met een complete unilaterale of bilaterale cheilognathopalatoschisis;
I: nasoalveolar mo(u)lding ;
C: geen nasoalveolar mo(u)lding of infant orthopedics zonder nasal stents;
O: vorm en symmetrie van de neus; psychosociaal welbevinden van de ouders; esthetische resultaat; kosteneffectiviteit; vergemakkelijken van de chirurgische ingreep; vorm van de boventandboog; frequentie van kruisbeet, maxillofaciale groei.
Relevante uitkomstmaten
De werkgroep achtte vorm en functie van de neus en esthetisch resultaat voor de besluitvorming kritieke uitkomstmaten; vergemakkelijking van de lipchirurgie, psychosociaal welbevinden van de ouders en kosteneffectiviteit voor de besluitvorming belangrijke uitkomstmaten. De werkgroep definieerde niet a priori de genoemde uitkomstmaten, maar hanteerde de in de studies gebruikte definities. De werkgroep definieerde geen klinisch (patiënt) relevante verschillen.
Zoeken en selecteren (Methode)
A systematic search was performed in the databases of Medline (through OVID) and Embase (though Embase.com) between 1993 and August 11th, 2017. This search aimed to identify published systematic reviews, RCTs and controlled clinical trials (CCT). The search strategy is described under the tab “Verantwoording”.
Studies that investigated the effectiveness of NAM compared to no NAM and no IO in patients with a complete unilateral or bilateral cleft were selected. The initial search identified 479 references of which 134 were assessed full text. After assessment of full text 132 studies were excluded and 2 studies included. Reasons for exclusion are described in the exclusion table.
Referenties
- Hosseini HR, Kaklamanos EG, Athanasiou AE. Treatment outcomes of pre-surgical infant orthopedics in patients with non-syndromic cleft lip and/or palate: A systematic review and meta-analysis of randomized controlled trials. PLoS One. 2017;12(7):e0181768. doi: 10.1371/journal.pone.0181768. eCollection 2017. Review. PubMed PMID: 28742129; PubMed Central PMCID: PMC5524403.
- Kuijpers-Jagtman AM, Prahl C. History of neonatal orthopedics: past to present. In: Cleft Lip and Palate. Diagnosis and Management. Ed. Berkowitz, S. Heidelberg New York Dordrecht London: Springer-Verlag. 2013:455-472.
- Liang Z, Yao J, Chen PK, et al. Effect of Presurgical Nasoalveolar Molding on Nasal Symmetry in Unilateral Complete Cleft Lip/Palate Patients After Primary Cheiloplasty Without Concomitant Nasal Cartilage Dissection: Early Childhood Evaluation. Cleft Palate Craniofac J. 2017;10.1597/14-296. (Epub ahead of print) PubMed PMID: 28085515.
- Maull DJ, Grayson BH, Cutting CB, et al. Long-term effects of nasoalveolar molding on three-dimensional nasal shape in unilateral clefts. Cleft Palate Craniofac J. 1999;36(5):391-7. PubMed PMID: 10499400.
- Rautio J, Andersen M, Bolund S, et al. Scandcleft randomised trials of primary surgery for unilateral cleft lip and palate: 2. Surgical results. J Plast Surg Hand Surg. 2017;51(1):14-20. doi: 10.1080/2000656X.2016.1254646. Review. PubMed PMID: 28218552.
- Shaw W, Semb G. The Scandcleft randomised trials of primary surgery for unilateral cleft lip and palate: 11. What next? J Plast Surg Hand Surg. 2017;51(1):88-93. doi: 10.1080/2000656X.2016.1254644. Review. PubMed PMID: 28218554.
- Shetty V, Agrawal RK, Sailer HF. Long-term effect of presurgical nasoalveolar molding on growth of maxillary arch in unilateral cleft lip and palate: randomized controlled trial. Int J Oral Maxillofac Surg. 2017;46(8):977-987. doi: 10.1016/j.ijom.2017.03.006. Epub 2017 Apr 14. PubMed PMID: 28416097.
Evidence tabellen
|
Study reference |
Study characteristics |
Patient characteristics 2 |
Intervention (I) |
Comparison / control (C) 3
|
Follow-up |
Outcome measures and effect size 4 |
Comments |
|
Liang (2016) |
Type of study: Two-group parallel prospective clinical trial Chang Gung Craniofacial Center Country: Taoyuan (Taiwan) Source of funding: |
Inclusion criteria: Patients with UCLP, no other craniofacial malformations or systemic diseases, primary lip closure at 3 to 4 months by the same surgeon using the Chang Gung modified rotation advancement technique without nasal cartilage dissection. Exclusion criteria: Not given
N total at baseline: Intervention: 42 Control: 42
Important prognostic factors2: Age at lip closure (mean, range): I: 113 days (94 – 117 days) C: 109 days (93 – 115 days)
Sex: I: 52.4% M C: 59.5% M
Groups comparable at baseline? Yes (Age, sex and cleft sideness were comparable at baseline). |
Describe intervention (treatment/procedure/test):
The nasal molding stent was adjusted weekly, and the lower lateral cartilage was molded accordingly to resemble the normal alar shape. Treatment duration was 1 to 3 months until lip closure.
|
Describe control (treatment/procedure/test): Participants in the control group only had lip closure without NAM. |
Length of follow-up: 4 to 5 years
Loss-to-follow-up: No loss-to-follow-up
Incomplete outcome data: No incomplete outcome data
|
Outcome measures and effect size (include 95%CI and p-value if available):
Panel scoring of the bilateral alar base and symmetry of the nasal dome and nasolabial fold (full-face photographs), symmetry of the bilateral nasal dome and nostril, columella length and shape of the nostril sill and nose tip (submental oblique photograph).
NAM = 66.62 ± 14.25 P = 0.923 |
Only the baseline factors year of birth, surgical time, age at lip closure, gender and cleft sideness were given. |
|
Shetty (2017) |
Type of study: Randomized controlled trial Setting: Nitte Meenakshi institute of craniofacial surgery Country: India Source of funding: |
Inclusion criteria: Non syndromic UCLP who presented up to 1 year of age Exclusion criteria: Not given
N total at baseline: Intervention (n = 60) I: NAM initiated before 1 month of age (n = 20). II: NAM initiated at 1 to 6 months of age (n = 20). III: NAM initiated at 6 months to 1 year of age (n = 20).
I: operation at 6 months of age III: operation between 9 and 15 months of age
Important prognostic factors2: Intervention (mean age at initiation (range)): I: 11 days (range 1 - 28 days)
Groups comparable at baseline?
|
Describe intervention (treatment/procedure/test): NAM was performed until 6 months of age in subgroup I and at least 3 months in subgroup II and III. Palatoplasty: Pushback procedure at 18 months of age in all patients. All surgeries were carried out by the same surgeon (V.S.) |
Describe control (treatment/procedure/test): Patients in the control group had lip closure and palate closure without NAM |
Length of follow-up: 6 years
Loss-to-follow-up: Not described
Incomplete outcome data:
|
Outcome measures and effect size (include 95%CI and p-value if available):
NAM versus control (mean difference (95% CI) p-value):
|
The participants were not randomized to the treatment groups. |
Notes:
- Prognostic balance between treatment groups is usually guaranteed in randomized studies, but non-randomized (observational) studies require matching of patients between treatment groups (case-control studies) or multivariate adjustment for prognostic factors (confounders) (cohort studies); the evidence table should contain sufficient details on these procedures.
- Provide data per treatment group on the most important prognostic factors ((potential) confounders).
- For case-control studies, provide sufficient detail on the procedure used to match cases and controls.
- For cohort studies, provide sufficient detail on the (multivariate) analyses used to adjust for (potential) confounders.
Risk of bias table for intervention studies (randomized controlled trials)
|
Study reference
(first author, publication year) |
Describe method of randomisation1 |
Bias due to inadequate concealment of allocation?2
(unlikely/likely/unclear) |
Bias due to inadequate blinding of participants to treatment allocation?3
(unlikely/likely/unclear) |
Bias due to inadequate blinding of care providers to treatment allocation?3
(unlikely/likely/unclear) |
Bias due to inadequate blinding of outcome assessors to treatment allocation?3
(unlikely/likely/unclear) |
Bias due to selective outcome reporting on basis of the results?4
(unlikely/likely/unclear) |
Bias due to loss to follow-up?5
(unlikely/likely/unclear) |
Bias due to violation of intention to treat analysis?6
(unlikely/likely/unclear) |
|
Liang (2016) |
Date of admission |
Likely (randomization process was not blinded) |
Likely (participants were not blinded) |
Likely (care providers were not blinded) |
Unlikely (outcome assessors were blinded) |
Unlikely (the results of the predefined outcomes were reported) |
Unlikely (no loss to follow-up reported in the study) |
Unlikely (participants included in the analysis were also included in the trial) |
|
Shetty (2017) |
Not described |
Likely (randomization process was not blinded) |
Likely (participants were not blinded) |
Likely (care providers were not blinded) |
Unlikely (outcome assessors were blinded) |
Unlikely (the results of the predefined outcomes were reported) |
Unlikely (no loss to follow-up reported in the study) |
Unlikely (participants included in the analysis were also included in the trial) |
- Randomisation: generation of allocation sequences have to be unpredictable, for example computer generated random-numbers or drawing lots or envelopes. Examples of inadequate procedures are generation of allocation sequences by alternation, according to case record number, date of birth or date of admission.
- Allocation concealment: refers to the protection (blinding) of the randomisation process. Concealment of allocation sequences is adequate if patients and enrolling investigators cannot foresee assignment, for example central randomisation (performed at a site remote from trial location) or sequentially numbered, sealed, opaque envelopes. Inadequate procedures are all procedures based on inadequate randomisation procedures or open allocation schedules.
- Blinding: neither the patient nor the care provider (attending physician) knows which patient is getting the special treatment. Blinding is sometimes impossible, for example when comparing surgical with non-surgical treatments. The outcome assessor records the study results. Blinding of those assessing outcomes prevents that the knowledge of patient assignement influences the proces of outcome assessment (detection or information bias). If a study has hard (objective) outcome measures, like death, blinding of outcome assessment is not necessary. If a study has “soft” (subjective) outcome measures, like the assessment of an X-ray, blinding of outcome assessment is necessary.
- Results of all predefined outcome measures should be reported; if the protocol is available, then outcomes in the protocol and published report can be compared; if not, then outcomes listed in the methods section of an article can be compared with those whose results are reported.
- If the percentage of patients lost to follow-up is large, or differs between treatment groups, or the reasons for loss to follow-up differ between treatment groups, bias is likely. If the number of patients lost to follow-up, or the reasons why, are not reported, the risk of bias is unclear.
- Participants included in the analysis are exactly those who were randomized into the trial. If the numbers randomized into each intervention group are not clearly reported, the risk of bias is unclear; an ITT analysis implies that (a) participants are kept in the intervention groups to which they were randomized, regardless of the intervention they actually received, (b) outcome data are measured on all participants, and (c) all randomized participants are included in the analysis.
Verantwoording
Autorisatiedatum en geldigheid
Laatst beoordeeld : 01-09-2018
Laatst geautoriseerd : 01-09-2018
Geplande herbeoordeling : 01-01-2024
De richtlijnwerkgroep heeft als doel de richtlijn periodiek (digitaal) van updates te voorzien.
De NVPC is als houder van deze richtlijn de eerstverantwoordelijke voor de actualiteit van deze richtlijn. De andere aan deze richtlijn deelnemende wetenschappelijke verenigingen of gebruikers van de richtlijn delen de verantwoordelijkheid en informeren de eerstverantwoordelijke over relevante ontwikkelingen binnen hun vakgebied.
De werkgroep consulteerde twee registratieplatforms voor trials - ClinicalTrials.gov en het International Clinical Trials Registry Platform van de World Health Organisation - om na te gaan of er klinische trials over NAM gaande zijn. Er zijn twee trials geregistreerd (websites accessed 2 februari 2018) die beide echter een zeer korte follow-up hebben (maximaal 6 maanden). Op basis daarvan verwacht de werkgroep op korte termijn geen ingrijpende ontwikkelingen en is een herzieningstermijn van 5 jaar gerechtvaardigd.
|
Module[1] |
Regiehouder(s)[2] |
Jaar van autorisatie |
Eerstvolgende beoordeling actualiteit richtlijn[3] |
Frequentie van beoordeling op actualiteit[4] |
Wie houdt er toezicht op actualiteit[5] |
Relevante factoren voor wijzigingen in aanbeveling[6] |
|
Orthognatische chirurgie bij patiënten met een schisis: Le Fort-I osteotomie versus distractie-osteogenese |
NVPC, NVvO, NVMKA |
2018 |
2023 |
5 jaar |
NVPC |
Nieuwe relevante publicaties |
[1] Naam van de module
[2] Regiehouder van de module (deze kan verschillen per module en kan ook verdeeld zijn over meerdere regiehouders)
[3] Maximaal na vijf jaar
[4] (half)Jaarlijks, eens in twee jaar, eens in vijf jaar
[5] regievoerende vereniging, gedeelde regievoerende verenigingen, of (multidisciplinaire) werkgroep die in stand blijft
[6] Lopend onderzoek, wijzigingen in vergoeding/organisatie, beschikbaarheid nieuwe middelen
Algemene gegevens
In samenwerking met:
Nederlandse Vereniging voor Keel-Neus-Oorheelkunde en Heelkunde van het Hoofd-Halsgebied (NVKNO)
Nederlandse Vereniging van Orthodontisten (NVvO)
Nederlandse Vereniging voor Mondziekten, Kaak- en Aangezichtschirurgie (NVMKA)
Nederlandse Vereniging voor Tandheelkunde (NVT)
Vereniging Klinische Genetica Nederland (VKGN)
Nederlands Instituut van Psychologen (NIP)
Nederlandse Vereniging voor Logopedie en Foniatrie (NVLF)
Nederlandse Vereniging voor Schisis en Cranio-Faciale Afwijkingen (NVSCA)
Nederlandse Vereniging van Pedagogen en Onderwijskundigen (NVO)
Met ondersteuning van:
Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten
Financiering
De richtlijnontwikkeling werd gefinancierd uit de Kwaliteitsgelden Medisch Specialisten (SKMS) met cofinanciering van de NVKNO, NVvO, NvT en NVMKA.
Doel en doelgroep
Doel
Doel van de richtlijn is het optimaliseren van de zorg voor patiënten met een schisis in Nederland, voor zover mogelijk onderbouwd met wetenschappelijke kennis uit onderzoek. Onder optimaliseren wordt ook verstaan het inzichtelijk maken van de oorzaak van de bestaande praktijkvariatie tussen de verschillende schisisteams en hierbij onderscheid te maken tussen gewenste en ongewenste praktijkvariatie in de behandeling van patiënten met een schisis. Dit resulteert in voorstellen voor een meer uniforme behandeling voor zover dit wetenschappelijk onderbouwd kan worden.
Specifieke aandacht zal worden gegeven aan de volgende onderwerpen:
- terugdringen van ongewenste/ongefundeerde praktijkvariatie in de werkwijze en behandelprotocollen van de Nederlandse schisisteams, zonder daarbij maatwerk, innovatie of onderzoek in de weg te staan;
- het beschikbaar stellen en toegankelijk maken van objectieve / evidence based informatie over de behandeling van schisis aan zorgverleners, patiënten, ouders en andere partijen;
- te bezien in hoeverre de bestaande organisatie van zorg aanpassing behoeft om te kunnen voldoen aan de eisen ten aanzien van “state of the art” behandeling van een kind of volwassene met een schisis en de controle daarop.
De richtlijn biedt op deze wijze een handvat voor een meer uniforme zorg op het gebied van de postnatale behandeling van een kind met een schisis en de implementatie van deze zorg in Nederland.
Doelgroep
De richtlijn is primair bedoeld voor alle zorgverleners die betrokken zijn bij de zorg van een kind met een schisis: huisartsen, verloskundigen, gynaecologen, kinderartsen, keel-, neus- en oorartsen, plastische chirurgen, mond-, kaak- en aangezichtschirurgen, orthodontisten, klinisch genetici, gespecialiseerde verpleegkundigen, logopedisten, (kinder)tandartsen, medisch psychologen, orthopedagogen en maatschappelijk werkers. De secundaire doelgroep betreft de ouders en hun omgeving.
Samenstelling werkgroep
Voor het ontwikkelen van de richtlijn is in 2013 een multidisciplinair samengestelde werkgroep ingesteld, bestaande uit vertegenwoordigers van alle relevante specialismen die betrokken zijn bij de zorg voor patiënten met een schisis en de NVSCA (zie hiervoor de samenstelling van de werkgroep). De werkgroepleden zijn door hun wetenschappelijke verenigingen en de NVSCA gemandateerd voor deelname. De werkgroep werkte gedurende twee jaar aan de totstandkoming van de richtlijn. De werkgroep is verantwoordelijk voor de integrale tekst van deze richtlijn.
Samenstelling van de werkgroep:
- Dr. A.B. Mink van der Molen, plastisch chirurg, NVPC (voorzitter)
- Dr. R.J.C. Admiraal, kno-arts, NVKNO
- Dr. L.N.A. van Adrichem, plastisch chirurg, NVPC
- Drs. F. Bierenbroodspot, mond-, kaak- en aangezichtschirurg, NVMKA
- Drs. D. Bittermann, tandarts, NWVT
- Dr. M.J.H. van den Bogaard, klinisch geneticus, VKGN
- Drs. J.M. Dijkstra-Putkamer MPA, logopedist, NVO
- Dr. M.C.M. van Gemert-Schriks, tandarts-pedodontoloog, NWVT
- Drs. N.G. Janssen, mond-, kaak- en aangezichtschirurg, NVMKA
- Prof. dr. A.M. Kuijpers-Jagtman, orthodontist, NVvO
- Dr. C.M. Moues-Vink, plastisch chirurg, NVPC
- Dr. H.F.N. Swanenbrug de Veye, gezondheidszorgpsycholoog, NIP
- Drs. N. van Tol-Verbeek, orthopedagoog-generalist, NVO
- Dr. C. Vermeij-Keers, registratieleider, NVSCA
- Drs. H. de Wilde, logopedist, NVLF
Met ondersteuning van:
- P. Broos, senior-adviseur, Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten
- A.L.J. Kortlever – van der Spek, junior adviseur, Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten
Belangenverklaringen
De KNMG-Code ter voorkoming van oneigenlijke beïnvloeding door belangenverstrengeling is gevolgd. Alle werkgroepleden hebben schriftelijk verklaard of zij in de laatste drie jaar directe financiële belangen (betrekking bij een commercieel bedrijf, persoonlijke financiële belangen, onderzoeksfinanciering) of indirecte belangen (persoonlijke relaties, reputatie management, kennisvalorisatie) hebben gehad. Op de richtlijnendatabase in de richtlijn behandeling van patiënten met een schisis vindt u een overzicht van de belangen van alle werkgroepleden en het oordeel over het omgaan met eventuele belangen.
In 2017/2018 hebben we de belangen opnieuw uitgevraagd van de mensen die meegewerkt hebben aan de aanvullende modules: (1) Le Fort I vs. distractie-osteogense en (2) NAM. Een overzicht van de belangen van deze werkgroepleden is zichtbaar in onderstaande tabel.
De ondertekende belangenverklaringen zijn op te vragen bij het secretariaat van het Kennisinstituut van de Federatie Medisch Specialisten.
| Achternaam werkgroeplid | Hoofdfunctie | Nevenwerkzaamheden | Persoonlijke financiële belangen | Persoonlijke relaties | Extern gefinancierd onderzoek | Intellectuele belangen en reputatie | Overige belangen | Getekend op |
| Bittermann | - Universitair medewerker UMC Utrecht afdeling Bijzondere tandheelkunde (kindertandheelkunde) in het W.K.Z. - Algemeen prakticus in Giessenburg - Werkdeling 50-50% |
Lid bestuur (secretaris) Europese Schisis organisatie. Onder andere belast met organiseren congres ECPCA in juni 2019 (onbetaald) | Geen | Neen | Geen | In het WKZ ben ik lid van het Schisisteam | Neen | 14-2-2018 |
| Adrichem, van | - Plastisch Chirurg UMC Utrecht, 0,6 fte - Plastisch Chirurg Van Adrichem Medical B.V. 0,4 fte, met name werkzaam in de Velthuiskliniek Rotterdam |
Lidmaatschap besturen & wetenschappelijke stuurgroepen (allen onbetaald) * 2018-heden: lid Beroeps Belangen Commissie NVPC * 2017-heden: voorzitter werkgroep Capaciteitsraming * 2017: lid werkgroep Toewijzing Aios (Bols) * 2017-heden: clusterhoofd F UMC Utrecht: vertegenwoordiger van alle snijdend specialismen divisie Heelkunde Specialismen in het WKZ * 2017: lid werkgroep "Transparantie onverzekerde zorg" NZA" * 2016-heden: lid werkgroep ontwikkeling zorgstandaard "craniofaciale chirurgie" * 2016-heden: voorzitter werkgroep en eindredacteur "Revisie land. opl.plan plch POWER" * 2016-heden: voorzitter Medical Council Equipe Zorgbedrijven * 2016-heden: ontwerp en onderhoud verrichtingen thesaurus (DHD-NVPC) * 2015-heden: voorzitter Concilium Plastico Chirurgicum NVPC * 2015-heden: lid Raad Opleiding FMS als NVPC vertegenwoordiger * 2014-heden lid klankbordgroep "vrest" * 2014-heden: ontwerp en onderhoud diagnose thesaurus (DHD-NVPC) * 2014-heden: lid richtlijncommissie "schisis" * 2014-2017: lid Raad Beroepsbelangen FMS als NVPC vertegenwoordiger * 2013-heden: coördinator en ontwerper rekenmodel "beleidsrijk toewijzen landelijke aios instroom verdeling plastische chirurgie |
Geen | Neen | Neen | Neen | Neen | 25-2-2018 |
| Bierenbroodspot | MKA chirurg Isala Zwolle | - | Geen | Neen | Neen | Geen | Neen | 8-2-2018 |
| Janssen | MKA-chirurg UMC Utrecht | - | Geen | Nee | Nvt | Geen | Nee | 26-2-2018 |
| Kuijpers-Jagtman | Emeritus hoogleraar Orthodontie RadboudUMC | - Lid richtlijn Advies Commissie (RAC) vna het KIMO (onbetaald) - Voorzitter Taskforce Research Angle Society of Europe (onbetaald) - Voorzitter Global Taskforce Cleft lip and Palate Research (onbetaald) |
Geen | Geen | Geen | Geen | Geen | 11-1-2017 |
| Mink van der Molen | Plastisch chirurg in UMCU | Nvt | Nvt | Nvt | Nvt | Nee, nvt | Niet bekend | 8-3-2018 |
We hebben alleen de belangen opnieuw uitgevraagd van de mensen die meegewerkt hebben aan de aanvullende modules.
Inbreng patiëntenperspectief
Er werd aandacht besteed aan het patiëntenperspectief door middel van een focusgroepbijeenkomst. Een geanonimiseerd verslag is als bijlage bij de richtlijn gevoegd. De resultaten van de focusgroepbijeenkomst zijn waar mogelijk verwerkt in de richtlijn. Daarnaast heeft de BOSK de conceptrichtlijn beoordeeld tijdens de commentaarfase en suggesties voor verbetering van de richtlijn gegeven.
Methode ontwikkeling
Evidence based
Implementatie
In de verschillende fasen van de richtlijnontwikkeling is rekening gehouden met de implementatie van de richtlijn en de praktische uitvoerbaarheid van de aanbevelingen. Daarbij is uitdrukkelijk gelet op factoren die de invoering van de richtlijn in de praktijk kunnen bevorderen of belemmeren.
De richtlijn wordt opgenomen in de richtlijnendatabase (www.richtlijnendatabase.nl) waarmee hij toegankelijk is voor alle relevante beroepsgroepen en patiënten. Daarnaast wordt er een samenvatting van de richtlijn gepubliceerd in tijdschriften van de deelnemende wetenschappelijke verenigingen. Ook is de richtlijn te downloaden vanaf de websites van betrokken wetenschappelijke verenigingen en de NVSCA.
De werkgroep heeft echter besloten geen nieuwe indicatoren te ontwikkelen bij de huidige richtlijn. De werkgroep beveelt de betrokken wetenschappelijke verenigingen aan om pas over een aantal jaren uitkomstindicatoren te ontwikkelen als de kwaliteitsregistratie van de NVSCA en PROMS ─ volgens bijvoorbeeld ICHOM ─ volledig operationeel zijn. Om dit te bereiken dienen de schisisteams eerst de tijd te krijgen toe te werken naar een uniforme werkwijze zoals beschreven in module Organisatie van zorg en het implementeren van PROMS.
Werkwijze
AGREE II
Deze richtlijn is opgesteld conform de eisen in het rapport ‘Richtlijnen 2.0’ van de adviescommissie Richtlijnen van de Raad kwaliteit van de Orde van Medisch Specialisten. Dit rapport is gebaseerd op het AGREE II instrument (Appraisal of Guidelines for Research & Evaluation II) (https://www.agreetrust.org/), dat een internationaal breed geaccepteerd instrument is voor de beoordeling van de kwaliteit van richtlijnen.
Knelpuntenanalyse
Tijdens de voorbereidende fase inventariseerden de voorzitter van de werkgroep en de adviseur de knelpunten. Tevens zijn in een invitational conference knelpunten besproken waarbij, naast vertegenwoordigers van de partijen in de werkgroep, vertegenwoordigers van de Nederlands Huisartsen Genootschap (NHG), de Bosk en Achmea aanwezig waren. Een verslag hiervan kunt u vinden in de bijlage bij de richtlijn.
Uitgangsvragen en uitkomstmaten
Op basis van de uitkomsten van de knelpuntenanalyse zijn door de voorzitter en de adviseur concept-uitgangsvragen opgesteld. Deze zijn vervolgens verder uitgewerkt door de leden van de werkgroep en tijdens de werkgroepvergadering vastgesteld. Vervolgens inventariseerde de werkgroep per uitgangsvraag welke uitkomstmaten voor de patiënt relevant zijn, waarbij zowel naar gewenste als ongewenste effecten werd gekeken. De werkgroep waardeerde deze uitkomstmaten volgens hun relatieve belang als kritiek, belangrijk en onbelangrijk. Tevens definieerde de werkgroep, voor zover mogelijk, wat zij voor een bepaalde uitkomstmaat een klinisch relevant verschil vond, dat wil zeggen wanneer de verbetering in uitkomst een verbetering voor de patiënt is.
Strategie voor zoeken en selecteren van literatuur
Er werd eerst oriënterend gezocht naar bestaande buitenlandse richtlijnen en naar systematische reviews in Medline (OVID) en Cochrane Library. Vervolgens werd voor de afzonderlijke uitgangsvragen aan de hand van specifieke zoektermen gezocht naar gepubliceerde wetenschappelijke studies in (verschillende) elektronische databases. Tevens werd aanvullend gezocht naar studies aan de hand van de literatuurlijsten van de geselecteerde artikelen. In eerste instantie werd gezocht naar studies met de hoogste mate van bewijs. De werkgroepleden selecteerden de via de zoekactie gevonden artikelen op basis van vooraf opgestelde selectiecriteria. De geselecteerde artikelen werden gebruikt om de uitgangsvraag te beantwoorden. De databases waarin is gezocht, de zoekactie of gebruikte trefwoorden van de zoekactie en de gehanteerde selectiecriteria zijn te vinden in de module van de desbetreffende uitgangsvraag. De gedetailleerde zoekstrategieën zijn vermeld in een bijlage bij de richtijn.
Kwaliteitsbeoordeling individuele studies
Individuele studies werden systematisch beoordeeld, op basis van op voorhand opgestelde methodologische kwaliteitscriteria, om zo het risico op vertekende studieresultaten (bias) te kunnen inschatten. Deze beoordelingen kunt u vinden in de kolom ‘Beoordeling kwaliteit studie’ van een evidencetabel.
Samenvatten van de literatuur
De relevante onderzoeksgegevens van alle geselecteerde artikelen werden overzichtelijk weergegeven in evidencetabellen. De belangrijkste bevindingen uit de literatuur werden beschreven in de samenvatting van de literatuur.
Beoordelen van de kracht van het wetenschappelijke bewijs
A) Voor interventievragen
De kracht van het wetenschappelijke bewijs werd bepaald volgens de GRADE-methode. GRADE staat voor ‘Grading Recommendations Assessment, Development and Evaluation’ (zie https://gdt.gradepro.org/app/handbook/handbook.html).
B) Voor vragen over de waarde van diagnostische tests, schade of bijwerkingen, etiologie en prognose
Bij dit type vraagstelling kan GRADE (nog) niet gebruikt worden. De bewijskracht van de conclusie is bepaald volgens de gebruikelijke EBRO-methode (Van Everdingen, 2004).
|
GRADE |
Definitie |
|
Hoog |
het is zeer onwaarschijnlijk dat de literatuurconclusie verandert als er verder onderzoek wordt gedaan; er is veel vertrouwen dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie; |
|
Matig |
het is mogelijk dat de conclusie verandert als er verder onderzoek wordt gedaan; er is matig vertrouwen dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie. |
|
Laag |
het is waarschijnlijk dat de conclusie verandert als er verder onderzoek wordt gedaan; er is beperkt vertrouwen dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie. |
|
Zeer laag |
de conclusie is zeer onzeker; er is weinig vertrouwen dat het ware effect van behandeling dichtbij het geschatte effect van behandeling ligt zoals vermeld in de literatuurconclusie. |
Formuleren van de conclusies
Bij interventievragen verwijst de conclusie niet naar een of meer artikelen, maar wordt getrokken op basis van alle studies samen (body of evidence). Hierbij maakten de werkgroepleden de balans op voor elke interventie. Bij het opmaken van de balans werden door de werkgroep de gunstige en ongunstige effecten voor de patiënt afgewogen.
Voor vragen over de waarde van diagnostische tests, schade of bijwerkingen, etiologie en prognose is het wetenschappelijke bewijs samengevat in een of meerdere conclusie(s), waarbij het niveau van het meest relevante bewijs is weergegeven. Omwille van de homogeniteit is het niveau van bewijs voor alle conclusies weergegeven als hoog/matig/laag/zeer laag, waarbij EBRO niveau 1 is vertaald naar hoog, 2 naar matig, 3 naar laag en 4 naar zeer laag.
Wanneer er voor een uitgangsvraag geen systematisch literatuuronderzoek werd verricht, is de literatuur niet beoordeeld op kwaliteit en is de kracht van het bewijs niet bepaald.
Overwegingen
Voor een aanbeveling zijn naast het wetenschappelijke bewijs ook andere aspecten belangrijk, zoals de expertise van de werkgroepleden, patiëntenvoorkeuren, kosten, beschikbaarheid van voorzieningen of organisatorische zaken. Deze aspecten worden, voor zover niet wetenschappelijk onderzocht, vermeld onder het kopje ‘Overwegingen’.
Formuleren van aanbevelingen
De aanbevelingen geven een antwoord op de uitgangsvraag en zijn gebaseerd op het beschikbare wetenschappelijke bewijs en de belangrijkste overwegingen. Bij het formuleren en graderen van de aanbeveling worden minimaal de volgende vier factoren in ogenschouw genomen: algehele kwaliteit van het wetenschappelijke bewijs; balans tussen voor- en nadelen van de interventie; waarden en voorkeuren van professional en patiënten; en beschikbare middelen.
Kennislacunes
Tijdens de ontwikkeling van deze richtlijn is systematisch gezocht naar onderzoek waarvan de resultaten bijdragen aan een antwoord op de uitgangsvragen. Bij elke uitgangsvraag is door de werkgroep nagegaan of er (aanvullend) wetenschappelijk onderzoek gewenst is.
Commentaar- en autorisatiefase
De conceptrichtlijn werd aan de betrokken (wetenschappelijke) verenigingen voorgelegd voor commentaar. De commentaren werden verzameld en besproken met de werkgroep. Naar aanleiding van de commentaren werd de conceptrichtlijn aangepast en definitief vastgesteld door de werkgroep. De definitieve richtlijn werd aan de betrokken (wetenschappelijke) verenigingen voorgelegd voor autorisatie en door hen geautoriseerd.
Zoekverantwoording
Zoekacties zijn opvraagbaar. Neem hiervoor contact op met de Richtlijnendatabase.